- ICH GCP
- US Clinical Trials Registry
- Klinisk utprøving NCT02714816
Naturhistorisk studie av pasienter med Leber medfødt amaurose assosiert med mutasjoner i RPE65
Studieoversikt
Status
Forhold
Detaljert beskrivelse
Leber Congenital Amaurosis (LCA) er en diagnose for en gruppe av alvorlige, autosomale recessivt arvede stav-kjegledystrofier som vanligvis resulterer i fullstendig synstap i det tredje eller fjerde tiåret av livet. En form, LCA2, er forårsaket av en mutasjon i genet som koder for RPE56, en RPE-spesifikk 65-kDa isomerase. Ikke-funksjonell RPE65 resulterer i fotoreseptorceller som ikke er i stand til å reagere på lys, noe som resulterer i at disse pasientene blir synshemmede.
Som forberedelse til kliniske studier på mennesker, vil en detaljert prospektiv fenotypisk studie bli utført for å undersøke naturhistorien til RPE65-LCA. En slik studie vil bidra til å identifisere egnede pasienter for terapeutisk intervensjon. Videre gjennom større fenotyping kan et optimalt vindu for intervensjon og spesifikke parametere for å hjelpe kvantifisere effekt og identifisere kliniske endepunkter ha blitt fastslått.
Studietype
Registrering (Faktiske)
Kontakter og plasseringer
Studiesteder
-
-
Michigan
-
Ann Arbor, Michigan, Forente stater, MI 48105
- Kellogg Eye Center
-
-
-
-
-
London, Storbritannia
- Moorfields Eye Hospital
-
-
Deltakelseskriterier
Kvalifikasjonskriterier
Alder som er kvalifisert for studier
Tar imot friske frivillige
Prøvetakingsmetode
Studiepopulasjon
Beskrivelse
Inklusjonskriterier:
- Pasienter med RPE65 assosiert retinal dystrofi
- Minimum fagalder på 3 år
- Kan gi samtykke/foreldre eller foresatte kan gi samtykke
Ekskluderingskriterier:
- Pasienter som ikke kan eller vil foreta samtykke eller klinisk testing
- Har fått en genterapibehandling på begge øyne
Studieplan
Hvordan er studiet utformet?
Designdetaljer
Hva måler studien?
Primære resultatmål
Resultatmål |
Tiltaksbeskrivelse |
Tidsramme |
|---|---|---|
|
Analyse av netthinnestruktur og funksjon
Tidsramme: 6 år
|
Netthinnestrukturen vil bli analysert ved hjelp av adaptiv optikk og SD-OCT og Fundal autofluorescens.
Dette vil være korrelert med vurdering av synsskarphet, psykofysisk synsvurdering, visuell mobilitet, retinal sensitivitet og synsfelt
|
6 år
|
Sekundære resultatmål
Resultatmål |
Tiltaksbeskrivelse |
Tidsramme |
|---|---|---|
|
Spørreskjemaer for livskvalitet
Tidsramme: 6 år
|
Vurdering av synshemming ved hjelp av passende, validerte spørreskjemaer
|
6 år
|
|
Retinal følsomhet
Tidsramme: 6 år
|
Skal vurderes i mikroperimetri
|
6 år
|
|
Netthinnestrukturanalyse
Tidsramme: 6 år
|
Netthinnestrukturanalyse med adaptiv optikk
|
6 år
|
|
Fundal autofluorescens
Tidsramme: 6 år
|
Tilstedeværelse eller fravær
|
6 år
|
|
Vurdering av visuelle felt
Tidsramme: 6 år
|
Vurdering av visuelle felt med analyse av synsbakke
|
6 år
|
Samarbeidspartnere og etterforskere
Sponsor
Etterforskere
- Hovedetterforsker: Michel Michealides, Prof, UCL/Moorfileds
Publikasjoner og nyttige lenker
Generelle publikasjoner
- Kumaran N, Georgiou M, Bainbridge JWB, Bertelsen M, Larsen M, Blanco-Kelly F, Ayuso C, Tran HV, Munier FL, Kalitzeos A, Michaelides M. Retinal Structure in RPE65-Associated Retinal Dystrophy. Invest Ophthalmol Vis Sci. 2020 Apr 9;61(4):47. doi: 10.1167/iovs.61.4.47.
- Kumaran N, Rubin GS, Kalitzeos A, Fujinami K, Bainbridge JWB, Weleber RG, Michaelides M. A Cross-Sectional and Longitudinal Study of Retinal Sensitivity in RPE65-Associated Leber Congenital Amaurosis. Invest Ophthalmol Vis Sci. 2018 Jul 2;59(8):3330-3339. doi: 10.1167/iovs.18-23873. Erratum In: Invest Ophthalmol Vis Sci. 2018 Aug;59(10):4326.
Studierekorddatoer
Studer hoveddatoer
Studiestart
Primær fullføring (Faktiske)
Studiet fullført (Faktiske)
Datoer for studieregistrering
Først innsendt
Først innsendt som oppfylte QC-kriteriene
Først lagt ut (Antatt)
Oppdateringer av studieposter
Sist oppdatering lagt ut (Faktiske)
Siste oppdatering sendt inn som oppfylte QC-kriteriene
Sist bekreftet
Mer informasjon
Begreper knyttet til denne studien
Ytterligere relevante MeSH-vilkår
Andre studie-ID-numre
- MGT005
Plan for individuelle deltakerdata (IPD)
Planlegger du å dele individuelle deltakerdata (IPD)?
Denne informasjonen ble hentet direkte fra nettstedet clinicaltrials.gov uten noen endringer. Hvis du har noen forespørsler om å endre, fjerne eller oppdatere studiedetaljene dine, vennligst kontakt register@clinicaltrials.gov. Så snart en endring er implementert på clinicaltrials.gov, vil denne også bli oppdatert automatisk på nettstedet vårt. .