PelvEx - Beating the Empty Pelvis Syndrome

Begrunnelse for en konsensusstudie:

Et målbart kjerneresultat sett for det tomme bekkensyndromet vil tillate mer rettet forskning på dette området. Et kjerneresultatsett spesifiserer et minimum sett med utfall som skal måles for et bestemt helseproblem. Kjerneresultatmål standardiserer og reduserer skjevhet i forskning. Valg av passende utfall er avgjørende for å utforme forsøk slik at ulike behandlinger kan sammenlignes direkte og effektivitet, og derfor forbedres forskning på et bestemt område. Core Outcome Measures in Effectiveness Trials (COMET)-databasen ble søkt 14/07/2022 og det var ingen referanser til bekkeneksenterasjon, komplekse bekkenkreft eller tomt bekkensyndrom. Utfall må være relevante og viktige for interessenter i en gitt problemstilling, ved tomt bekkensyndrom inkluderer dette både pasienter og helsepersonell. Studieprotokollen som presenteres her forsøker å adressere dette gapet i litteraturen, og har hatt involvering av pasientrepresentanter i utformingen.

For å definere og utvikle et kjerneresultatsett for det tomme bekkensyndromet foreslås en modifisert Delphi-studie. I tillegg til denne konsensus om patofysiologien til det tomme bekkensyndromet og hvilke forebyggende rekonstruktive kirurgiske teknikker vil bli undersøkt.

Ekspertgruppene:

Denne Delphi-studien er designet gjennom The PelvEx Collaborative i samsvar med retningslinjene for veiledning om gjennomføring og rapportering av Delphi-studier (CREDES), og COMET-håndboken. For å gjennomføre en Delphi-studie kreves det et panel av eksperter. PelvEx Collaborative er en mangfoldig internasjonal gruppe helsepersonell fra 140 sykehus over fem kontinenter som tilbyr bekkeneksenterasjonstjenester, og har som mål å forbedre resultatene for pasienter etter bekkeneksenterasjonskirurgi. Dette er en ideell, motivert og logistisk praktisk plattform for å gjennomføre en Delphi-studie på grunn av dens rike helsepersonellekspertgruppe og dens tilgang til pasienter som nøkkelinteressenter. I en Delphi-studie er det ikke enighet om hvordan en gruppe eksperter skal velges, og det er ikke behov for å få et statistisk representativt utvalg. Derfor vil alle medlemmer av The PelvEx Collaborative bli invitert til å være involvert i studien, og generere en multiprofesjonell, multinasjonal representasjon.

PelvEx Collaborative er eksperter på å tilby kompleks bekkenkreftbehandling, men de er ikke eksperter på å faktisk gjennomgå bekkeneksenterasjon og lide av komplikasjonene til det tomme bekkensyndromet. Pasienter er essensielle interessenter, så i samsvar med COMET har pasientinvolvering fra et tidlig stadium blitt søkt i utformingen av dette prosjektet. Pasientrepresentanter vil bli rekruttert gjennom kolleger i The PelvEx Collaborative, Bowel Research UK Patients and Researchers Together (BRUK PaRT), CommunitiesFirst og World Federation of Incontinence and Pelvic Problems (WFIPP). For ikke-engelsktalende pasientrepresentanter som ønsker å delta, vil deltakende medlemmer av The PelvEx Collaborative bli pålagt å hjelpe til med oversettelsen av uttalelser fra engelsk, profesjonelle oversettelsestjenester kan også søkes for å lette denne prosessen.

Delphi-pilotprosessen (fullført desember 2023):

En modifisert Delphi-studie vil bli utført. Den systematiske oversikten (Johnson et al.) og påfølgende publisert litteratur om tomt bekkensyndrom ble brukt til å formulere pilotuttalelser for stemmegivning, som ble supplert med formelle og uformelle diskusjoner fra PelvEx 2022. En prosjektstyringskomité ble dannet for å inkludere multinasjonale representanter fra The PelvEx Collaborative, og pasientrepresentanter. Diskusjoner med styringskomiteen informerte Delphis uttalelser videre, styringskomiteen fullførte deretter en pilot av den første runden av Delphi.

Pilotuttalelser ble delt inn i tre domener - et sett med tom bekkenkjerne, patofysiologi av det tomme bekkensyndromet og reduksjon av det tomme bekkensyndromet. Disse ble skåret fra 1 - 9 på en Likert-skala, som anbefalt av arbeidsgruppen for vurdering, utvikling og evaluering av anbefalinger (GRADE). Med 1-3 som representerer 'ikke viktig', 4-5 representerer 'viktig, men ikke kritisk' og 7-9 representerer 'kritisk for inkludering.' Det ble også besluttet å inkludere '0' på scoringen, som representerte 'ikke i stand til å kommentere'.

Etter diskusjoner i styringskomiteen ble det besluttet at pasientrepresentanter ikke skulle delta i avstemningen om patofysiologi eller demping av det tomme bekkenet, da de neppe ville ha erfaring på dette området for å gi nyttige innspill til å danne en konsensus. Alle utsagn i hvert domene ble ordnet i alfabetisk rekkefølge for å redusere ledende spørsmål eller forskerskjevhet. Det siste spørsmålet på hvert domene var et åpent spørsmål for å unngå tidlig lukking av ideer blant deltakerne slik at ytterligere innsikt som ikke var forventet fra litteraturen kunne oppnås.

Etter fullføring av pilotprosessen ble resultatene gjennomgått av styringskomiteen, som deretter møttes for å diskutere presentasjon av resultater, revisjoner, ytterligere sluttuttalelser, a priori konsensus og spredning av Delphi-studien. Når denne pilottestingen er fullført, vil protokollen bli publisert på COMET-databasen for å sikre åpenhet i rapporteringen.

Første Delphi-runde (forventet start i januar 2023):

Deltakerne vil få en måned på seg til å fylle ut spørreskjemaer med e-postpåminnelser 2 uker og 48 timer fra fristen. For å oppmuntre til svar vil e-postpåminnelser bli personlig tilpasset og vil gi informasjon om fullføringsrater for spørreskjemaer. Alle deltakere som ønsker å droppe ut vil bli oppfordret til å oppgi en grunn for å gjøre det for å gjøre gjenkjennelse av eventuell slitasjeskjevhet lettere å oppdage.

For å kunne beskrive mangfoldet av ekspertgrupper vil det også bli bedt om demografisk informasjon, denne vil ikke inkludere spesialkategoridata definert under General Data Protection Regulation og Data Protection Act 2018.

Den fullførte pilot-Delphi vil bli spredt og data samlet inn ved hjelp av Qualtrics undersøkelsesprogramvare. Den første runden av Delphi vil inkludere de piloterte åpne spørsmålene av grunnene gitt ovenfor, påfølgende Delphi-runder vil ikke inkludere åpne spørsmål.

Første runde analyse:

Analyse og presentasjon av pasientombud og helsepersonelldata vil skje separat. Det forventes at det vil være langt flere helsepersonell i studien, derfor vil forsøk på å analysere disse to gruppene sammen redusere betydningen som gis til pasientstemmen.

Det er ingen anerkjent formell måte å definere konsensus i Delphi-studier, men det er spesifisert her a priori at for at uttalelser skal gå videre, må de oppnå strengere konsensus mellom påfølgende runder, basert på arbeidet til Blazeby et al. For å komme videre fra første runde til andre runde må uttalelser vurderes til 7 - 9 av 50 % eller flere av deltakerne, og av 1 - 3 av ikke mer enn 15 % av deltakerne i minst én interessentgruppe. Utover runde 2 må beholdte elementer rangeres mellom 7 – 9 av over 70 % av respondentene, og med 1 – 3 med mindre enn 15 % av minst én interessentgruppe. Denne metoden reduserer sjansen for å droppe utsagn som kan ha blitt vurdert høyere i påfølgende runder når deltakerne har fått tilbakemelding. Fra piloteringen var det bekymring for at en stor andel av uttalelsene for kjerneresultatsettet ble vurdert som essensielle, derfor bestemte styringskomiteen på forhånd at hvis det er 10 eller flere uttalelser for kjerneresultatsettet som nådde konsensus ved slutten av en andre runde, så tredje Delphi-runde vil finne sted med høyere nivåer som kreves konsensus, definert som 95 % deltakere som stemmer 7 - 9 for at uttalelsen skal inkluderes, dette er i tråd med Innes et al.

Svar på åpne spørsmål vil gjennomgå tematisk analyse og vil bli brukt til å formulere nye utsagn for tillegg til påfølgende runder. Eventuelle kommentarer som gjelder bestemte utsagn, som ikke kan formuleres til nye utsagn, vil bli presentert ordrett i påfølgende runder sammen med relevante utsagn. Ytterligere kvalitativ informasjon vil ikke bli etterlyst etter runde 1.

Svarene vil bli analysert og presentert separat for helsepersonell og pasientrepresentanter ved bruk av medianer og interkvartilområder. Dette foretrekkes fremfor midler og standardavvik for å redusere effekten av ytterliggere responser. Histogrammer vil også bli inkludert for å hjelpe pasientrepresentanter som ikke er kjent med beskrivende statistikker å forstå resultatene.

Påfølgende runder:

Kun personer som fullførte forrige runde vil bli kontaktet for å delta i en påfølgende runde. De samme tidslinjene vil gjelde for påfølgende runder, med invitasjoner til å delta presentert som en personlig e-post til deltakeren med en rapport om svarprosent fra hele verden for å oppmuntre til kontinuerlig engasjement. Nye utsagn generert fra tematisk analyse vil bli lagt til, igjen plassert i alfabetisk rekkefølge med de andre. Det vil bli gjentatt for deltakerne at målet er å oppnå konsensus, og deltakerne vil bli invitert til å revurdere sine tidligere svar, men vil ikke være forpliktet til å gjøre det.

Påfølgende analyse:

Det er forventet at det vil være 3 runder med spørreskjemaer, det er mulig det kan være behov for flere runder, men dette vil avhenge av avgang, konsensus og konsensusstabilitet. Delphi kan stoppe tidligere hvis en streng konsensus er oppnådd om alle uttalelser. Disse beslutningene vil bli tatt av Delphi-studiekomiteen når analysen har funnet sted. Analyse vil foregå på samme måte mellom hver runde med median, interkvartilområde, histogram og en sjekk av konsensus.

Hvis slitasje faller til under 70 % av en tidligere runde, vil Delphi-studien bli avsluttet, da strenghet under dette nivået ikke kan garanteres. Avgangsanalyse vil bli foretatt mellom rundene for å vurdere om det forekommer systematisk slitasjeskjevhet. Deltakere som dropper ut av studien vil bli oppfordret til å oppgi årsaker til frafall for å supplere denne analysen.

Konsensusmøter:

Etter fullføring av den siste Delphi-runden vil endelige konsensusmøter finne sted. For utsagn fra det første domenet (kjerneresultatsettet) for tomt bekkensyndrom, vil alle utsagn som har nådd konsensus eller muligens kan nå konsensus på ansikt-til-ansikt-møter, ha alternativer for instrumenter som måler for utfall utarbeidet i samsvar med CONsensus-basert Standarder for valg av helsemåleinstrumenter (COSMIN)/COMET-veiledning. Dette vil tillate definisjon av både hva som skal måles for tomt bekkensyndrom og hvordan det skal måles, og reduserer derfor behovet for påfølgende konsensusmøter.

Det forventes at flertallet av kjerneresultatsettet vil være enkelt å måle. For aspekter av kjerneresultatsettet som er vanskeligere å måle, vil alle potensielle måleinstrumenter bli valgt ved hjelp av ekspertuttalelser fra prosjektstyringsgruppen og gjennomganger av relevant litteratur. Dette vil inkludere instrumentmulighetsvurderinger. Disse alternativene vil deretter bli presentert på konsensusmøter.

PelvEx 2023 er det internasjonale møtet til The PelvEx Collaborative og er et ideelt tidspunkt for å holde et konsensusmøte ansikt til ansikt for deltakende helsepersonell, møtet skal foreløpig holdes i Frankrike i juli 2023. Det er en mulighet til å fange et globalt publikum i et miljø der publikumsdeltakelse og stemmegivning allerede skjer som en selvfølge. Man mente at dette møtet imidlertid ikke ville være hensiktsmessig for pasientrepresentanter, da det vil innebære betydelige reiser, og vil måtte innpasses i en akademisk timeplan. Dessuten kan pasienter være sterkt påvirket av helsepersonells meninger, og de føler seg kanskje ikke like i stand til å si sine meninger foran et stort publikum.

For å øke antallet involverte pasientrepresentanter, gi dem den tiden de trenger til å vurdere uttalelser, og gi et mindre skremmende miljø er det planlagt å holde virtuelle konsensusmøter før PelvEx 2023. Pasienter vil på forhånd få tilsendt resultater fra den siste runden i Delphi, inkludert hvordan de har stemt. Hvis ikke-engelsktalende pasientrepresentanter ønsker å delta, må passende flerspråklig helsepersonell være tilstede for å hjelpe til med oversettelse. Deltakerne vil bli bedt om å fylle ut noe demografisk informasjon for å tillate mangfoldsrapportering. Eventuelle uttalelser som er beholdt fra tidligere Delphi-runder for kjerneresultatsettet vil bli inkludert, og deltakerne vil bli bedt om å stemme om de skal bli i, fjernes eller om de er usikre. Der det ikke er konsensus eller deltakerne er usikre, vil videre diskusjon finne sted, også med tanke på om utsagn overlapper og kan kombineres. Videre avstemning vil finne sted, etterfulgt av videre diskusjon, hvis det er vedvarende uenighet vil en siste runde med stemmegivning finne sted med flertallsregel.

For kjerneresultatsettet vil uttalelser som anses som viktige å være inkludert mulige instrumenter for å måle disse utsagnene bli presentert for godkjenning. Det forventes at valg av instrumenter for pasienter vil være vanskelig, da bevisene på deres metodikk sannsynligvis vil være vanskelig å forstå, men det er å håpe at pasienter med støtte fra forskningstilretteleggere vil være i stand til å bedømme relevansen, helheten og forståeligheten til tilgjengelige resultatinstrumenter. Dette møtet vil bli tatt opp for analyse og potensiell presentasjon av pasienter som snakker på PelvEx 2023 for å hjelpe helsepersonell med å forstå pasientopplevelsen.

Før PelvEx 2023 vil resultatene av de siste Delphi-rundene, uttalelser for avstemning og pasientens virtuelle konsensusmøte bli sendt ut til deltakende helsepersonell, inkludert hvordan enkeltpersoner som deltok tidligere stemte. En liste over delegater vil bli innhentet sammen med deres institusjoner for å tillate rapportering av mangfoldet av publikum, dette vil også inkludere hvorvidt deltakerne var involvert i selve Delphi-studien. Presentasjonen som gis vil inneholde en kort oversikt over denne informasjonen, før du går videre til å stemme på eventuelle uttalelser som har kommet videre fra den siste Delphi-runden. I henhold til pasientrepresentanten vil konsensusmøteavstemning finne sted som enten ja, nei eller usikker. Hvis det ikke oppnås konsensus om et bestemt emne, vil ytterligere diskusjon finne sted hvor det vil bli gjort et forsøk på å fange opp avvikende synspunkter for å bestemme arten av en polarisert respons. En ytterligere runde med avstemning vil finne sted, hvis det ikke oppnås konsensus, vil det være videre diskusjon, og til slutt stemmegivning med flertallsregel. Utsagn som oppleves som overlappende kan kombineres. Igjen, for kjerneresultatsett-domenet, vil uttalelser som har nådd konsensus også få sine gyldige alternativer for sine instrumenter for å måle dem presentert i samsvar med COSMIN/COMET-veiledningen. Dette vil redusere behovet for fremtidige konsensusmøter. Hvis det kun er ett mulig instrument å bruke, vil dette bli presentert med en avgjørelse om ja eller nei.

Det er vanskelig å forutsi hvor mange uttalelser som vil kreve avstemming og diskusjon på møtet, og om det blir tid til å diskutere instrumenter for å måle et kjerneresultatsett. En ytterligere runde med avstemning, eller et virtuelt møte etter PelvEx 2023 etter ansikt-til-ansikt diskusjoner kan være nødvendig, og dette vil være etter styringsgruppen for prosjektet.

Rapportering av resultater:

Rapportering av resultater vil bruke Core Outcome Set-STAandards for Reporting (COS-STAR) retningslinjer. Eventuelle avvik fra protokollen ovenfor vil bli beskrevet og begrunnet. I tillegg vil uttalelser fra det tredje domenet, som beskriver behandlingsalternativer for å redusere effekten av det tomme bekkensyndromet, graderes etter anbefalingsstyrke og bevisnivå i henhold til to forhåndsdefinerte skalaer foreslått av European Association for Cardio-Thoracic Surgery kliniske retningslinjer .

Når prosessen beskrevet ovenfor er fullført, vil et endelig utkast til resultatene av prosjektet bli gjennomgått av et eksternt styre før publisering og formidling.