PelvEx - Vincere la sindrome del bacino vuoto

Motivazione per uno studio di consenso:

Un set di risultati di base misurabili per la sindrome del bacino vuoto consentirà una ricerca più diretta in quest'area. Un insieme di risultati di base specifica un insieme minimo di risultati da misurare per un particolare problema di salute. Le misure dei risultati principali standardizzano e riducono i pregiudizi nella ricerca. La selezione di risultati appropriati è essenziale nella progettazione di studi in modo che diversi trattamenti possano essere confrontati direttamente e l'efficienza, e quindi la ricerca in una particolare area è migliorata. Il database Core Outcome Measures in Effectiveness Trials (COMET) è stato consultato il 14/07/2022 e non sono stati trovati riferimenti a estentazione pelvica, tumori pelvici complessi o sindrome del bacino vuoto. I risultati devono essere rilevanti e importanti per le parti interessate in un determinato problema, nel caso della sindrome del bacino vuoto questo include sia i pazienti che gli operatori sanitari. Il protocollo di studio qui presentato si sforza di colmare questa lacuna nella letteratura e ha avuto il coinvolgimento dei rappresentanti dei pazienti nella sua progettazione.

Al fine di definire e sviluppare un set di risultati di base per la sindrome del bacino vuoto, viene proposto uno studio Delphi modificato. Oltre a questo consenso sulla fisiopatologia della sindrome del bacino vuoto e su quali tecniche chirurgiche ricostruttive preventive saranno studiate.

I gruppi di esperti:

Questo studio Delphi è stato progettato attraverso The PelvEx Collaborative in conformità con le linee guida Guidance on Conducting and Reporting Delphi Studies (CREDES) e The COMET Handbook. Per intraprendere uno studio Delphi è necessario un gruppo di esperti. La PelvEx Collaborative è un gruppo internazionale eterogeneo di professionisti sanitari provenienti da 140 ospedali in cinque continenti che forniscono servizi di exenteration pelvico e mirano a migliorare i risultati per i pazienti dopo l'intervento chirurgico di exenteration pelvico. Questa è una piattaforma ideale, motivata e logisticamente conveniente per intraprendere uno studio Delphi grazie al suo ricco gruppo di esperti di professionisti sanitari e al suo accesso ai pazienti come parti interessate chiave. In uno studio Delphi non vi è accordo su come selezionare un gruppo di esperti e non è necessario ottenere un campione statisticamente rappresentativo. Pertanto, tutti i membri di The PelvEx Collaborative saranno invitati a essere coinvolti nello studio, generando una rappresentanza multiprofessionale e multinazionale.

La PelvEx Collaborative è esperta nel fornire un trattamento complesso del cancro pelvico, tuttavia non è esperta nell'effettuare esenterazioni pelviche e soffrire delle complicanze della sindrome del bacino vuoto. I pazienti sono parti interessate essenziali, quindi, in conformità con COMET, il coinvolgimento dei pazienti sin dalle prime fasi è stato ricercato nella progettazione di questo progetto. I rappresentanti dei pazienti saranno reclutati attraverso i colleghi di The PelvEx Collaborative, Bowel Research UK Patients and Researchers Together (BRUK PaRT), CommunitiesFirst e World Federation of Incontinence and Pelvic Problems (WFIPP). Per i rappresentanti dei pazienti non anglofoni che desiderano partecipare, i membri partecipanti di The PelvEx Collaborative dovranno assistere nella traduzione delle dichiarazioni dall'inglese, si possono anche richiedere servizi di traduzione professionale per facilitare questo processo.

Il processo pilota Delphi (completato a dicembre 2023):

Verrà eseguito uno studio Delphi modificato. La revisione sistematica (Johnson et al.) e la successiva letteratura pubblicata sulla sindrome del bacino vuoto sono state utilizzate per formulare dichiarazioni pilota per il voto, che sono state integrate con discussioni formali e informali da PelvEx 2022. È stato formato un comitato direttivo del progetto per includere rappresentanti multinazionali di The PelvEx Collaborative e rappresentanti dei pazienti. Le discussioni con il comitato direttivo hanno ulteriormente informato le dichiarazioni di Delphi, il comitato direttivo ha quindi completato un progetto pilota del primo round di Delphi.

Le dichiarazioni pilota sono state suddivise in tre domini: un set di risultati di base del bacino vuoto, fisiopatologia della sindrome del bacino vuoto e mitigazione della sindrome del bacino vuoto. Questi sono stati valutati da 1 a 9 su una scala Likert, come raccomandato dal gruppo di lavoro Grading of Recommendations Assessment, Development and Evaluation (GRADE). Con 1-3 che rappresenta "non importante", 4-5 che rappresenta "importante ma non critico" e 7-9 che rappresenta "critico per l'inclusione". È stato inoltre deciso di includere "0" nel punteggio, che rappresentava "impossibile commentare".

A seguito delle discussioni all'interno del comitato direttivo, è stato deciso che i rappresentanti dei pazienti non avrebbero preso parte al voto sulla fisiopatologia o sulla mitigazione della pelvi vuota, poiché è improbabile che abbiano l'esperienza in questo settore per fornire un contributo utile alla formazione di un consenso. Tutte le affermazioni in ciascun dominio sono state disposte in ordine alfabetico per ridurre le domande principali o i pregiudizi dei ricercatori. La domanda finale su ciascun dominio era una domanda aperta per evitare una chiusura anticipata delle idee tra i partecipanti in modo da poter ottenere ulteriori approfondimenti che non erano stati previsti dalla letteratura.

Dopo il completamento del processo pilota, i risultati sono stati esaminati dal comitato direttivo, che si è poi riunito per discutere la presentazione dei risultati, le revisioni, ulteriori dichiarazioni finali, il consenso a priori e la diffusione dello studio Delphi. Una volta completato questo test pilota, il protocollo sarà pubblicato nel database COMET per garantire la trasparenza dei rapporti.

Primo round Delphi (inizio previsto a gennaio 2023):

Ai partecipanti verrà concesso un mese per completare i questionari con promemoria via e-mail a 2 settimane e 48 ore dalla scadenza. Per incoraggiare le risposte, le e-mail di promemoria saranno personalizzate e forniranno informazioni sui tassi di completamento del questionario. Tutti i partecipanti che desiderano abbandonare saranno incoraggiati a fornire una ragione per farlo al fine di rendere più facile il riconoscimento di eventuali bias di attrito.

Per poter descrivere la diversità dei gruppi di esperti saranno richieste anche informazioni demografiche, che non includeranno dati di categorie speciali definite dal regolamento generale sulla protezione dei dati e dalla legge sulla protezione dei dati del 2018.

Il pilota-Delphi completato sarà divulgato e i dati raccolti utilizzando il software per sondaggi Qualtrics. Il primo round di Delphi includerà le domande aperte pilotate per i motivi sopra indicati, i successivi round Delphi non includeranno domande aperte.

Analisi del primo round:

L'analisi e la presentazione dei dati dei rappresentanti dei pazienti e degli operatori sanitari avverrà separatamente. Si prevede che ci saranno molti più operatori sanitari nello studio, quindi il tentativo di analizzare insieme questi due gruppi ridurrà l'importanza data alla voce del paziente.

Non esiste un modo formale riconosciuto di definire il consenso negli studi Delphi, tuttavia è qui specificato a priori che affinché le dichiarazioni progrediscano devono ottenere un consenso più stretto tra i round successivi, sulla base del lavoro di Blazeby et al. Per passare dal primo al secondo turno, le affermazioni devono essere valutate da 7 a 9 dal 50% o più dei partecipanti e da 1 a 3 da non più del 15% dei partecipanti in almeno un gruppo di stakeholder. Oltre il secondo round, gli elementi ritenuti devono essere valutati tra 7 e 9 da oltre il 70% degli intervistati e tra 1 e 3 da meno del 15% da almeno un gruppo di stakeholder. Questo metodo riduce la possibilità di abbandonare affermazioni che potrebbero essere state valutate in modo più elevato nei round successivi una volta che i partecipanti hanno ricevuto un feedback. Dalla sperimentazione c'era la preoccupazione che un'ampia percentuale di affermazioni per il set di risultati di base fosse classificata come essenziale, quindi il comitato direttivo ha deciso a priori che se ci sono 10 o più dichiarazioni di set di risultati di base che raggiungono il consenso entro la fine di un secondo round, allora un il terzo round Delphi avrà luogo con livelli più alti di consenso richiesti, definiti come il 95% dei partecipanti che votano 7-9 che la dichiarazione dovrebbe essere inclusa, questo è in linea con Innes et al.

Le risposte alle domande aperte saranno oggetto di analisi tematica e saranno utilizzate per formulare nuove dichiarazioni da aggiungere ai turni successivi. Eventuali commenti che si applicano a dichiarazioni particolari, che non possono essere formulate in nuove dichiarazioni, saranno presentati testualmente nei turni successivi insieme alle dichiarazioni pertinenti. Ulteriori informazioni qualitative non saranno richieste dopo il round 1.

Le risposte saranno analizzate e presentate separatamente per gli operatori sanitari e i rappresentanti dei pazienti utilizzando mediane e intervalli interquartili. Questo è preferito alle medie e alle deviazioni standard per ridurre l'effetto delle risposte anomale. Saranno inclusi anche istogrammi per aiutare i rappresentanti dei pazienti che non hanno familiarità con le statistiche descrittive a comprendere i risultati.

Turni successivi:

Solo le persone che hanno completato il round precedente verranno contattate per partecipare a un round successivo. Le stesse tempistiche si applicheranno per i turni successivi, con gli inviti a partecipare presentati come e-mail personale al partecipante con un rapporto sui tassi di risposta da tutto il mondo per incoraggiare il coinvolgimento continuo. Verranno aggiunte nuove affermazioni generate dall'analisi tematica, sempre poste in ordine alfabetico con le altre. Sarà ribadito ai partecipanti che l'obiettivo è quello di raggiungere il consenso, e i partecipanti saranno invitati a riconsiderare le loro risposte precedenti, ma non saranno obbligati a farlo.

Analisi successiva:

Si prevede che ci saranno 3 cicli di questionari, è possibile che siano necessari più cicli, tuttavia ciò dipenderà dall'attrito, dal consenso e dalla stabilità del consenso. Il Delphi potrebbe interrompersi prima se è stato raggiunto uno stretto consenso su tutte le affermazioni. Queste decisioni saranno prese dal comitato di studio Delphi una volta che l'analisi avrà avuto luogo. L'analisi si svolgerà allo stesso modo tra ogni round con mediana, intervallo interquartile, istogramma e controllo del consenso.

Se l'attrito scende al di sotto del 70% rispetto a un round precedente, lo studio Delphi verrà interrotto, poiché al di sotto di questo livello il rigore non può essere garantito. Tra un round e l'altro verrà effettuata un'analisi dell'attrito per valutare se si sta verificando un pregiudizio sistematico dell'attrito. I partecipanti che abbandonano lo studio saranno incoraggiati a motivare l'abbandono al fine di integrare questa analisi.

Incontri di consenso:

Dopo il completamento dell'ultimo round Delphi, avranno luogo gli incontri finali di consenso. Per le affermazioni del primo dominio (core outcome set) per la sindrome del bacino vuoto, tutte le affermazioni che hanno raggiunto il consenso o che potrebbero eventualmente raggiungere il consenso nelle riunioni faccia a faccia avranno opzioni di strumenti che misurano i risultati preparati in conformità con COnsensus-based Norme per la selezione degli strumenti di misurazione della salute (COSMIN)/guida COMET. Ciò consentirà di definire sia cosa misurare per la sindrome del bacino vuoto sia come misurarla, riducendo quindi la necessità di successive riunioni di consenso.

Si prevede che la maggior parte del set di risultati di base sarà semplice da misurare. Per gli aspetti del set di risultati principali che sono più difficili da misurare, tutti i potenziali strumenti per la misurazione saranno selezionati utilizzando l'opinione degli esperti del comitato direttivo del progetto e revisioni della letteratura pertinente. Ciò includerà valutazioni di fattibilità dello strumento. Queste opzioni saranno poi presentate alle riunioni di consenso.

PelvEx 2023 è l'incontro internazionale di The PelvEx Collaborative ed è il momento ideale per tenere un incontro di consenso faccia a faccia per gli operatori sanitari partecipanti, l'incontro dovrebbe attualmente svolgersi in Francia nel luglio 2023. È un'opportunità per catturare un pubblico globale in un ambiente in cui la partecipazione e il voto del pubblico avvengono già come una cosa ovvia. Si è ritenuto che questo incontro, tuttavia, non sarebbe appropriato per i rappresentanti dei pazienti in quanto comporterà viaggi significativi e dovrà essere inserito in un calendario accademico. Inoltre, i pazienti possono essere fortemente influenzati dalle opinioni degli operatori sanitari e potrebbero non sentirsi in grado di esprimere le proprie opinioni di fronte a un vasto pubblico.

Per aumentare il numero di rappresentanti dei pazienti coinvolti, dare loro il tempo necessario per prendere in considerazione le dichiarazioni e fornire un ambiente meno intimidatorio, si prevede di tenere riunioni di consenso virtuale prima di PelvEx 2023. In anticipo ai pazienti verranno inviati i risultati del round finale di Delphi, incluso il modo in cui hanno votato. Se i rappresentanti dei pazienti che non parlano inglese desiderano partecipare, dovranno essere presenti operatori sanitari multilingue appropriati per assistere con la traduzione. Ai partecipanti verrà chiesto di completare alcune informazioni demografiche per consentire la segnalazione della diversità. Verranno incluse tutte le dichiarazioni conservate dai precedenti round Delphi per il set di risultati principali e ai partecipanti verrà chiesto di votare se devono rimanere, essere rimossi o se non sono sicuri. Laddove non vi sia consenso oi partecipanti non siano sicuri, si svolgerà un'ulteriore discussione, valutando anche se le affermazioni si sovrappongano e possano essere combinate. Si svolgerà un'ulteriore votazione, seguita da un'ulteriore discussione, in caso di disaccordo persistente si svolgerà una votazione finale utilizzando una regola di maggioranza.

Per il set di risultati di base, le dichiarazioni ritenute importanti da includere, possibili strumenti per misurare queste dichiarazioni, saranno presentate per l'approvazione. Si prevede che la selezione degli strumenti per i pazienti sarà difficile poiché è probabile che le prove sulla loro metodologia siano difficili da comprendere, tuttavia si spera che con il supporto dei facilitatori della ricerca i pazienti saranno in grado di giudicare la pertinenza, la completezza e la comprensibilità del strumenti di risultato disponibili. Questo incontro sarà registrato per l'analisi e la potenziale presentazione dei pazienti che parleranno a PelvEx 2023 per aiutare gli operatori sanitari a comprendere l'esperienza del paziente.

Prima di PelvEx 2023, i risultati dei round Delphi finali, le dichiarazioni per il voto e la riunione di consenso virtuale dei pazienti verranno inviati agli operatori sanitari partecipanti, incluso il modo in cui le persone che hanno partecipato hanno votato in precedenza. Verrà ottenuto un elenco di delegati insieme alle loro istituzioni per consentire la segnalazione della diversità del pubblico, questo includerà anche se i partecipanti sono stati coinvolti o meno nello studio Delphi stesso. La presentazione fornita includerà una breve panoramica di queste informazioni, prima di passare alla votazione su qualsiasi dichiarazione che sia passata dall'ultimo round Delphi. Come per la riunione di consenso del rappresentante dei pazienti, la votazione avverrà come sì, no o incerto. Se non si raggiunge il consenso su un particolare argomento, si svolgerà un'ulteriore discussione in cui si cercherà di catturare le opinioni dissenzienti per determinare la natura di una risposta polarizzata. Si svolgerà un'ulteriore tornata di votazioni, se non si raggiunge un consenso, ci sarà un'ulteriore discussione e infine si voterà a maggioranza. Le affermazioni che si ritengono sovrapposte possono essere combinate. Ancora una volta, per il dominio dell'insieme di risultati principali, le dichiarazioni che hanno raggiunto il consenso avranno anche le loro opzioni valide per i loro strumenti per misurarle presentate in conformità con la guida COSMIN/COMET. Ciò ridurrà la necessità di future riunioni di consenso. Se c'è un solo strumento possibile da utilizzare, questo sarà presentato con una decisione sul sì o sul no.

È difficile prevedere quante dichiarazioni richiederanno il voto e la discussione durante la riunione e se ci sarà tempo per discutere gli strumenti per misurare un insieme di risultati fondamentali. Potrebbe essere necessario un ulteriore giro di votazioni o una riunione virtuale dopo PelvEx 2023 dopo discussioni faccia a faccia e questo sarà a discrezione del comitato direttivo del progetto.

Rendicontazione dei risultati:

La segnalazione dei risultati utilizzerà le linee guida Core Outcome Set-STAandards for Reporting (COS-STAR). Eventuali deviazioni dal suddetto protocollo saranno descritte e giustificate. Inoltre, le affermazioni del terzo dominio, che descrivono le opzioni terapeutiche per ridurre gli effetti della sindrome del bacino vuoto, saranno classificate in base alla forza della raccomandazione e al livello di evidenza secondo due scale predefinite proposte dalle linee guida cliniche dell'Associazione europea per la chirurgia cardio-toracica .

Una volta completato il processo sopra descritto, una bozza finale dei risultati del progetto sarà esaminata da un comitato esterno prima della pubblicazione e diffusione.