- ICH GCP
- Реестр клинических исследований США
- Клиническое испытание NCT06763315
Низкие дозы селуметиниба для лечения плексиформных нейрофибром у китайских детей (LS-NF1PNs)
Эффективность, безопасность и долгосрочный прогноз низких доз селуметиниба при лечении плексиформных нейрофибром, связанных с нейрофиброматозом 1 типа, у китайских детей: многоцентровое рандомизированное контролируемое исследование
Обзор исследования
Статус
Условия
Вмешательство/лечение
Подробное описание
Нейрофиброматоз типа 1 (НФ1) представляет собой аутосомно-доминантное генетическое заболевание, поражающее несколько систем органов, с предполагаемой распространенностью примерно 1/3000. Около 50% больных НФ1 развивают плексиформные нейрофибромы (ПН), которые могут проявлять инвазивный рост, приводящий к сдавлению окружающих тканей. ПН может быстро прогрессировать в течение короткого периода времени, приводя к тяжелым деформациям и функциональным нарушениям, которые существенно влияют на качество жизни пациента.
В 2020 году селуметиниб был одобрен в США для лечения симптоматических пациентов с ПН в возрасте ≥2 лет, которым не было показано хирургическое вмешательство, что привело к новым прорывам в этой большой популяции пациентов в Китае. В последние годы во многих странах и регионах проводились клинические исследования по оценке эффективности и безопасности селуметиниба при лечении ПН. Исследования показали, что после года лечения у 70% пациентов было подтверждено частичное уменьшение поражений, что сопровождалось значительным улучшением болевых симптомов и качества жизни. Кроме того, безопасность была благоприятной: 97,7% побочных реакций были отнесены к I или II степени. В Китае одногрупповое клиническое исследование с участием 16 детей также показало, что у всех пациентов наблюдались контролируемые поражения, из которых 63% детей подтвердили частичное облегчение. Однако текущая дозировка для детей в Китае соответствует рекомендованному значению клинических исследований фазы I (25 мг/м²) в США. По-прежнему недостаточно фармакокинетических и фармакодинамических данных, специфичных для населения Китая. Поскольку расовые различия могут влиять на метаболизм лекарств, текущая дозировка может превышать уровень переносимости для некоторых китайских детей, что потенциально увеличивает риск серьезных побочных реакций. Клинически семьи часто сообщают о высокой частоте побочных эффектов, таких как паронихия, боли в животе и сыпь.
Поэтому проведение исследования по оптимизации дозы на китайской популяции и изучение эффективности и безопасности низких доз селуметиниба при лечении ПН у китайских детей имеет большое значение. Эти усилия будут определять клиническую практику, уменьшать побочные реакции и улучшать результаты лечения.
Тип исследования
Регистрация (Оцененный)
Фаза
- Фаза 2
Контакты и местонахождение
Контакты исследования
- Имя: Siyuan Chen, MD, PhD
- Номер телефона: +862885422215
- Электронная почта: siy_chen@163.com
Учебное резервное копирование контактов
- Имя: Yi Ji, MD, PhD
- Номер телефона: +862885423453
- Электронная почта: jijiyuanyuan@163.com
Места учебы
-
-
Sichuan
-
Chengdu, Sichuan, Китай, 610041
- West China Hospital of Sichuan University
-
Контакт:
- Yi Ji, MD, PhD
- Номер телефона: +862885423453
- Электронная почта: jijiyuanyuan@163.com
-
Контакт:
- Siyuan Chen, MD, PhD
- Электронная почта: siy_chen@163.com
-
Контакт:
- Zixin Zhang, MD, PhD
-
Контакт:
- Min Yang, MD, PhD
-
-
Критерии участия
Критерии приемлемости
Возраст, подходящий для обучения
- Ребенок
- Взрослый
Принимает здоровых добровольцев
Описание
Критерии включения:
- Мужчины и женщины;
- от 3 до 18 лет;
- Диагноз НФ1 устанавливается при соответствии как минимум 2 из следующих 7 критериев: (1) шесть или более пятен цвета кофе с молоком (более или равных 0,5 см в препубертатном возрасте или более или равных 1,5 см в постпубертатном возрасте). пубертатные субъекты); (2) две или более нейрофибромы (любого типа); (3) веснушки в подмышках или в паху; (4) глиома зрительного нерва; (5) два или более узелков Лиша; (6) характерное костное поражение (дисплазия клиновидной кости или дисплазия или истончение кортикального слоя длинных костей); (7) родственник первой степени родства с НФ1;
- Диагноз ПН определяется биопсией и патологоанатомическим диагнозом;
- Полная резекция ПН невозможна без значительного риска осложнений;
- Нормальная функция печени, почек и сердца;
- Предыдущее лечение, время последней дозы: колониестимулирующий фактор ≥1 недели, лучевая терапия ≥6 недель, другие исследуемые препараты>30 дней;
- Возможность пройти МРТ-обследование;
- Согласие родителей (или лица, обладающего родительскими правами в семье): подписанное и датированное письменное информированное согласие.
Критерии исключения:
- Пациенты с противопоказаниями к применению селуметиниба (например, аллергия на селуметиниб);
- Невозможно проглотить всю капсулу селуметиниба;
- Продолжающаяся гормональная, иммунотерапия или химиотерапия ПН;
- Ранее получал несколько схем миелосупрессивной химиотерапии;
- Страдающие другими тяжелыми и/или неконтролируемыми системными заболеваниями, не связанными с NF1 (например, неконтролируемым диабетом, гипертонией, тяжелой недостаточностью питания, хроническими заболеваниями печени или почек, активными язвами желудочно-кишечного тракта и т. д.);
- Наличие глиомы зрительного нерва, злокачественной глиомы, злокачественной опухоли оболочек периферических нервов или других видов рака, требующих химиотерапии или лучевой терапии;
- Наличие тяжелых местных или системных неконтролируемых инфекций;
- Нарушение функции желудочно-кишечного тракта или хронические заболевания желудочно-кишечного тракта, которые могут существенно повлиять на всасывание селуметиниба;
- Пациенты с недостаточной функцией печени: общий билирубин выше или равен 1,5 × верхней границе нормы (ВГН) для возраста и аланинаминотрансфераза и аспартатаминотрансфераза выше или равен 2,5 × ВГН для возраста;
- Пациенты с недостаточной функцией почек: в возрасте 3–5 лет максимальный креатинин сыворотки (мг/дл) 0,8; 6-10 лет максимальный креатинин сыворотки (мг/дл) 1,0; 11–18 лет максимальный креатинин сыворотки (мг/дл) 1,2;
- Недостаточная функция костного мозга: абсолютное количество нейтрофилов ниже 1×109/л;
- Пациенты с сердечной недостаточностью: эхокардиограмма показывает аномальную фракцию выброса;
- ВИЧ-инфицированные пациенты или пациенты с известным иммунодефицитом;
- Пациенты, в анамнезе лечившиеся селуметинибом или другими ингибиторами МЕК;
- Пациенты, которые не могут участвовать в планах лечения или последующего наблюдения во время исследования;
- Пациенты, которые не могут дать информированное согласие.
Учебный план
Как устроено исследование?
Детали дизайна
- Основная цель: Уход
- Распределение: Рандомизированный
- Интервенционная модель: Параллельное назначение
- Маскировка: Одинокий
Оружие и интервенции
Группа участников / Армия |
Вмешательство/лечение |
|---|---|
|
Активный компаратор: Обычная доза селуметиниба
Общая суточная доза составляет 25 мг/м² два раза в день каждые 12 часов. Лечение продолжают и контролируют в течение 24 циклов (28 дней как один цикл).
|
Использование рекомендованной на международном уровне стандартной дозы и низкой дозы одного и того же препарата.
Другие имена:
|
|
Экспериментальный: Низкая доза селуметиниба
Общая суточная доза составляет 20 мг/м² два раза в день каждые 12 часов. Лечение продолжают и контролируют в течение 24 циклов (28 дней как один цикл).
|
Использование рекомендованной на международном уровне стандартной дозы и низкой дозы одного и того же препарата.
Другие имена:
|
Что измеряет исследование?
Первичные показатели результатов
Мера результата |
Мера Описание |
Временное ограничение |
|---|---|---|
|
Изменение объема опухоли плексиформных нейрофибром
Временное ограничение: Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
Реакция на лечение измерялась с помощью объемной магнитно-резонансной томографии (МРТ), проводимой в начале лечения и после 3, 6, 9, 12, 18 и 24 циклов лечения и независимо оценивалась 2 рентгенологами.
Изменения размера ПН подразделялись на дальнейший рост (увеличение ≥20%), отсутствие изменений (увеличение <20% и уменьшение <20%), частичную инволюцию (уменьшение ≥20% и <75%), почти полную инволюцию (уменьшение размера ПН). ≥75% и <100%) или полная инволюция (100%).
|
Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
Вторичные показатели результатов
Мера результата |
Мера Описание |
Временное ограничение |
|---|---|---|
|
Частота нежелательных явлений
Временное ограничение: Один раз за цикл в первых 3 циклах, один раз в 3 цикла в 4-12 циклах и один раз в 6 циклов в последних 12 циклах (каждый цикл составляет 28 дней).
|
Частота нежелательных явлений (например,
желудочно-кишечные расстройства, глазные заболевания, кожные заболевания, паронихия, аномальная фракция выброса левого желудочка, аномальный маркер миокарда, аномальная функция печени и т. д.), которые регулярно собираются исследователями в ходе наблюдения и сообщаются родителями.
Все нежелательные явления были собраны и классифицированы в соответствии с Общими терминологическими критериями нежелательных явлений, версия 4.0 (CTCAE v4.0).
Причинная связь нежелательного явления была определена многопрофильным персоналом и классифицирована как определенно не связанная, вероятно не связанная, возможно связанная, вероятно связанная или определенно связанная.
Любое снижение дозы, перерывы или прекращение лечения, предпринятые по усмотрению исследователей, фиксировались.
|
Один раз за цикл в первых 3 циклах, один раз в 3 цикла в 4-12 циклах и один раз в 6 циклов в последних 12 циклах (каждый цикл составляет 28 дней).
|
|
Качество жизни (КЖ) пациентов и их семей
Временное ограничение: Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
Был использован педиатрический опросник качества жизни (PedsQLTM) 4.0.
Эта базовая генетическая шкала представляет собой многомерный показатель самооценки детей и доверенных отчетов родителей, который оценивает связанное со здоровьем качество жизни (КЖ) у детей, подростков и молодых людей в возрасте от 2 до 25 лет.
PedsQL содержит 23 глобальных основных показателя качества жизни, включая субшкалы, оценивающие четыре области (физическое, эмоциональное, социальное и школьное функционирование).
|
Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
|
Изменение интенсивности боли
Временное ограничение: Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
Использовалась числовая рейтинговая шкала-11 (NRS-11).
Эта шкала представляет собой показатель самоотчета, который оценивает интенсивность боли по 11-балльной числовой шкале.
Он состоит из горизонтальной линии с цифрой 0 на правом конце, обозначающей «нет боли», и цифрой 10 на левом конце, обозначающей «самую сильную боль, которую вы можете себе представить».
Детей в возрасте от 8 до 18 лет просили обвести в кружок число от 0 до 10, которое лучше всего описывает их самую сильную боль за последнюю неделю, включая: 1) наиболее важную боль в опухоли, выбранную самостоятельно, 2) боль в целевой опухоли, выбранную врачом, 3) общая опухолевая боль и 4) другие виды боли.
|
Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
|
Изменение болевого вмешательства
Временное ограничение: Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
Индекс воздействия боли (PII) представляет собой показатель из шести пунктов, который оценивает степень, в которой боль мешала повседневной деятельности за последнюю неделю, включая концентрацию, проведение времени с друзьями, досуг и физическую активность, настроение и сон.
Шкала была немного адаптирована после перевода на английский язык, а параллельная версия для родителей была разработана и проверена на примере родителей детей с хронической болью.
В этом исследовании дети в возрасте от 8 до 18 лет заполняли личный отчет PII, а родители детей в возрасте от 5 до 18 лет заполняли личный отчет родителей.
Общий балл PII представляет собой среднее значение всех шести пунктов.
|
Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
|
Изменение физического функционирования (подвижность и верхние конечности)
Временное ограничение: Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
Использовались короткие формы из 8 пунктов Информационной системы измерения результатов, сообщаемых пациентами (PROMIS®), «Мобильность физических функций и верхние конечности».
Эта короткая форма используется для оценки способности человека выполнять различные физические функции за последние 7 дней, начиная от двигательных движений (например, вставания с пола) и заканчивая деятельностью, включая навыки ухода за собой и энергичные физические упражнения.
Дети в возрасте 8–18 лет заполнили краткую форму детского самоотчета, а родители детей в возрасте 5–18 лет заполнили параллельную форму отчета для родителей.
Эти краткие формы PROMIS по физическому функционированию продемонстрировали хорошие психометрические свойства, в том числе хорошую надежность и конструктную валидность у подростков с различными заболеваниями.
|
Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
|
Изменение нейрокогнитивных способностей – внимания и памяти.
Временное ограничение: Один раз каждые 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
Использовался непрерывный тест производительности (CPT).
Он оценивает внимание субъекта, контроль реакции и способность к устойчивому вниманию, предъявляя непрерывные визуальные или слуховые стимулы и требуя от субъекта реагировать в соответствии с определенными правилами.
Содержание теста обычно включает в себя быстрое определение конкретных стимулов и реагирование, игнорируя другие отвлекающие стимулы.
Показатели оценки включают время реакции, точность правильных ответов, частоту импульсивных реакций и способность человека сохранять внимание во время выполнения задания, что помогает выявить дефицит внимания или проблемы с контролем реакции.
|
Один раз каждые 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
|
Изменение нейрокогнитивных способностей – языковых способностей
Временное ограничение: Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
Был использован словарный тест Пибоди (PPVT).
Это стандартизированный инструмент для оценки способности человека понимать словарный запас.
Он представляет набор картинок и словесных слов и просит испытуемого выбрать картинку, которая лучше всего соответствует значению слова.
Тест охватывает слова различной сложности и оценивает слуховое восприятие слов человеком.
К основным показателям оценки относятся уровень понимания языка, словарный запас и когнитивные способности, которые помогают выявить языковое развитие, языковые нарушения и уровень интеллекта.
|
Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
|
Изменение нейрокогнитивных способностей-исполнительной функции
Временное ограничение: Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
Использовался тест Струпа.
Он оценивает тормозящий контроль и избирательное внимание человека.
Он состоит из двух задач: одна — попросить испытуемого сообщить цвет шрифта слова, игнорируя при этом значение слова (задача о цвете слова), а другая — просто сообщить о цвете шрифта (простая задача о цвете).
Тест оценивает способность человека к когнитивному торможению в конфликтных ситуациях путем сравнения выполнения этих двух задач.
К основным показателям оценки относятся время реакции, точность выполнения задач и способность к сдерживанию конфликтов.
|
Один раз в 3 цикла в течение первых 12 циклов, один раз в 6 циклов в течение следующих 12 циклов (каждый цикл составляет 28 дней).
|
Соавторы и исследователи
Спонсор
Следователи
- Главный следователь: Yi Ji, MD, PhD, West China Hospital
Публикации и полезные ссылки
Общие публикации
- Dombi E, Baldwin A, Marcus LJ, Fisher MJ, Weiss B, Kim A, Whitcomb P, Martin S, Aschbacher-Smith LE, Rizvi TA, Wu J, Ershler R, Wolters P, Therrien J, Glod J, Belasco JB, Schorry E, Brofferio A, Starosta AJ, Gillespie A, Doyle AL, Ratner N, Widemann BC. Activity of Selumetinib in Neurofibromatosis Type 1-Related Plexiform Neurofibromas. N Engl J Med. 2016 Dec 29;375(26):2550-2560. doi: 10.1056/NEJMoa1605943.
- Gross AM, Wolters PL, Dombi E, Baldwin A, Whitcomb P, Fisher MJ, Weiss B, Kim A, Bornhorst M, Shah AC, Martin S, Roderick MC, Pichard DC, Carbonell A, Paul SM, Therrien J, Kapustina O, Heisey K, Clapp DW, Zhang C, Peer CJ, Figg WD, Smith M, Glod J, Blakeley JO, Steinberg SM, Venzon DJ, Doyle LA, Widemann BC. Selumetinib in Children with Inoperable Plexiform Neurofibromas. N Engl J Med. 2020 Apr 9;382(15):1430-1442. doi: 10.1056/NEJMoa1912735. Epub 2020 Mar 18. Erratum In: N Engl J Med. 2020 Sep 24;383(13):1290. doi: 10.1056/NEJMx200013.
- Gross AM, Dombi E, Wolters PL, Baldwin A, Dufek A, Herrera K, Martin S, Derdak J, Heisey KS, Whitcomb PM, Steinberg SM, Venzon DJ, Fisher MJ, Kim A, Bornhorst M, Weiss BD, Blakeley JO, Smith MA, Widemann BC. Long-term safety and efficacy of selumetinib in children with neurofibromatosis type 1 on a phase 1/2 trial for inoperable plexiform neurofibromas. Neuro Oncol. 2023 Oct 3;25(10):1883-1894. doi: 10.1093/neuonc/noad086.
- Kim H, Yoon HM, Kim EK, Ra YS, Kim HW, Yum MS, Kim MJ, Baek JS, Sung YS, Lee SM, Lim HS, Lee BJ, Lim HT, Kim D, Yoon J, Bae H, Hwang S, Choi YH, Kim KA, Choi IH, Lee SW, Park SJ, Lee BH. Safety and efficacy of selumetinib in pediatric and adult patients with neurofibromatosis type 1 and plexiform neurofibroma. Neuro Oncol. 2024 Dec 5;26(12):2352-2363. doi: 10.1093/neuonc/noae121.
- Gross AM, Glassberg B, Wolters PL, Dombi E, Baldwin A, Fisher MJ, Kim A, Bornhorst M, Weiss BD, Blakeley JO, Whitcomb P, Paul SM, Steinberg SM, Venzon DJ, Martin S, Carbonell A, Heisey K, Therrien J, Kapustina O, Dufek A, Derdak J, Smith MA, Widemann BC. Selumetinib in children with neurofibromatosis type 1 and asymptomatic inoperable plexiform neurofibroma at risk for developing tumor-related morbidity. Neuro Oncol. 2022 Nov 2;24(11):1978-1988. doi: 10.1093/neuonc/noac109.
- Yang X, Yoo HK, Amin S, Cheng WY, Sundaresan S, Zhang L, Duh MS. Clinical and humanistic burden among pediatric patients with neurofibromatosis type 1 and plexiform neurofibroma in the USA. Childs Nerv Syst. 2022 Aug;38(8):1513-1522. doi: 10.1007/s00381-022-05513-8. Epub 2022 May 17.
Даты записи исследования
Изучение основных дат
Начало исследования (Оцененный)
Первичное завершение (Оцененный)
Завершение исследования (Оцененный)
Даты регистрации исследования
Первый отправленный
Впервые представлено, что соответствует критериям контроля качества
Первый опубликованный (Действительный)
Обновления учебных записей
Последнее опубликованное обновление (Действительный)
Последнее отправленное обновление, отвечающее критериям контроля качества
Последняя проверка
Дополнительная информация
Термины, связанные с этим исследованием
Ключевые слова
Дополнительные соответствующие термины MeSH
- Заболевания нервной системы
- Новообразования
- Нервно-мышечные заболевания
- Генетические заболевания, врожденные
- Заболевания периферической нервной системы
- Новообразования по гистологическому типу
- Нейродегенеративные заболевания
- Новообразования, нервная ткань
- Новообразования нервной системы
- Наследственные дегенеративные заболевания, нервная система
- Новообразования нервной оболочки
- Неопластические синдромы, наследственные
- Нейро-кожные синдромы
- Новообразования периферической нервной системы
- Нейрофиброматоз
- Нейрофиброма
- Нейрофиброма, плексиформная
Другие идентификационные номера исследования
- SEL20241219
Планирование данных отдельных участников (IPD)
Планируете делиться данными об отдельных участниках (IPD)?
Информация о лекарствах и устройствах, исследовательские документы
Изучает лекарственный продукт, регулируемый FDA США.
Изучает продукт устройства, регулируемый Управлением по санитарному надзору за качеством пищевых продуктов и медикаментов США.
продукт, произведенный в США и экспортированный из США.
Эта информация была получена непосредственно с веб-сайта clinicaltrials.gov без каких-либо изменений. Если у вас есть запросы на изменение, удаление или обновление сведений об исследовании, обращайтесь по адресу register@clinicaltrials.gov. Как только изменение будет реализовано на clinicaltrials.gov, оно будет автоматически обновлено и на нашем веб-сайте. .