- ICH GCP
- Amerikanska kliniska prövningsregistret
- Klinisk prövning NCT05062629
United States Hypophosphatasia Molecular Research Center
Studieöversikt
Detaljerad beskrivning
Primära studiemål:
Bestäm om kryptiska förändringar finns inom eller nära ALPL-genen hos patienter med klinisk diagnos av hypofosfatasi, men utan identifierbar patogen eller trolig patogen variant vid kommersiell testning.
Sekundära studiemål:
Karakterisera funktionella effekter av varianter av osäker betydelse hos patienter med klinisk diagnos av hypofosfatasi
Ytterligare karakterisera differentialdiagnosen av hypofosfatasemi hos patienter med skelettsjukdom
Studietyp
Inskrivning (Faktisk)
Kontakter och platser
Studieorter
-
-
Missouri
-
Kansas City, Missouri, Förenta staterna, 64108
- Children's Mercy Hospital
-
-
Deltagandekriterier
Urvalskriterier
Åldrar som är berättigade till studier
Tar emot friska volontärer
Testmetod
Studera befolkning
Beskrivning
Inklusionskriterier:
Mål 1-
Diagnos av hypofosfatasi baserad på kliniska egenskaper som inkluderar
- Historik överensstämmer med diagnosen hypofosfatasi OCH
- Fysiska undersökningsfynd överensstämmer med en diagnos av hypofosfatasi OCH
- Förekomst av låg serumnivå av alkaliskt fosfatas för ålder och kön OCH
- Förhöjning av minst ett naturligt substrat av alkaliskt fosfatas
- Brist på detektion av en variant på molekylär analys av ALPL-genen. När det är möjligt kommer första gradens släktingar (föräldrar, syskon eller barn) att inkluderas i det enda syftet med triotester. Ingen ytterligare information kommer att samlas in om första gradens släktingar.
Mål 2-
- Missense-variant i ALPL som tolkas som en variant av osäker betydelse av American College of Medical Genetics Guidelines for Variant Interpretation
- Variant har tolkats som patogen, sannolikt patogen, sannolikt godartad eller godartad med hjälp av före detta amerikanska tolkningsriktlinjer
Exklusions kriterier:
Mål 1-
- Anamnes och fysisk undersökning oförenlig med diagnosen hypofosfatasi ELLER
- Frånvaro av hypofosfatasemi mätt med ålder och könsmatchad kontroll ELLER
- Frånvaro av minst ett förhöjt naturligt substrat av alkaliskt fosfatas ELLER
- Alternativ diagnos som kan överlappa med tecken och symtom på hypofosfatasi
Mål 2-
1. Oförmåga att uttrycka variant i plasmid för restenzym- och samtransfektionsanalyser
Studieplan
Hur är studien utformad?
Designdetaljer
Vad mäter studien?
Primära resultatmått
Resultatmått |
Åtgärdsbeskrivning |
Tidsram |
|---|---|---|
|
Identifiering av kryptiska ändringar i ALPL
Tidsram: 3 år
|
Identifiering av kryptiska förändringar i ALPL, med noggrant fokus på kryptiska varianter inom de 12 exonerna, introniska varianter och varianter i regulatoriska element. Karakterisering av funktionsbortfall eller dominerande negativ effekt i varianter som anses vara av osäker klinisk betydelse av American College of Medical Genetics riktlinjer för tolkning av varianter så att varianter kan omklassificeras till handlingsbara (patogena, sannolikt patogena) eller icke-handlingsbara (benigna) , troligen godartad) klass |
3 år
|
Sekundära resultatmått
Resultatmått |
Åtgärdsbeskrivning |
Tidsram |
|---|---|---|
|
Att hitta alternativa diagnoser bland kohorten av nominerade patienter
Tidsram: 3 år
|
Att hitta alternativa diagnoser bland kohorten av nominerade patienter, utöka differentialdiagnosen för hypofosfatasemi
|
3 år
|
Samarbetspartners och utredare
Utredare
- Huvudutredare: Eric Rush, Children's Mercy Hospital Kansas City
Publikationer och användbara länkar
Användbara länkar
Studieavstämningsdatum
Studera stora datum
Studiestart (Faktisk)
Primärt slutförande (Faktisk)
Avslutad studie (Faktisk)
Studieregistreringsdatum
Först inskickad
Först inskickad som uppfyllde QC-kriterierna
Första postat (Faktisk)
Uppdateringar av studier
Senaste uppdatering publicerad (Faktisk)
Senaste inskickade uppdateringen som uppfyllde QC-kriterierna
Senast verifierad
Mer information
Termer relaterade till denna studie
Ytterligare relevanta MeSH-villkor
- Metabolism, medfödda fel
- Genetiska sjukdomar, medfödda
- Metaboliska sjukdomar
- Metallmetabolism, medfödda fel
- Medfödda, ärftliga och neonatala sjukdomar och abnormiteter
- Närings- och metabola sjukdomar
- Hypofosfatasi
- Undersökningstekniker
- Genetiska tekniker
- Sekvensanalys
- Sekvensanalys, DNA
- Hela genomsekvensering
Andra studie-ID-nummer
- STUDY00001708
Plan för individuella deltagardata (IPD)
Planerar du att dela individuella deltagardata (IPD)?
Läkemedels- och apparatinformation, studiedokument
Studerar en amerikansk FDA-reglerad läkemedelsprodukt
Studerar en amerikansk FDA-reglerad produktprodukt
produkt tillverkad i och exporterad från U.S.A.
Denna information hämtades direkt från webbplatsen clinicaltrials.gov utan några ändringar. Om du har några önskemål om att ändra, ta bort eller uppdatera dina studieuppgifter, vänligen kontakta register@clinicaltrials.gov. Så snart en ändring har implementerats på clinicaltrials.gov, kommer denna att uppdateras automatiskt även på vår webbplats .