- ICH GCP
- Register voor klinische proeven in de VS.
- Klinische proef NCT05062629
Verenigde Staten Hypofosfatasie Molecular Research Center
Studie Overzicht
Toestand
Conditie
Interventie / Behandeling
Gedetailleerde beschrijving
Primaire studiedoelen:
Bepaal of er cryptische veranderingen bestaan binnen of nabij het ALPL-gen bij patiënten met klinische diagnose van hypofosfatasie, maar zonder identificeerbare pathogene of waarschijnlijke pathogene variant bij commerciële testen.
Secundaire studiedoelstelling(en):
Karakteriseer functionele effecten van varianten van onzekere significantie bij patiënten met een klinische diagnose van hypofosfatasie
Verdere karakterisering van de differentiële diagnose van hypofosfatasemie bij patiënten met skeletaandoeningen
Studietype
Inschrijving (Werkelijk)
Contacten en locaties
Studie Locaties
-
-
Missouri
-
Kansas City, Missouri, Verenigde Staten, 64108
- Children's Mercy Hospital
-
-
Deelname Criteria
Geschiktheidscriteria
Leeftijden die in aanmerking komen voor studie
Accepteert gezonde vrijwilligers
Bemonsteringsmethode
Studie Bevolking
Beschrijving
Inclusiecriteria:
Doel 1-
Diagnose van hypofosfatasie op basis van klinische kenmerken waaronder
- Geschiedenis consistent met de diagnose van hypofosfatasie EN
- Bevindingen van lichamelijk onderzoek komen overeen met een diagnose van hypofosfatasie EN
- Aanwezigheid van laag serum alkalische fosfatase niveau voor leeftijd en geslacht EN
- Verhoging van ten minste één natuurlijk substraat van alkalische fosfatase
- Gebrek aan detectie van een variant op moleculaire analyse van het ALPL-gen. Waar mogelijk worden eerstegraads familieleden (ouders, broers en zussen of kind) opgenomen, uitsluitend voor triotesten. Er worden geen aanvullende gegevens verzameld over bloedverwanten in de eerste graad.
Doel 2-
- Missense-variant in ALPL die wordt geïnterpreteerd als een variant van onzekere betekenis door de American College of Medical Genetics Guidelines for Variant Interpretation
- Variant is geïnterpreteerd als pathogeen, waarschijnlijk pathogeen, waarschijnlijk goedaardig of goedaardig met behulp van ex-Amerikaanse interpretatierichtlijnen
Uitsluitingscriteria:
Doel 1-
- Geschiedenis en lichamelijk onderzoek onverenigbaar met een diagnose van hypofosfatasie OF
- Afwezigheid van hypofosfatasemie zoals gemeten door leeftijd en geslacht-gematchte controle-OF
- Afwezigheid van ten minste één verhoogd natuurlijk substraat van alkalische fosfatase OF
- Alternatieve diagnose die kan overlappen met tekenen en symptomen van hypofosfatasie
Doel 2-
1. Onvermogen om variant in plasmide tot expressie te brengen voor residuele enzym- en co-transfectieanalyses
Studie plan
Hoe is de studie opgezet?
Ontwerpdetails
Wat meet het onderzoek?
Primaire uitkomstmaten
Uitkomstmaat |
Maatregel Beschrijving |
Tijdsspanne |
|---|---|---|
|
Identificatie van cryptische wijzigingen in de ALPL
Tijdsspanne: 3 jaar
|
Identificatie van cryptische wijzigingen in de ALPL, met zorgvuldige aandacht voor cryptische varianten binnen de 12 exons, intronische varianten en varianten in regulerende elementen. Karakterisering van functieverlies of dominant negatief effect in varianten die volgens de richtlijnen van het American College of Medical Genetics als van onzeker klinisch belang worden beschouwd voor de interpretatie van varianten, zodat varianten kunnen worden heringedeeld in bruikbaar (pathogeen, waarschijnlijk pathogeen) of niet-handelbaar (goedaardig). , waarschijnlijk goedaardige) klasse |
3 jaar
|
Secundaire uitkomstmaten
Uitkomstmaat |
Maatregel Beschrijving |
Tijdsspanne |
|---|---|---|
|
Het vinden van alternatieve diagnoses onder het cohort van genomineerde patiënten
Tijdsspanne: 3 jaar
|
Het vinden van alternatieve diagnoses onder het cohort van genomineerde patiënten, waardoor de differentiële diagnose van hypofosfatasemie wordt uitgebreid
|
3 jaar
|
Medewerkers en onderzoekers
Onderzoekers
- Hoofdonderzoeker: Eric Rush, Children's Mercy Hospital Kansas City
Publicaties en nuttige links
Nuttige links
Studie record data
Bestudeer belangrijke data
Studie start (Werkelijk)
Primaire voltooiing (Werkelijk)
Studie voltooiing (Werkelijk)
Studieregistratiedata
Eerst ingediend
Eerst ingediend dat voldeed aan de QC-criteria
Eerst geplaatst (Werkelijk)
Updates van studierecords
Laatste update geplaatst (Werkelijk)
Laatste update ingediend die voldeed aan QC-criteria
Laatst geverifieerd
Meer informatie
Termen gerelateerd aan deze studie
Aanvullende relevante MeSH-voorwaarden
- Metabolisme, aangeboren fouten
- Genetische ziekten, aangeboren
- Metabole ziekten
- Metaalmetabolisme, aangeboren fouten
- Aangeboren, erfelijke en neonatale ziekten en afwijkingen
- Voedings- en stofwisselingsziekten
- Hypofosfatasie
- Onderzoekstechnieken
- Genetische technieken
- Sequentie -analyse
- Sequentie -analyse, DNA
- Hele genoomsequencing
Andere studie-ID-nummers
- STUDY00001708
Plan Individuele Deelnemersgegevens (IPD)
Bent u van plan om gegevens van individuele deelnemers (IPD) te delen?
Informatie over medicijnen en apparaten, studiedocumenten
Bestudeert een door de Amerikaanse FDA gereguleerd geneesmiddel
Bestudeert een door de Amerikaanse FDA gereguleerd apparaatproduct
product vervaardigd in en geëxporteerd uit de V.S.
Deze informatie is zonder wijzigingen rechtstreeks van de website clinicaltrials.gov gehaald. Als u verzoeken heeft om uw onderzoeksgegevens te wijzigen, te verwijderen of bij te werken, neem dan contact op met register@clinicaltrials.gov. Zodra er een wijziging wordt doorgevoerd op clinicaltrials.gov, wordt deze ook automatisch bijgewerkt op onze website .