Aktivera föräldrar till barn med autismspektrumstörningar – en randomiserad kontrollerad prövning av föräldraprogram (ENACT)

Föräldrarnas psykoedukation är en integrerad och intuitiv del av hälso- och sjukvården för barn med autism, men det saknas bevis för sådana insatser i allmänhet och för föräldraprogram specifikt. Studier är vanligtvis få och av dålig metodisk kvalitet. Korrekt utvärdering av föräldraprogram är tid- och resurskrävande. Att kunna tillhandahålla evidensbaserade föräldraprogram är ändå avgörande för klinisk uppföljning, eftersom föräldrar är den mest avgörande personen i ett barns liv. Effektiva föräldraprogram skulle potentiellt kunna ha enorma gynnsamma effekter nedströms, eftersom det finns bevis för att utvecklingsmässig social pragmatisk behandling för föräldrar kan förbättra barnets funktionsförmåga, men vi vet för närvarande lite om vilken typ av föräldraprogram som bör administreras till vem, i vilken utsträckning eller i vilken form. Det finns många olika typer av program och det finns vissa indikationer på vilka komponenter som är nödvändiga för effekt. Ett av få manuella föräldraprogram för ASD som är tillgängliga i norska tjänster är Incredible Years Autism Spectrum and Language Delay Program (IY-ASLD©). Det aktuella projektet har sammanfört tre norska kliniker som använder IY-ASLD© för att utföra en multicenter RCT-studie. Syftet är att utvärdera föräldrainsatser under de första åren för familjer och barn med ASD.

Projektet antar att det kommer att ge både kortsiktiga och långsiktiga vinster att ge föräldrar möjlighet att vara effektiva i sin roll som föräldrar för barn med ASD:

Kortsiktigt:

1. Förbättrad stress och hälsa hos föräldrarna
2. Förbättrad föräldrakompetens och self-efficacy
3. Förbättrad livskvalitet (QoL) för föräldrar
4. Förbättrad livskvalitet (QoL) för barn

Långsiktigt:

1. Förbättrad barnfunktion
2. Minskad sjukvårdsanvändning.
3. Minskad användning av alternativa behandlingar
4. Mildring av långsiktiga negativa effekter och funktionshinder

Huvudmål och primärt resultat:

Att utvärdera effektiviteten av IY-ASLD© kontra TAU föräldrainsatser för att förbättra primära resultatmått för att sänka föräldrastress.

Specifika hypoteser, forskningsfrågor och sekundära resultat:

1. Föräldrar i IY-ASLD©-grupperna kommer att visa betydande förbättringar i a) PSI, b) pediatrisk livskvalitet och c) förälders känsla av kompetens jämfört med TAU-grupperna.
2. Barn i IY-ASLD©-grupperna kommer att förbättras mer än i TAU-tillståndet över tiden, med bättre långsiktig barnfunktion och minskad serviceanvändning vid 12 och 24 månader.
3. Att förstå föräldrarnas subjektiva upplevelser. Vilka är de huvudsakliga behoven och hur kan och tillgodoser insatsen dessa behov under respektive förutsättningar?
4. Vad fungerar för vem? Finns det viktiga moderatorer för effekt eller brist på sådan? Är barnets funktionsnivå eller nivå av ASD-symtom viktig för effekten av insatsen? Tillgodoses vissa föräldrars behov bättre av något av de två programmen?

Studiedesign, metodik och analysplan:

Studien är planerad som en multicenter RCT med två års uppföljning. ASD kännetecknas av stor heterogenitet och klinisk komplexitet. Dessutom pekar litteraturen på att det finns ett behov av att bedöma och förstå de långsiktiga effekterna av interventionen. Dessa faktorer motiverar en RCT-design med långsiktig uppföljning. Eftersom tidigare mindre studier alla har kommit fram till att större studier är nödvändiga, är multicenterdesignen nödvändig för att rekrytera det stora antal familjer som behövs.

Projektet planerar att inkludera minst två doktorander. Det första doktorandprojektet (ansökan vid NTNU väntar) kommer att fokusera på grundsituationen för norska föräldrar till barn med ASD, med hjälp av en blandad metod för att beskriva befolkningen och validera instrumenten för norsk användning. Även om PSI, PSOC och PedsQL alla har använts i Norge, finns det inga studier publicerade på dessa instrument för ASD pediatriska populationen från Skandinavien. De kvalitativa intervjuerna i studien kommer att undersöka den subjektiva upplevelsen av interventionerna med hjälp av en blandad metod.

Det andra doktorandprojektet kommer att utvärdera effekten av interventionen vid T1 och T2 med PSI som huvudresultatmått (T1 och T2) samt barnresultat (PedsQL vid T1 och T2, VABS vid T2). Förälders socioekonomiska status och föräldrakompetens (PSOC) samt barnfunktion och nivå av ASD kommer att utforskas som förmedlare och modererande variabler och/eller kovariater med hjälp av strukturell ekvationsmodellering (SEM).

Provstorlek och effektberäkningar:

Baserat på effektberäkningar med statistisk styrka på 0,8, en medeleffektstorlek (d = 0,5) och α=0,05, krävs en urvalsstorlek på minst 64 familjer per tillstånd, totalt 128 familjer. Baserat på erfarenhet från autismuppföljning på kliniken tillåter vi ett avhopp på 20-30% och en andel av två föräldrar på 80%. För att möjliggöra liknande bortfall på 20-30 % longitudinellt och bibehålla kraft vid uppföljning, syftar projektet till att omfatta 240 familjer. Inklusive tre platser som syftar till sex aktiva tillståndsgrupper under fyra år, kommer projektet att omfatta ett uppskattat antal på 120 familjer/tillstånd och cirka 300-400 föräldrarkäter (inklusive PSI som huvudresultat). Detta kommer att möjliggöra upptäckt av mindre effektstorlekar samt att utföra analyser av sekundära utfall såväl som av medierande och modererande variabler.

Rekrytering och randomisering:

Under bedömningen av barnet för att fastställa förekomsten av autism, intervjuas föräldrarna länge med hjälp av strukturerade intervjuer. Under den senare återkopplingen av bedömningen till föräldrarna kommer läkaren på de deltagande platserna att informera behöriga föräldrar om projektet muntligt och i tryckt form. Information om projektet kommer också att presenteras på föräldraorganisationernas sajter, flygblad och i de deltagande klinikerna. Informationskatalogen kommer också att nämna projektet och det kommer att finnas information om projektet i kurskatalogen på grundkursen för föräldradiagnostik.

Intresserade föräldrar kommer att uppmanas att registrera sina kontaktuppgifter i ett webbverktyg (SurveyXact) eller genom direktkontakt/post. De kommer att skickas detaljerad information om projektet per post/e-post (beroende på deras preferenser) och informerat samtycke för att läsa och underteckna det informerade samtycket när de vill.

De tre deltagande klinikerna diagnostiserar och/eller behandlar 220-270 barn med ASD varje år, vilket säkerställer en stor pool av familjer som är kvalificerade för inkludering. Invandrarfamiljer är frekventa i denna patientgrupp, och en del av dessa familjer kommer således inte att vara behöriga på grund av språkbarriärer. Varje klinik kommer att köra 1 eller 2 IY-ASLD-grupper varje år med TAU-tillståndet parallellt. När 12-16 familjer har rekryterats på en viss plats kommer randomisering till IY-ASLD© eller standardiserad TAU att utföras.

Programmet The Incredible Years for Autism Spectrum and Language Delays - experimentellt tillstånd

IY-ASDL-programmet består av 13 2 timmars veckopass med små grupper av föräldrar med 5-7 barn. Programmet arbetar interaktivt inom föräldragruppen med videovinjetter, gruppdiskussioner och hemuppgifter mellan passen för att lära ut utvecklingsanpassat socialt umgänge och kommunikation utifrån barnets preferenser och behov.

Första hjälpen för föräldrar - aktivt kontrolltillstånd

TAU-villkoret är ett tredagars seminarium/workshop-program som bygger på innehållet i workshops som hålls på HNS som en del av den ordinarie kliniska uppföljningen. Workshoparna kommer att omfatta kommunikationsförmåga, psykoedukation och förhållningssätt till dagliga utmaningar när det gäller kost, sömn, hygien och dagliga färdigheter. De workshops som ges på HNS kommer att sammanställas och komprimeras till ett tredagars introduktionsprogram märkt "Førstehjelpen for Foreldre" (FFF; Första hjälpen för föräldrar). Workshoparna kommer att hållas en gång i månaden under samma termin som den lokala IY-ASDL-gruppen för att säkerställa liknande behandlingsperioder och tid från randomisering och uppföljning. HUS kommer att ansvara för utvecklingen av innehåll och kursmaterial för FFF, och kommer även att hålla programmet på Helse Fonna och SOH samt utbilda lokala kliniker att hålla workshops för att säkerställa trohet.

Användarmedverkan:

Projektet har involverat Elisabeth Johansen från moderorganisationen "Autismeforeningen", från den regionala enheten "Hordaland". Hon är förälder och som representant för Autismeforeningen har hon kontakt med många föräldrar i olika skeden av deras föräldraskap.

Projektet är inriktat på användarmedverkan genom design. Användarnas feedback och utvärdering av projektet är väsentligt för leveransen. Att förstå effekten och erfarenheten av föräldraprogrammet är en del av projektets huvudresultat. Kvalitativa intervjuer med föräldrar är en del av metodiken. Denna del av projektet är avgörande för att kunna gå utöver de uppmätta resultaten av projektet för att ange vilken behandling som ska erbjudas vem. Erfarenheter från föräldrar kommer att informera om framtida tjänsteutbud till föräldrar till barn med autism.

Etik:

Projektet har godkännande från Regional etikkommitté, nr. 188940. En viktig etisk utmaning är den stora diskrepansen mellan det upplevda behovet av barnfamiljer med ASD och de resurser som avsätts för uppföljning. Vi avser att projektet ska bidra till att bygga vård med bättre resurser och bevisad vård för alla familjer som lever med ASD.