一氧化氮补充剂对 ASLD 患者神经认知功能的影响
一氧化氮 (NO) 补充剂对精氨基琥珀酸裂解酶缺乏症 (ASLD) 神经认知测量的影响
研究概览
详细说明
精氨基琥珀酸裂解酶缺乏症 (ASLD;也称为精氨基琥珀酸尿症) 是第二常见的尿素循环障碍 (UCD),占所有尿素生成障碍的 15-20%。 与其他 UCD 相比,患有 ASLD 的个体可能具有独特的临床和生理特征。 UCDC 成员之前的工作表明,尽管与近端尿素循环阻断的患者相比,高氨血症的发作次数较少,但患有 ASLD 的人可能会出现智力和学习障碍。 即使在没有任何记录的高氨血症的个体中也观察到了神经认知缺陷。 此外,肝脏异常包括肝肿大、肝损伤、纤维化甚至明显的肝硬化,以及高血压等血管问题在该病症中是众所周知的。 UCDC 成员之前的工作已经证明了 ASL 在 NO 生成中的组织和分子特异性作用。 ASL 不仅是合成 L-精氨酸(合成 NO 的底物)所必需的,而且还是复合物的组成部分,该复合物对于从精氨酸合成 NO 至关重要。 因此,ASL 的缺失会导致全身和组织特异性 NO 缺陷,这可能会导致包括神经认知缺陷在内的复杂表型。 因此,合理的治疗选择是使用不依赖 NOS 的 NO 补充剂。
本研究的目的是确定饮食中的 NO 补充剂 Neo-ASA 是否会改善 ASLD 患者的一般认知、记忆、执行功能、精细运动功能和注意力。 在这项单中心试验、双盲、随机、安慰剂对照、交叉研究中,ASLD 患者将被分配接受为期 24 周的不含膳食补充剂的药物治疗和为期 24 周的安慰剂治疗。 一般认知、记忆、执行功能和精细运动功能将在安慰剂和 Neo-ASA 治疗结束时进行评估和比较。
研究类型
注册 (实际的)
阶段
- 不适用
联系人和位置
学习地点
-
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Texas
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Houston、Texas、美国、77030
- Baylor College of Medicine
-
-
参与标准
资格标准
适合学习的年龄
接受健康志愿者
有资格学习的性别
描述
纳入标准:
- 年龄 > 6 且 <50 岁
- 通过生化或酶促或基因检测证实的 ASLD 诊断
- 有符合饮食和治疗的历史
- 妊娠试验阴性并且在整个研究期间能够使用节育方法(如果受试者有生育能力)
- 参加研究的男性(及其伴侣)应同意在整个研究期间使用可接受的避孕措施
排除标准:
- 根据 CTCAE 的 3 级或更高级别的临床或实验室异常(或对于 CTCAE 未涵盖的情况,严重或危及生命的毒性)在研究者看来会危及安全性。 (升高的血浆天冬氨酸和丙氨酸转氨酶水平,或低血清钾不会被视为排除标准,因为这些是 ASLD 的表型表现。)
- 已知对 Neo-ASA 或亚硝酸盐过敏
- 目前正在接受其他研究药物治疗的个人
学习计划
研究是如何设计的?
设计细节
- 主要用途:治疗
- 分配:随机化
- 介入模型:交叉作业
- 屏蔽:三倍
武器和干预
参与者组/臂 |
干预/治疗 |
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有源比较器:新ASA
在这支手臂中,参与者将每天两次接受含一氧化氮的锭剂作为膳食补充剂。
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含有一氧化氮的锭剂形式的膳食补充剂,称为 Neo-ASA。
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安慰剂比较:安慰剂
在此手臂期间,参与者将每天两次收到不含一氧化氮的锭剂作为膳食补充剂。
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不含一氧化氮的锭剂形式的膳食补充剂,外观和味道与膳食补充剂 Neo-ASA 相似
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研究衡量的是什么?
主要结果指标
结果测量 |
措施说明 |
大体时间 |
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Delis-Kaplan 执行功能系统 - 塔子测试
大体时间:24周
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药物与安慰剂从基线到 24 周的分数变化
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24周
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Stanford-Binet - 第 4 版:珠子记忆和句子记忆子测试
大体时间:24周
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药物与安慰剂组从基线到 24 周的评分变化
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24周
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握力
大体时间:24周
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药物与安慰剂组从基线到 24 周的评分变化
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24周
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凹槽钉板
大体时间:24周
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药物与安慰剂组从基线到 24 周的评分变化
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24周
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韦氏儿童智力量表或韦氏成人智力量表 - 第 4 版(对象 > 16 岁)
大体时间:24周
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药物与安慰剂组从基线到 24 周的评分变化
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24周
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伦敦塔测试
大体时间:24周
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药物与安慰剂组从基线到 24 周的评分变化
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24周
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Conners 连续性能测试 - 第三版 Conners 连续性能测试 - 第三版
大体时间:24周
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药物与安慰剂组从基线到 24 周的评分变化
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24周
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合作者和调查者
出版物和有用的链接
一般刊物
- Nagamani SC, Campeau PM, Shchelochkov OA, Premkumar MH, Guse K, Brunetti-Pierri N, Chen Y, Sun Q, Tang Y, Palmer D, Reddy AK, Li L, Slesnick TC, Feig DI, Caudle S, Harrison D, Salviati L, Marini JC, Bryan NS, Erez A, Lee B. Nitric-oxide supplementation for treatment of long-term complications in argininosuccinic aciduria. Am J Hum Genet. 2012 May 4;90(5):836-46. doi: 10.1016/j.ajhg.2012.03.018. Epub 2012 Apr 26.
- Nagamani SCS, Erez A, Lee B. Argininosuccinate Lyase Deficiency. 2011 Feb 3 [updated 2019 Mar 28]. In: Adam MP, Everman DB, Mirzaa GM, Pagon RA, Wallace SE, Bean LJH, Gripp KW, Amemiya A, editors. GeneReviews(R) [Internet]. Seattle (WA): University of Washington, Seattle; 1993-2023. Available from http://www.ncbi.nlm.nih.gov/books/NBK51784/
- Erez A, Nagamani SC, Shchelochkov OA, Premkumar MH, Campeau PM, Chen Y, Garg HK, Li L, Mian A, Bertin TK, Black JO, Zeng H, Tang Y, Reddy AK, Summar M, O'Brien WE, Harrison DG, Mitch WE, Marini JC, Aschner JL, Bryan NS, Lee B. Requirement of argininosuccinate lyase for systemic nitric oxide production. Nat Med. 2011 Nov 13;17(12):1619-26. doi: 10.1038/nm.2544.
研究记录日期
研究主要日期
学习开始 (实际的)
初级完成 (实际的)
研究完成 (实际的)
研究注册日期
首次提交
首先提交符合 QC 标准的
首次发布 (实际的)
研究记录更新
最后更新发布 (估计)
上次提交的符合 QC 标准的更新
最后验证
更多信息
与本研究相关的术语
关键字
其他相关的 MeSH 术语
其他研究编号
- H-40143
计划个人参与者数据 (IPD)
计划共享个人参与者数据 (IPD)?
IPD 计划说明
药物和器械信息、研究文件
研究美国 FDA 监管的药品
研究美国 FDA 监管的设备产品
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