Tendenser i prævalens og komorbiditeter hos børn med cerebral parese i Norge

Cerebral parese (CP) er den hyppigste årsag til permanente motoriske handicap hos børn og en af ​​de patientgrupper, der modtager den største andel af sundhedsressourcer i højindkomstlande. CP er resultatet af en ikke-progressiv skade i den umodne hjerne, der opstår før, under eller efter fødslen (neonatal periode). Skaden kan være forårsaget af en medfødt hjerneabnormitet, infektion, traumer eller andre komplikationer. Kendte risikofaktorer omfatter for tidlig fødsel, begrænset fostervækst og mangel på ilt under fødslen (fødselsasfyksi). Forskning viser, at panoramaet af årsager har ændret sig over tid.

De kliniske karakteristika ved CP varierer betydeligt, noget man kan forvente af variationen i potentielle årsager. CP er kategoriseret i undertyper baseret på de dominerende symptomer og hvilken del af kroppen der er påvirket. Yderligere klassificering er ofte baseret på sværhedsgraden af ​​barnets motoriske svækkelse. Også børn med CP har ofte yderligere følgesygdomme såsom epilepsi, nedsat syn og/eller hørelse, nedsat evne til at tale/kommunikere, kognitive forstyrrelser og ernæringsproblemer. Heller ikke på disse områder har situationen været statisk over tid.

I løbet af de sidste 20 år har både fødsels- og neonatalplejen undergået betydelige ændringer i Norge såvel som i andre lande. I 1990'erne blev overfladeaktivt behandling af for tidligt fødte børn etableret, og i begyndelsen af ​​2000'erne blev terapeutisk hypotermi introduceret som en ny behandling for fuldbårne børn med hypoxisk iskæmisk encefalopati (HIE). Der er også sket forbedringer i fosterovervågningen under fødslen fra omkring 2004 med en stigning i brugen af ​​kontinuerlig elektronisk monitorering af fosterhjertet ved hjælp af enten kardiotokografi (CTG) eller ST-analyse (STAN) metode til at vurdere barnets velbefindende, som f.eks. samt føtal hovedbunds pH-test for at afgøre, om barnet får tilstrækkelig iltforsyning. I dette projekt har efterforskerne til hensigt at undersøge, om indførelsen af ​​disse nye behandlinger har været forbundet med et fald i forekomsten af ​​CP og i ændringer i det kliniske billede (f.eks. mindre alvorlige motoriske handicap og komorbiditeter) for børn født 1996 til 2010.

For at studere disse spørgsmål vil efterforskerne drage fordel af data fra tre nationale sundhedsregistre: Norges medicinske fødselsregister (MBRN), Norsk Patientregister (NPR) og Cerebral Parese Registry of Norway (CPRN). Mens MBRN har registreret alle fødsler siden 1967, har NPR registreret alle patienter, der er behandlet i en særlig sundhedstjeneste siden 1997 og med deres nationale identifikationsnumre siden 2008. Alle børn med CP diagnosticeres og deres behandling vurderes på pædiatriske habiliteringscentre, rapporterende til NPR. CPRN er et nationalt medicinsk kvalitetsregister, der ejes af Sydøst-Norges Regionale Sundhedsmyndighed, og er placeret hos Vestfold Hospital Trust. Deltagelse i CPRN er baseret på forældrenes informerede samtykke. Dette register har systematisk registreret børn med CP født siden 1996 og har modtaget høje karakterer af den norske rådgivende enhed for medicinske kvalitetsregistre (SKDE). Desuden har efterforskerne for nylig dokumenteret fuldstændighed og rigtighed af CP-diagnoser i CPRN såvel som i NPR. Brugen af ​​data fra disse tre sundhedsregistre af høj kvalitet giver således en unik mulighed for at undersøge på befolkningsniveau, hvis de nye obstetriske og neonatale behandlingsmuligheder er blevet fulgt af målbare reduktioner i forekomsten af ​​CP.

Formålet med Cerebral Parese Registry of Norway er at øge viden om årsager og behandling af børn og unge med CP gennem overvågning og systematiske analyser, herunder:

• Beskriv forekomsten af ​​CP i Norge, herunder undertyper, sværhedsgrad og komorbiditeter
• Forbedre kvaliteten af ​​graviditetspleje og nyfødtmedicin
• Sikre ligebehandling og opfølgning af børn/unge med CP i Norge, uanset bopæl.
• Øge kendskabet til CP

Denne undersøgelse opfylder alle disse mål og har også potentialet til at gå et skridt videre og påvirke børn med risiko for CP. Ved at opnå bedre viden om børn med CP i Norge i løbet af denne undersøgelsesperiode kan efterforskerne udforske variationer i årsagerne og behandlingerne for nyfødte med øget risiko for CP og børn med CP, pr. sundhedsregion og/eller pr. sundhedsinstitut.

Det overordnede design af dette projekt er en registerbaseret befolkningsundersøgelse, bestående af tre delstudier.

Undersøgelse 1: Fuldstændighed og korrekthed af CPRN og NPR Der var en variation i den rapporterede prævalens af CP i Norge fra forskellige datakilder, der blev brugt til at identificere børn med CP. Formålet med denne undersøgelse var således at kombinere datakilder og at validere CP-populationen i Norge for børn født 1996-2007, og derved opnå et præcist estimat af prævalensraten for CP i Norge. Denne undersøgelse blev offentliggjort i marts 2017. En anden valideringsundersøgelse af CP-diagnoser for børn født 2007-2010 og registreret i CPRN og/eller NPR blev afsluttet i januar 2017.

Studie 2: Tendenser i prævalens, årsager, diagnostik og kliniske karakteristika for børn med cerebral parese født i Norge 1999 til 2010.

Formålet med denne undersøgelse vil være at undersøge, om der er sket et fald i forekomsten af ​​CP og ændringer i det kliniske billede (fx mindre alvorlige motoriske handicap og komorbiditeter) efter nye standardiserede metoder til obstetrisk pleje, såsom fosterovervågning under fødslen, samt af intensiv pleje af syge nyfødte indført i Norge gennem de sidste 20 år.

Data for 707 916 børn født i Norge mellem 1999 og 2010 er blevet registreret i MBRN. Af disse er 1664 børn blevet bekræftet med CP og er registreret i CPRN. En datakobling af MBRN og CPRN blev udført i februar 2017. MBRN indeholder data om en række velkendte og ukendte risikofaktorer for CP (f. graviditetslængde, Apgar-score, medfødte misdannelser, intrauterin væksthæmning osv.). CPRN indeholder information om det kliniske billede af CP i en alder af fem år (grov-, fin- og oralmotorisk funktion, kognition, epilepsi, spiseevner og magnetisk resonansbilleddannelse).

Logistisk regression ved hjælp af brøkpolynomier vil blive brugt til at estimere tidstendenser i prævalensrater med 95 % konfidensintervaller (CI), ifølge Altman et al. Forskelle i proportioner af kliniske karakteristika vil blive analyseret ved χ2 lineær-for-lineær association eller Cochran-Armitage-test for tendenser. En p-værdi under 0,05 anses for statistisk signifikant.

Dataanalyse begyndte i begyndelsen af ​​2017, og en artikel er i øjeblikket ved at blive færdiggjort.

Undersøgelse 3: CP og komorbiditeter Data fra NPR vil blive brugt, herunder administrative (behandlende institution, konsultation og/eller indlæggelse, patientens opholdssted) og medicinske (diagnose- og behandlingskoder) og sociale (boligsituation og plejesituation) data vedr. alle børn født 1996-2010, der har modtaget behandling i specialsundhedstjenester siden 2008. Børn med CP vil blive sammenlignet med børn uden en CP-diagnose. Hovedformålet med denne undersøgelse vil være at beskrive frekvenser af komorbiditeter, der opstod før og efter børn er diagnosticeret med CP. Logistiske regressionsanalyser vil blive brugt til at sammenligne børn med CP med den generelle befolkning. Denne undersøgelse er en opfølgende undersøgelse i samarbejde med det norske folkesundhedsinstitut, som for nylig har offentliggjort en undersøgelse om Comorbidity and Childhood Epilepsy: A Nationwide Registry Study.