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Cause genetiche dei disturbi della crescita

Sfondo:

- Alcuni disturbi della crescita sono causati da un cambiamento nei geni. I geni sono le istruzioni che il corpo usa per funzionare. I cambiamenti nei geni spesso fanno sì che non funzionino correttamente. I ricercatori vogliono utilizzare una nuova tecnologia chiamata sequenziamento dell'esoma, per esaminare molti geni contemporaneamente. Questo viene fatto guardando il DNA dal sangue o dalla saliva in un laboratorio. Questo metodo può aiutare a trovare la causa di disturbi che i ricercatori non sono stati in grado di trovare utilizzando i metodi del passato.

Obiettivi:

- Comprendere meglio le cause genetiche dei disturbi della crescita.

Eleggibilità:

- Bambini e adulti con disturbi della crescita e loro familiari.

Design:

  • I partecipanti daranno un piccolo campione di sangue e/o saliva.
  • I ricercatori purificheranno il DNA dal campione. Eseguiranno il sequenziamento dell'esoma e altri test per cercare cambiamenti nei geni. Alcuni partecipanti possono ricevere test genetici limitati o assenti. I ricercatori faranno loro sapere se viene eseguito il sequenziamento dell'esoma.
  • I partecipanti possono avere una storia medica, un esame fisico e test di laboratorio. Possono sottoporsi a radiografie o esami ecografici per studiare il disturbo nella loro famiglia.
  • Alcuni partecipanti possono essere raccomandati per uno specifico test genetico da un laboratorio commerciale. Potrebbero dover pagare per quel test.
  • Ai partecipanti verranno comunicati i risultati dei test relativi al disturbo della crescita. Ciò può accadere fino ad anni dopo il test. Potrebbe dover fornire un altro campione di sangue e/o saliva.
  • Alcuni partecipanti possono ottenere risultati su altre condizioni di salute. Ciò accadrà solo se le informazioni aiuterebbero la persona o la sua famiglia a proteggere la propria salute. Potrebbe dover fornire un altro campione di sangue e/o saliva.

Panoramica dello studio

Descrizione dettagliata

I bambini spesso si presentano ai pediatri e agli endocrinologi pediatrici a causa di una crescita corporea anormale, che include sia il ritardo della crescita infantile che, meno comunemente, la crescita eccessiva. A volte la causa è evidente, ad esempio, il deficit dell'ormone della crescita per il fallimento della crescita e l'eccesso dell'ormone della crescita per la crescita eccessiva. In altri bambini, l'eziologia rimane sconosciuta nonostante un'ampia valutazione, con conseguente diagnosi inutile di bassa statura o alta statura idiopatica grave. Queste condizioni sono abbastanza eterogenee, compresi i bambini con disturbi della crescita isolati e altri che hanno anche altre anomalie come il ritardo dello sviluppo o una costellazione di anomalie congenite (disturbi sindromici della crescita). Alcuni casi di gravi disturbi della crescita hanno un'eredità poligenica mentre altri sembrano essere ereditati come tratto monogenico - recessivo, dominante o legato all'X. A causa dei recenti progressi nella tecnologia di sequenziamento del DNA, è ora possibile sequenziare l'esoma (porzione del genoma che codifica gli esoni del gene) in famiglie con malattie monogeniche e quindi determinare l'eziologia molecolare sottostante.

Proponiamo quindi uno studio per identificare nuove cause genetiche dei disturbi della crescita idiopatica utilizzando il sequenziamento dell'intero esoma. L'obiettivo principale di questo studio è identificare nuove cause di disturbi della crescita infantile al fine di migliorare la diagnosi clinica, fornire una caratterizzazione più precisa dei problemi medici associati, della prognosi e della risposta al trattamento basata sull'eziologia e acquisire nuove conoscenze sulla regolazione della crescita umana, che potrebbe eventualmente portare a nuovi approcci terapeutici.

I soggetti includeranno bambini e adulti con un fenotipo chiaramente riconoscibile che include bassa statura o alta statura e un pedigree che suggerisce fortemente un'eredità monogenica. Saranno inclusi sia i disturbi della crescita sindromici che non sindromici e i disturbi della crescita sia proporzionati che sproporzionati. Verranno studiati anche i membri della famiglia affetti e non affetti (che hanno rapporti di ereditarietà meiotica informativa con il probando o il caso indice) per la loro importanza per questo approccio genetico. Il fenotipo sarà caratterizzato da anamnesi, esame fisico, misurazioni corporee e valutazione di laboratorio. Saranno raccolti campioni di sangue e saliva per il sequenziamento dell'intero esoma e l'analisi dell'array del polimorfismo a singolo nucleotide (SNP). Le varianti di sequenza candidate saranno tipicamente verificate dal sequenziamento di Sanger.

Tipo di studio

Osservativo

Iscrizione (Effettivo)

334

Contatti e Sedi

Questa sezione fornisce i recapiti di coloro che conducono lo studio e informazioni su dove viene condotto lo studio.

Luoghi di studio

    • Maryland
      • Bethesda, Maryland, Stati Uniti, 20892
        • National Institutes of Health Clinical Center

Criteri di partecipazione

I ricercatori cercano persone che corrispondano a una certa descrizione, chiamata criteri di ammissibilità. Alcuni esempi di questi criteri sono le condizioni generali di salute di una persona o trattamenti precedenti.

Criteri di ammissibilità

Età idonea allo studio

  • Bambino
  • Adulto
  • Adulto più anziano

Accetta volontari sani

Sì

Sessi ammissibili allo studio

Tutto

Metodo di campionamento

Campione non probabilistico

Popolazione di studio

soggetti con disturbi della crescita

Descrizione

  • CRITERIO DI INCLUSIONE:

Se un soggetto soddisfa uno di questi criteri, sarà potenzialmente idoneo a partecipare:

  • Bassa statura (altezza inferiore a - 2 SDS), attualmente o in precedenza - o
  • Alta statura (altezza superiore a + 2 SDS) o
  • Ritardo dell'età ossea (superiore a 3 anni) o
  • Avanzamento dell'età ossea (> 1,5 anni) o
  • Altezza prevista per adulti < - 2 SD
  • Altezza prevista per adulti - altezza media dei genitori < -2SDS o > 2SDS
  • Disturbo della crescita che è stato trattato tempestivamente, mantenendo così l'altezza del bambino entro il range normale, ad es. un soggetto con deficit congenito dell'ormone della crescita o deficit multiplo dell'ormone ipofisario di eziologia genetica sconosciuta che ha ricevuto un trattamento con ormone della crescita a partire dalla prima infanzia o
  • Familiare di soggetti che soddisfano uno dei criteri di cui sopra
  • I soggetti hanno un'altezza attuale a un percentile normale basso ma hanno una previsione dell'altezza da adulto bassa basata sull'età ossea (> 5 pollici più bassa dell'altezza del genitore medio)
  • Qualsiasi soggetto che abbia più di uno dei criteri di cui sopra e una concentrazione elevata di DHEA-S per l'età

Inoltre, i soggetti sono idonei solo se il pedigree suggerisce un'eredità monogenica e, a giudizio degli investigatori, esiste una ragionevole probabilità di identificare un nuovo gene responsabile della condizione.

Gli investigatori possono reclutare soggetti di studio attraverso The Genomic Ascertainment Cohort (TGAC) per identificare soggetti specifici con varianti di sequenza nei geni di interesse associati a disturbi della crescita per indagare sullo spettro fenotipico, indipendentemente dai criteri di cui sopra.

Gli investigatori possono reclutare ulteriori soggetti di studio attraverso il repository NIDDK per identificare soggetti specifici con varianti di sequenza nei geni di interesse associati a disturbi della crescita per indagare sullo spettro fenotipico, indipendentemente dai criteri di cui sopra. Gli investigatori possono prima identificare i soggetti con altezza <3% da queste coorti, richiedere i loro campioni di DNA e sequenziare il loro DNA per identificare una variante in un gene di interesse.

Se i soggetti presentano risultati radiografici dell'età ossea anormali, i ricercatori possono utilizzare i risultati come creatore di condrodisplasia e studiare i soggetti con i risultati. Per reclutare soggetti, possono essere riviste le radiografie dell'età ossea ottenute secondo il protocollo didattico (00-CH-0180 e 16-CH-0113). Se i soggetti con risultati anormali sono ancora seguiti da NIH, questo studio verrà presentato al paziente e alla famiglia. Tuttavia, se i soggetti erano stati dimessi dalle cure NIH, non verranno ricontattati ma i loro dati potrebbero essere comunque inclusi nella prevalenza del reperto anomalo. Se i collaboratori desiderano rivedere le radiografie dell'età ossea ottenute dai loro pazienti con bassa statura per identificare i soggetti idonei, otterranno l'approvazione dal loro IRB. Se vengono individuati alcuni soggetti e la famiglia acconsente a partecipare, i collaboratori li indirizzano al nostro gruppo di ricerca.

CRITERI DI ESCLUSIONE:

  • Disturbo o condizione non genetica, congenita o acquisita, che spiega l'anomalia della crescita, ad esempio, lesione ipofisaria, tiroidite cronica, irradiazione dell'intero corpo o malattia celiaca.
  • Secondo il parere degli investigatori, esiste una diagnosi consolidata di una malattia o condizione genetica che spiega l'anomalia della crescita e per la quale è già stata identificata l'eziologia genetica molecolare, ad esempio carenza di SHOX, ipocondroplasia o sindrome di Noonan.

Piano di studio

Questa sezione fornisce i dettagli del piano di studio, compreso il modo in cui lo studio è progettato e ciò che lo studio sta misurando.

Come è strutturato lo studio?

Dettagli di progettazione

  • Modelli osservazionali: Coorte
  • Prospettive temporali: Prospettiva

Coorti e interventi

Gruppo / Coorte
Bambini con disturbi della crescita
Familiari di soggetti con disturbi della crescita

Cosa sta misurando lo studio?

Misure di risultato primarie

Misura del risultato
Misura Descrizione
Lasso di tempo
Array SNP e dati di sequenziamento dell'intero esoma
Lasso di tempo: 1-5 anni
identificazione della variante causale
1-5 anni

Collaboratori e investigatori

Qui è dove troverai le persone e le organizzazioni coinvolte in questo studio.

Investigatori

  • Investigatore principale: Youn H Jee, M.D., Eunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human Development (NICHD)

Pubblicazioni e link utili

La persona responsabile dell'inserimento delle informazioni sullo studio fornisce volontariamente queste pubblicazioni. Questi possono riguardare qualsiasi cosa relativa allo studio.

Studiare le date dei record

Queste date tengono traccia dell'avanzamento della registrazione dello studio e dell'invio dei risultati di sintesi a ClinicalTrials.gov. I record degli studi e i risultati riportati vengono esaminati dalla National Library of Medicine (NLM) per assicurarsi che soddisfino specifici standard di controllo della qualità prima di essere pubblicati sul sito Web pubblico.

Studia le date principali

Inizio studio (Effettivo)

2 dicembre 2014

Completamento primario (Effettivo)

14 marzo 2023

Completamento dello studio (Effettivo)

14 marzo 2023

Date di iscrizione allo studio

Primo inviato

5 dicembre 2014

Primo inviato che soddisfa i criteri di controllo qualità

5 dicembre 2014

Primo Inserito (Stima)

8 dicembre 2014

Aggiornamenti dei record di studio

Ultimo aggiornamento pubblicato (Effettivo)

16 marzo 2023

Ultimo aggiornamento inviato che soddisfa i criteri QC

14 marzo 2023

Ultimo verificato

1 marzo 2023

Maggiori informazioni

Termini relativi a questo studio

Piano per i dati dei singoli partecipanti (IPD)

Hai intenzione di condividere i dati dei singoli partecipanti (IPD)?

NO

Informazioni su farmaci e dispositivi, documenti di studio

Studia un prodotto farmaceutico regolamentato dalla FDA degli Stati Uniti

No

Studia un dispositivo regolamentato dalla FDA degli Stati Uniti

No

Queste informazioni sono state recuperate direttamente dal sito web clinicaltrials.gov senza alcuna modifica. In caso di richieste di modifica, rimozione o aggiornamento dei dettagli dello studio, contattare register@clinicaltrials.gov. Non appena verrà implementata una modifica su clinicaltrials.gov, questa verrà aggiornata automaticamente anche sul nostro sito web .

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