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Causas genéticas de distúrbios do crescimento

Fundo:

- Alguns distúrbios do crescimento são causados ​​por uma alteração nos genes. Os genes são as instruções que o corpo usa para funcionar. Alterações nos genes geralmente fazem com que eles não funcionem corretamente. Os pesquisadores querem usar uma nova tecnologia chamada sequenciamento de exoma, para examinar muitos genes de uma só vez. Isso é feito observando o DNA do sangue ou da saliva em um laboratório. Este método pode ajudar a encontrar a causa de distúrbios que os pesquisadores não conseguiram encontrar usando métodos anteriores.

Objetivos.

- Compreender melhor as causas genéticas dos distúrbios do crescimento.

Elegibilidade:

- Crianças e adultos com distúrbios do crescimento e seus familiares.

Projeto:

  • Os participantes darão uma pequena amostra de sangue e/ou saliva.
  • Os pesquisadores irão purificar o DNA da amostra. Eles realizarão o sequenciamento do exoma e outros testes para procurar alterações nos genes. Alguns participantes podem receber testes genéticos limitados ou nenhum. Os pesquisadores os informarão se o sequenciamento do exoma for realizado.
  • Os participantes podem ter um histórico médico, exame físico e testes de laboratório. Eles podem fazer radiografias ou exames de ultrassom para estudar o distúrbio em sua família.
  • Alguns participantes podem ser recomendados para um teste genético específico de um laboratório comercial. Eles podem ter que pagar por esse teste.
  • Os participantes serão informados sobre os resultados dos testes relacionados ao distúrbio do crescimento. Isso pode acontecer até anos após o teste. Eles podem ter que dar outra amostra de sangue e/ou saliva.
  • Alguns participantes podem obter resultados sobre outras condições de saúde. Isso só acontecerá se as informações ajudarem a pessoa ou sua família a proteger sua saúde. Eles podem ter que dar outra amostra de sangue e/ou saliva.

Visão geral do estudo

Descrição detalhada

As crianças geralmente procuram pediatras e endocrinologistas pediátricos devido ao crescimento corporal anormal, incluindo falha no crescimento infantil e, menos comumente, supercrescimento. Às vezes, a causa é evidente, por exemplo, deficiência de hormônio de crescimento para falha de crescimento e excesso de hormônio de crescimento para supercrescimento. Em outras crianças, a etiologia permanece desconhecida apesar da extensa avaliação, resultando no diagnóstico inútil de baixa estatura idiopática grave ou alta estatura. Essas condições são bastante heterogêneas, incluindo crianças com distúrbios isolados do crescimento e outras que também apresentam outras anormalidades, como atraso no desenvolvimento ou uma constelação de anomalias congênitas (distúrbios sindrômicos do crescimento). Alguns casos de distúrbios de crescimento graves têm uma herança poligênica, enquanto outros parecem ser herdados como um traço monogênico - recessivo, dominante ou ligado ao cromossomo X. Devido aos avanços recentes na tecnologia de sequenciamento de DNA, agora é possível sequenciar o exoma (porção do genoma que codifica os éxons do gene) em famílias com distúrbios monogênicos e, assim, determinar a etiologia molecular subjacente.

Portanto, propomos um estudo para identificar novas causas genéticas de distúrbios idiopáticos do crescimento usando o sequenciamento completo do exoma. O principal objetivo deste estudo é identificar novas causas de distúrbios do crescimento na infância, a fim de melhorar o diagnóstico clínico, fornecer uma caracterização mais precisa dos problemas médicos associados, prognóstico e resposta ao tratamento com base na etiologia e obter novos insights sobre a regulação do crescimento humano, o que pode levar a novas abordagens terapêuticas.

Os indivíduos incluirão crianças e adultos com um fenótipo claramente reconhecível que inclui baixa estatura ou alta estatura e um pedigree que sugere fortemente uma herança monogênica. Serão incluídos distúrbios de crescimento sindrômicos e não sindrômicos e distúrbios de crescimento proporcionais e desproporcionais. Os membros da família afetados e não afetados (que têm relações informativas de herança meiótica com o probando ou caso índice) também serão estudados devido à sua importância para esta abordagem genética. O fenótipo será caracterizado pela história médica, exame físico, medidas corporais e avaliação laboratorial. Amostras de sangue e saliva serão coletadas para sequenciamento de exoma total e análise de arranjo de polimorfismo de nucleotídeo único (SNP). As variantes de sequência candidatas serão tipicamente verificadas por sequenciação de Sanger.

Tipo de estudo

Observacional

Inscrição (Real)

334

Contactos e Locais

Esta seção fornece os detalhes de contato para aqueles que conduzem o estudo e informações sobre onde este estudo está sendo realizado.

Locais de estudo

    • Maryland
      • Bethesda, Maryland, Estados Unidos, 20892
        • National Institutes of Health Clinical Center

Critérios de participação

Os pesquisadores procuram pessoas que se encaixem em uma determinada descrição, chamada de critérios de elegibilidade. Alguns exemplos desses critérios são a condição geral de saúde de uma pessoa ou tratamentos anteriores.

Critérios de elegibilidade

Idades elegíveis para estudo

  • Filho
  • Adulto
  • Adulto mais velho

Aceita Voluntários Saudáveis

Sim

Gêneros Elegíveis para o Estudo

Tudo

Método de amostragem

Amostra Não Probabilística

População do estudo

indivíduos com distúrbios de crescimento

Descrição

  • CRITÉRIO DE INCLUSÃO:

Se um sujeito atender a qualquer um desses critérios, ele/ela será potencialmente elegível para participar:

  • Baixa estatura (altura inferior a - 2 SDS), atualmente ou anteriormente - ou
  • Estatura alta (altura maior que + 2 SDS) ou
  • Atraso na idade óssea (maior que 3 anos) ou
  • Avanço da idade óssea (>1,5 anos) ou
  • Altura adulta prevista < - 2DP
  • Altura adulta prevista - altura média dos pais < -2SDS ou > 2SDS
  • Distúrbio de crescimento tratado prontamente, mantendo assim a altura da criança dentro da faixa normal, por ex. um indivíduo com deficiência congênita de hormônio do crescimento ou deficiência múltipla de hormônio hipofisário de etiologia genética desconhecida que recebeu tratamento com hormônio do crescimento no início da vida ou
  • Membro da família de sujeitos que atendem a qualquer um dos critérios acima
  • Os indivíduos têm uma altura atual em um percentil normal baixo, mas têm uma previsão de altura adulta baixa com base na idade óssea (> 5 polegadas menor que a altura média dos pais)
  • Qualquer indivíduo que tenha mais de um dos critérios acima e concentração elevada de DHEA-S para a idade

Além disso, os indivíduos só são elegíveis se o pedigree sugerir uma herança monogênica e, no julgamento dos investigadores, houver uma probabilidade razoável de identificar um novo gene responsável pela condição.

Os investigadores podem recrutar sujeitos de estudo por meio do The Genomic Ascertainment Cohort (TGAC) para identificar sujeitos específicos com variantes de sequência em genes de interesse associados a distúrbios de crescimento para investigar o espectro do fenótipo, independentemente dos critérios acima.

Os investigadores podem recrutar sujeitos adicionais do estudo por meio do repositório NIDDK para identificar sujeitos específicos com variantes de sequência em genes de interesse associados a distúrbios de crescimento para investigar o espectro do fenótipo, independentemente dos critérios acima. Os investigadores podem primeiro identificar indivíduos com altura < 3% dessas coortes, solicitar suas amostras de DNA e sequenciar seu DNA para identificar uma variante em um gene de interesse.

Se os indivíduos tiverem achados radiológicos anormais da idade óssea, os investigadores podem usar os achados como um marcador para condrodisplasia e estudar os sujeitos com os achados. Para recrutar indivíduos, as radiografias da idade óssea obtidas sob o protocolo de ensino (00-CH-0180 e 16-CH-0113) podem ser revisadas. Se os indivíduos com achados anormais ainda forem acompanhados pelo NIH, este estudo será apresentado ao paciente e à família. No entanto, se os indivíduos tiveram alta dos cuidados do NIH, eles não serão contatados novamente, mas seus dados ainda podem ser incluídos na prevalência do achado anormal. Se os colaboradores desejarem revisar suas radiografias de idade óssea obtidas de seus pacientes com baixa estatura para identificar os indivíduos elegíveis, eles obterão a aprovação de seu IRB. Se alguns sujeitos forem identificados e a família concordar em participar, os colaboradores os encaminham para nossa equipe de pesquisa.

CRITÉRIO DE EXCLUSÃO:

  • Um distúrbio ou condição não genética, congênita ou adquirida, que explica a anormalidade do crescimento, por exemplo, lesão da hipófise, tireoidite crônica, irradiação de todo o corpo ou doença celíaca.
  • Na opinião dos investigadores, existe um diagnóstico estabelecido de um distúrbio ou condição genética que explica a anormalidade do crescimento e para a qual a etiologia genética molecular já foi identificada, por exemplo, deficiência de SHOX, hipocondroplasia ou síndrome de Noonan.

Plano de estudo

Esta seção fornece detalhes do plano de estudo, incluindo como o estudo é projetado e o que o estudo está medindo.

Como o estudo é projetado?

Detalhes do projeto

  • Modelos de observação: Coorte
  • Perspectivas de Tempo: Prospectivo

Coortes e Intervenções

Grupo / Coorte
Crianças com distúrbios do crescimento
Familiares de indivíduos com distúrbios do crescimento

O que o estudo está medindo?

Medidas de resultados primários

Medida de resultado
Descrição da medida
Prazo
Matriz SNP e dados completos de sequenciamento de exoma
Prazo: 1-5 anos
identificação da variante causal
1-5 anos

Colaboradores e Investigadores

É aqui que você encontrará pessoas e organizações envolvidas com este estudo.

Investigadores

  • Investigador principal: Youn H Jee, M.D., Eunice Kennedy Shriver National Institute of Child Health and Human Development (NICHD)

Publicações e links úteis

A pessoa responsável por inserir informações sobre o estudo fornece voluntariamente essas publicações. Estes podem ser sobre qualquer coisa relacionada ao estudo.

Datas de registro do estudo

Essas datas acompanham o progresso do registro do estudo e os envios de resumo dos resultados para ClinicalTrials.gov. Os registros do estudo e os resultados relatados são revisados ​​pela National Library of Medicine (NLM) para garantir que atendam aos padrões específicos de controle de qualidade antes de serem publicados no site público.

Datas Principais do Estudo

Início do estudo (Real)

2 de dezembro de 2014

Conclusão Primária (Real)

14 de março de 2023

Conclusão do estudo (Real)

14 de março de 2023

Datas de inscrição no estudo

Enviado pela primeira vez

5 de dezembro de 2014

Enviado pela primeira vez que atendeu aos critérios de CQ

5 de dezembro de 2014

Primeira postagem (Estimativa)

8 de dezembro de 2014

Atualizações de registro de estudo

Última Atualização Postada (Real)

16 de março de 2023

Última atualização enviada que atendeu aos critérios de controle de qualidade

14 de março de 2023

Última verificação

1 de março de 2023

Mais Informações

Termos relacionados a este estudo

Plano para dados de participantes individuais (IPD)

Planeja compartilhar dados de participantes individuais (IPD)?

NÃO

Informações sobre medicamentos e dispositivos, documentos de estudo

Estuda um medicamento regulamentado pela FDA dos EUA

Não

Estuda um produto de dispositivo regulamentado pela FDA dos EUA

Não

Essas informações foram obtidas diretamente do site clinicaltrials.gov sem nenhuma alteração. Se você tiver alguma solicitação para alterar, remover ou atualizar os detalhes do seu estudo, entre em contato com register@clinicaltrials.gov. Assim que uma alteração for implementada em clinicaltrials.gov, ela também será atualizada automaticamente em nosso site .

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