Sicurezza e distrofina Espressione di Spot-MRNA03 nei pazienti con distrofia muscolare di Duchenne (DMD)
Uno studio pilota per la sicurezza e l'espressione della distrofina nel muscolo scheletrico dopo la somministrazione di spot-mRNA03 nei pazienti con distrofia muscolare di Duchenne (DMD)
Panoramica dello studio
Stato
Condizioni
Intervento / Trattamento
Descrizione dettagliata
Questo è uno studio clinico FIH, aperto, a braccio singolo e singoli-center di Spot-MRNA03 somministrato tramite infusione IV per pazienti con DMD. Spot-MRNA03 è una vescicole extracellulare mirata a muscoli (EVS) caricati con mRNA di distrofina a lunghezza intera. La capacità di targeting di spot-mRNA03 è conferita da peptidi di targeting molecolare sulla membrana EVS, consentendo la consegna di mRNA di distrofina come prodotto di terapia genica per DMD.
Lo studio ha due coorti di dose ascendenti, 5 5,0 × 10^9 cn di distrofina mRNA / kg e 5,0 × 10^10 cn di distrofina mRNA / kg. Lo studio avrà un periodo di screening di 30 giorni, durante i quali verranno ottenuti i pazienti o il loro consenso informato scritto dal Guardiano legale prima che vengano determinate le valutazioni di screening e l'ammissibilità. Un totale di 6 soggetti ammissibili parteciperanno allo studio con 3 soggetti in ciascuna coorte di dose [nessun trattamento precedente con corticosteroidi]. Tutti i soggetti hanno iniziato a prendere 0,05-0,1 mg/kg (adeguato in base alla situazione clinica effettiva) Tacrolimus o Sirolimus per via orale una volta al giorno a D-3 (3 giorni prima della dose iniziale di spot-MRNA03) per 4 settimane. Tutti i soggetti vengono prima somministrati tramite infusione endovenosa su D1 e quindi somministrati due volte a settimana (una volta ogni 4 giorni) per un totale di 8 dosi.
Quattro settimane dopo la somministrazione iniziale dei soggetti nella coorte di dose precedente, se non ci sono gravi eventi avversi relativi al trattamento, si determinerà che i soggetti nella prossima coorte a dose potrebbero essere somministrati dopo la discussione tra gli investigatori e lo sponsor. Le valutazioni della sicurezza sui soggetti vengono condotte durante ciascuna amministrazione e follow-up.
Tipo di studio
Iscrizione (Stimato)
Fase
- Prima fase 1
Contatti e Sedi
Contatto studio
- Nome: Winston Town
- Numero di telefono: 212-920-5501
- Email: Winston.town@spotbiosystems.com
Luoghi di studio
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Shanghai Municipality
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Shanghai, Shanghai Municipality, Cina
- Reclutamento
- Shanghai Children's Medical Center
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Contatto:
- Winston Town
- Numero di telefono: 212-920-5501
- Email: Winston.town@spotbiosystems.com
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Investigatore principale:
- Wang Jiwen
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Criteri di partecipazione
Criteri di ammissibilità
Età idonea allo studio
- Bambino
Accetta volontari sani
Descrizione
Criteri di inclusione:
- Secondo i requisiti della regione/paese e/o IRB/IEC, il paziente e/o il tutore legale hanno firmato un modulo di consenso informato scritto e sono a conoscenza di tutti i contenuti di studio pertinenti.
- Ragazzi ambulatoriali di età compresa tra 2 e 6 anni, inclusi che possono lavorare senza assistenza per almeno 10 metri.
- La storia medica include la diagnosi clinica di DMD e le mutazioni di Duchenne confermate usando test genetici validati (MLPA e sequenziamento del genoma intero).
- In grado di tollerare la biopsia muscolare in anestesia e non avere controindicazioni alla biopsia.
Le funzioni del cuore, del fegato, del polmone e dei reni sono sufficienti:
- La frazione di eiezione ventricolare sinistra (LVEF) dovrebbe essere ≥ 50%;
- Capacità vitale forzata (FVC)> 50% del valore atteso e non richiede la ventilazione notturna;
- Tasso di filtrazione glomerulare del paziente (GFR)> 30 ml/min/1,73 M2
Criteri di esclusione:
- Complicanze diverse da DMD che possono causare debolezza muscolare e/o disfunzione motoria.
- Esistono gravi disabilità intellettuali (come autismo grave, grave compromissione cognitiva e gravi disturbi comportamentali) che, secondo il giudizio dell'investigatore, possono influenzare lo studio.
- Il ricovero per l'insufficienza respiratoria entro 8 settimane prima dello screening.
- Le malattie polmonari di asma o sottostanti che sono scarsamente controllate, come bronchite, bronchiectasie, enfisema o polmonite infettiva ricorrente che l'investigatore ritiene possano influire sulla funzione respiratoria.
Grave insufficienza cardiaca non controllata (NYHA III-IV), compresa una delle seguenti condizioni :
- La somministrazione endovenosa di diuretici o farmaci inotropi positivi è richiesta entro 8 settimane prima dello screening.
- Il ricovero in ospedale a causa del peggioramento dell'insufficienza cardiaca o dell'aritmia entro 8 settimane prima dello screening.
Valori di laboratorio anormali considerati clinicamente significativi:
- GGT> 3 × limite superiore del normale
- Bilirubina ≥ 3,0 mg/dl
- Creatinina ≥ 1,8 mg/dl
- Emoglobina <8 o> 18 g/dl
- Conteggio dei globuli bianchi> 18.500/μl
- Aritmie che richiedono un trattamento anti-arritmico.
- Soggetti sottoposti a terapia immunosoppressiva.
- Ha usato altri terapia genica, farmaci per investigazioni o qualsiasi trattamento volto ad aumentare l'espressione della distrofina.
- Soggetti con una storia di importanti interventi chirurgici entro 12 settimane prima dell'infusione iniziale o della pianificazione di sottoporsi a gravi interventi chirurgici (come la chirurgia della scoliosi) durante questo studio.
- Soggetti che sono allergici a prodotti investigativi o farmaci estetici locali o hanno una storia di allergie gravi o reazioni allergiche genetiche.
- Entro 6 mesi prima dell'infusione iniziale, i soggetti sono esposti a un altro farmaco investigativo o hanno partecipato a una sperimentazione clinica di intervento.
- Soggetti con anticorpo core di epatite B positivo o anticorpo di epatite C o anticorpo HIV durante lo screening.
- L'investigatore ritiene che la presenza di altre malattie gravi, condizioni mediche o esigenze di trattamento farmacologico cronico possa comportare rischi non necessari per il trasferimento genico.
Piano di studio
Come è strutturato lo studio?
Dettagli di progettazione
- Scopo principale: Trattamento
- Assegnazione: N / A
- Modello interventistico: Assegnazione di gruppo singolo
- Mascheramento: Nessuno (etichetta aperta)
Armi e interventi
Gruppo di partecipanti / Arm |
Intervento / Trattamento |
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Sperimentale: 8-Dose and 32-Dose
In Group I, 3 patients will be administered SPOT-03 by intravenous infusion on D1, followed by twice a week administration (once every 4 days) for a total of 8 doses.
In Group II, at least 3 patients will be administered SPOT-03 by intravenous infusion on D1, followed by twice a week administration (once every 4 days) for a total of 32 doses.
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SPOT-03 injection administered via IV infusion
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Cosa sta misurando lo studio?
Misure di risultato primarie
Misura del risultato |
Misura Descrizione |
Lasso di tempo |
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Number of Participants with Treatment-Related Adverse Events Following Intravenous (IV) Infusion of SPOT-03 in DMD patients
Lasso di tempo: From enrollment through 1-year post-treatment
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Safety and tolerability of SPOT-03 will be assessed by collection and quantification of all adverse events, graded according to Common Terminology Criteria for Adverse Events (CTCAE) v5.0.
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From enrollment through 1-year post-treatment
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Misure di risultato secondarie
Misura del risultato |
Misura Descrizione |
Lasso di tempo |
|---|---|---|
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Concentration of Dystrophin Nucleic Acid in Blood
Lasso di tempo: 70 weeks
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Dystrophin nucleic acid concentration measured in blood of DMD patients before and after IV infusion of SPOT-03.
Quantification is performed by qPCR.
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70 weeks
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Concentration of Dystrophin Nucleic Acid in Muscles
Lasso di tempo: 16 weeks
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Dystrophin nucleic acid concentration measured in muscles of DMD patients at baseline, during the treatment (only Group II) and after the last IV infusion (dose 8 for Group I and dose 32 for Group II) of SPOT-03.
Quantification is performed by qPCR.
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16 weeks
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Percent of Normal Dystrophin Protein Expression in Muscles
Lasso di tempo: 16 weeks
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Dystrophin protein measured in muscles of DMD patients at baseline, during the treatment (only Group II) and after the last IV infusion (dose 8 for Group I and dose 32 for Group II) of SPOT-03, expressed as percent of the mean wild-type level in healthy individuals without DMD or Becker muscular dystrophy.
Quantification is performed by Western Blot.
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16 weeks
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Percentage of Dystrophin-Positive Fibers in Muscles
Lasso di tempo: 16 weeks
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Fiber intensity and dystrophin-positive fibers measured in muscles of DMD patients at baseline and after the last IV infusion (dose 8 for Group I and dose 32 for Group II) of SPOT-03.
Quantification is performed by Immunofluorescence (IF) / Immunohistochemistry (IHC).
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16 weeks
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Concentration of Cytokines in Serum
Lasso di tempo: 70 weeks
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Immunogenicity assessment will be measured by evaluating the changes of cytokines levels (TNF-α, INF-γ, IL-2, IL-6, and IL-10) in the serum of DMD patients before and after IV infusion of SPOT-03.
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70 weeks
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Concentration of Anti-Dystrophin Antibody in Serum
Lasso di tempo: 70 weeks
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Anti-dystrophin antibody concentration measured in the serum of DMD patients before and after IV infusion of SPOT-03.
Quantification is performed by enzyme-linked immunosorbent assay (ELISA).
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70 weeks
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Adipose Tissue and Lean Tissue Mass (only Group II)
Lasso di tempo: 70 weeks
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Adipose tissue and lean tissue mass of DMD patients measured at baseline, after IV infusion of SPOT-03, and during follow-up period.
Quantification is performed by Dual-Energy X-ray Absorptiometry (DEXA).
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70 weeks
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Collaboratori e investigatori
Collaboratori
Investigatori
- Investigatore principale: Wang Jiwen, Shanghai Children's Medical Center
Studiare le date dei record
Studia le date principali
Inizio studio (Effettivo)
Completamento primario (Stimato)
Completamento dello studio (Stimato)
Date di iscrizione allo studio
Primo inviato
Primo inviato che soddisfa i criteri di controllo qualità
Primo Inserito (Effettivo)
Aggiornamenti dei record di studio
Ultimo aggiornamento pubblicato (Effettivo)
Ultimo aggiornamento inviato che soddisfa i criteri QC
Ultimo verificato
Maggiori informazioni
Termini relativi a questo studio
Parole chiave
Termini MeSH pertinenti aggiuntivi
- Malattie muscoloscheletriche
- Malattie del sistema nervoso
- Malattie muscolari
- Malattie neuromuscolari
- Malattie genetiche, congenite
- Malattie genetiche, legate all'X
- Disturbi muscolari, atrofico
- Distrofie muscolari
- Malattie e anomalie congenite, ereditarie e neonatali
- Distrofia muscolare, Duchenne
- Acidi nucleici
- Acidi nucleici, nucleotidi e nucleosidi
- RNA
- RNA, Messenger
Altri numeri di identificazione dello studio
- FM-T3-SH
Piano per i dati dei singoli partecipanti (IPD)
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Descrizione del piano IPD
Informazioni su farmaci e dispositivi, documenti di studio
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