- ICH GCP
- Register voor klinische proeven in de VS.
- Klinische proef NCT05008874
Studie van ziekteprogressie bij volwassenen met erfelijke vormen van spastische dwarslaesie (CYGNET)
Prospectief, retrospectief, multicenter, observationeel onderzoek naar ziekteprogressie bij volwassenen met erfelijke vormen van spastische dwarslaesie
Studie Overzicht
Toestand
Conditie
Interventie / Behandeling
Gedetailleerde beschrijving
Progressieve zwakte en spasticiteit van de benen zijn kenmerken van talrijke aandoeningen en aandoeningen, waaronder erfelijke neurologische aandoeningen.
Adrenomyeloneuropathie (AMN) is een voorbeeld van een erfelijke vorm van spastische dwarslaesie.
Adrenoleukodystrofie (ALD) is een progressieve neurodegeneratieve aandoening die wordt veroorzaakt door een mutatie in het ABCD1-gen gelokaliseerd op het X-chromosoom (Xq28). Het ABCD1-gen codeert voor een peroxisomale adenosinetrifosfaat (ATP) bindingscassettetransporter die verantwoordelijk is voor het transport van zeer lange keten vetzuren (VLCFA) van het cytosol naar het peroxisoom voor afbraak. Een mutatie in ABCD1 resulteert in vermindering van de afbraak van VLCFA door peroxisomale β-oxidatie, en verzadigde VLCFA, in het bijzonder C26:0, accumuleren in weefsels en lichaamsvloeistoffen (d.w.z. hersenen, zenuwstelsel, bijnieren). Een van de belangrijkste klinische symptomen tijdens het ouder worden van ALD-patiënten is een langzaam progressieve axonopathie die sensorisch stijgende en motorisch dalende ruggenmergkanalen aantast met 100% penetrantie bij mannen, een ALD-fenotype dat bekend staat als AMN. Er zijn geen behandelingsopties beschikbaar, waardoor AMN-patiënten een progressieve aandoening hebben die leidt tot levenslange lichamelijke beperkingen. De progressieve afstervende axonopathie vertegenwoordigt het klinische kernkenmerk van AMN en begint bij mannelijke deelnemers meestal tussen de 20 en 30 jaar oud. De eerste symptomen zijn onder meer toenemende stijfheid en zwakte van de benen, verminderde vibratie- en positiewaarnemingen in de onderste ledematen, vallen, sfincterstoornissen en impotentie, evenals schaars hoofdhaar (alopecia). Ongeveer 66% van de mannelijke AMN-patiënten heeft bijnierschorsinsufficiëntie (ziekte van Addison).
Het beloop van AMN-gerelateerde handicaps in de loop van de tijd wordt slecht of onvolledig begrepen vanwege een beperkt aantal patiënten en een gebrek aan behandelingen. Deze studie zal helpen een beter begrip te krijgen van de progressie van de ziekte met AMN en een efficiënte klinische ontwikkeling van toekomstige SwanBio-interventiemedicatie vergemakkelijken.
Studietype
Inschrijving (Werkelijk)
Contacten en locaties
Studie Locaties
-
-
-
Leipzig, Duitsland
- University of Leipzig Medical Center
-
-
-
-
-
Amsterdam, Nederland
- Amsterdam UMC
-
-
-
-
California
-
Stanford, California, Verenigde Staten, 94304
- Stanford Neuroscience Health Center
-
-
Massachusetts
-
Boston, Massachusetts, Verenigde Staten, 02114
- Massachusetts General Hospital
-
-
New York
-
New York, New York, Verenigde Staten, 10065
- Weill Medical College of Cornell University
-
-
Utah
-
Salt Lake City, Utah, Verenigde Staten, 84112
- University of Utah
-
-
Deelname Criteria
Geschiktheidscriteria
Leeftijden die in aanmerking komen voor studie
Accepteert gezonde vrijwilligers
Bemonsteringsmethode
Studie Bevolking
Beschrijving
Inclusiecriteria:
- Mannelijke volwassenen van ≥18 jaar
- Gediagnosticeerd met ALD op basis van verhoogde VLCFA-assay en stamboomanalyse
- Klinisch bewijs van betrokkenheid van het ruggenmerg met EDSS-score tussen 1 en 6,5
Uitsluitingscriteria:
- Gediagnosticeerd met cerebrale inflammatoire ziekte of heeft een voorgeschiedenis van diagnose met cerebrale inflammatoire ziekte
- Onstabiele, klinisch significante neurologische (anders dan de ziekte die wordt bestudeerd), psychiatrische, cardiovasculaire, oftalmologische, pulmonale, lever-, nier-, metabolische, gastro-intestinale, urologische, immunologische, hematopoëtische of endocriene ziekte (anders dan bijnierinsufficiëntie) of andere afwijking, die kan van invloed zijn op de mogelijkheid om aan het onderzoek deel te nemen of kan mogelijk de onderzoeksresultaten verwarren
- Deelnemer die, naar de mening van de onderzoeker, een andere medische of psychologische aandoening of sociale omstandigheden heeft die zijn vermogen om op betrouwbare wijze deel te nemen aan de beoordelingen zou belemmeren, of die het risico voor zichzelf of anderen kan vergroten door deel te nemen
Studie plan
Hoe is de studie opgezet?
Ontwerpdetails
- Observatiemodellen: Cohort
- Tijdsperspectieven: Ander
Cohorten en interventies
Groep / Cohort |
Interventie / Behandeling |
|---|---|
|
Mannen met AMN
Volwassen mannen met bevestigde diagnose van ALD en symptomen van AMN.
|
Gegevensverzameling over de progressie van de ziekte
|
Wat meet het onderzoek?
Primaire uitkomstmaten
Uitkomstmaat |
Maatregel Beschrijving |
Tijdsspanne |
|---|---|---|
|
Ziekteprogressie
Tijdsspanne: 5 jaar
|
Karakteriseer de ziekteprogressie bij volwassenen met de diagnose AMN in seriële klinische evaluaties van lopen
|
5 jaar
|
Secundaire uitkomstmaten
Uitkomstmaat |
Maatregel Beschrijving |
Tijdsspanne |
|---|---|---|
|
Verandering in de kwaliteit van leven
Tijdsspanne: 5 jaar
|
Karakteriseer de verandering in meerdere parameters voor de kwaliteit van leven (QoL) in de loop van de tijd
|
5 jaar
|
Medewerkers en onderzoekers
Sponsor
Studie record data
Bestudeer belangrijke data
Studie start (Werkelijk)
Primaire voltooiing (Werkelijk)
Studie voltooiing (Werkelijk)
Studieregistratiedata
Eerst ingediend
Eerst ingediend dat voldeed aan de QC-criteria
Eerst geplaatst (Werkelijk)
Updates van studierecords
Laatste update geplaatst (Geschat)
Laatste update ingediend die voldeed aan QC-criteria
Laatst geverifieerd
Meer informatie
Termen gerelateerd aan deze studie
Trefwoorden
- Natuurlijke geschiedenis
- Adrenoleukodystrofie
- X-gebonden adrenoleukodystrofie
- Metabole ziekten
- Metabolisme, aangeboren fouten
- ALD
- HSP
- Heredodegeneratieve aandoeningen, zenuwstelsel
- Leuko-encefalopathieën
- Adrenomyeloneuropathie
- Hersenziekten, metabolisch, aangeboren
- Demyeliniserende ziekten
- Peroxisomale aandoeningen
- Bijnierinsufficiëntie
- Erfelijke spastische dwarslaesie
- Hersenziekten, Metabool
- AMN
- X-ALD
- Myeloneuropathie
- Spastische dwarslaesie
- ABCD1
- ALDP
- KALD
- CCALD
- Erfelijke demyeliniserende ziekten van het centrale zenuwstelsel
Aanvullende relevante MeSH-voorwaarden
- Neurologische manifestaties
- Endocriene systeemziekten
- Hersenziekten
- Ziekten van het centrale zenuwstelsel
- Ziekten van het zenuwstelsel
- Neuromusculaire aandoeningen
- Genetische ziekten, aangeboren
- Ziekten van het perifere zenuwstelsel
- Neurologische gedragsmanifestaties
- Neurodegeneratieve ziekten
- Aangeboren afwijkingen
- Bijnierziekten
- Verstandelijk gehandicapt
- Genetische ziekten, X-gekoppeld
- Misvormingen van het zenuwstelsel
- Polyneuropathieën
- Verlamming
- Erfelijke sensorische en motorische neuropathie
- Aangeboren, erfelijke en neonatale ziekten en afwijkingen
- Pathologische aandoeningen, tekenen en symptomen
- Voedings- en stofwisselingsziekten
- Tekenen en symptomen
- X-gebonden intellectuele handicap
- Metabole ziekten
- Leuko-encefalopathieën
- Metabolisme, aangeboren fouten
- Hersenziekten, Metabool
- Bijnierinsufficiëntie
- Demyeliniserende ziekten
- Dwarslaesie
- Heredodegeneratieve aandoeningen, zenuwstelsel
- Adrenoleukodystrofie
- Peroxisomale aandoeningen
- Spastische dwarslaesie, erfelijk
- Hersenziekten, metabolisch, aangeboren
- Erfelijke demyeliniserende ziekten van het centrale zenuwstelsel
Andere studie-ID-nummers
- SBTNHX-CT901
Plan Individuele Deelnemersgegevens (IPD)
Bent u van plan om gegevens van individuele deelnemers (IPD) te delen?
Informatie over medicijnen en apparaten, studiedocumenten
Bestudeert een door de Amerikaanse FDA gereguleerd geneesmiddel
Bestudeert een door de Amerikaanse FDA gereguleerd apparaatproduct
Deze informatie is zonder wijzigingen rechtstreeks van de website clinicaltrials.gov gehaald. Als u verzoeken heeft om uw onderzoeksgegevens te wijzigen, te verwijderen of bij te werken, neem dan contact op met register@clinicaltrials.gov. Zodra er een wijziging wordt doorgevoerd op clinicaltrials.gov, wordt deze ook automatisch bijgewerkt op onze website .