Oksygenterapi hos barn og ungdom med Downs syndrom og obstruktiv søvnapné (DOSA)
18. april 2025 oppdatert av: Susan Redline, Brigham and Women's Hospital
Randomisert kontrollforsøk av oksygenterapi hos barn og ungdom med Downs syndrom og obstruktiv søvnapné
Hensikten med denne studien er å vurdere om oksygentilskudd under søvn forbedrer arbeidsminnet og andre kliniske og pasientrapporterte utfall blant barn som har Downs syndrom (DS) med moderat til alvorlig obstruktiv søvnapné (OSA).
Studieoversikt
Status
Rekruttering
Forhold
Intervensjon / Behandling
Detaljert beskrivelse
Dette vil være en randomisert, enkeltblind 6-måneders fase-2 klinisk studie som sammenligner effekten av oksygenbehandling under søvn på mål av kognisjon, atferd, livskvalitet, hjertestruktur og funksjon, og søvn hos barn med Downs syndrom ( DS) med moderat til alvorlig obstruktiv søvnapné.
Den foreslåtte studien vil involvere barn og deres omsorgspersoner. Barn vil bli rekruttert fra hvert steds søvnklinikker og laboratorier, Downs syndromklinikker og otolaryngologiske klinikker. Rekruttering av lokalsamfunn vil bli koordinert med lokale foreninger for Downs syndrom.
Barn som godtar å delta i studien vil bli screenet for kvalifisering basert på historie, fysisk undersøkelse og gjennomgang av medisinske journaler, inkludert historie med medfødt hjertesykdom og pulmonal hypertensjon (PHTN), og bruk av kontinuerlig positivt luftveistrykk (CPAP). Barn som er kvalifisert for studien er de med vedvarende obstruktiv apné etter adenotonsillektomi eller barn med obstruktiv søvnapné uten adenotonsillær hypertrofi eller i situasjoner der foreldre nekter adenotonsillektomi. Påmeldings-PSG-kvalifiseringen vil bli bestemt av sentral poengsum for enten en forskningspolysomnografi (PSG). I tillegg til en oksygentitrerings-PSG, som bestemmer responsen på oksygen, vil deltakerne bli bedt om å bære en håndleddsaktigraf og gjennomgå nevrokognitiv testing, ekkokardiografi, fysisk undersøkelse, antropometri og venepunktur. Omsorgspersoner vil fylle ut spørreskjemaer for å vurdere barnets følelsesmessige, fysiske, sosiale og skolefunksjon, søvnkvalitet; barnets atferd og kognitive funksjon, og vil fullføre en søvndagbok som brukes samtidig med barnets bruk av en håndleddsaktigraf. Sistnevnte inkluderer omsorgspersonens fullføring av "Behavior Rating Inventory of Executive Function" (BRIEF2), et co-primært resultat.
Ved 3 måneder vil omsorgspersoner fullføre BRIEF2. Etter 6 måneder vil alle baseline-studier og en PSG bli gjentatt.
Ved baseline vil demografiske data bli samlet inn, inkludert informasjon om bostedsadresse (til bruk i geokoding).
Studietype
Intervensjonell
Registrering (Antatt)
230
Fase
- Fase 2
Kontakter og plasseringer
Denne delen inneholder kontaktinformasjon for de som utfører studien, og informasjon om hvor denne studien blir utført.
Studiekontakt
- Navn: Oltion Sina
- Telefonnummer: 8573407909
- E-post: osina@bwh.harvard.edu
Studer Kontakt Backup
- Navn: Suzie Hicks
- Telefonnummer: 5136364944
- E-post: suzanna.hicks@cchmc.org
Studiesteder
-
-
California
-
Los Angeles, California, Forente stater, 90027
- Rekruttering
- Children's Hospital of Los Angeles
-
Ta kontakt med:
- Danny Del Cid-Linare
- E-post: ddelcidlinares@chla.usc.edu
-
Hovedetterforsker:
- Sally Ward, MD
-
-
Michigan
-
Ann Arbor, Michigan, Forente stater, 48109
- Rekruttering
- University of Michigan, Ann Arbor Hospital
-
Ta kontakt med:
- Emily Herreshoff
- E-post: egalopin@med.umich.edu
-
Hovedetterforsker:
- Ronald Chervin, MD
-
-
Ohio
-
Cincinnati, Ohio, Forente stater, 45229
- Rekruttering
- Cincinnati Children's Hospital Medical Center
-
Hovedetterforsker:
- Raouf Amin, MD
-
Ta kontakt med:
- Suzanna Hicks
- E-post: suzanna.hicks@cchmc.org
-
Cleveland, Ohio, Forente stater, 44106
- Rekruttering
- Rainbow Babies and Children's Hospital, Case Medical Center
-
Ta kontakt med:
- Alyssa Keller
- E-post: Alyssa.Keller@Uhhospitals.org
-
Hovedetterforsker:
- Sally Ibrahim, MD
-
-
Pennsylvania
-
Philadelphia, Pennsylvania, Forente stater, 19104
- Rekruttering
- Children's Hospital of Philadelphia
-
Ta kontakt med:
- Ebereh Uwah
- E-post: uwahe@chop.edu
-
Hovedetterforsker:
- Christopher Cielo, MD
-
-
Virginia
-
Norfolk, Virginia, Forente stater, 23507
- Rekruttering
- East Virginia Medical Center
-
Ta kontakt med:
- Thomas Boswick
- E-post: BoswicST@EVMS.edu
-
Hovedetterforsker:
- Cristina Baldassari, MD
-
-
Washington
-
Seattle, Washington, Forente stater, 98105
- Rekruttering
- Seattle Children's Hospital
-
Ta kontakt med:
- Sharon McNamara
- E-post: sharon.mcnamara@seattlechildrens.org
-
Hovedetterforsker:
- Maida Chen, MD
-
-
Deltakelseskriterier
Forskere ser etter personer som passer til en bestemt beskrivelse, kalt kvalifikasjonskriterier. Noen eksempler på disse kriteriene er en persons generelle helsetilstand eller tidligere behandlinger.
Kvalifikasjonskriterier
Alder som er kvalifisert for studier
- Barn
- Voksen
Tar imot friske frivillige
Nei
Beskrivelse
Inklusjonskriterier:
- Alder 5,0 til 17,9 år på tidspunktet for screening
- Barn med obstruktiv søvnapné (OSA) og obstruktiv apné hypopnéindeks (OAHI) 5-40/time. :
- Fravær av klinisk signifikant hypoksi definert som oksygenmetning <88 % i 5 minutter eller episodisk desaturasjon til 60 %.
Gunstig respons på oksygenbehandling (som tillater randomisering) vil bli definert som følger:
- Oksygenmetning nadir >92 % og
- Nedgang i obstruktiv indeks < 5 / time eller med > 50 % fra screening av PSG
- Å oppnå en optimal oksygenstrøm, som er definert som strømmen som oppnår det laveste nivået av AHI uten hypoventilasjon.
- Oksygenstrømmen som kreves overstiger ikke 3,0 liter/minutt eller fraksjon av inspirert oksygen (FiO2) >40 %.
- Vilje til å følge alle studieprosedyrer og være tilgjengelig under studiets varighet.
- Ved baseline forsøker deltakeren å utføre de nevropsykologiske testene
Ekskluderingskriterier:
- Nåværende CPAP-bruk med dokumentert samsvar (> 4 timer/natt; > 70 % av nettene).
- Oksygenmetning < 90 % i hvile under våkenhet.
- Kronisk bruk av ekstra oksygen på dagtid eller natt.
- Røyker på barnets soverom.
- Ureparert medfødt hjertesykdom.
- Moderat til alvorlig pulmonal hypertensjon som krever behandling med oksygen og/eller pulmonal vasodilator.
- Kan ikke delta i en PSG.
- Personer som utvikler alveolær hypoventilasjon med oksygen som tidligere definert.
- Andre alvorlige kroniske sykdommer bestemmes av leverandøren som gjør dem til dårlige studiekandidater.
- Registrert eller planlegger å melde deg på en annen studie som kan komme i konflikt med protokollkrav eller forvirre resultater i denne studien.
- Dokumentert klinisk signifikant ubehandlet hypotyreose
- Barn med adenotonsillær hypertrofi som er kandidater for adenotonsillektomi og foreldre godtar operasjonen.
Studieplan
Denne delen gir detaljer om studieplanen, inkludert hvordan studien er utformet og hva studien måler.
Hvordan er studiet utformet?
Designdetaljer
- Primært formål: Behandling
- Tildeling: Randomisert
- Intervensjonsmodell: Parallell tildeling
- Masking: Trippel
Våpen og intervensjoner
Deltakergruppe / Arm |
Intervensjon / Behandling |
|---|---|
|
Aktiv komparator: Oksygen pluss støttende omsorg (OXT)
Nattlig oksygenbehandling pluss å gi pasienten sunne søvnvaner, materialer for sunt kosthold og nesedilatatorer.
|
Aktiv nattlig oksygenkonsentrator
|
|
Ingen inngripen: Støttende omsorg (SC)
Gi pasienten sunne søvnvaner, materialer til sunne kosthold og nesedilatatorer.
|
Hva måler studien?
Primære resultatmål
Resultatmål |
Tiltaksbeskrivelse |
Tidsramme |
|---|---|---|
|
Behavior Rating Inventory of Executive Function 2 (BRIEF2) arbeidsminnescore
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Behavior Rating Inventory of Executive Function 2 (BRIEF2) arbeidsminnescore (BRIEF2wm).
Poengsummen varierer fra 35-90.
En høyere poengsum er et dårligere resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Differential Ability Scales - 2nd Edition (DAS-II) T-score.
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Differential Ability Scales - 2nd Edition (DAS-II) gjenkjenning av bilder (DAS2RoP) T-score.
Poengsummen varierer fra 10-90.
En høyere poengsum er et bedre resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
Sekundære resultatmål
Resultatmål |
Tiltaksbeskrivelse |
Tidsramme |
|---|---|---|
|
Cambridge Neuropsychological Test Automated Battery (CANTAB) Paired Associates Learning (PAL) justerte totale feil basert på fullførte stadier
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Cambridge Neuropsychological Test Automated Battery (CANTAB) Paired Associates Learning (PAL) justerte totale feil basert på fullførte stadier
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Cambridge Neuropsychological Test Automated Battery (CANTAB) Reaksjonstid (RTI)
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Cambridge Neuropsychological Test Automated Battery (CANTAB) Reaction Time (RTI)
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Child Behaviour Checklist (CBCL) T-score for domener (internalisering, eksternalisering, totale problemer).
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Child Behaviour Checklist (CBCL) T-score for domener (internalisering, eksternalisering, totale problemer).
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Sjekkliste for barns atferd (CBCL) T-score for underskalaer (oppmerksomhetsproblemer, tankeproblemer, regelbrytende atferd, aggressiv atferd)
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Child Behavior Checklist (CBCL) T-score for underskalaer (oppmerksomhetsproblemer, tankeproblemer, regelbrytende atferd, aggressiv atferd)
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Tilstedeværelse av høyre ventrikkel hypertensjon
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Tilstedeværelse av høyre ventrikkel hypertensjon målt ved kontinuerlig bølgetopphastighet for trikuspidal regurgitasjon (definert som et forhold mellom pulmonal arterietrykk / systolisk arterielt trykk (PAP/SAP) >1/3); interventrikulær septalutflatning målt ved eksentrisitetsindeks (definert som systolisk forhold på >1,25)
|
Baseline og 6 måneder
|
|
7-dagers aktigrafimåling av søvneffektivitet
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i 7-dagers aktigrafimåling av søvneffektivitet
|
Baseline og 6 måneder
|
|
7-dagers aktigrafimåling av våkentid etter innsett søvn
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i 7-dagers aktigrafimåling av våkentid etter innsett søvn
|
Baseline og 6 måneder
|
|
7-dagers aktigrafimåling av søvnfragmentering
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i 7-dagers aktigrafimåling av søvnfragmentering
|
Baseline og 6 måneder
|
|
7-dagers aktigrafimåling av total søvnvarighet
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i 7-dagers aktigrafimåling av total søvnvarighet
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Polysomnografi (PSG) prosenttid for O2 <90 % parameter
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i polysomnografi (PSG) prosenttid for O2 <90 % parameter
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Polysomnografi (PSG) søvnapné assosiert hypoksisk byrde parameter
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i polysomnografi (PSG) søvnapné assosiert hypoksisk byrde, parameter
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Polysomnografi (PSG)-basert mål på EEG-effektbånd
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i polysomnografi (PSG)-basert mål på EEG-effektbånd
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Polysomnografi (PSG) -basert mål på spindelmorfologi
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i polysomnografi (PSG) -basert mål på spindelmorfologi
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Polysomnografi (PSG) -basert mål på spindeltall
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i polysomnografi (PSG) -basert mål på spindeltall
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Polysomnografi (PSG) -basert mål på spindeltetthet
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i polysomnografi (PSG) -basert mål på spindeltetthet
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Polysomnografi (PSG) -basert mål på langsomme bølgesvingninger
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i polysomnografi (PSG) -basert mål på langsomme bølgesvingninger
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Venstre ventrikkels diastoliske funksjon målt ved Mitral E- og A-bølge (E:A-forhold)
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i venstre ventrikkels diastoliske funksjon målt ved Mitral E- og A-bølge (E:A-forhold)
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Venstre ventrikkels diastoliske funksjon målt ved E-bølge retardasjonstid
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i venstre ventrikkels diastoliske funksjon målt ved E-bølge retardasjonstid
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Venstre ventrikkel diastolisk funksjon målt ved Mitral septal og lateral e' og a' (E/e')
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i venstre ventrikkels diastoliske funksjon målt ved Mitral septal og lateral e' og a' (E/e')
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Venstre ventrikkels diastoliske funksjon målt ved Mitral lateralt vev Doppler isovolumisk avslapningstid
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i venstre ventrikkels diastoliske funksjon som målt ved Mitral lateralt vev Doppler isovolumisk avslapningstid
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Venstre ventrikkels diastoliske funksjon målt ved pulmonal vene A-bølgereverseringsvarighet
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i venstre ventrikkels diastoliske funksjon målt ved pulmonal vene A-bølge reverseringsvarighet
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Venstre ventrikkels diastoliske funksjon målt ved venstre atrievolum
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i venstre ventrikkels diastoliske funksjon målt ved venstre atrievolum
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Stanford-Binet Intelligence Scales, 5. utgave (SB-5) Arbeidsminne Total råpoengsum
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra grunnlinjen til Stanford-Binet Intelligence Scales, 5. utgave (SB-5) Arbeidsminne Total råpoengsum.
Poengsummen varierer fra 0-64.
En høyere poengsum er et bedre resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Stanford-Binet Intelligence Scales, 5. utgave (SB-5) Arbeidsminne Verbal råscore
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra grunnlinjen til Stanford-Binet Intelligence Scales, 5. utgave (SB-5) Working Memory Verbal råscore.
Poengsummen varierer fra 0-30.
En høyere poengsum er et bedre resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Stanford-Binet Intelligence Scales, 5. utgave (SB-5) Working Memory Non Verbal råscore
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra grunnlinjen til Stanford-Binet Intelligence Scales, 5. utgave (SB-5) Arbeidsminne Non Verbal råscore.
Stillingen varierer fra 0-34.
En høyere poengsum er et bedre resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Differential Ability Scales-2 (DAS-II) Recall of Digits Forward råscore
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Differential Ability Scales-2 (DAS-II) Recall of Digits Forward råscore.
Stillingen varierer fra 0-38.
En høyere poengsum er et bedre resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Developmental Neuropsychological Assessment 2nd Edition (NEPSY-II) verbal flytende test råpoengsum
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Developmental Neuropsychological Assessment 2nd Edition (NEPSY-II) verbal flyttest råscore.
Område-N/A
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Observer Memory Questionnaire - Parent Form (OMQ-PF) total T-score
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Observer Memory Questionnaire - Parent Form (OMQ-PF) total T-score.
Poengsummen varierer fra 0-135.
En høyere poengsum er et bedre resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Behavior Rating Inventory of Executive Function 2 (BRIEF2) T-score for subscales (Inhiber, Self-Monitor, Shift, Emosjonell kontroll, Initiere)
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Behavior Rating Inventory of Executive Function 2 (BRIEF2) T-score for subskalaer (Inhibit, Self-Monitor, Shift, Emotional Control, Initiate).
|
Baseline og 6 måneder
|
|
BARNESKJERM-27 T-score
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i KIDSCREEN-27 T-score, inkludert domener for: fysisk velvære; psykisk velvære; autonomi og foreldreforhold; sosial støtte og jevnaldrende; skolemiljø.
Område-N/A
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Pasientrapporterte utfallsmålinger informasjonssystem (PROMIS) søvnforstyrrelse T-score
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Patient-Reported Outcomes Measurement Information System (PROMIS) søvnforstyrrelse T-score.
Poengsummen varierer fra 28,7-85,6.
En høyere poengsum er et dårligere resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Pasientrapporterte resultater Målingsinformasjonssystem (PROMIS) søvnrelatert svekkelse T-score
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Patient-Reported Outcomes Measurement Information System (PROMIS) søvnrelatert T-score for svekkelse.
Poengsummen varierer fra 37,9-86,6.
En høyere poengsum er et dårligere resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Wechsler Intelligence Scale (WISC) for Children 5th edition (WISC-5) Raw score for kansellering
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline av Wechsler Intelligence Scale (WISC) for barn 5. utgave (WISC-5) kansellering rå score.
Poengsummen varierer fra 0-128.
En høyere poengsum er et bedre resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Wechsler Preschool and Primary Scale of Intelligence 4. utgave (WPPSI-4) Rå poengsum for kanselleringsoppgave
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Wechsler Preschool and Primary Scale of Intelligence 4. utgave (WPPSI-4) Rå poengsum for kanselleringsoppgave (hvis ikke kan fullføre Wechsler Intelligence Scale 5. utgave kanselleringstest).
Poengsummen varierer fra 0-96.
En høyere poengsum er et bedre resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Behavior Rating Inventory of Executive Function 2 (BRIEF2) T-score for Behavior Regulation Index (BRI) domene.
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Behavior Rating Inventory of Executive Function 2 (BRIEF2) T-score for Behavior Regulation Index (BRI) domene.
Poengsummen varierer fra 35-90.
En høyere poengsum er et dårligere resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Behavior Rating Inventory of Executive Function 2 (BRIEF2) T-score for ERI-domenet (Emotional Recognition Index).
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Behavior Rating Inventory of Executive Function 2 (BRIEF2) T-score for ERI-domenet (Emotional Recognition Index).
Poengsummen varierer fra 35-90.
En høyere poengsum er et dårligere resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Behavior Rating Inventory of Executive Function 2 (BRIEF2) T-score for Cognitive Regulation Index (CRI) domene.
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Behavior Rating Inventory of Executive Function 2 (BRIEF2) T-score for Cognitive Regulation Index (CRI) domene.
Poengsummen varierer fra 35-90.
En høyere poengsum er et dårligere resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Polysomnografi (PSG) AHI-parameter
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i polysomnografi (PSG) AHI-parameter.
Poengsummen varierer fra 0->40.
En høyere poengsum er et dårligere resultat.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Polysomnografi (PSG) endetidal CO2-nivå, parameter
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i Polysomnography (PSG) end-tidal CO2 parameter.
|
Baseline og 6 måneder
|
|
Polysomnografi (PSG) -basert mål på søvnstadier
Tidsramme: Baseline og 6 måneder
|
Endring fra baseline i polysomnografi (PSG)-basert mål på søvnstadier.
Rekkevidde- N/A
|
Baseline og 6 måneder
|
Samarbeidspartnere og etterforskere
Det er her du vil finne personer og organisasjoner som er involvert i denne studien.
Sponsor
Samarbeidspartnere
Etterforskere
- Hovedetterforsker: Susan Redline, Brigham and Women's Hospital
- Hovedetterforsker: Raouf Amin, Children's Hospital Medical Center, Cincinnati
Publikasjoner og nyttige lenker
Den som er ansvarlig for å legge inn informasjon om studien leverer frivillig disse publikasjonene. Disse kan handle om alt relatert til studiet.
Generelle publikasjoner
- Reuveni H, Simon T, Tal A, Elhayany A, Tarasiuk A. Health care services utilization in children with obstructive sleep apnea syndrome. Pediatrics. 2002 Jul;110(1 Pt 1):68-72. doi: 10.1542/peds.110.1.68.
- Tarasiuk A, Simon T, Tal A, Reuveni H. Adenotonsillectomy in children with obstructive sleep apnea syndrome reduces health care utilization. Pediatrics. 2004 Feb;113(2):351-6. doi: 10.1542/peds.113.2.351.
- Boulet SL, Molinari NA, Grosse SD, Honein MA, Correa-Villasenor A. Health care expenditures for infants and young children with Down syndrome in a privately insured population. J Pediatr. 2008 Aug;153(2):241-6. doi: 10.1016/j.jpeds.2008.02.046. Epub 2008 Apr 23.
- Bittles AH, Glasson EJ. Clinical, social, and ethical implications of changing life expectancy in Down syndrome. Dev Med Child Neurol. 2004 Apr;46(4):282-6. doi: 10.1017/s0012162204000441. No abstract available.
- Amin RS, Kimball TR, Kalra M, Jeffries JL, Carroll JL, Bean JA, Witt SA, Glascock BJ, Daniels SR. Left ventricular function in children with sleep-disordered breathing. Am J Cardiol. 2005 Mar 15;95(6):801-4. doi: 10.1016/j.amjcard.2004.11.044.
- Presson AP, Partyka G, Jensen KM, Devine OJ, Rasmussen SA, McCabe LL, McCabe ER. Current estimate of Down Syndrome population prevalence in the United States. J Pediatr. 2013 Oct;163(4):1163-8. doi: 10.1016/j.jpeds.2013.06.013. Epub 2013 Jul 23.
- Amin RS, Kimball TR, Bean JA, Jeffries JL, Willging JP, Cotton RT, Witt SA, Glascock BJ, Daniels SR. Left ventricular hypertrophy and abnormal ventricular geometry in children and adolescents with obstructive sleep apnea. Am J Respir Crit Care Med. 2002 May 15;165(10):1395-9. doi: 10.1164/rccm.2105118.
- Das D, Medina B, Baktir MA, Mojabi FS, Fahimi A, Ponnusamy R, Salehi A. Increased incidence of intermittent hypoxemia in the Ts65Dn mouse model of Down syndrome. Neurosci Lett. 2015 Sep 14;604:91-6. doi: 10.1016/j.neulet.2015.07.040. Epub 2015 Aug 1.
- Schloo BL, Vawter GF, Reid LM. Down syndrome: patterns of disturbed lung growth. Hum Pathol. 1991 Sep;22(9):919-23. doi: 10.1016/0046-8177(91)90183-p.
- Bush D, Galambos C, Ivy DD, Abman SH, Wolter-Warmerdam K, Hickey F. Clinical Characteristics and Risk Factors for Developing Pulmonary Hypertension in Children with Down Syndrome. J Pediatr. 2018 Nov;202:212-219.e2. doi: 10.1016/j.jpeds.2018.06.031. Epub 2018 Jul 17.
- Cooney TP, Wentworth PJ, Thurlbeck WM. Diminished radial count is found only postnatally in Down's syndrome. Pediatr Pulmonol. 1988;5(4):204-9. doi: 10.1002/ppul.1950050405.
- Gonzalez OR, Gomez IG, Recalde AL, Landing BH. Postnatal development of the cystic lung lesion of Down syndrome: suggestion that the cause is reduced formation of peripheral air spaces. Pediatr Pathol. 1991 Jul-Aug;11(4):623-33. doi: 10.3109/15513819109064794.
- O'Neill AC, Richter GT. Pharyngeal dysphagia in children with Down syndrome. Otolaryngol Head Neck Surg. 2013 Jul;149(1):146-50. doi: 10.1177/0194599813483445. Epub 2013 Mar 22.
- Jackson A, Maybee J, Moran MK, Wolter-Warmerdam K, Hickey F. Clinical Characteristics of Dysphagia in Children with Down Syndrome. Dysphagia. 2016 Oct;31(5):663-71. doi: 10.1007/s00455-016-9725-7. Epub 2016 Jul 12.
- Khoo MCK, Hu WH, Amin R. Effects of Ventilation-Perfusion Mismatch on Severity of Obstructive Sleep Apnea: A Modeling Study. Annu Int Conf IEEE Eng Med Biol Soc. 2020 Jul;2020:2792-2795. doi: 10.1109/EMBC44109.2020.9175297.
- Alex RM, Panza GS, Hakim H, Badr MS, Edwards BA, Sands SA, Mateika JH. Exposure to mild intermittent hypoxia increases loop gain and the arousal threshold in participants with obstructive sleep apnoea. J Physiol. 2019 Jul;597(14):3697-3711. doi: 10.1113/JP277711. Epub 2019 May 9.
- Vetrano DL, Carfi A, Brandi V, L'Angiocola PD, Di Tella S, Cipriani MC, Antocicco M, Zuccala G, Palmieri V, Silveri MC, Bernabei R, Onder G. Left ventricle diastolic function and cognitive performance in adults with Down syndrome. Int J Cardiol. 2016 Jan 15;203:816-8. doi: 10.1016/j.ijcard.2015.11.041. Epub 2015 Nov 6. No abstract available.
- Mann DM, Esiri MM. The pattern of acquisition of plaques and tangles in the brains of patients under 50 years of age with Down's syndrome. J Neurol Sci. 1989 Feb;89(2-3):169-79. doi: 10.1016/0022-510x(89)90019-1.
- Bauer J, Strauss S, Schreiter-Gasser U, Ganter U, Schlegel P, Witt I, Yolk B, Berger M. Interleukin-6 and alpha-2-macroglobulin indicate an acute-phase state in Alzheimer's disease cortices. FEBS Lett. 1991 Jul 8;285(1):111-4. doi: 10.1016/0014-5793(91)80737-n.
- Di Domenico F, Tramutola A, Butterfield DA. Role of 4-hydroxy-2-nonenal (HNE) in the pathogenesis of alzheimer disease and other selected age-related neurodegenerative disorders. Free Radic Biol Med. 2017 Oct;111:253-261. doi: 10.1016/j.freeradbiomed.2016.10.490. Epub 2016 Oct 24.
- Lyman M, Lloyd DG, Ji X, Vizcaychipi MP, Ma D. Neuroinflammation: the role and consequences. Neurosci Res. 2014 Feb;79:1-12. doi: 10.1016/j.neures.2013.10.004. Epub 2013 Oct 19.
- Rueda N, Vidal V, Garcia-Cerro S, Narcis JO, Llorens-Martin M, Corrales A, Lantigua S, Iglesias M, Merino J, Merino R, Martinez-Cue C. Anti-IL17 treatment ameliorates Down syndrome phenotypes in mice. Brain Behav Immun. 2018 Oct;73:235-251. doi: 10.1016/j.bbi.2018.05.008. Epub 2018 May 31.
- Rueda Revilla N, Martinez-Cue C. Antioxidants in Down Syndrome: From Preclinical Studies to Clinical Trials. Antioxidants (Basel). 2020 Aug 3;9(8):692. doi: 10.3390/antiox9080692.
- Zhang P, Wang Y, Wang H, Cao J. Sesamol alleviates chronic intermittent hypoxia-induced cognitive deficits via inhibiting oxidative stress and inflammation in rats. Neuroreport. 2021 Jan 13;32(2):105-111. doi: 10.1097/WNR.0000000000001564.
- Sapin E, Peyron C, Roche F, Gay N, Carcenac C, Savasta M, Levy P, Dematteis M. Chronic Intermittent Hypoxia Induces Chronic Low-Grade Neuroinflammation in the Dorsal Hippocampus of Mice. Sleep. 2015 Oct 1;38(10):1537-46. doi: 10.5665/sleep.5042.
- Schmidt-Kastner R. Genomic approach to selective vulnerability of the hippocampus in brain ischemia-hypoxia. Neuroscience. 2015 Nov 19;309:259-79. doi: 10.1016/j.neuroscience.2015.08.034. Epub 2015 Sep 14.
- Tietze AL, Blankenburg M, Hechler T, Michel E, Koh M, Schluter B, Zernikow B. Sleep disturbances in children with multiple disabilities. Sleep Med Rev. 2012 Apr;16(2):117-27. doi: 10.1016/j.smrv.2011.03.006. Epub 2011 May 26.
- Churchill SS, Kieckhefer GM, Bjornson KF, Herting JR. Relationship between sleep disturbance and functional outcomes in daily life habits of children with Down syndrome. Sleep. 2015 Jan 1;38(1):61-71. doi: 10.5665/sleep.4326.
- Edgin JO, Tooley U, Demara B, Nyhuis C, Anand P, Spano G. Sleep Disturbance and Expressive Language Development in Preschool-Age Children With Down Syndrome. Child Dev. 2015 Nov-Dec;86(6):1984-98. doi: 10.1111/cdev.12443. Epub 2015 Oct 5.
- Hoffmire CA, Magyar CI, Connolly HV, Fernandez ID, van Wijngaarden E. High prevalence of sleep disorders and associated comorbidities in a community sample of children with Down syndrome. J Clin Sleep Med. 2014 Apr 15;10(4):411-9. doi: 10.5664/jcsm.3618.
- Kuroda H, Sawatari H, Ando S, Ohkusa T, Rahmawati A, Ono J, Nishizaka M, Hashiguchi N, Matsuoka F, Chishaki A. A nationwide, cross-sectional survey on unusual sleep postures and sleep-disordered breathing-related symptoms in people with Down syndrome. J Intellect Disabil Res. 2017 Jul;61(7):656-667. doi: 10.1111/jir.12379. Epub 2017 Apr 5.
- Pittaras E, Colas D, Chuluun B, Allocca G, Heller C. Enhancing sleep after training improves memory in down syndrome model mice. Sleep. 2022 Apr 11;45(4):zsab247. doi: 10.1093/sleep/zsab247.
- Hawkins A, Langton-Hewer S, Henderson J, Tulloh RM. Management of pulmonary hypertension in Down syndrome. Eur J Pediatr. 2011 Jul;170(7):915-21. doi: 10.1007/s00431-010-1378-1. Epub 2011 Jan 4.
- Bush D, Abman SH, Galambos C. Prominent Intrapulmonary Bronchopulmonary Anastomoses and Abnormal Lung Development in Infants and Children with Down Syndrome. J Pediatr. 2017 Jan;180:156-162.e1. doi: 10.1016/j.jpeds.2016.08.063. Epub 2016 Sep 22.
- Chi TPL?Krovetz J. The pulmonary vascular bed in children with Down syndrome. J Pediatr. 1975 Apr;86(4):533-8. doi: 10.1016/s0022-3476(75)80142-9.
- Iwaya Y, Muneuchi J, Inoue Y, Watanabe M, Okada S, Ochiai Y. Relationship Between Pulmonary Arterial Resistance and Compliance in Patients with Down Syndrome. Pediatr Cardiol. 2019 Apr;40(4):841-847. doi: 10.1007/s00246-019-02080-9. Epub 2019 Mar 4.
- Bush D, Galambos C, Dunbar Ivy D. Pulmonary hypertension in children with Down syndrome. Pediatr Pulmonol. 2021 Mar;56(3):621-629. doi: 10.1002/ppul.24687. Epub 2020 Feb 12.
- Domany KA, Huang G, Hossain MM, Schuler CL, Somers VK, Daniels SR, Amin R. Effect of Adenotonsillectomy on Cardiac Function in Children Age 5-13 Years With Obstructive Sleep Apnea. Am J Cardiol. 2021 Feb 15;141:120-126. doi: 10.1016/j.amjcard.2020.11.019. Epub 2020 Nov 19.
- Konstantinopoulou S, Tapia IE, Kim JY, Xanthopoulos MS, Radcliffe J, Cohen MS, Hanna BD, Pipan M, Cielo C, Thomas AJ, Zemel B, Amin R, Bradford R, Traylor J, Shults J, Marcus CL. Relationship between obstructive sleep apnea cardiac complications and sleepiness in children with Down syndrome. Sleep Med. 2016 Jan;17:18-24. doi: 10.1016/j.sleep.2015.09.014. Epub 2015 Oct 23.
- Chamseddin BH, Johnson RF, Mitchell RB. Obstructive Sleep Apnea in Children with Down Syndrome: Demographic, Clinical, and Polysomnographic Features. Otolaryngol Head Neck Surg. 2019 Jan;160(1):150-157. doi: 10.1177/0194599818797308. Epub 2018 Aug 28.
- Lee CF, Lee CH, Hsueh WY, Lin MT, Kang KT. Prevalence of Obstructive Sleep Apnea in Children With Down Syndrome: A Meta-Analysis. J Clin Sleep Med. 2018 May 15;14(5):867-875. doi: 10.5664/jcsm.7126.
- Cornacchia M, Sethness J, Alapat P, Lin YH, Peacock C. The Prevalence of OSA Among an Adult Population With Down Syndrome Referred to a Medical Clinic. Am J Intellect Dev Disabil. 2019 Jan;124(1):4-10. doi: 10.1352/1944-7558-124.1.4.
- Gimenez S, Videla L, Romero S, Benejam B, Clos S, Fernandez S, Martinez M, Carmona-Iragui M, Antonijoan RM, Mayos M, Fortuna A, Penacoba P, Plaza V, Osorio RS, Sharma RA, Bardes I, Rebillat AS, Lleo A, Blesa R, Videla S, Fortea J. Prevalence of Sleep Disorders in Adults With Down Syndrome: A Comparative Study of Self-Reported, Actigraphic, and Polysomnographic Findings. J Clin Sleep Med. 2018 Oct 15;14(10):1725-1733. doi: 10.5664/jcsm.7382.
- Gimenez S, Altuna M, Blessing E, Osorio RM, Fortea J. Sleep Disorders in Adults with Down Syndrome. J Clin Med. 2021 Jul 6;10(14):3012. doi: 10.3390/jcm10143012.
- Tarasiuk A, Greenberg-Dotan S, Simon-Tuval T, Freidman B, Goldbart AD, Tal A, Reuveni H. Elevated morbidity and health care use in children with obstructive sleep apnea syndrome. Am J Respir Crit Care Med. 2007 Jan 1;175(1):55-61. doi: 10.1164/rccm.200604-577OC. Epub 2006 Oct 12.
- Bergeron M, Duggins AL, Cohen AP, Leader BA, Ishman SL. The impact of persistent pediatric obstructive sleep apnea on the Quality of Life of Patients' families. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2020 Feb;129:109723. doi: 10.1016/j.ijporl.2019.109723. Epub 2019 Oct 12.
- Jensen KM, Sevick CJ, Seewald LAS, Halbower AC, Davis MM, McCabe ERB, Kempe A, Abman SH. Greater risk of hospitalization in children with Down syndrome and OSA at higher elevation. Chest. 2015 May;147(5):1344-1351. doi: 10.1378/chest.14-1883.
- Kong AM, Hurley D, Evans KA, Brixner D, Csoboth C, Visootsak J. A Retrospective, Longitudinal, Claims-Based Comparison of Concomitant Diagnoses Between Individuals with and Without Down Syndrome. J Manag Care Spec Pharm. 2017 Jul;23(7):761-770. doi: 10.18553/jmcp.2017.23.7.761.
- Baker AB, Farhood Z, Brandstetter KA, Teufel RJ 2nd, LaRosa A, White DR. Tonsillectomy in Children with Down Syndrome: A National Cohort of Inpatients. Otolaryngol Head Neck Surg. 2017 Sep;157(3):499-503. doi: 10.1177/0194599817711377. Epub 2017 Aug 1.
- Nation J, Brigger M. The Efficacy of Adenotonsillectomy for Obstructive Sleep Apnea in Children with Down Syndrome: A Systematic Review. Otolaryngol Head Neck Surg. 2017 Sep;157(3):401-408. doi: 10.1177/0194599817703921. Epub 2017 May 9.
- Propst EJ, Amin R, Talwar N, Zaman M, Zweerink A, Blaser S, Zaarour C, Luginbuehl I, Karsli C, Aziza A, Forrest C, Drake J, Narang I. Midline posterior glossectomy and lingual tonsillectomy in obese and nonobese children with down syndrome: Biomarkers for success. Laryngoscope. 2017 Mar;127(3):757-763. doi: 10.1002/lary.26104. Epub 2016 Jun 27.
- Merrell JA, Shott SR. OSAS in Down syndrome: T&A versus T&A plus lateral pharyngoplasty. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2007 Aug;71(8):1197-203. doi: 10.1016/j.ijporl.2007.04.009. Epub 2007 May 29.
- Thottam PJ, Trivedi S, Siegel B, Williams K, Mehta D. Comparative outcomes of severe obstructive sleep apnea in pediatric patients with Trisomy 21. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2015 Jul;79(7):1013-6. doi: 10.1016/j.ijporl.2015.04.015. Epub 2015 Apr 28.
- Europe, K.G., The KIDSCREEN Questionnaires. Quality of life Questionnaires for Children and Adolescents. Lengerich. Pabst Science, 2006.
- Jennison C and Turnbull GW. 2000. Group Sequential Methods with Applications to Clinical Trials. Boca Raton: Chapman & Hall/CRC.
- Wittes J, Brittain E. The role of internal pilot studies in increasing the efficiency of clinical trials. Stat Med. 1990 Jan-Feb;9(1-2):65-71; discussion 71-2. doi: 10.1002/sim.4780090113.
- Gould LA, and Shih WJ. 1992. Sample Size Re-Estimation Without Unblinding for Normally Distributed Outcomes with Unknown Variance. Communications in Statistics. Theory and Methods 21 (10): 2833-53.
- Friede T and Miller F. 2012. Blinded Continuous Monitoring of Nuisance Parameters in Clinical Trials. Applied Statistics 61 (4): 601-18.
Studierekorddatoer
Disse datoene sporer fremdriften for innsending av studieposter og sammendragsresultater til ClinicalTrials.gov. Studieposter og rapporterte resultater gjennomgås av National Library of Medicine (NLM) for å sikre at de oppfyller spesifikke kvalitetskontrollstandarder før de legges ut på det offentlige nettstedet.
Studer hoveddatoer
Studiestart (Faktiske)
24. oktober 2023
Primær fullføring (Antatt)
30. november 2027
Studiet fullført (Antatt)
30. desember 2027
Datoer for studieregistrering
Først innsendt
17. august 2023
Først innsendt som oppfylte QC-kriteriene
12. september 2023
Først lagt ut (Faktiske)
21. september 2023
Oppdateringer av studieposter
Sist oppdatering lagt ut (Faktiske)
20. april 2025
Siste oppdatering sendt inn som oppfylte QC-kriteriene
18. april 2025
Sist bekreftet
1. april 2025
Mer informasjon
Begreper knyttet til denne studien
Ytterligere relevante MeSH-vilkår
- Nevrologiske manifestasjoner
- Sykdommer i nervesystemet
- Patologiske prosesser
- Genetiske sykdommer, medfødte
- Sykdommer i luftveiene
- Sykdom
- Nevroatferdsmanifestasjoner
- Respirasjonsforstyrrelser
- Søvnvåkenforstyrrelser
- Medfødte abnormiteter
- Tegn og symptomer, luftveier
- Abnormiteter, flere
- Søvnforstyrrelser, iboende
- Dyssomnier
- Intellektuell funksjonshemming
- Kromosomforstyrrelser
- Syndrom
- Søvnapné syndromer
- Søvnapné, obstruktiv
- Apné
- Downs syndrom
Andre studie-ID-numre
- 2023P000062
Legemiddel- og utstyrsinformasjon, studiedokumenter
Studerer et amerikansk FDA-regulert medikamentprodukt
Ja
Studerer et amerikansk FDA-regulert enhetsprodukt
Nei
produkt produsert i og eksportert fra USA
Ja
Denne informasjonen ble hentet direkte fra nettstedet clinicaltrials.gov uten noen endringer. Hvis du har noen forespørsler om å endre, fjerne eller oppdatere studiedetaljene dine, vennligst kontakt register@clinicaltrials.gov. Så snart en endring er implementert på clinicaltrials.gov, vil denne også bli oppdatert automatisk på nettstedet vårt. .