Den bare målende effekten av pasientrapporterte resultater

Det er for tiden tilstrekkelig bevis til å antyde at attributter som ordlyden av spørsmål, deres presentasjonsrekkefølge, konteksten der de blir spurt, og elementets sosiale sensitivitet (f.eks. Jeg misbruker ikke reseptene mine), har effekt på deltakersvar (1,2). Denne familien av variabler omtales oftest som metodeeffekter. Metodeeffekter angår i stor grad fenomenet der presentasjonen av et element påvirker deltakerens respons uavhengig av det aktuelle innholdet. Sluttmålet innenfor dette studieområdet er å korrigere for eventuelle svarskjevheter som følge av elementene som brukes. Denne forskningen dreier seg først og fremst om psykometri. Det er viktig å merke seg at selv om metodeeffekter relaterer seg til forskningsspørsmålene som foreslås, er det ikke hovedtrekket av interesse. Den påfølgende undersøkelsen vil ikke bare fokusere direkte på endringer i varesvar, men i stedet på endringer i pasientens oppfatninger og atferd som følge av deres eksponering for selve tiltakene. Dette har blitt skapt bare-målingseffekten (3) Forskning støtter påstanden om at det å stille visse spørsmål kan påvirke atferd om samme tema (4,5). For eksempel ble en randomisert kontrollforsøk utført for å vurdere virkningen av å stille spørsmål knyttet til deltakernes bloddonasjonsvaner. Forskerne fant at forsøkspersonene som ble spurt om vanene deres, hadde betydelig større sannsynlighet for å donere blod enn kontrollmotdelene ved den følgende blodprøven (6). Andre forskere fant at når klinikere ikke spurte pasienter med ADHD (Attention Deficit Hyperactivity Disorder) om å rapportere om de for tiden ble medisinert på et sykdomsrelatert alvorlighetsspørreskjema, var det mer sannsynlig at pasienter rapporterte umedisinerte symptomologier (7). Med andre ord, pasienter på ADHD-medisiner reagerte mer symptomatisk likt deres ikke-medisinerte selv når deres medisinstatus ikke var inkludert i spørreskjemaet. Dette antyder at selve medisinstatuselementet kan ha dempet ADHD-symptomer ved å bringe pasientens behandling inn i en høyere bevissthetstilstand/rettet oppmerksomhet.

Det kan derfor hende at det å spørre pasienter om deres intensjon om å få en operasjon øker sannsynligheten for at de velger det, eller at det å spørre dem om trening øker deres fysiske aktivitetsnivå. I så fall kan dette ha betydelige implikasjoner for effekten av rutinemessig innsamling av pasientrapporterte utfall (PRO), samt for å utnytte målinger som intervensjoner. Men før det kan tillegges verdi til en slik effekt, må først tilstedeværelsen og styrken vurderes i den pasientspesifikke konteksten.

Til dags dato har ingen rene-målingseffektfaktorer blitt undersøkt i sammenheng med pasientrapporterte resultatmål (PROMs), og spesielt ikke med hensyn til hvordan de kan påvirke pasientens oppfatninger og atferd. Derfor må utforskning av denne familien av effekter reduseres til noen få viktige forventede funksjoner, nemlig emosjonell valens (positiv/negativ) og frekvens. For eksempel ville det å formulere et leppespaltespørsmål negativt, slik som "Jeg liker ikke ansiktet mitt", faktisk redusere pasientens preferanse for sitt eget ansikt, og øker gjentatt eksponering for dette spørsmålet omfanget av effekten.

Denne randomiserte kontrollerte studien (RCT)-gjennomgangen vil være den første etter forfatternes kunnskap om å undersøke om måling av pasientrapporterte utfall direkte påvirker deres tilsvarende atferd, og om denne effekten delvis kan tilskrives elementets ordlyd og/eller eksponeringsfrekvens.

PROMs og taleforstyrrelser Tre nylige oversikter angående pasientrapporterte utfall i talepatologier ble identifisert (8,9,10). Francis et al. liste opp en rekke PRO-tiltak som ble designet for administrering med personer med alle slags stemmeforstyrrelser. Evaluating Voice Disability-Quality of Life Questionaire (EVD-QOL) tar sikte på å vurdere det generelle spekteret av funksjonelle problemer ved stemmeforstyrrelser. Voice Handicap Index (VHI) med 30 elementer og dens 10-elementers korte versjon VHI-10 tar sikte på å gi en psykometrisk robust inventar for stemmehandikap/handicap. Voice-Related Quality of Life (V-RQOL) tar sikte på å måle innvirkningen av stemmeproblemer på livskvaliteten. Voice Activity and Participation Profile (VAPP) tar sikte på å identifisere stemmeaktivitetsbegrensninger og deltakelsesbegrensninger separat. Voice Symptom Scale (VoiSS) er en oversikt over stemmesymptomer for å vurdere grunnlinjepatologi og respons på endringer. The Communicative Participation Item Bank (CPIB) har som mål å vurdere kommunikasjonsdeltakelse ved alle typer kommunikasjonsforstyrrelser. Voice Self-Efficacy Questionnaire (VSEQ) overvåker selveffektivitet hos personer med selverklærte stemmeproblemer før og etter intervensjoner. Vocal Fatigue Handicap Questionnaire (VFHQ) og Vocal Fatigue Index (VFI) tar sikte på å gjenspeile vokal fatigue.

Ytterligere PRO-er inkluderer Aging Voice Index, evalueringen av evnen til å synge enkelt, Glottal Function Index, Linear Analog Scale of Assessment of Voice Quality, Speech Disability Questionnaire, Trans Woman Voice Questionnaire, Vocal Cord Dysfunction Questionnaire, og Vocal Tract Discomfort Scale Slavych, Zraick & Ruleman, 2021.

Forskerne har valgt å bruke CPIB og VHI fordi disse er godt etablerte og førstnevnte dekker alle typer kommunikasjonsforstyrrelser, mens VHI bruker spesielt negative formuleringer i sin opprinnelige form.

1.2 STUDIEBEGRUNDELSE Formålet med bare-målingsstudien er å identifisere den mest fordelaktige måten å måle utfall for pasienter. Dette skal oppnås ved å samle inn tiltak om samme tema til ulike tidsintervaller og med ulik formulering av spørsmål. Funnene i denne studien skal hjelpe forskere og klinikere med å samle inn målinger fra pasienter på en minst mulig tyngende og mest fordelaktig måte.

Hovedmålet med rene-målingsstudien er å vurdere effekten av ulike innsamlingsmetoder på responders velvære.

De sekundære målene for denne studien er å:

• Hvilken innsamlingsfrekvens er best for pasientene?
• Hvilken stil på spørsmålsformuleringen er best for pasienter?

Forskningsspørsmål:

• Påvirker den tildelte positiviteten eller negativiteten til et element pasientens oppfatning eller atferd om emnet det spørres om?
• Har hyppigheten av eksponering for et element en effekt på pasientens oppfatning eller oppførsel av emnet det spørres om?

Hypoteser:

H1 = Jo mer en pasient leser og svarer på spørsmål om taletilstanden, desto mer påvirkes taletilstanden.

H2 = Retningsevnen til innvirkning på en taletilstand vil være kongruent med den emosjonelle valensen til elementene som brukes.

STUDIEDESIGN Når et forsøksperson har sagt ja til å delta i denne studien, vil de bli bedt om å fylle ut spørreskjemaer på nettet samt spille inn stemmen sin som leser en samling av tilfeldige ord 2-4 ganger.

Denne studien følger et 2x2 design. Deltakerne vil bli tilfeldig fordelt i en av fire grupper. Randomisering vil bli oppnådd ved å bruke MUW randomizer. Deltakerne vil bli stratifisert etter utdanning og taleforstyrrelsestype. Den sunne case-kontrollgruppen vil gjennomgå case-matching for å sikre sammenlignbarhet på tvers av grupper. Hver gruppe vil motta to korte spørreskjemaer om alvorlighetsgrad av logopedologi, men med forskjellige frekvenser og med små justeringer av ordlyden. Avhengig av eksperimentgruppen, vil et forsøksperson fylle ut spørreskjemaene enten to eller fire ganger, atskilt hver gang med en uke. Spørreskjemaene, i alle grupper, vil ta omtrent 15 minutter å fylle ut. Til slutt, helt i starten og en gang helt på slutten av studien, vil hver deltaker også bli bedt om å ta opp en kort lydfil på 45 sekunder i nettundersøkelsen, samt fylle ut ytterligere to psykologiske spørreskjemaer.

Tiltakene i denne studien dekker følgende verktøy (fullstendige tiltak er lastet opp i ECS):

• Et pasientrapportert resultat på stemmehelse - Voice Handicap Index (VHI) eller Voice Handicap Index Positivt adapted (VHI-PA)
• Et pasientrapportert utfall om talehelse – Communicative Participation Item Bank (CPIB) eller Communicative Participation Item Bank Positively adapted (CPIB-PA)
• En stabilitetsskala for selvtillit - Self-Esteem Stability Scale (SESS)
• En selvtillitsskala - Rosenberg Self-Esteem Scale (RSS)
• To spørsmålsmål for sykdomspåvirkning (2DB)
• Et enkeltspørsmål for sykdomsaktivitet (1DS)
• Lydopptak av tekst lest opp (ARec)

Studiepopulasjon Alle pasienter med muskelspenningsdysfoni, induserbar larynxobstruksjon, amyotrofisk lateral sklerose (ALS), som lider av hjerneslag eller annen hjerneskade/skade/traume, (afasi, dysartri) og Parkinsons sykdom vil bli målrettet for rekruttering. Det er ingen krav til geografisk plassering. Deltakelsesplanen finner du nedenfor. Pasientene vil bli informert om timeplanen på forhånd. Et forsøksperson må fullføre enhver respektive prøvetakingsepoke innen 48 timer etter den foreskrevne datoen for å kvalifisere seg som fullført. Fagene må også ha sterke engelskkunnskaper og være teknologisk kunnskapsrike for å delta. Kun voksne vil bli inkludert i studien.

Studie Design Flow Group 1: Høyfrekvent negativ: 1 uke mellom hver samling

1. Demografi, VHI, CPIB, SESS, RSS, 1DS, 1DB, ARec*
2. VHI, CPIB, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec
3. VHI, CPIB, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec
4. VHI, CPIB, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec Gruppe 2: Høyfrekvent positiv: 1 uke mellom hver samling

1. Demografi, VHI-PA, CPIB-PA, SESS, RSS, 1DS, 2DB, ARec*
2. VHI-PA, CPIB-PA, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec
3. VHI-PA, CPIB-PA, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec
4. VHI-PA, CPIB-PA, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec Gruppe 3: Lavfrekvent negativ: 2 uker mellom hver samling

1: Demografi, VHI, CPIB, SESS, RSS, 1DS, 2DB, ARec* 2: VHI, CPIB, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec Gruppe 4: Lavfrekvent positiv: 2 uker mellom hver samling

1. Demografi, VHI-PA, CPIB-PA, SESS, RSS, 1DS, 2DB, 1ARec*
2. VHI-PA, CPIB-PA, SE, SSE, 1DS, 2DB, 1ARec Kontroll: (en gang ved start, en gang ved lavfrekvent fullføring/sluttresultatsamling, en gang ved høyfrekvent fullføring)

1: Demografi, ARec x 3

Sunn kontroll: (en gang ved start, en gang ved lavfrekvent fullføring/ sluttresultatsamling, en gang ved høyfrekvent fullføring)

1. Demografi, ARec x 3

   *fullført før vurderinger

   *Engelsk ble valgt som studiespråk da det finnes et bredere spekter av validerte vurderinger på dette språket. AI som brukes til taleanalyse er også best egnet for og trent (66 %) på engelsk. Til slutt er engelsk det mest produktive språket (morsmål + sekundærtalende) i verden, noe som vil lette rekrutteringshastigheten.

   Emner som oppfyller noen av følgende kriterier, vil bli ekskludert fra studieopptak:

   • Under 18 år

   ANTALL EMNER SOM DELTAKER I STUDIEN Forsøkspersonene vil bli tilfeldig delt inn i seks grupper inkludert kontroll og frisk kontroll, med omtrent 33 forsøkspersoner per gruppe. En formell kraftanalyse ble utført ved bruk av G*power med parametere hentet fra relevant seminal forskning (Conner et al., 2011; Godin et al., 2011). Følgende parametere ble brukt for prøvestørrelsesanalysen: to-tailed directionality; effektstørrelse på 0,30; a priori-beregning, forventet styrke på 0,95 og en feilrate på 0,0023. Det ble benyttet middelforskjellstester mellom uavhengige grupper innenfor t-testfamilien.

   REKRUTTERINGSPROSEDYRE Rekruttering til bare-målingsstudien vil bli utført støttet av Probando. Probando er en tidligere godkjent pasientrekruteringstjeneste som spesialiserer seg på nettannonsering. Alt rekrutteringsmateriell lastes opp til ECS. En beskrivelse av Probandos rekrutteringstjeneste og prosedyrer finner du som et vedlegg, samt rekrutteringsmateriell for alle fag, inkludert sunne kontroller og et skjermbilde av den for øyeblikket inaktive landingssiden. Som en del av tjenesten deres, bruker Probando studiens inkluderings- og eksklusjonskriterier for å screene potensielle interesserte emner. Hvis de kvalifiserer og tillater kontakt, vil kontaktinformasjonen deres bli gitt til MUW-forskerne for direkte oppsøking. Derfor vil alle studietidspunkter, tiltak og data kun distribueres og samles inn av studieforskerne. Pasienter vil når som helst kunne trekke seg fra studien uten å oppgi grunn. For å begrense potensiell skjevhet, kreves det en innledende selvrapportering av en offisiell diagnose for å delta. I tillegg vil pasientene også bekrefte diagnosen sin med en avmerkingsboks, for å minimere risikoen for å mishandle pasienter. Hvis en person er svært motivert til å delta og ikke lider av en kvalifiserende taleforstyrrelse, kan de fortsatt søke om å delta som en sunn kontroll. Videre vil dette utvalget være mer representativt for et telemedisinsk fellesskap.

   DATAKILDER

   Deltakernes og studiedata vil bli registrert i studiedatabasen. Studiedata vil bli samlet inn på definerte tidspunkter (se avsnitt 1.5) ved bruk av ett enkelt online format:

   • SoSci-undersøkelse (www.soscisurvey.de) er en rutinemessig brukt, sikker, online spørreskjemadistribusjon og datainnhentingsplattform. Innenfor denne plattformen vil det bli opprettet fem lenker, en for hver gruppe. Disse vil koble emner til spørreskjemaene og til instruksjonene for å fange lydfilen.

   En e-postadresse for hver deltaker vil være nødvendig for kommunikasjon og formidling av deltakerpoeng. Alle personer med tilgang til deltakernes personopplysninger er forpliktet til å respektere deres privatliv og kun bruke og avsløre informasjonen deres som beskrevet i dokumentet om informert samtykke.

   Demografisk informasjon og undersøkelsesresultater som kun er målt er sikret mot uautorisert tilgang. Sikkerhetstiltak reduserer risikoen for at uautoriserte personer får tilgang til personens personopplysninger, men slike risikoer kan ikke elimineres helt. Alle lydopptak vil kun lagres så lenge studien varer. Ved stenging vil de bli slettet.

   Informasjonen som samles inn fra bare-målingsstudien vil bli holdt konfidensiell. Personopplysninger om emnet vil bli lagret trygt hos MUW og pseudonymisert som omtalt i forrige avsnitt.

   DATAINNSAMLING

   På nett vil forsøkspersonene fylle ut et batteri av spørreskjemaer på totalt ca. 15-20 minutter etter informert samtykke. Informert samtykke vil bli samlet inn online via SoSci-undersøkelsesverktøyet. Følgende parametere vil bli brukt på det virtuelle informerte samtykket:

   • Pasientinformasjonen inkludert databeskyttelsesdelen vises over avmerkingsboksen. Pasientene blir informert om hva som skjer med dataene deres, fordeler og risikoer i tilstrekkelig detaljer, men enkle detaljer i denne delen.

   • Avmerkingsboksen sier at pasientene har lest og forstått teksten og at de er enige.

   • Pasientene vil bekrefte diagnosen sin med en avkrysningsboks for å minimere risikoen for å mishandle pasienter. Avhengig av gruppen som er tildelt, må en deltaker fullføre dette batteriet enten 2 eller 4 ganger. Kontrollgruppen og den friske gruppen vil kun fylle ut demografiske spørsmål og lydopptakene, ingen PROM-er vil bli samlet inn. De fire intervensjonsgruppene vil bli randomisert ved hjelp av et digitalt randomiseringsverktøy levert av MUW (https://www.meduniwien.ac.at/randomizer/ ).

   Alle pasienter, på tvers av alle intervensjonsgrupper, vil fullføre høytlesningsaktiviteten før den første samlingen av PROMs. Dette vil tjene som utgangspunkt for senere sammenligning. Etter den første innspillingen vil alle påfølgende opptak bli fullført etter at PROMene er fullført. Et elektronisk bankoverføringsskjema (MUW standard bankskjema) vil bli sendt til deltakerne på slutten av studien for å fullføre 50€-overføringen. Disse elektroniske postene vil umiddelbart bli ødelagt etter vellykket gjennomføring.

   DATABEHANDLING Pasientrapporterte data vil bli fanget opp ved hjelp av SoSci-undersøkelse med en konto som eies av Senter for resultatforskning. Disse dataene vil ikke bli overført utenfor MUW. Dataoverføringer mellom etterforskerne av denne studien vil bli administrert ved hjelp av prosedyrer beskrevet i en felles utviklet dataoverføringsplan. Alle data som overføres mellom de to MUW-sentrene, talepatologi og resultatforskning, vil kun bli identifisert med en emne-ID-kode, med mindre annet samtykke er fra pasientene og avtalt i dataoverføringsplanen.

   DATAKVALITETSSIKRING Pasienter skal samtykke i at pseudonymiserte pasientdata vil bli vert og analysert ved MUW. MUW vil ikke dele dataene med noen tredjeparter eller samarbeidspartnere. MUW behandler regelmessig medisinske data og er underlagt GDPR-kravene. MUW er ansvarlig for datakvalitet og vil føre tilsyn med datahåndteringen av denne studien. Etterforskere og studiekoordinatorer vil motta en innledende opplæringsøkt om protokollen, studieflyten, studiedatabasen, undersøkelsesverktøyet, dokumentasjonen og forventningene, og eventuelle aktuelle studieprosesser. Tilgang til data for sekundære brukstilfeller vil ikke bli aktivert.

   KILDEDATADOKUMENTASJON

   Kildedokumenter (elektroniske) er de der deltakerdata registreres og dokumenteres for første gang. Kildedokumentasjonen for denne studien vil være:

   • Deltakerdemografisk informasjon og kvalifikasjonsvurdering
   • Utfylte skjemaer for informert samtykke
   • Lydopptak
   • Fullførte PROMer