Het louter meeteffect van door de patiënt gerapporteerde resultaten

Er is momenteel voldoende bewijs om te suggereren dat kenmerken zoals de formulering van vragen, de volgorde waarin ze worden gepresenteerd, de context waarin ze worden gesteld en de sociale gevoeligheid van het item (bijv. Ik maak geen misbruik van mijn recepten), hebben een effect op de reacties van deelnemers (1,2). Deze familie van variabelen wordt meestal methode-effecten genoemd. Methode-effecten hebben grotendeels betrekking op het fenomeen waarbij de presentatie van een item de reactie van de deelnemer beïnvloedt, onafhankelijk van de inhoud in kwestie. Het einddoel binnen dit onderzoeksgebied is het corrigeren van eventuele responsbias die voortvloeit uit de gebruikte items. Dit onderzoek heeft vooral betrekking op psychometrie. Het is belangrijk op te merken dat hoewel de methode-effecten betrekking hebben op de voorgestelde onderzoeksvragen, dit niet het belangrijkste kenmerk van belang is. Het daaropvolgende onderzoek zal zich niet alleen rechtstreeks richten op veranderingen in de antwoorden op de items, maar in plaats daarvan op veranderingen in de percepties en het gedrag van patiënten als gevolg van hun blootstelling aan de maatregelen zelf. Dit wordt ook wel het louter-meeteffect genoemd (3). Onderzoek ondersteunt de bewering dat het stellen van bepaalde vragen het gedrag over hetzelfde onderwerp kan beïnvloeden (4,5). Er werd bijvoorbeeld een gerandomiseerd onderzoek uitgevoerd om de impact te beoordelen van het stellen van vragen over de bloeddonatiegewoonten van de deelnemers. De onderzoekers ontdekten dat de proefpersonen aan wie naar hun gewoonten werd gevraagd, significant vaker bloed doneerden dan hun controlegenoten bij de volgende bloedafname (6). Andere onderzoekers ontdekten dat wanneer artsen patiënten met ADHD (Attention Deficit Hyperactivity Disorder) niet vroegen om aan te geven of zij op dat moment medicatie kregen op een ziektegerelateerde ernstvragenlijst, patiënten eerder niet-medicinale symptomologieën rapporteerden (7). Met andere woorden: patiënten die ADHD-medicijnen gebruikten, reageerden symptomatischer vergelijkbaar met hun niet-medicamenteuze zelf als hun medicatiestatus niet op de vragenlijst was opgenomen. Dit suggereert dat het medicatiestatusitem zelf de ADHD-symptomen kan hebben verzacht door de behandeling van de patiënt in een hogere staat van bewustzijn/sturende aandacht te brengen.

Het kan dus zijn dat het vragen aan patiënten naar hun voornemen om een ​​operatie te ondergaan de kans vergroot dat zij ervoor kiezen, of dat het vragen naar hun lichamelijke activiteit hun fysieke activiteitenniveau verhoogt. Als dat zo is, kan dit aanzienlijke gevolgen hebben voor het effect van het routinematig verzamelen van door patiënten gerapporteerde uitkomsten (PRO’s), evenals voor het gebruik van metingen als interventies. Voordat echter waarde aan een dergelijk effect kan worden gehecht, moet eerst de aanwezigheid en sterkte worden beoordeeld in de patiëntspecifieke context.

Tot op heden zijn er geen louter meetbare effectfactoren onderzocht in de context van door patiënten gerapporteerde uitkomstmaten (PROM's) en vooral niet met betrekking tot de manier waarop deze de percepties en het gedrag van patiënten kunnen beïnvloeden. Daarom moet het onderzoek naar deze familie van effecten worden teruggebracht tot een paar belangrijke verwachte kenmerken, namelijk emotionele valentie (positief/negatief) en frequentie. Zou bijvoorbeeld het negatief formuleren van een vraag over een gespleten lip, zoals 'Ik vind mijn gezicht niet mooi', feitelijk de voorkeur van de patiënt voor zijn of haar eigen gezicht verminderen, en vergroot herhaalde blootstelling aan deze vraag de omvang van het effect?

Deze review van een gerandomiseerde gecontroleerde studie (RCT) zal, voor zover de auteurs weten, de eerste zijn waarin wordt onderzocht of het meten van door patiënten gerapporteerde uitkomsten rechtstreeks van invloed is op hun overeenkomstige gedrag, en of dit effect gedeeltelijk kan worden toegeschreven aan de bewoording van het item en/of de frequentie van blootstelling.

PROM's en spraakstoornissen Er werden drie recente reviews met betrekking tot door patiënten gerapporteerde uitkomsten bij spraakpathologieën geïdentificeerd (8,9,10). Franciscus et al. noem een ​​aantal PRO-maatregelen die zijn ontworpen voor toediening bij personen met welke vorm van stemstoornis dan ook. De Evaluating Voice Disability-Quality of Life Questionaire (EVD-QOL) heeft tot doel het algemene bereik van functionele problemen bij stemstoornissen te beoordelen. De uit 30 items bestaande Voice Handicap Index (VHI) en de uit 10 items bestaande korte versie VHI-10 zijn gericht op het verschaffen van een psychometrisch robuuste inventarisatie van stemproblemen/handicaps. De Voice-Related Quality of Life (V-RQOL) heeft tot doel de impact van stemproblemen op de kwaliteit van leven te meten. Het Stemactiviteits- en Participatieprofiel (VAPP) heeft tot doel stemactiviteitsbeperkingen en participatiebeperkingen afzonderlijk te identificeren. De Voice Symptom Scale (VoiSS) is een inventarisatie van stemsymptomen voor het beoordelen van de basispathologie en de reactie op verandering. De Communicatieve Participatie Item Bank (CPIB) heeft tot doel de communicatieparticipatie bij allerlei communicatiestoornissen te beoordelen. De Voice Self-Efficacy Questionnaire (VSEQ) monitort de zelfeffectiviteit van personen met zelfverklaarde stemproblemen voor en na interventies. De Vocal Fatigue Handicap Questionnaire (VFHQ) en de Vocal Fatigue Index (VFI) zijn bedoeld om vocale vermoeidheid weer te geven.

Bijkomende PRO's zijn onder meer de Aging Voice Index, de evaluatie van het vermogen om gemakkelijk te zingen, de glottale functie-index, de lineaire analoge schaal voor beoordeling van stemkwaliteit, de vragenlijst over spraakstoornissen, de vragenlijst over transvrouwenstem, de vragenlijst over stembandstoornissen en de Vocal Tract Discomfort Scale Slavych, Zraick & Ruleman, 2021.

De onderzoekers hebben ervoor gekozen om de CPIB en de VHI te gebruiken omdat deze goed ingeburgerd zijn en de eerste alle soorten communicatiestoornissen omvat, terwijl de VHI in zijn oorspronkelijke vorm bijzonder negatieve bewoordingen gebruikt.

1.2 RATIONALE VAN HET ONDERZOEK Het doel van het louter-metingsonderzoek is het identificeren van de meest voordelige manier om uitkomsten voor patiënten te meten. Dit zal worden bereikt door maatregelen over hetzelfde onderwerp te verzamelen op verschillende tijdstippen en met verschillende formuleringen van de vragen. De bevindingen van deze studie zouden onderzoekers en artsen moeten helpen metingen van patiënten te verzamelen op de minst belastende en meest gunstige manier die mogelijk is.

Het primaire doel van het louter-metingsonderzoek is het beoordelen van de effecten van verschillende verzamelmethoden op het welzijn van de hulpverleners.

De secundaire doelstellingen van dit onderzoek zijn:

• Welke inzamelingsfrequentie is het beste voor patiënten?
• Welke stijl van vraagformulering is het beste voor patiënten?

Onderzoeksvragen:

• Heeft de toegewezen positiviteit of negativiteit van een item invloed op de perceptie of het gedrag van de patiënt met betrekking tot het onderzochte onderwerp?
• Heeft de frequentie van blootstelling aan een item een ​​effect op de perceptie of het gedrag van de patiënt met betrekking tot het onderzochte onderwerp?

Hypotheses:

H1 = Hoe meer een patiënt vragen over zijn spraakconditie leest en beantwoordt, hoe meer zijn spraakconditie zal worden beïnvloed.

H2 = De richting van de impact op een spraakconditie zal congruent zijn met de emotionele waarde van de gebruikte items.

ONDERZOEKSONTWERP Zodra een proefpersoon ermee heeft ingestemd om aan dit onderzoek deel te nemen, wordt hem of haar gevraagd om online vragenlijsten in te vullen en zijn stem op te nemen door 2 tot 4 keer een verzameling willekeurige woorden voor te lezen.

Deze studie volgt een 2x2-ontwerp. Deelnemers worden willekeurig toegewezen aan een van de vier groepen. Randomisatie wordt bereikt met behulp van de MUW-randomizer. De deelnemers worden gestratificeerd naar opleiding en type spraakstoornis. De controlegroep van gezonde gevallen zal casusmatching ondergaan om vergelijkbaarheid tussen groepen te garanderen. Elke groep ontvangt twee korte vragenlijsten over de ernst van de spraakpathologie, maar met verschillende frequenties en met kleine aanpassingen aan de formulering. Afhankelijk van de experimentele groep vult een proefpersoon de vragenlijsten twee of vier keer in, met telkens een week ertussen. Het invullen van de vragenlijsten duurt voor alle groepen ongeveer 15 minuten. Ten slotte wordt elke deelnemer aan het begin en helemaal aan het einde van het onderzoek ook gevraagd om een ​​kort audiobestand van 45 seconden op te nemen in de online-enquête en om twee aanvullende psychologische vragenlijsten in te vullen.

De maatregelen in dit onderzoek omvatten de volgende instrumenten (volledige maatregelen worden geüpload in het ECS):

• Een door de patiënt gerapporteerde uitkomst over stemgezondheid - Voice Handicap Index (VHI) of Voice Handicap Index Positively Adapted (VHI-PA)
• Een door de patiënt gerapporteerde uitkomst op het gebied van spraakgezondheid - Communicatieve Participatie Item Bank (CPIB) of Communicatieve Participatie Item Bank Positief aangepast (CPIB-PA)
• Een stabiliteitsschaal voor eigenwaarde - Self-Esteem Stability Scale (SESS)
• Een schaal voor eigenwaarde - Rosenberg Self-Esteem Scale (RSS)
• Maatstaf voor ziekte-impact met twee vragen (2DB)
• Een maatstaf voor ziekteactiviteit met één vraag (1DS)
• Audio-opname van voorgelezen tekst (ARec)

Studiepopulatie Alle patiënten met spierspanningsdysfonie, induceerbare larynxobstructie, amyotrofische laterale sclerose (ALS), die lijden aan een beroerte of ander hersenletsel/beschadiging/trauma (afasie, dysartrie) en de ziekte van Parkinson zullen in aanmerking komen voor rekrutering. Er zijn geen geografische locatievereisten. Het deelnameschema vindt u hieronder. Patiënten worden vooraf geïnformeerd over het schema. Een proefpersoon moet elk bemonsteringstijdvak binnen 48 uur na de voorgeschreven datum voltooien om als voltooid te kwalificeren. Om deel te nemen moeten de proefpersonen ook over sterke Engelse vaardigheden beschikken en technologisch onderlegd zijn. Alleen volwassenen zullen in het onderzoek worden opgenomen.

Studieontwerpstroom Groep 1: Hoogfrequent-negatief: 1 week tussen elke verzameling

1. Demografie, VHI, CPIB, SESS, RSS, 1DS, 1DB, ARec*
2. VHI, CPIB, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec
3. VHI, CPIB, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec
4. VHI, CPIB, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec Groep 2: Hoogfrequent-positief: 1 week tussen elke verzameling

1. Demografie, VHI-PA, CPIB-PA, SESS, RSS, 1DS, 2DB, ARec*
2. VHI-PA, CPIB-PA, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec
3. VHI-PA, CPIB-PA, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec
4. VHI-PA, CPIB-PA, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec Groep 3: Lage frequentie-negatief: 2 weken tussen elke verzameling

1: Demografie, VHI, CPIB, SESS, RSS, 1DS, 2DB, ARec* 2: VHI, CPIB, SE, SSE, 1DS, 2DB, ARec Groep 4: Lage frequentie-positief: 2 weken tussen elke verzameling

1. Demografie, VHI-PA, CPIB-PA, SESS, RSS, 1DS, 2DB, 1ARec*
2. VHI-PA, CPIB-PA, SE, SSE, 1DS, 2DB, 1ARec Controle: (eenmaal bij start, eenmaal bij laagfrequente voltooiing/verzameling van eindresultaten, eenmaal bij hoogfrequente voltooiing)

1: Demografie, ARec x 3

Gezonde controle: (eenmaal bij start, eenmaal bij voltooiing met lage frequentie/verzameling van eindresultaten, eenmaal bij voltooiing met hoge frequentie)

1. Demografie, ARec x 3

   *voltooid voorafgaand aan de assessments

   *Er is gekozen voor Engels als studietaal omdat er in deze taal een breder scala aan gevalideerde beoordelingen bestaat. De AI die wordt gebruikt voor spraakanalyse is ook het meest geschikt voor en getraind (66%) op Engels. Ten slotte is Engels de meest productieve taal (moedertaal + secundaire sprekers) ter wereld, wat de snelheid van de rekrutering zal vergemakkelijken.

   Proefpersonen die aan een van de volgende criteria voldoen, worden uitgesloten van deelname aan de studie:

   • Onder de 18 jaar

   AANTAL ONDERWERPEN DIE DEELNEMEN AAN HET ONDERZOEK De proefpersonen worden willekeurig verdeeld in zes groepen, inclusief de controlegroep en de gezonde controlegroep, met ongeveer 33 proefpersonen per groep. Er werd een formele machtsanalyse uitgevoerd met behulp van G*power met parameters afkomstig uit relevant baanbrekend onderzoek (Conner et al., 2011; Godin et al., 2011). De volgende parameters werden gebruikt voor de analyse van de steekproefomvang: tweezijdige directionaliteit; effectgrootte van 0,30; a priori berekening, verwacht vermogen van 0,95 en een foutenpercentage van 0,0023. Er werd gebruik gemaakt van gemiddeldenverschiltesten tussen onafhankelijke groepen binnen de t-testfamilie.

   REKRUTERINGSPROCEDURE De rekrutering voor het louter-meetonderzoek zal worden uitgevoerd met ondersteuning van Probando. Probando is een eerder goedgekeurde patiëntenwervingsdienst die gespecialiseerd is in online adverteren. Al het wervingsmateriaal wordt geüpload naar het ECS. Een beschrijving van de wervingsservice en -procedures van Probando vindt u als bijlage, evenals het wervingsmateriaal voor alle onderwerpen, inclusief gezonde controles en een screenshot van de momenteel inactieve landingspagina. Als onderdeel van hun service gebruikt Probando de inclusie- en exclusiecriteria van het onderzoek om potentiële geïnteresseerde proefpersonen te screenen. Als ze in aanmerking komen en contact toestaan, worden hun contactgegevens aan de MUW-onderzoekers verstrekt voor direct contact. Daarom zullen alle onderzoekstijden, metingen en gegevens uitsluitend door de onderzoekers van het onderzoek worden gedistribueerd en verzameld. Patiënten kunnen zich op elk moment terugtrekken uit het onderzoek, zonder daarvoor een reden op te geven. Om mogelijke vooringenomenheid te beperken, is een eerste zelfrapportage van een officiële diagnose vereist om deel te nemen. Bovendien zullen de patiënten hun diagnose ook bevestigen met een selectievakje, met als doel het risico op nabootsing van patiënten te minimaliseren. Als een individu zeer gemotiveerd is om deel te nemen en niet lijdt aan een kwalificerende spraakstoornis, kan hij/zij nog steeds een aanvraag indienen om deel te nemen als gezonde controlegroep. Bovendien zou deze steekproef representatiever zijn voor een telegeneeskundegemeenschap.

   DATA BRONNEN

   De gegevens van deelnemers en onderzoeken worden vastgelegd in de onderzoeksdatabase. Onderzoeksgegevens worden op gedefinieerde tijdstippen (zie paragraaf 1.5) verzameld in één online format:

   • SoSci Survey (www.soscisurvey.de) is een routinematig gebruikt, veilig, online platform voor het distribueren van vragenlijsten en het ophalen van gegevens. Binnen dit platform worden vijf koppelingen gemaakt, één voor elke groep. Deze verbinden de proefpersonen met de vragenlijsten en met de instructies voor het vastleggen van het audiobestand.

   Voor de communicatie en verspreiding van deelnamecredits is voor elke deelnemer een e-mailadres vereist. Alle personen met toegang tot de persoonlijke informatie van deelnemers zijn verplicht hun privacy te respecteren en hun informatie alleen te gebruiken en vrij te geven zoals beschreven in het document met geïnformeerde toestemming.

   Demografische informatie en onderzoeksresultaten van louter metingen zijn beveiligd tegen ongeoorloofde toegang. Beveiligingsmaatregelen verminderen het risico dat onbevoegden toegang krijgen tot persoonlijke informatie, maar dergelijke risico's kunnen niet volledig worden geëlimineerd. Alle audio-opnamen worden uitsluitend voor de duur van het onderzoek bewaard. Bij sluiting worden ze verwijderd.

   De informatie die uit het louter meetonderzoek wordt verzameld, wordt vertrouwelijk behandeld. De persoonlijke gegevens van de betrokkene worden veilig opgeslagen bij MUW en gepseudonimiseerd zoals besproken in de vorige sectie.

   GEGEVENSVERZAMELING

   Online vullen proefpersonen na de geïnformeerde toestemming een reeks vragenlijsten in die in totaal ongeveer 15-20 minuten duren. Geïnformeerde toestemming wordt online verzameld via de SoSci-enquêtetool. De volgende parameters worden toegepast op de virtuele geïnformeerde toestemming:

   • De patiëntinformatie, inclusief het gedeelte over gegevensbescherming, wordt boven het selectievakje weergegeven. In deze sectie worden de patiënten voldoende gedetailleerd maar eenvoudig geïnformeerd over wat er met hun gegevens gebeurt, wat de voordelen en risico's zijn.

   • Het selectievakje geeft aan dat patiënten de tekst hebben gelezen en begrepen en dat zij ermee akkoord gaan.

   • De patiënten bevestigen hun diagnose met een selectievakje, met als doel het risico op malingerende patiënten te minimaliseren. Afhankelijk van de toegewezen groep zal een deelnemer deze batterij 2 of 4 keer moeten invullen. De controlegroep en de gezonde groep vullen alleen demografische vragen en de audio-opnamen in; er worden geen PROM's verzameld. De vier interventiegroepen zullen worden gerandomiseerd met behulp van een digitale randomisatietool van de MUW (https://www.meduniwien.ac.at/randomizer/).

   Alle patiënten, in alle interventiegroepen, zullen de voorleesactiviteit voltooien voorafgaand aan de eerste verzameling PROM's. Dit zal dienen als basis voor latere vergelijking. Na de eerste opname worden alle volgende opnames afgerond na het voltooien van de PROMs. Aan het einde van het onderzoek wordt een elektronisch bankoverschrijvingsformulier (MUW-standaardbankformulier) naar de deelnemers gemaild om de overdracht van € 50 te voltooien. Deze elektronische gegevens worden na succesvolle voltooiing onmiddellijk vernietigd.

   GEGEVENSBEHEER Door de patiënt gerapporteerde gegevens zullen worden vastgelegd met behulp van de SoSci-enquête met een account dat eigendom is van het Center for Outcomes Research. Deze gegevens worden niet buiten het MUW overgedragen. Gegevensoverdracht tussen de onderzoekers van dit onderzoek zal worden beheerd met behulp van procedures die worden beschreven in een gezamenlijk ontwikkeld gegevensoverdrachtplan. Alle gegevens die tussen de twee MUW-centra, logopedie en uitkomstonderzoek, worden overgedragen, worden alleen geïdentificeerd aan de hand van een subject-ID-code, tenzij anders is overeengekomen door de patiënten en is overeengekomen in het Gegevensoverdrachtplan.

   GEGEVENSKWALITEITSBORGING Patiënten zullen ermee instemmen dat gepseudonimiseerde patiëntgegevens worden gehost en geanalyseerd in de MUW. MUW zal de gegevens niet delen met derden of samenwerkingspartners. MUW verwerkt regelmatig medische gegevens en is onderworpen aan de eisen van de AVG. MUW is verantwoordelijk voor de datakwaliteit en zal toezicht houden op het databeheer van dit onderzoek. Onderzoekers en studiecoördinatoren krijgen een eerste trainingssessie over het protocol, de studiestroom, de onderzoeksdatabase, de enquêtetool, documentatie en verwachtingen, en eventuele toepasselijke studieprocessen. Toegang tot gegevens voor secundaire gebruiksscenario's wordt niet ingeschakeld.

   BRONGEGEVENS DOCUMENTATIE

   Brondocumenten (elektronisch) zijn documenten waarin deelnemersgegevens voor het eerst worden vastgelegd en gedocumenteerd. De brondocumentatie voor dit onderzoek zal zijn:

   • Demografische informatie over deelnemers en geschiktheidsbeoordeling
   • Ingevulde formulieren voor geïnformeerde toestemming
   • Audio-opnamen
   • Voltooide PROM's