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Registo de Distrofia Muscular de Duchenne e Becker (FAIR-DMD)

6 de fevereiro de 2026 atualizado por: Dr. Andreas Ziegler

Desenvolvimento e Implementação de um Registo Transparente Baseado nos Princípios FAIR para Distrofia Muscular de Duchenne e Becker (DBMD) sob os Auspícios da Sociedade de Neuropediatria (GNP) - FAIR-DMD

A distrofia muscular de Duchenne (DMD) é uma doença neuromuscular progressiva, degenerativa, recessiva e ligada ao cromossoma X que afeta aproximadamente um em cada 5.000 recém-nascidos do sexo masculino.
O "padrão de cuidados" estabelecido melhorou o prognóstico; no entanto, ainda não está disponível uma terapia causal.
Em 2024 e 2025, foram aprovadas as primeiras terapias modificadoras da doença.
Estas incluem Vamorolone (Agamree®) como substituto de corticosteroides com um perfil de efeitos secundários mais favorável para crianças a partir dos quatro anos de idade, e Givinostat (Duvyzat®) como terapia combinada com corticosteroides para rapazes ambulatórios a partir dos seis anos de idade.
Neste contexto, foi iniciado o Registo FAIR-DMD.
O registo baseia-se nos chamados princípios FAIR.
O acrónimo FAIR significa os princípios de dados Findable, Accessible, Interoperable and Reusable (Localizável, Acessível, Interoperável e Reutilizável).
Os princípios FAIR internacionais são diretrizes para a descrição, armazenamento e publicação de dados científicos ou administrativos.
O registo FAIR-DMD é um registo específico para a doença, gerido academicamente, para doentes com distrofia muscular de Duchenne e Becker (DMD/BMD).
O seu objetivo é recolher sistematicamente dados clínicos, monitorizar cientificamente novas terapias modificadoras da doença nos cuidados de rotina e criar uma base baseada em evidências para o desenvolvimento futuro de diagnósticos, terapias e estruturas de cuidados.
Além disso, o registo recolhe dados sobre a qualidade de vida relacionada com a saúde dos doentes utilizando uma aplicação para introdução de dados.
O Registo FAIR-DMD está a ser estabelecido sob os auspícios da Sociedade de Neuropediatria (GNP) e operado em estreita coordenação com o Registo Suíço de Doenças Neuromusculares (Swiss-Reg-NMD).
A GNP é uma sociedade profissional sem fins lucrativos que abrange todo o espectro de tópicos de neuropediatria nos cuidados clínicos e intersetoriais.
Na fase piloto planeada, a GNP atuará como fiduciária para o financiamento.
Este modelo cria a oportunidade de abordar estruturalmente desafios centrais na investigação de serviços de saúde e estabelecer uma estrutura de registo de alta qualidade e compatível internacionalmente.
A longo prazo, o Registo FAIR-DMD visa melhorar significativamente os cuidados aos doentes com DMD e BMD nos países de língua alemã, avaliar a eficácia de novas terapias na prática clínica e estabelecer quadros vinculativos para cuidados com qualidade assegurada.

Visão geral do estudo

Descrição detalhada

O registo FAIR-DMD é um registo específico de doença, gerido academicamente, para doentes com distrofia muscular de Duchenne e Becker (DMD/BMD).

Já na primeira infância, os rapazes afetados apresentam anomalias de desenvolvimento inespecíficas, como atrasos na fala ou no desenvolvimento cognitivo ou atraso na aquisição de marcos motores. O diagnóstico é geralmente feito entre os três e os cinco anos de idade através de níveis marcadamente elevados de creatina quinase (CK) e análises de genética molecular. A evolução da doença é progressiva: após uma fase de estabilização nos anos pré-escolares, o aumento da fraqueza muscular - apesar da terapia com corticosteroides - tipicamente leva à perda da deambulação no início da adolescência. Surgem complicações secundárias devido ao envolvimento cardíaco e respiratório. Os fatores limitantes da vida incluem cardiomiopatia progressiva, arritmias cardíacas e insuficiência respiratória global, que geralmente necessita de ventilação não invasiva no início da idade adulta.

Atualmente, 26 centros de tratamento especializados na Alemanha e 5 na Áustria estão a participar no projeto. Na Suíça, já existe um registo para doentes com DBMD, o Registo Suíço para Distúrbios Neuromusculares (Swiss-Reg-NMD). O registo está aberto a todos os centros que desejem participar no futuro. No âmbito do projeto FAIR-DMD, está a ser perseguida a interoperabilidade entre o FAIR-DMD e o registo suíço, e registos europeus específicos de doença e geridos academicamente para Duchenne poderão ser desenvolvidos para futura troca de dados. Dados de doentes tratados com novas terapias modificadoras da doença - que no futuro poderão alterar a progressão da DMD e BMD - também serão incluídos no projeto.

Os objetivos do estudo são:

  • Harmonização e padronização dos cuidados
  • Apoio e avaliação de novas terapias modificadoras da doença
  • Melhoria da qualidade dos cuidados
  • Estabelecimento do registo como uma ferramenta de investigação independente
  • Garantia de cooperação e comparabilidade internacionais
  • Abordagem centrada no doente e recolha de indicadores subjetivos
  • Objetivo de sustentabilidade e implementação nos cuidados de rotina Para alcançar estes objetivos, além do registo, será implementada uma plataforma de telemedicina. A plataforma de telemedicina consiste num painel de controlo baseado na web para o pessoal do estudo e numa aplicação para doentes. A aplicação será utilizada para gestão de consultas, comunicação com o médico tratante e profissionais de saúde, e para preencher questionários de Qualidade de Vida Relacionada com a Saúde. Os dados da plataforma de telemedicina serão automaticamente transferidos para o registo e vice-versa.

Outra medida no projeto FAIR-DMD é simplificar a gestão das reações adversas a medicamentos (RAM). Novas terapias são frequentemente aprovadas apesar de populações de doentes muito pequenas em ensaios clínicos. Como resultado, a maioria do conhecimento sobre os seus benefícios - mas especialmente os seus riscos potenciais - surge apenas após a aprovação. No futuro, assim que novas RAM ocorrerem, devem ser geridas da forma mais eficaz possível, recorrendo a toda a experiência e conhecimento disponíveis, seguindo uma abordagem de "melhores práticas". Paralelamente aos procedimentos de notificação de RAM existentes e legalmente exigidos para as autoridades federais e empresas farmacêuticas, o processo de documentação digitalmente suportada do curso clínico após a ocorrência de uma RAM deve ser otimizado.

No FAIR-DMD, está planeado que o relato de uma RAM ocorrente seja automaticamente encaminhado para as autoridades relevantes através da plataforma de telemedicina, sem exigir que os mesmos formulários sejam preenchidos várias vezes. Para alcançar isto, trabalhamos em estreita colaboração com a autoridade federal e as empresas farmacêuticas.

Além destas medidas, o FAIR-DMD visa estabelecer um conselho de recomendação terapêutica, que também utiliza a plataforma de telemedicina.

A nossa missão é harmonizar e padronizar os cuidados para doentes com distrofinopatias, garantindo tratamento de alta qualidade e acesso equitativo. Pretendemos apoiar e avaliar terapias inovadoras modificadoras da doença, estabelecer o registo como um instrumento de investigação independente e promover a colaboração internacional para comparabilidade global. Ao priorizar abordagens centradas no doente e integrar indicadores subjetivos, aspiramos à sustentabilidade e à implementação perfeita na prática clínica de rotina.

Tipo de estudo

Observacional

Inscrição (Estimado)

1500

Contactos e Locais

Esta seção fornece os detalhes de contato para aqueles que conduzem o estudo e informações sobre onde este estudo está sendo realizado.

Contato de estudo

Estude backup de contato

Locais de estudo

      • Essen, Alemanha
      • Heidelberg, Alemanha
        • Universitätsklinik Heidelberg, Zentrum für Kinder- und Jugendmedizin
        • Contato:
        • Investigador principal:
          • Andreas Ziegler, Dr. med.

Critérios de participação

Os pesquisadores procuram pessoas que se encaixem em uma determinada descrição, chamada de critérios de elegibilidade. Alguns exemplos desses critérios são a condição geral de saúde de uma pessoa ou tratamentos anteriores.

Critérios de elegibilidade

Idades elegíveis para estudo

  • Filho
  • Adulto
  • Adulto mais velho

Aceita Voluntários Saudáveis

Não

Método de amostragem

Amostra Não Probabilística

População do estudo

Todos os pacientes que cumprem os critérios de elegibilidade na Alemanha e na Áustria.

Descrição

Critérios de Inclusão:

  • Diagnóstico geneticamente confirmado de distrofinopatia
  • Portadoras do sexo feminino apenas se apresentarem sintomas clínicos de distrofinopatia
  • Tratamento num dos centros participantes
  • Sem restrições de idade
  • Capacidade de compreender a informação do paciente e assinar o consentimento informado
  • Capacidade de consentimento pelo próprio paciente e/ou pelos pais
  • Acordo para troca de dados entre os médicos tratantes, a plataforma de telemedicina e o registo
  • Posse de um tablet ou um smartphone

Critérios de Exclusão:

  • Falta de formulário de consentimento legalmente válido do paciente e/ou dos tutores legais
  • Conteúdo do projeto não é compreensível para o participante e/ou tutores legais
  • Não possuir um tablet ou smartphone

Plano de estudo

Esta seção fornece detalhes do plano de estudo, incluindo como o estudo é projetado e o que o estudo está medindo.

Como o estudo é projetado?

Detalhes do projeto

O que o estudo está medindo?

Medidas de resultados primários

Medida de resultado
Descrição da medida
Prazo
EQ-5D-5L
Prazo: * "Baseline" * "a cada seis meses" * "até à conclusão do estudo, máximo 15 anos"
O EQ-5D é um instrumento genérico validado para medir a qualidade de vida relacionada com a saúde. Avalia cinco dimensões (mobilidade, autocuidado, atividades habituais, dor/desconforto, ansiedade/depressão) e permite o cálculo de um índice de saúde de 0 (muito pobre) a 1 (melhor saúde possível).
* "Baseline" * "a cada seis meses" * "até à conclusão do estudo, máximo 15 anos"
EQ VAS
Prazo: * "Linha de base" * "a cada seis meses" * "até à conclusão do estudo, máximo 15 anos"
Uma escala visual analógica na qual os pacientes classificam o seu estado de saúde atual numa escala de 0 ("o pior possível") a 100 ("o melhor possível").
* "Linha de base" * "a cada seis meses" * "até à conclusão do estudo, máximo 15 anos"
DMD-QoL
Prazo: * "Linha de base" * "a cada seis meses" * "até à conclusão do estudo, no máximo 15 anos"
O DMD-QoL é um questionário específico para a doença, concebido para avaliar a qualidade de vida relacionada com a saúde das pessoas com distrofia muscular de Duchenne. Tem em conta os aspectos físicos, emocionais e sociais, bem como o impacto da doença na vida quotidiana. No DMD-QoL, os valores brutos das escalas individuais são normalmente transformados numa escala de 0 a 100. 0 representa a pior qualidade de vida relacionada com a saúde possível, enquanto 100 representa a melhor qualidade de vida relacionada com a saúde possível - valores mais elevados indicam, portanto, uma qualidade de vida percecionada melhor.
* "Linha de base" * "a cada seis meses" * "até à conclusão do estudo, no máximo 15 anos"

Colaboradores e Investigadores

É aqui que você encontrará pessoas e organizações envolvidas com este estudo.

Patrocinador

Investigadores

  • Investigador principal: Ulrike Schara-Schmidt, Prof. Dr., Universitätsklinikum Essen, Klinik für Kinderheilkunde
  • Diretor de estudo: Andreas Ziegler, Dr., Universitätsklinikum Heidelberg, Zentrum für Kinder- und Jugendmedizin

Publicações e links úteis

A pessoa responsável por inserir informações sobre o estudo fornece voluntariamente essas publicações. Estes podem ser sobre qualquer coisa relacionada ao estudo.

Datas de registro do estudo

Essas datas acompanham o progresso do registro do estudo e os envios de resumo dos resultados para ClinicalTrials.gov. Os registros do estudo e os resultados relatados são revisados ​​pela National Library of Medicine (NLM) para garantir que atendam aos padrões específicos de controle de qualidade antes de serem publicados no site público.

Datas Principais do Estudo

Início do estudo (Estimado)

1 de abril de 2026

Conclusão Primária (Estimado)

1 de dezembro de 2040

Conclusão do estudo (Estimado)

1 de junho de 2041

Datas de inscrição no estudo

Enviado pela primeira vez

16 de janeiro de 2026

Enviado pela primeira vez que atendeu aos critérios de CQ

6 de fevereiro de 2026

Primeira postagem (Real)

11 de fevereiro de 2026

Atualizações de registro de estudo

Última Atualização Postada (Real)

11 de fevereiro de 2026

Última atualização enviada que atendeu aos critérios de controle de qualidade

6 de fevereiro de 2026

Última verificação

1 de fevereiro de 2026

Mais Informações

Termos relacionados a este estudo

Plano para dados de participantes individuais (IPD)

Planeja compartilhar dados de participantes individuais (IPD)?

NÃO

Informações sobre medicamentos e dispositivos, documentos de estudo

Estuda um medicamento regulamentado pela FDA dos EUA

Não

Estuda um produto de dispositivo regulamentado pela FDA dos EUA

Não

Essas informações foram obtidas diretamente do site clinicaltrials.gov sem nenhuma alteração. Se você tiver alguma solicitação para alterar, remover ou atualizar os detalhes do seu estudo, entre em contato com register@clinicaltrials.gov. Assim que uma alteração for implementada em clinicaltrials.gov, ela também será atualizada automaticamente em nosso site .

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