Genomförbarhetstest av behandlingsprogrammet iACT-by Proxy - Experimentell design för ett enda fall

Bakgrund

Hälsoångest genom proxy är ett nyligen beskrivet fenomen, där föräldern har en ihållande och plågsam rädsla för att hans eller hennes barn kan drabbas av en allvarlig sjukdom som förbises. Dessa påträngande tankar kan leda till överdriven uppmärksamhet riktad mot barnets kropp och en tendens att tolka naturliga kroppsförnimmelser som onormala. Som en konsekvens kan föräldrar med hälsoångest genom ombud upprepade gånger utföra kroppsinspektioner av sitt barn eller låta utföra medicinska undersökningar (1, 2). Som en möjlig konsekvens av detta föräldrabeteende kan barnet löpa risk att utveckla liknande maladaptiva sjukdomsbeteenden, sjukdomsuppfattningar och sjukdomsbekymmer(3).

Forskning om föräldrar som lider av hälsoångest har funnit tecken på att hälsoångestsymtom överförs från förälder till barn (4, 5) som tyder på att förälderns svar på barnets hälsoproblem (6) och hur föräldern hanterar sina egna symtom kan påverka hälsan attityder och beteenden hos barnet (7-10). Denna risk kan vara särskilt hög om föräldern lider av hälsoångest genom proxy eftersom barnet utsätts för en särskild upptagenhet och rädsla för sjukdom och symtom. Av dessa skäl är hälsoångest genom proxy ett viktigt men försummat kliniskt fenomen. Därför är det viktigt att utveckla och testa behandling riktad mot hälsoångest genom proxy.

Internetbaserad behandling är ett relativt nytt tillvägagångssätt som kan jämföras med behandling ansikte mot ansikte (15, 16). Forskningskliniken för funktionella störningar och psykosomatiska sjukdomar (Research Clinic), Aarhus Universitetssjukhus (AUH) har nyligen utvecklat ett internetbaserat behandlingsprogram (iACT) för hälsoångest baserat på principer från Acceptance and Commitment Therapy (ACT)(17). Denna behandling har visat lovande resultat (14, 18) och används som mall för utveckling av specialiserad behandling för föräldrar med hälsoångest genom proxy. Behandlingen kallas iACT-by proxy och är inriktad på föräldrars maladaptiva ångestdrivna beteende gentemot sitt barn med fokus på exponeringsterapi inom ramen för ACT-principerna.

Syftet med studien är att testa genomförbarheten och den möjliga effekten av iACT-by proxy-behandlingsprogrammet för hälsoångest genom proxy med hjälp av en experimentell design i ett fall.

Hypoteser

• Patienter kommer att rapportera en signifikant minskning av utvalda självrapporteringsmått på hälsoångest genom proxysvar varannan dag när man jämför baslinjeperioden med interventionsperioden.
• Patients självrapporterande mått på hälsoångest genom proxy, känslomässigt lidande och sjukdomsuppfattning och katastrofal när barnet har symtom kommer att ha minskat efter intervention.

Kriterier för framgång av genomförbarhet

• Behandlingsmodulerna kommer att tas väl emot av patienterna vad gäller format, längd, innehåll och kontakt till terapeuten mätt genom patientens självrapportering på utvalda frågor och med semistrukturerade intervjuer.
• Patienterna kommer att logga in på modulerna varje vecka och kommer att slutföra minst 6 av 8 moduler i behandlingen. En modul är klar när all text har lästs i modulen och motsvarande övningar har utförts.
• Självrapporterade negativa effekter av att delta är låga.

Metod

Deltagare och rekrytering

Patienterna ansöker om deltagande i projektet via webbsidan www.helbredsangst.dk med NemID. På webbsidan hittar patienten information om hälsoångest via proxy och forskningsprojektet.

Vid inloggning möts deltagaren av skriftlig information om deltagande och ett efterföljande samtycke som ger tillstånd till vårdpersonal i projektet att direkt samla in hälsouppgifter från patientjournalen och använda enkätdata för forskningsändamål i anonymiserad form. NemID accepteras som digital signatur av Dataskyddsmyndigheten. Efter samtyckesförklaringen omdirigeras deltagaren till ett frågeformulär om fysiska och psykiska symtom samt personlig bakgrundsinformation. Om frågeformuläret är komplett och samtycket undertecknat är deltagaren självremitterad. Deltagaren kommer att bjudas in till en videobedömning via e-boks.

bedömning

Alla deltagare bedöms med hjälp av en kortare standardiserad diagnostisk intervju baserad på SCAN (Schedules for Clinical Assessment in Neuropsychiatry (21)) och kompletteras med bedömning av hälsoångest genom proxy med HAPYS. Den lämnade informationen från patientjournalen om patienternas somatiska och psykiatriska hälsouppgifter är nödvändig kompletterande information för att kunna göra en noggrann bedömning.

Intervjun genomförs med hjälp av en krypterad länk till en videotjänst som är värd för Region Central Denmark (rooms.rm.dk) som följer den allmänna dataskyddsförordningen (GDPR). I början av intervjun ser hälso- och sjukvårdspersonalen till att intervjun blir oavbruten. Deltagaren kan ha lekmannarepresentant närvarande under intervjun om så önskas.

Informerat samtycke

Alla deltagare får skriftlig och muntlig information om projektet. Deltagarna får den skriftliga informationen vid egenremiss. Verbal information ges av den vårdpersonal som utför den diagnostiska bedömningen på Forskningskliniken, AUH. De skriver under två samtycken; en när de genomför egenremissen innan diagnossamtalet, vilket ger ansvariga utredare direkt tillgång att samla in information från den elektroniska patientjournalen i syfte att använda deltagarens hälsouppgifter; och ett samtycke vid inträde i forskningsprojektet efter den diagnostiska bedömningen.

Genom att underteckna det slutliga samtycket går deltagarna in i projektet, ger tillstånd att publicera forskningsdata och ger tillåtelse att bli kontaktade under studieperioden. För att upprätthålla behandlingsansvaret uppger deltagaren ett telefonnummer till en anhörig vid självmordsmisstanke. Systemet tillåter deltagaren att logga ut och logga in igen vid ett senare tillfälle vilket ger deltagaren möjlighet att reflektera innan samtycket undertecknas. Om samtycket inte undertecknas inom två veckor efter intervjun kommer deltagaren att uteslutas från studien.

Design

Den experimentella studien i ett fall kommer att utformas med flera baslinjer som jämför individernas baslinjenivå av hälsoångest genom proxy med nivån av hälsoångest genom proxy under och efter deltagande i behandlingen (19, 22). I en multipel baslinjedesign har deltagarna olika baslinjelängder men samma interventions- och uppföljningsperiod. Baslinjen och interventionsperioden fungerar som två studietillstånd, en kontroll (baslinje) och ett behandlingstillstånd (intervention) med N jämnt fördelade mättillfällen(19). Baslinjelängden tilldelas slumpmässigt till deltagarna och fungerar som varje deltagares eget kontrollvillkor. Detta gör det möjligt att ha ett litet antal deltagare. Om interventionen visar effekt kommer en förändring i ångestnivån att upptäckas under interventionsperioden.

Mått

Alla åtgärder är självrapporterande åtgärder som erhålls genom den säkra webbaserade mjukvaruplattformen för datainsamling REDCap (Research Electronic Data Capture)(23, 24) som är värd vid Aarhus Universitet.

bedömning

• Kortversion av Schedules for Clinical Assessment in Neuropsychiatry (20, 21)
• The Health Anxiety by Proxy Scale (HAPYS) (Ingeman et al., inlämnad)

Primärt resultat

Målmåtten för hälsoångest genom proxy besvaras genom en länk i ett SMS till deltagarna varannan dag från början av baslinjen till slutet av uppföljningen. Ordningen på föremålen kommer att vara slumpmässig varje dag. Målmåtten innehåller kärnegenskaper för hälsoångest genom proxy som har valts från HAPYS baserat på följande:

Sekundärt utfall

Standardiserade självrapporteringsfrågeformulär kommer att besvaras fyra gånger under studieperioden (före baslinjen, precis innan behandlingen påbörjas (slutet av baslinjen), behandlingens slut och vid 4 veckors uppföljning.

Genomförbarhetsresultat

Deltagarna ombeds ge feedback om behandlingsprogrammets format, längd och innehåll samt om kontakten med terapeuten efter varje behandlingsmodul och i en semistrukturerad telefonintervju med doktoranden efter avslutad behandling. .

Intervention

Behandlingen är ett åtta veckor långt terapeutstödt internetbaserat program baserat på skriftlig psykoedukation, ljudfiler, beteendeexponeringsövningar, läxor och videor fördelade i åtta korta moduler.

Dataanalys

Analysen kommer att delas in i primärt utfall och sekundärt utfall. Det primära resultatet kommer att analyseras med hjälp av visuell analys av plottande data och observera om måtten minskar vid tidpunkten för interventionsinträde (19). Vidare kommer att använda en Bayesiansk analys av kliniskt signifikanta förändringar att kvantifiera bevisen för storleken och närvaron av en interventionseffekt (35, 36). Det sekundära utfallet analyseras genom att bestämma Jacobsens Reliable Change Index och utifrån detta fastställa att förändringen som ses inte är resultatet av mätfel och om den är kliniskt signifikant (19, 37). Fritextsvaren online och intervjun om formaliteter och kontakt med terapeut kommer att utforskas med hjälp av tematisk analys med fokus på alla deltagares upplevelser.

Finansiering

Doktoranden och Institutionen för barn- och ungdomspsykiatri har initierat forskningsprojektet i samarbete med Forskningskliniken, AUH och fått medel från ett flertal fonder.

Etik

Projektet bedrivs i enlighet med reglerna i Helsingforsdeklarationen. Projektet är registrerat under Region Midtjyllands register över forskningsprojekt (Den interne fortegnelse over forskningsprojekter ved Region Midt; 1-16-02-921-17).

Det finns inga tidigare forskningsdata som tyder på att internetbaserad behandling av hälsoångest, ångest eller depression är förknippad med någon form av risk (12, 14-16, 18).

Dataskydd

All information som rör deltagarna skyddas av dataskyddslagen och dataskyddsförordningen. Alla personuppgifter inklusive namn, telefonnummer och personnummer är krypterade. Enkäterna är inte personligt identifierbara utan har ett slumpmässigt ID-nummer. Deltagarna lämnar skriftligt informerat samtycke till att publicera data i ett enda fallformat där varje deltagares data rapporteras separat, men anonymiseras.

Plattformen som är värd för behandlingsprogrammet har utvecklats och programmerats vid Forskningskliniken för funktionella störningar och psykosomatik. All åtkomst till servern går genom en krypterad SSL-anslutning och datapoolning loggas med IP och användar-ID. NemID används för att logga in på plattformen. Tillgång till enkätdata ges endast till forskare i projektet och uppgifterna kommer att bevaras anonymt efter projektets slut.

Projektgrupp

Projektet bedrivs vid Forskningskliniken i samarbete med Barn- och ungdomspsykiatriavdelningen, AUH.

Projektgruppen består av Katrine Ingeman Beck, psykolog (doktorand)1,2, Charlotte Ulrikka Rask, MD, professor, PhD1,2 (huvudhandledare); Lisbeth Frostholm, chefpsykolog, docent, PhD3,2 (Bihandledare); Kristi Wright, psykolog, docent, PhD4 (medhandledare); Ditte Hoffmann Jensen, psykolog, PhD3 (Bihandledare).

1. Avdelningen för barn- och ungdomspsykiatri, AUH, Psykiatri, Århus, Danmark.
2. Institutionen för klinisk medicin, Aarhus Universitet, Danmark
3. Forskningskliniken, AUH, Århus, Danmark.
4. Institutionen för psykologi, Konstnärliga fakulteten, University of Regina, Kanada.