Resultado a largo plazo de DBS versus tratamiento con toxina botulínica en la distonía cervical

La distonía cervical (DC) es la distonía aislada más común en adultos, con una prevalencia de 9-13/100000. La EC tiene una edad media de aparición de 40 años y es casi el doble de común en mujeres que en hombres. En la mayoría de los pacientes, los síntomas de distonía cervical pueden controlarse bien con inyecciones de toxina botulínica (BoNT) y medidas de tratamiento de apoyo. Sin embargo, entre una quinta y una tercera parte de los pacientes no obtienen suficiente alivio con la terapia con BoNT a largo plazo, lo que reduce la calidad de vida. La estimulación cerebral profunda en la parte posteroventral del globo pálido interno (GPi-DBS) se ha establecido como un tratamiento eficaz de la distonía cervical, incluso como parte de la distonía generalizada primaria, la distonía segmentaria o focal.

El resultado a largo plazo de la DBS pálida en la distonía cervical solo se ha publicado en algunas series más pequeñas. En un estudio prospectivo de un solo centro con evaluaciones de resultados cegadas de ocho pacientes con EC, se encontró una mejora promedio del 70 % en la puntuación de Severidad de la TWSTRS y una mejora del 91 % y 92 %, respectivamente, en las puntuaciones de Discapacidad y Dolor. en una mediana de seguimiento de 30 meses (Skogseid IM et al, 2012). Las dos series no enmascaradas más grandes mostraron mejoras promedio de la puntuación de gravedad TWSTRS del 55 % y el 58 %, en un seguimiento medio de 32 meses (n=10) y 2 años (n=6), respectivamente (Hung SW et al, 2007, Cacciola F et al, 2010).

Aunque estos estudios son prometedores, hay una falta de documentación del resultado de GPi-DBS en EC más allá de los 3 años de tratamiento y en materiales de pacientes más grandes. Además, faltan estudios que comparen la gravedad de los síntomas restantes de EC y la calidad de vida específica de la enfermedad entre una cohorte de DBS tratada a largo plazo y una cohorte que recibe tratamiento a largo plazo con BoNT.

Por lo tanto, los investigadores realizarán un estudio observacional transversal de pacientes que fueron operados en el Hospital de la Universidad de Oslo con un dispositivo Medtronic DBS dirigido al GPi bilateralmente de 2004 a 2017, y que han sido tratados con GPi-DBS crónica durante un mínimo de 3 años y hasta 13 años. El objetivo principal es evaluar la gravedad restante de la EC y la calidad de vida (QoL) relacionada con la EC en este grupo tratado con DBS y comparar esto con un grupo de pacientes con EC de la misma edad y género tratados con inyecciones de BoNT durante un mínimo de 3 años (grupo BoNT).

Las principales medidas de resultado son la Escala de calificación de tortícolis espasmódica occidental de Toronto (TWSTRS), con sus tres subpuntuaciones: gravedad, discapacidad y dolor, y el Perfil de impacto de distonía cervical-58 (CDIP-58), que es un cuestionario autoevaluado para la enfermedad. -Calidad de vida específica. El criterio principal de valoración del estudio es la diferencia en la puntuación total de TWSTRS entre los dos grupos de tratamiento en el momento del seguimiento a largo plazo. El grupo de BoNT se evaluará con TWSTRS tanto antes como 4-6 semanas después de la última inyección, pero la puntuación de 4-6 semanas después de la inyección se usará para compararla con el grupo de DBS. En el grupo DBS, el total de TWSTRS y las subpuntuaciones obtenidas en la evaluación a largo plazo también se compararán con las puntuaciones que se obtuvieron antes de la operación como parte del estudio de rutina. Los criterios de valoración secundarios son la puntuación de gravedad, discapacidad y dolor de TWSTRS y las puntuaciones totales de CDIP-58. Las variables exploratorias son las ocho puntuaciones de síntomas/dominios del CDIP-58 y la escala analógica visual para la carga global de la enfermedad (VAS-GBD), en el seguimiento a largo plazo. Otras variables de resultado son las complicaciones y los eventos adversos graves de los dos tipos de tratamiento, y las puntuaciones de Ansiedad y Depresión de la Escala Hospitalaria de Ansiedad y Depresión (HADS).

Los investigadores plantean la hipótesis de que el grupo tratado con DBS tendrá una puntuación total TWSTRS media significativamente más baja en el seguimiento a largo plazo que el grupo tratado con BoNT.