- ICH GCP
- Registro de ensayos clínicos de EE. UU.
- Ensayo clínico NCT04693598
Ensayo clínico de transferencia de genes para la enfermedad de Krabbe (RESKUE)
29 de mayo de 2026 actualizado por: Forge Biologics, Inc
Un estudio clínico de fase 1/2 de transferencia de genes por vía intravenosa con un vector AAVrh10 que expresa GALC en sujetos Krabbe que reciben un trasplante de células madre hematopoyéticas (RESKUE)
Este es un estudio de escalada de dosis no aleatorizado y no enmascarado de AAVrh10 intravenoso después de un trasplante de células madre hematopoyéticas (HSCT) en el que los sujetos recibirán un trasplante de células hematopoyéticas estándar para la enfermedad de Krabbe, seguido de una infusión única de una terapia génica de virus adenoasociado. producto.
Se utilizarán sujetos extensos de historia natural para comparar como grupo de control.
Descripción general del estudio
Estado
Activo, no reclutando
Condiciones
Intervención / Tratamiento
Tipo de estudio
Intervencionista
Inscripción (Estimado)
6
Fase
- Fase 2
- Fase 1
Contactos y Ubicaciones
Esta sección proporciona los datos de contacto de quienes realizan el estudio e información sobre dónde se lleva a cabo este estudio.
Ubicaciones de estudio
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Michigan
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Ann Arbor, Michigan, Estados Unidos, 48109
- University of Michigan Hospitals - Michigan Medicine
-
-
Criterios de participación
Los investigadores buscan personas que se ajusten a una determinada descripción, denominada criterio de elegibilidad. Algunos ejemplos de estos criterios son el estado de salud general de una persona o tratamientos previos.
Criterio de elegibilidad
Edades elegibles para estudiar
3 años a 2 años (Niño)
Acepta Voluntarios Saludables
No
Descripción
Criterios de inclusión:
Diagnóstico de la enfermedad de Krabbe infantil, caracterizado por los siguientes criterios que se describen a continuación:
- Niveles de actividad de galactocerebrosidasa (GALC) en leucocitos compatibles con el diagnóstico de enfermedad de Krabbe según el laboratorio que publica los resultados; Y AL MENOS UNO DE LOS SIGUIENTES:
- Psicosina elevada predictiva de enfermedad infantil ≥ 9,0 nmol/L; O
- Hallazgos de imagen o neurofisiológicos consistentes con la enfermedad de Krabbe (CSF, MRI, NCV, ABR); O
- Dos mutaciones patogénicas previstas en GALC.
- Edad en el momento de la selección: 1 día a 12 meses
- El participante ha sido considerado elegible para el tratamiento con HSCT (estándar de atención) o está dentro de las dos semanas posteriores a la infusión de HSC
- Los padres o el tutor legal del participante dan su consentimiento para participar en el estudio y brindan su consentimiento informado de acuerdo con las pautas del IRB antes de que se realice cualquier procedimiento del estudio.
- Padre(s) y/o tutor legal capaz de cumplir con el protocolo clínico
El participante debe tener una función adecuada de los órganos en el momento de la evaluación, según lo medido por:
- Creatinina ≤ 1,5 veces el límite superior del aclaramiento de creatinina normal y apropiado para la edad ≥ 60 ml/min/1,73 m2
- Transaminasas hepáticas (ALT/AST) ≤ 2 veces el límite superior normal relacionado con la edad
- Fracción de eyección > 50% por ecocardiograma u otro estudio apropiado sin evidencia de hipertensión pulmonar.
- Prueba de evaluación pulmonar que demuestra un oxímetro de pulso en reposo > 92 % con aire ambiente
- Pruebas de coagulación dentro del 110% de los rangos normales para la edad. (PT/INR y PTT)
Criterio de exclusión:
- Antecedentes de tratamiento previo con un producto de terapia génica
- Presencia de anomalía congénita mayor que afecta al sistema neurológico
- Presencia de cualquier déficit neurocognitivo o daño cerebral no atribuible a la enfermedad de Krabbe
- Aspiración activa
- Signos de infección activa o enfermedad por citomegalovirus, adenovirus u otros virus
- VIH positivo
- Infección bacteriana o fúngica descontrolada y progresiva.
- Presencia de alguna contraindicación para la RM
- Uso de cualquier producto en investigación antes de la inscripción en el estudio o la inscripción actual en otro estudio que involucre intervenciones clínicas
- Cualquier otra condición médica, enfermedad intercurrente grave o circunstancia atenuante que, en opinión del PI, impediría la participación en el estudio.
- Enfermedad venooclusiva (EVO) en curso determinada por ultrasonido hepático (ascitis moderada y flujo de la vena porta estático o retrógrado) el día antes de la infusión de FBX-101.
Plan de estudios
Esta sección proporciona detalles del plan de estudio, incluido cómo está diseñado el estudio y qué mide el estudio.
¿Cómo está diseñado el estudio?
Detalles de diseño
- Propósito principal: Tratamiento
- Asignación: No aleatorizado
- Modelo Intervencionista: Asignación Secuencial
- Enmascaramiento: Ninguno (etiqueta abierta)
Armas e Intervenciones
Grupo de participantes/brazo |
Intervención / Tratamiento |
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Experimental: Cohorte 1: dosis baja de FBX-101 (también conocido como AAVrh.10-GALC)
Los participantes recibirán una única infusión en la dosis más baja (N=3 participantes)
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Un vector de transferencia génica de virus adenoasociado de replicación deficiente que expresa el ADNc de la galactocerebrosidasa humana (GALC) se administrará una sola vez a través de un catéter venoso insertado en una vena periférica de una extremidad.
Otros nombres:
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Experimental: Cohorte 2 - Dosis alta FBX-101 (también conocido como AAVrh.10-GALC)
Los participantes recibirán una única infusión en la dosis más alta (N=3 participantes)
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Un vector de transferencia génica de virus adenoasociado de replicación deficiente que expresa el ADNc de la galactocerebrosidasa humana (GALC) se administrará una sola vez a través de un catéter venoso insertado en una vena periférica de una extremidad.
Otros nombres:
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¿Qué mide el estudio?
Medidas de resultado primarias
Medida de resultado |
Periodo de tiempo |
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Seguridad evaluada por la incidencia y la gravedad de los eventos adversos y los eventos adversos graves que se atribuyen a FBX-101.
Periodo de tiempo: 24 meses
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24 meses
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Seguridad evaluada por incidente de injerto de HSCT.
Periodo de tiempo: 24 meses
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24 meses
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Medidas de resultado secundarias
Medida de resultado |
Periodo de tiempo |
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Eficacia evaluada por la mejora de la probabilidad de lograr una sedestación independiente en comparación con los pacientes no tratados o aquellos que solo recibieron HSCT.
Periodo de tiempo: 12 meses y 24 meses
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12 meses y 24 meses
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Eficacia evaluada mediante la mejora de la función motora gruesa medida por la Escala motora del desarrollo de Peabody, segunda edición (PDMS-2) por encima de una edad funcional equivalente a 12 meses en comparación con pacientes no tratados o aquellos que recibieron TCMH únicamente
Periodo de tiempo: 24 meses
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24 meses
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Colaboradores e Investigadores
Aquí es donde encontrará personas y organizaciones involucradas en este estudio.
Patrocinador
Publicaciones y enlaces útiles
La persona responsable de ingresar información sobre el estudio proporciona voluntariamente estas publicaciones. Estos pueden ser sobre cualquier cosa relacionada con el estudio.
Publicaciones Generales
- Heller G, Bradbury AM, Sands MS, Bongarzone ER. Preclinical studies in Krabbe disease: A model for the investigation of novel combination therapies for lysosomal storage diseases. Mol Ther. 2023 Jan 4;31(1):7-23. doi: 10.1016/j.ymthe.2022.09.017. Epub 2022 Oct 4.
- Bradbury AM, Bagel J, Swain G, Miyadera K, Pesayco JP, Assenmacher CA, Brisson B, Hendricks I, Wang XH, Herbst Z, Pyne N, Odonnell P, Shelton GD, Gelb M, Hackett N, Szabolcs P, Vite CH, Escolar M. Combination HSCT and intravenous AAV-mediated gene therapy in a canine model proves pivotal for translation of Krabbe disease therapy. Mol Ther. 2024 Jan 3;32(1):44-58. doi: 10.1016/j.ymthe.2023.11.014. Epub 2023 Nov 11.
Enlaces Útiles
- Bascou, N., DeRenzo, A., Poe, M. & Escolar, M., 2018. A prospective natural history study of Krabbe disease in a patient cohort with onset between 6 months and 3 years of life. Orphanet Journal of Rare Diseases, pp. 1-17.
- Beltran-Quintero, M. et al., 2019. Early progression of Krabbe disease in patients with symptom onset between 0 and 5 months. Orphanet Journal of Rare Diseases, pp. 1-13.
- Bradbury, A. et al., 2018. AAVrh10 Gene Therapy Ameliorates Central and Peripheral Nervous System Disease in Canine Globoid Cell Leukodystrophy (Krabbe Disease). Human Gene Therapy, pp. 785-801.
- Escolar, M. et al., 2005. Transplantation of Umbilical-Cord Blood in Babies with Infantile Krabbe's Disease. The New England Journal of Medicine, pp. 2069-2081.
- Escolar, M. et al., 2016. Clinical management of Krabbe disease. Journal of Neuroscience Research, pp. 1118-1125.
- Rafi, M., Luzi, P. & Wenger, D., 2020. Conditions for combining gene therapy with bone marrow transplantation in murine Krabbe disease. BioImpacts, pp. 105-115.
- Bradbury et al. 2023.Combination HSCT and intravenous AAV-mediated gene therapy in a canine model proves pivotal for translation of Krabbe disease therapy. Molecular Therapy, November 2023:S1525-0016(23)00615-9.
Fechas de registro del estudio
Estas fechas rastrean el progreso del registro del estudio y los envíos de resultados resumidos a ClinicalTrials.gov. Los registros del estudio y los resultados informados son revisados por la Biblioteca Nacional de Medicina (NLM) para asegurarse de que cumplan con los estándares de control de calidad específicos antes de publicarlos en el sitio web público.
Fechas importantes del estudio
Inicio del estudio (Actual)
5 de noviembre de 2021
Finalización primaria (Estimado)
1 de noviembre de 2026
Finalización del estudio (Estimado)
1 de noviembre de 2026
Fechas de registro del estudio
Enviado por primera vez
30 de diciembre de 2020
Primero enviado que cumplió con los criterios de control de calidad
30 de diciembre de 2020
Publicado por primera vez (Actual)
5 de enero de 2021
Actualizaciones de registros de estudio
Última actualización publicada (Actual)
2 de junio de 2026
Última actualización enviada que cumplió con los criterios de control de calidad
29 de mayo de 2026
Última verificación
1 de mayo de 2026
Más información
Términos relacionados con este estudio
Palabras clave
Términos MeSH relevantes adicionales
- Enfermedades Cerebrales
- Enfermedades del Sistema Nervioso Central
- Enfermedades del Sistema Nervioso
- Metabolismo, errores congénitos
- Enfermedades Genéticas Congénitas
- Enfermedades metabólicas
- Enfermedades desmielinizantes
- Trastornos del metabolismo de los lípidos
- Enfermedades Cerebrales Metabólicas Congénitas
- Enfermedades Cerebrales Metabólicas
- Enfermedades desmielinizantes hereditarias del sistema nervioso central
- Leucoencefalopatías
- Metabolismo de lípidos, errores congénitos
- Enfermedades de almacenamiento lisosomal, sistema nervioso
- Esfingolipidosis
- Lipidosis
- Enfermedades y anomalías congénitas, hereditarias y neonatales
- Enfermedades Nutricionales y Metabólicas
- Enfermedades de almacenamiento lisosomal
- Leucodistrofia De Células Globoides
Otros números de identificación del estudio
- FBX-101-RESKUE
Plan de datos de participantes individuales (IPD)
¿Planea compartir datos de participantes individuales (IPD)?
NO
Descripción del plan IPD
No hay ningún plan para compartir datos.
Información sobre medicamentos y dispositivos, documentos del estudio
Estudia un producto farmacéutico regulado por la FDA de EE. UU.
Sí
Estudia un producto de dispositivo regulado por la FDA de EE. UU.
No
Esta información se obtuvo directamente del sitio web clinicaltrials.gov sin cambios. Si tiene alguna solicitud para cambiar, eliminar o actualizar los detalles de su estudio, comuníquese con register@clinicaltrials.gov. Tan pronto como se implemente un cambio en clinicaltrials.gov, también se actualizará automáticamente en nuestro sitio web. .