- ICH GCP
- Amerikanska kliniska prövningsregistret
- Klinisk prövning NCT04693598
Gene Transfer Clinical Trial för Krabbes sjukdom (RESKUE)
29 maj 2026 uppdaterad av: Forge Biologics, Inc
En fas 1/2 klinisk studie av intravenös genöverföring med en AAVrh10-vektor som uttrycker GALC i Krabbe-patienter som får hematopoetisk stamcellstransplantation (RESKUE)
Detta är en icke-blind, icke-randomiserad dosökningsstudie av intravenös AAVrh10 efter hematopoetisk stamcellstransplantation (HSCT) där försökspersoner kommer att få hematopoetisk celltransplantation av standardvård för Krabbes sjukdom, följt av en enda infusion av en adenoassocierad virusgenterapi. produkt.
Omfattande naturhistoriska ämnen kommer att användas för att jämföra som kontrollgrupp.
Studieöversikt
Status
Aktiv, inte rekryterande
Betingelser
Intervention / Behandling
Studietyp
Interventionell
Inskrivning (Beräknad)
6
Fas
- Fas 2
- Fas 1
Kontakter och platser
Det här avsnittet innehåller kontaktuppgifter för dem som genomför studien och information om var denna studie genomförs.
Studieorter
-
-
Michigan
-
Ann Arbor, Michigan, Förenta staterna, 48109
- University of Michigan Hospitals - Michigan Medicine
-
-
Deltagandekriterier
Forskare letar efter personer som passar en viss beskrivning, så kallade behörighetskriterier. Några exempel på dessa kriterier är en persons allmänna hälsotillstånd eller tidigare behandlingar.
Urvalskriterier
Åldrar som är berättigade till studier
3 år till 2 år (Barn)
Tar emot friska volontärer
Nej
Beskrivning
Inklusionskriterier:
Diagnos av infantil Krabbe-sjukdom, kännetecknad av följande kriterier som beskrivs nedan:
- Galaktocerebrosidas (GALC) aktivitetsnivåer i leukocyter som är kompatibla med diagnosen Krabbes sjukdom enligt labbet som släpper resultaten; OCH MINST NÅGOT AV FÖLJANDE:
- Förhöjd psykosin som förutsäger infantil sjukdom ≥ 9,0 nmol/L; ELLER
- Imaging eller neurofysiologiska fynd som överensstämmer med Krabbes sjukdom (CSF, MRI, NCV, ABR); ELLER
- Två förutspådda patogena GALC-mutationer.
- Ålder vid tidpunkten för screening: 1 dag till 12 månader
- Deltagaren har ansetts vara kvalificerad för behandling med HSCT (standard of care) eller är inom två veckor efter HSC-infusion
- Deltagarens föräldrar eller vårdnadshavare samtycker till att delta i studien och ger informerat samtycke enligt IRB:s riktlinjer innan några studieprocedurer utförs
- Förälder(ar) och/eller vårdnadshavare kan följa det kliniska protokollet
Deltagaren måste ha adekvat organfunktion vid tidpunkten för screening mätt med:
- Kreatinin ≤ 1,5x övre gräns för ålder lämplig normal och kreatininclearance ≥ 60 ml/min/1,73 m2
- Levertransaminaser (ALAT/ASAT) ≤ 2x åldersrelaterad övre normalgräns
- Utstötningsfraktion på > 50 % genom ekokardiogram eller annan lämplig studie utan tecken på pulmonell hypertoni.
- Pulmonell utvärderingstest som visar vilopulsoximeter > 92 % på rumsluft
- Koagulationstester inom 110 % av normala intervall för ålder. (PT/INR och PTT)
Exklusions kriterier:
- Historik om tidigare behandling med en genterapiprodukt
- Förekomst av större medfödd anomali som påverkar det neurologiska systemet
- Förekomst av neurokognitivt underskott eller hjärnskada som inte kan tillskrivas Krabbes sjukdom
- Aktiv strävan
- Tecken på aktiv infektion eller sjukdom från cytomegalovirus, adenovirus eller andra virus
- Hivpositiv
- Okontrollerad och progressiv bakteriell eller svampinfektion.
- Förekomst av någon kontraindikation för MRT
- Användning av någon prövningsprodukt före studieregistrering eller aktuell registrering i en annan studie som involverar kliniska interventioner
- Alla andra medicinska tillstånd, allvarliga tillkommande sjukdomar eller förmildrande omständigheter som enligt PI:s åsikt skulle utesluta deltagande i studien
- Pågående veno-ocklusiv sjukdom (VOD) som bestäms av leverultraljud (måttlig ascites och statiskt eller retrograd portalvenflöde) dagen före FBX-101-infusion.
Studieplan
Det här avsnittet ger detaljer om studieplanen, inklusive hur studien är utformad och vad studien mäter.
Hur är studien utformad?
Designdetaljer
- Primärt syfte: Behandling
- Tilldelning: Icke-randomiserad
- Interventionsmodell: Sekventiell tilldelning
- Maskning: Ingen (Open Label)
Vapen och interventioner
Deltagargrupp / Arm |
Intervention / Behandling |
|---|---|
|
Experimentell: Kohort 1 – lågdos FBX-101 (alias AAVrh.10-GALC)
Deltagarna kommer att få en enda infusion vid den lägre dosen (N=3 deltagare)
|
En replikationsdefekt adenoassocierad virusgenöverföringsvektor som uttrycker humant galaktocerebrosidas (GALC) cDNA kommer att levereras en gång genom en venkateter som sätts in i en perifer extremitetsven.
Andra namn:
|
|
Experimentell: Kohort 2 - Hög dos FBX-101 (alias AAVrh.10-GALC)
Deltagarna kommer att få en enda infusion vid den högre dosen (N=3 deltagare)
|
En replikationsdefekt adenoassocierad virusgenöverföringsvektor som uttrycker humant galaktocerebrosidas (GALC) cDNA kommer att levereras en gång genom en venkateter som sätts in i en perifer extremitetsven.
Andra namn:
|
Vad mäter studien?
Primära resultatmått
Resultatmått |
Tidsram |
|---|---|
|
Säkerhet bedömd utifrån incidens och svårighetsgrad av biverkningar och allvarliga biverkningar som tillskrivs FBX-101.
Tidsram: 24 månader
|
24 månader
|
|
Säkerhet bedömd av HSCT-incident av engraftment.
Tidsram: 24 månader
|
24 månader
|
Sekundära resultatmått
Resultatmått |
Tidsram |
|---|---|
|
Effekt som bedöms genom förbättring av sannolikheten för att uppnå oberoende sittande jämfört med obehandlade patienter eller de som endast får HSCT.
Tidsram: 12 månader och 24 månader
|
12 månader och 24 månader
|
|
Effekt bedömd genom förbättring av grovmotorisk funktion mätt med Peabody Developmental Motor Scale 2nd Edition (PDMS-2) över en funktionell ålder motsvarande 12 månader jämfört med obehandlade patienter eller de som endast får HSCT
Tidsram: 24 månader
|
24 månader
|
Samarbetspartners och utredare
Det är här du hittar personer och organisationer som är involverade i denna studie.
Sponsor
Publikationer och användbara länkar
Den som ansvarar för att lägga in information om studien tillhandahåller frivilligt dessa publikationer. Dessa kan handla om allt som har med studien att göra.
Allmänna publikationer
- Heller G, Bradbury AM, Sands MS, Bongarzone ER. Preclinical studies in Krabbe disease: A model for the investigation of novel combination therapies for lysosomal storage diseases. Mol Ther. 2023 Jan 4;31(1):7-23. doi: 10.1016/j.ymthe.2022.09.017. Epub 2022 Oct 4.
- Bradbury AM, Bagel J, Swain G, Miyadera K, Pesayco JP, Assenmacher CA, Brisson B, Hendricks I, Wang XH, Herbst Z, Pyne N, Odonnell P, Shelton GD, Gelb M, Hackett N, Szabolcs P, Vite CH, Escolar M. Combination HSCT and intravenous AAV-mediated gene therapy in a canine model proves pivotal for translation of Krabbe disease therapy. Mol Ther. 2024 Jan 3;32(1):44-58. doi: 10.1016/j.ymthe.2023.11.014. Epub 2023 Nov 11.
Användbara länkar
- Bascou, N., DeRenzo, A., Poe, M. & Escolar, M., 2018. A prospective natural history study of Krabbe disease in a patient cohort with onset between 6 months and 3 years of life. Orphanet Journal of Rare Diseases, pp. 1-17.
- Beltran-Quintero, M. et al., 2019. Early progression of Krabbe disease in patients with symptom onset between 0 and 5 months. Orphanet Journal of Rare Diseases, pp. 1-13.
- Bradbury, A. et al., 2018. AAVrh10 Gene Therapy Ameliorates Central and Peripheral Nervous System Disease in Canine Globoid Cell Leukodystrophy (Krabbe Disease). Human Gene Therapy, pp. 785-801.
- Escolar, M. et al., 2005. Transplantation of Umbilical-Cord Blood in Babies with Infantile Krabbe's Disease. The New England Journal of Medicine, pp. 2069-2081.
- Escolar, M. et al., 2016. Clinical management of Krabbe disease. Journal of Neuroscience Research, pp. 1118-1125.
- Rafi, M., Luzi, P. & Wenger, D., 2020. Conditions for combining gene therapy with bone marrow transplantation in murine Krabbe disease. BioImpacts, pp. 105-115.
- Bradbury et al. 2023.Combination HSCT and intravenous AAV-mediated gene therapy in a canine model proves pivotal for translation of Krabbe disease therapy. Molecular Therapy, November 2023:S1525-0016(23)00615-9.
Studieavstämningsdatum
Dessa datum spårar framstegen för inlämningar av studieposter och sammanfattande resultat till ClinicalTrials.gov. Studieposter och rapporterade resultat granskas av National Library of Medicine (NLM) för att säkerställa att de uppfyller specifika kvalitetskontrollstandarder innan de publiceras på den offentliga webbplatsen.
Studera stora datum
Studiestart (Faktisk)
5 november 2021
Primärt slutförande (Beräknad)
1 november 2026
Avslutad studie (Beräknad)
1 november 2026
Studieregistreringsdatum
Först inskickad
30 december 2020
Först inskickad som uppfyllde QC-kriterierna
30 december 2020
Första postat (Faktisk)
5 januari 2021
Uppdateringar av studier
Senaste uppdatering publicerad (Faktisk)
2 juni 2026
Senaste inskickade uppdateringen som uppfyllde QC-kriterierna
29 maj 2026
Senast verifierad
1 maj 2026
Mer information
Termer relaterade till denna studie
Ytterligare relevanta MeSH-villkor
- Hjärnsjukdomar
- Sjukdomar i centrala nervsystemet
- Sjukdomar i nervsystemet
- Metabolism, medfödda fel
- Genetiska sjukdomar, medfödda
- Metaboliska sjukdomar
- Demyeliniserande sjukdomar
- Lipidmetabolismstörningar
- Hjärnsjukdomar, metabola, medfödda
- Hjärnsjukdomar, metaboliska
- Ärftliga demyeliniserande sjukdomar i centrala nervsystemet
- Leukoencefalopati
- Lipidmetabolism, medfödda fel
- Lysosomala lagringssjukdomar, nervsystemet
- Sfingolipidoser
- Lipidoser
- Medfödda, ärftliga och neonatala sjukdomar och abnormiteter
- Närings- och metabola sjukdomar
- Lysosomala lagringssjukdomar
- Leukodystrofi, Globoidcell
Andra studie-ID-nummer
- FBX-101-RESKUE
Plan för individuella deltagardata (IPD)
Planerar du att dela individuella deltagardata (IPD)?
NEJ
IPD-planbeskrivning
Det finns inga planer på att dela data
Läkemedels- och apparatinformation, studiedokument
Studerar en amerikansk FDA-reglerad läkemedelsprodukt
Ja
Studerar en amerikansk FDA-reglerad produktprodukt
Nej
Denna information hämtades direkt från webbplatsen clinicaltrials.gov utan några ändringar. Om du har några önskemål om att ändra, ta bort eller uppdatera dina studieuppgifter, vänligen kontakta register@clinicaltrials.gov. Så snart en ändring har implementerats på clinicaltrials.gov, kommer denna att uppdateras automatiskt även på vår webbplats .