- ICH GCP
- Registre américain des essais cliniques
- Essai clinique NCT06290713
Étude sur les vasodilatateurs et l'exercice pour la DMD (VASO-REx)
Vasodilatateurs et exercice comme traitement adjuvant pour la dystrophie musculaire de Duchenne (étude VASO-REx)
Aperçu de l'étude
Statut
Les conditions
Intervention / Traitement
Description détaillée
La dystrophie musculaire de Duchenne (DMD) se caractérise par une détérioration musculaire rapide, des déficiences mitochondriales et vasculaires, entraînant une perte prématurée de la marche et une mortalité. Des traitements modificateurs de la maladie font leur apparition et, bien qu'ils soient censés améliorer la fonction musculaire et l'activité quotidienne chez les garçons atteints de DMD, la plupart ne sont pas conçus pour corriger la déficience vasculaire. Cette déficience est due au manque de restauration de la signalisation neuronale de l'oxyde nitrique synthase, qui est cruciale pour la vasodilatation pendant et après l'exercice. Les enquêteurs pensent que les limites de la conception de l'étude étaient responsables du manque d'efficacité. Par conséquent, cette étude associe le tadalafil à des exercices aérobiques pour nécessiter une augmentation du flux sanguin et activer le médicament.
Cet essai clinique exploratoire évaluera deux thérapies adjuvantes potentielles pour les garçons ambulatoires atteints de DMD (6 ans et plus) : 1) l'entraînement physique aérobique et 2) le tadalafil, un médicament vasodilatateur approuvé par la FDA. Les données précliniques et cliniques, y compris les découvertes récentes du laboratoire du chercheur principal, soutiennent l'utilisation de ces stratégies et leur potentiel bénéfique à la perfusion musculaire, à la fatigue et à la qualité de vie.
L'étude testera d'abord la réactivité aux médicaments (augmentation de l'oxygénation musculaire) après une dose unique. Les garçons sensibles aux médicaments atteints de DMD seront randomisés pour une intervention quotidienne de 6 mois de tadalafil ou de placebo, combinée à un entraînement par cycles structurés. Les participants recevront du matériel d'exercice à utiliser à la maison et seront surveillés par l'équipe de recherche par vidéo. L'étude quantifiera l'impact de l'intervention sur la déficience vasculaire, la physiopathologie musculaire (inflammation, accumulation de graisse, dysfonctionnement mitochondrial), fatigue d'effort et performances cyclistes.
Nos résultats devraient donner :
- Critères permettant d'identifier les patients DMD les plus susceptibles de bénéficier du tadalafil comme traitement adjuvant.
- Preuve d'une puissante synergie entre l'impact des médicaments et l'entraînement physique dans la DMD.
Type d'étude
Inscription (Estimé)
Phase
- Phase 2
Contacts et emplacements
Coordonnées de l'étude
- Nom: Tanja Taivassalo, Ph.D.
- Numéro de téléphone: 352-294-8748
- E-mail: ttaivassalo@ufl.edu
Sauvegarde des contacts de l'étude
- Nom: Ruby Sullivan, MS
- Numéro de téléphone: 352-294-5392
- E-mail: r.sullivan1@ufl.edu
Lieux d'étude
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Florida
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Gainesville, Florida, États-Unis, 32603
- Recrutement
- University of Florida Clinical and Translational Research Building
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Critères de participation
Critère d'éligibilité
Âges éligibles pour étudier
- Enfant
- Adulte
- Adulte plus âgé
Accepte les volontaires sains
La description
Critère d'intégration:
- Diagnostic de DMD confirmé par rapport génétique
- Âge minimum d'entrée de 6,0 ans
- Ambulatoire
- Sous régime glucocorticoïde stable (pendant > 3 mois)
Critère d'exclusion:
- Contre-indication à un examen d'imagerie par résonance magnétique (ex. claustrophobie sévère, implants magnétiques, incapacité/refus de réaliser un test)
- Présence de problèmes médicaux instables, notamment une cardiomyopathie sévère, une fraction d'éjection ventriculaire gauche <45 %, des anomalies de la conduction cardiaque mises en évidence sur l'ECG, des troubles épileptiques incontrôlés, une hypo ou une hypertension incontrôlée.
- Présence d'une affection secondaire ayant un impact sur la fonction musculaire ou le métabolisme musculaire (par exemple, myasthénie grave, trouble endocrinien, maladie mitochondriale)
- Présence d'une affection secondaire entraînant un retard de développement ou une altération du contrôle moteur (par exemple, paralysie cérébrale) ou des antécédents de rhabdomyolyse non provoquée
- Contre-indications aux inhibiteurs de la phosphodiestérase 5 (utilisation de nitrates, d'alpha-adrénergiques, d'autres inhibiteurs de la phosphodiestérase 5) ou d'autres médicaments connus pour moduler le flux sanguin ou le métabolisme musculaire
- Participation à des essais actuellement approuvés par la FDA ou à d'autres essais cliniques expérimentaux pendant la période de l'étude
Plan d'étude
Comment l'étude est-elle conçue ?
Détails de conception
- Objectif principal: Traitement
- Répartition: Randomisé
- Modèle interventionnel: Affectation parallèle
- Masquage: Quadruple
Armes et Interventions
Groupe de participants / Bras |
Intervention / Traitement |
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Expérimental: Tadalafil et bras d'exercice
Les participants reçoivent une dose de tadalafil en fonction du poids à prendre quotidiennement pendant 6 mois (26 semaines).
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Les patients recevront soit le médicament d'intervention, soit un placebo (essai randomisé en double aveugle) et il leur sera demandé de prendre le médicament tous les jours pendant 6 mois en conjonction avec des séances d'exercices hebdomadaires.
Le programme d’entraînement cycliste à domicile est conçu pour améliorer la force musculaire et l’endurance.
Les participants participeront à des séances d'exercices individualisées jusqu'à quatre fois par semaine, d'une durée maximale de 40 minutes chacune.
La surveillance vidéo en direct et la fréquence cardiaque garantira une bonne performance physique et permettra des ajustements au programme tout au long de l'étude.
Les participants recevront l'équipement d'exercice à utiliser à la maison.
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Comparateur placebo: Placebo et bras d'exercice
Les participants reçoivent un comprimé placebo de tadalafil correspondant à la dose de tadalafil en fonction du poids à prendre quotidiennement pendant 6 mois (26 semaines).
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Le programme d’entraînement cycliste à domicile est conçu pour améliorer la force musculaire et l’endurance.
Les participants participeront à des séances d'exercices individualisées jusqu'à quatre fois par semaine, d'une durée maximale de 40 minutes chacune.
La surveillance vidéo en direct et la fréquence cardiaque garantira une bonne performance physique et permettra des ajustements au programme tout au long de l'étude.
Les participants recevront l'équipement d'exercice à utiliser à la maison.
Les patients recevront soit le médicament d'intervention, soit un placebo (essai randomisé en double aveugle) et il leur sera demandé de prendre le médicament tous les jours pendant 6 mois en conjonction avec des séances d'exercices hebdomadaires.
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Que mesure l'étude ?
Principaux critères de jugement
Mesure des résultats |
Description de la mesure |
Délai |
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Réactivité vasculaire après contraction musculaire à une dose unique de tadalafil.
Délai: jusqu'à 4 semaines après la fin des visites 1 et 2 de l'objectif 1.
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La réactivité sera déterminée par une augmentation de l'oxygénation musculaire post-contractile à l'aide des réponses IRM-Blood Oxygen Level Dependent (BOLD) après l'administration par rapport à avant.
Les participants à l'étude démontrant une augmentation (> 50 %) du BOLD post-contractile après le tadalafil seront inscrits dans l'objectif 2 de cette étude.
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jusqu'à 4 semaines après la fin des visites 1 et 2 de l'objectif 1.
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Temps de cyclisme jusqu'à la fatigue
Délai: Visites de référence et de suivi à 6 mois de l'objectif 2.
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L'étude évaluera l'impact du tadalafil sur la performance physique et la résistance à la fatigue par rapport au placebo. Les participants subiront un test de cyclisme d'effort maximal avant et après la période d'intervention. Le temps nécessaire aux participants pour atteindre l'épuisement (TTE) sera enregistré comme mesure de résultat principale. Mesure : Temps jusqu'à l'épuisement (TTE) lors d'un test de cyclisme à effort maximal sur un ergomètre couché et stationnaire. Ce test quantifiera la résistance à la fatigue en mesurant la durée pendant laquelle les participants peuvent soutenir un effort maximal en vélo. |
Visites de référence et de suivi à 6 mois de l'objectif 2.
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Mesures de résultats secondaires
Mesure des résultats |
Description de la mesure |
Délai |
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Fraction de graisse du muscle quadriceps
Délai: Objectif 1 et objectif 2 (référence et suivi à 6 mois)
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Ce résultat sert à mesurer la gravité de la maladie.
Cette mesure est un biomarqueur sensible et reproductible de la pathologie musculaire DMD.
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Objectif 1 et objectif 2 (référence et suivi à 6 mois)
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Récupération métabolique
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Le taux de resynthèse de la phosphocréatine après un exercice des jambes sera quantifié et sert d'indice de capacité oxydative mitochondriale des muscles squelettiques.
(Partie de l'objectif 2 de l'étude).
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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test d'effort cardio-pulmonaire (CPET) - Capacité aérobie maximale (VO2max)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Les patients subiront des exercices de cyclisme à des charges de travail sous-maximales et maximales pour quantifier la capacité aérobie maximale et la ventilation. Consommation maximale d'oxygène (VO2max) : Cette mesure quantifie la quantité maximale d'oxygène que le corps peut utiliser pendant l'exercice, évaluée par l'effort de cyclisme maximal dans un CPET. Il sert d’indicateur principal de la condition cardiovasculaire et aérobie globale. Capacité aérobie maximale : VO2max reflète la capacité maximale d’utilisation de l’oxygène, indiquant la forme cardiovasculaire globale. |
À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Test d'effort cardio-pulmonaire (CPET) - Ventilation Minute (VE)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Ventilation minute (VE) : Cette mesure reflète le volume total d'air respiré par minute pendant l'exercice, évalué tout au long du CPET. L'évaluation de l'EV à diverses charges de travail fournit des informations sur l'efficacité respiratoire et les limitations potentielles pendant l'exercice. Efficacité respiratoire : VE et VE/VO2 évaluent dans quelle mesure le corps utilise l'oxygène pendant l'exercice, révélant ainsi d'éventuelles limitations respiratoires. |
À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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test d'effort cardiopulmonaire (CPET) - Equivalent ventilatoire pour l'oxygène (VE/VO2)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Équivalent ventilatoire pour l'oxygène (VE/VO2) : ce rapport compare la ventilation à la consommation d'oxygène, calculée tout au long du CPET. Il indique l’efficacité de l’utilisation de l’oxygène pendant l’exercice et les limitations respiratoires potentielles. Efficacité respiratoire : VE et VE/VO2 évaluent dans quelle mesure le corps utilise l'oxygène pendant l'exercice, révélant ainsi d'éventuelles limitations respiratoires. |
À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Test d'effort cardio-pulmonaire (CPET) - Seuil d'échange gazeux (GET)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Seuil d'échange gazeux (GET) : ce point au cours de l'exercice marque la transition d'un métabolisme à prédominance aérobie à un métabolisme anaérobie, identifié par des modifications des taux de lactate dans le sang et d'autres paramètres du CPET. L'analyse de GET permet d'évaluer la tolérance à l'exercice et le potentiel d'amélioration. Tolérance à l'exercice et fatigue : GET et W chez AT identifient l'intensité à laquelle la fatigue et la baisse des performances deviennent significatives, offrant ainsi un aperçu des limitations de l'exercice et du potentiel d'amélioration. |
À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Test d'effort cardio-pulmonaire (CPET) - Charge de travail au seuil anaérobie (W à AT)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Charge de travail au seuil anaérobie (W à AT) : Cette mesure, dérivée du CPET, quantifie la puissance de sortie à laquelle le métabolisme anaérobie contribue de manière significative à la production d'énergie. Cela reflète l’intensité de l’exercice à laquelle la fatigue et la baisse des performances deviennent importantes. Tolérance à l'exercice et fatigue : GET et W chez AT identifient l'intensité à laquelle la fatigue et la baisse des performances deviennent significatives, offrant ainsi un aperçu des limitations de l'exercice et du potentiel d'amélioration. |
À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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L'épreuve chronométrée du 100 mètres (100m)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Le 100 m est un test de performance maximale à distance fixe et sera complété conformément aux directives publiées.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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l'évaluation ambulatoire North Star (NSAA)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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L'évaluation ambulatoire North Star (NSAA) est une échelle d'évaluation de 17 éléments utilisée pour mesurer la fonction physique et les capacités motrices des garçons ambulatoires atteints de DMD et est de plus en plus utilisée dans les essais cliniques comme mesure globale de la fonction physique.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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La montée de 4 marches
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Le temps nécessaire pour monter 4 marches est une mesure de force.
Il est demandé au patient de monter quatre marches standard (six pouces de hauteur chacune) avec deux mains courantes aussi rapidement que possible en toute sécurité, en utilisant les rails si nécessaire.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Le Questionnaire d'activité physique (PAQ-C)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Le PAQ-C est un instrument de rappel auto-administré sur 7 jours développé pour évaluer les niveaux généraux d'activité physique tout au long de l'année scolaire primaire pour les élèves de la 4e à la 8e année et d'environ 8 à 14 ans, avec une validité élevée.
Bien que la fiabilité soit considérée comme modérée, d’autres questionnaires sur l’activité physique sont moins fiables.
Les résultats seront corrélés aux indices de gravité de la maladie et de réactivité au tadalafil.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Tests de la fonction pulmonaire - capacité vitale (CVF)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Mesure : CVF, mesurée à l'aide d'un spiromètre standard selon les directives de l'American Thoracic Society. Il s’agit de la quantité maximale d’air qu’un individu peut expirer avec force après une inspiration complète. Signification : La CVF reflète la capacité pulmonaire totale et constitue un indicateur clé du volume et de la fonction pulmonaires globaux. Il peut aider à identifier les maladies pulmonaires restrictives, dans lesquelles le volume pulmonaire est limité, et à suivre les changements dans la santé respiratoire au fil du temps. |
À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Test de la fonction pulmonaire - volume expiratoire forcé en 1 seconde (VEMS)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Mesure : FEV1, mesuré à l'aide d'un spiromètre standard selon les directives de l'American Thoracic Society. Il s’agit de la quantité d’air expirée avec force dans la première seconde d’une expiration maximale après une inspiration complète. Signification : Le VEMS reflète l'efficacité du flux d'air provenant des poumons et est sensible aux maladies pulmonaires obstructives, comme l'asthme et la maladie pulmonaire obstructive chronique (MPOC), dans lesquelles le flux d'air est altéré. |
À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Fonction des membres inférieurs pédiatriques de qualité de vie en neurologie (NeuroQoL)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Questionnaire utilisé pour mesurer les résultats de l'intervention rapportés par les patients.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Fatigue pédiatrique du Système d'information sur la mesure des résultats rapportés par les patients (PROMIS)
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Questionnaire utilisé pour mesurer les résultats de l'intervention rapportés par les patients.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Mandataire parent PROMIS pour l'activité physique
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Questionnaire utilisé pour mesurer les résultats de l'intervention rapportés par les parents du patient.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Activité physique pédiatrique PROMIS
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Questionnaire utilisé pour mesurer les résultats de l'intervention rapportés par les parents du patient.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Surveillance de l'activité physique - Fréquence de pas quotidienne
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Mesure : Nombre total de pas effectués par jour, évalué à l'aide du moniteur d'activité Actigraph.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Surveillance de l'activité physique – Temps d'activité de faible niveau
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Mesure : Temps total consacré à une activité physique de faible intensité par jour, tel que défini par les critères Actigraph.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Surveillance de l'activité physique – Temps consacré à une activité de niveau modéré
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Mesure : Temps total consacré à une activité physique d'intensité modérée par jour, tel que défini par les critères Actigraph.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Surveillance de l'activité physique – Temps d'activité de haut niveau
Délai: À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Mesure : Temps total consacré à une activité physique de haute intensité par jour, tel que défini par les critères Actigraph.
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À la fin des études, une moyenne de 3 ans.
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Collaborateurs et enquêteurs
Parrainer
Les enquêteurs
- Chercheur principal: Tanja Taivassalo, Ph.D., University of Florida, College of Medicine, Department of Physiology and Aging
Publications et liens utiles
Publications générales
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- Taivassalo T, Jensen TD, Kennaway N, DiMauro S, Vissing J, Haller RG. The spectrum of exercise tolerance in mitochondrial myopathies: a study of 40 patients. Brain. 2003 Feb;126(Pt 2):413-23. doi: 10.1093/brain/awg028.
- Willcocks RJ, Rooney WD, Triplett WT, Forbes SC, Lott DJ, Senesac CR, Daniels MJ, Wang DJ, Harrington AT, Tennekoon GI, Russman BS, Finanger EL, Byrne BJ, Finkel RS, Walter GA, Sweeney HL, Vandenborne K. Multicenter prospective longitudinal study of magnetic resonance biomarkers in a large duchenne muscular dystrophy cohort. Ann Neurol. 2016 Apr;79(4):535-47. doi: 10.1002/ana.24599. Epub 2016 Feb 19.
- Laszlo G. Standardisation of lung function testing: helpful guidance from the ATS/ERS Task Force. Thorax. 2006 Sep;61(9):744-6. doi: 10.1136/thx.2006.061648.
- McDonald CM, Widman L, Abresch RT, Walsh SA, Walsh DD. Utility of a step activity monitor for the measurement of daily ambulatory activity in children. Arch Phys Med Rehabil. 2005 Apr;86(4):793-801. doi: 10.1016/j.apmr.2004.10.011.
- Forbes SC, Walter GA, Rooney WD, Wang DJ, DeVos S, Pollaro J, Triplett W, Lott DJ, Willcocks RJ, Senesac C, Daniels MJ, Byrne BJ, Russman B, Finkel RS, Meyer JS, Sweeney HL, Vandenborne K. Skeletal muscles of ambulant children with Duchenne muscular dystrophy: validation of multicenter study of evaluation with MR imaging and MR spectroscopy. Radiology. 2013 Oct;269(1):198-207. doi: 10.1148/radiol.13121948. Epub 2013 May 21.
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- Martin EA, Barresi R, Byrne BJ, Tsimerinov EI, Scott BL, Walker AE, Gurudevan SV, Anene F, Elashoff RM, Thomas GD, Victor RG. Tadalafil alleviates muscle ischemia in patients with Becker muscular dystrophy. Sci Transl Med. 2012 Nov 28;4(162):162ra155. doi: 10.1126/scitranslmed.3004327.
- Mendell JR, Sahenk Z, Lehman K, Nease C, Lowes LP, Miller NF, Iammarino MA, Alfano LN, Nicholl A, Al-Zaidy S, Lewis S, Church K, Shell R, Cripe LH, Potter RA, Griffin DA, Pozsgai E, Dugar A, Hogan M, Rodino-Klapac LR. Assessment of Systemic Delivery of rAAVrh74.MHCK7.micro-dystrophin in Children With Duchenne Muscular Dystrophy: A Nonrandomized Controlled Trial. JAMA Neurol. 2020 Sep 1;77(9):1122-1131. doi: 10.1001/jamaneurol.2020.1484.
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- Sheffield-Moore M, Wiktorowicz JE, Soman KV, Danesi CP, Kinsky MP, Dillon EL, Randolph KM, Casperson SL, Gore DC, Horstman AM, Lynch JP, Doucet BM, Mettler JA, Ryder JW, Ploutz-Snyder LL, Hsu JW, Jahoor F, Jennings K, White GR, McCammon SD, Durham WJ. Sildenafil increases muscle protein synthesis and reduces muscle fatigue. Clin Transl Sci. 2013 Dec;6(6):463-8. doi: 10.1111/cts.12121. Epub 2013 Oct 29.
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- Victor RG, Sweeney HL, Finkel R, McDonald CM, Byrne B, Eagle M, Goemans N, Vandenborne K, Dubrovsky AL, Topaloglu H, Miceli MC, Furlong P, Landry J, Elashoff R, Cox D; Tadalafil DMD Study Group. A phase 3 randomized placebo-controlled trial of tadalafil for Duchenne muscular dystrophy. Neurology. 2017 Oct 24;89(17):1811-1820. doi: 10.1212/WNL.0000000000004570. Epub 2017 Sep 29.
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