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Estudo Aberto de Anakinra na MPS III

18 de outubro de 2024 atualizado por: Lynda E Polgreen

Estudo Piloto Aberto dos Efeitos da Anakinra na Mucopolissacaridose (MPS) III

A síndrome de Sanfilippo, ou mucopolissacaridose tipo III (MPS III), é um distúrbio do metabolismo associado à produção insuficiente de uma enzima lisossômica necessária para o funcionamento celular normal. Como consequência da disfunção celular, os pacientes com esse distúrbio desenvolvem neurodegeneração progressiva e irreversível. Infelizmente, até o momento, nenhum tratamento baseado em evidências está disponível.

A inflamação tem sido associada à patogênese da doença nos distúrbios da MPS. Terapias destinadas a diminuir a inflamação estão atualmente sendo estudadas em muitos distúrbios da MPS e benefícios no cérebro e em outras partes do corpo foram relatados. A diminuição da interleucina-1 (IL-1) em um modelo animal de MPS III mostrou benefícios em doenças cerebrais e comportamento. Assim, pensamos que anakinra (Kineret), que diminui os níveis de IL-1 no organismo, melhorará o comportamento e outros problemas em crianças com MPS III.

Anakinra é aprovado pelo FDA para tratamento de artrite reumatóide (AR) e doença inflamatória multissistêmica de início neonatal (NOMID). Não é aprovado para nenhum distúrbio de MPS.

O desenho deste estudo é um estudo piloto aberto, de centro único, com 20 participantes com MPS III. Haverá uma visita de triagem inicial, seguida por um período de observação de 8 semanas, depois um período de tratamento de 36 semanas e, finalmente, outro período de observação de 8 semanas para determinar quaisquer efeitos da retirada do tratamento.

Durante as visitas, os participantes serão submetidos a um histórico médico, exame físico e medidas antropométricas. Sangue, urina e fezes serão coletados para níveis de biomarcadores e estudos laboratoriais de segurança. Os questionários serão preenchidos com questões relacionadas ao comportamento, evacuação, sono e atividades da vida diária. Distúrbios convulsivos e de movimento também serão monitorados.

Os riscos mais comuns de receber anakinra, com base na experiência de RA e NOMID, incluem reações locais no local da injeção, dor de cabeça, náusea, vômito, artralgia e sintomas semelhantes aos da gripe. O risco potencial mais grave é uma infecção grave e neutropenia. No entanto, como poucas pessoas com MPS foram tratadas com anakinra, todos os riscos relacionados aos pacientes com MPS que recebem anakinra não são conhecidos atualmente. Riscos adicionais relacionados à participação no estudo incluem alguma dor, hematomas e/ou sangramento devido a coletas de sangue/colocação intravenosa periférica e desconforto ao preencher alguns dos questionários.

Os potenciais benefícios diretos esperados incluem, mas não estão limitados a, melhora do comportamento, sono, evacuação, comunicação, humor e marcha; bem como diminuição da frequência de convulsões, movimento desordenado e fadiga. No entanto, não há garantia de que os participantes obterão qualquer benefício por estarem neste estudo.

Visão geral do estudo

Status

Concluído

Intervenção / Tratamento

Tipo de estudo

Intervencional

Inscrição (Real)

24

Estágio

  • Fase 2
  • Fase 1

Contactos e Locais

Esta seção fornece os detalhes de contato para aqueles que conduzem o estudo e informações sobre onde este estudo está sendo realizado.

Locais de estudo

    • California
      • Torrance, California, Estados Unidos, 90502
        • The Lundquist Institute at Harbor-UCLA Medical Center

Critérios de participação

Os pesquisadores procuram pessoas que se encaixem em uma determinada descrição, chamada de critérios de elegibilidade. Alguns exemplos desses critérios são a condição geral de saúde de uma pessoa ou tratamentos anteriores.

Critérios de elegibilidade

Idades elegíveis para estudo

4 anos e mais velhos (Filho, Adulto, Adulto mais velho)

Aceita Voluntários Saudáveis

Não

Descrição

Critério de inclusão:

  • MPS III
  • ≥ 4 anos de idade
  • O paciente ou pai/responsável legal é capaz e está disposto a fornecer consentimento informado. Para pacientes de 7 a 17 anos de idade, o consentimento também deve ser fornecido quando for cognitivamente possível.
  • Se estiver tomando genisteína, deve ter tomado uma dose estável por 6 meses antes da inscrição
  • Se estiver tomando melatonina ou outros medicamentos para dormir, deve ter tomado doses estáveis ​​nos últimos 3 meses

Critério de exclusão:

  • Atualmente inscrito em outro estudo de tratamento clínico em andamento
  • Tratamento anterior ou atual com anakinra, canaquinumabe ou qualquer outro inibidor de IL-1.
  • Uso das seguintes terapias antes da inscrição:

    • Analgésicos narcóticos dentro de 24 horas antes da inscrição.
    • Tocilizumabe, dapsona ou micofenolato de mofetil dentro de 3 semanas antes da inscrição.
    • Etanercept, leflunomida, talidomida ou ciclosporina ou administração intra-articular, intramuscular, intravenosa ou oral de glicocorticóides dentro de 4 semanas antes da inscrição.
    • Imunoglobulina intravenosa (IVIG), adalimumabe ou metotrexato dentro de 8 semanas antes da inscrição.
    • Infliximab, 6-mercaptopurina, azatioprina, ciclofosfamida ou clorambucil dentro de 12 semanas antes da inscrição.
    • Rituximabe dentro de 26 semanas antes da inscrição
  • Vacinas vivas dentro de 1 mês antes da inscrição.
  • Presença conhecida ou suspeita de infecções bacterianas, fúngicas ou virais graves, ativas, crônicas ou recorrentes, incluindo tuberculose, infecção por HIV ou infecção por hepatite B ou C.
  • Evidência clínica de doença hepática ou lesão hepática indicada pela presença de testes hepáticos anormais:

    • AST ou ALT > 5 x LSN, ou
    • AST ou ALT > 3 x LSN acompanhada de bilirrubina elevada >2 x LSN.
  • Presença de comprometimento grave da função renal (depuração de creatinina estimada < 30 mL/min/1,73m2).
  • Presença de neutropenia.
  • História de malignidade.
  • Hipersensibilidade conhecida a proteínas derivadas de E coli ou a qualquer componente de Kineret® (anakinra).
  • Mulheres grávidas ou lactantes.
  • Infecção ativa atual;
  • História de infecção oportunista grave (por exemplo, bacteriana [Legionella e Listeria]; tuberculose [TB]; infecções fúngicas invasivas; ou infecções virais, parasitárias e outras infecções oportunistas);
  • Teste cutâneo positivo para TB, teste Quantiferon-TB Gold positivo para TB, radiografia de tórax positiva ou exposição recente a TB
  • Requisito para exposição a vacina viva que seria esperada durante o período do estudo

Plano de estudo

Esta seção fornece detalhes do plano de estudo, incluindo como o estudo é projetado e o que o estudo está medindo.

Como o estudo é projetado?

Detalhes do projeto

  • Finalidade Principal: Tratamento
  • Alocação: N / D
  • Modelo Intervencional: Atribuição de grupo único
  • Mascaramento: Nenhum (rótulo aberto)

Armas e Intervenções

Grupo de Participantes / Braço
Intervenção / Tratamento
Experimental: tratamento
anakinra 100 mg subcutâneo uma vez ao dia
anakinra seringas de vidro pré-cheias de uso único
Outros nomes:
  • Kineret

O que o estudo está medindo?

Medidas de resultados primários

Medida de resultado
Descrição da medida
Prazo
A porcentagem de participantes que necessitaram de um aumento na dose de anakinra de 100 mg SC diariamente para 200 mg SC diariamente na Semana 8 ou Semana 16
Prazo: até 8 semanas de tratamento

A necessidade de aumento da dose foi determinada pela mudança individual durante um período de tratamento de 8 semanas em comparação com a mudança durante o período de observação pré-tratamento de 8 semanas nos 2 sintomas mais incômodos para cada paciente inscrito, escolhido por seu cuidador e selecionado entre 6 exames incluídos no Índice de Respondentes Multidomianos (MDRI). Essas pesquisas foram:

  • Escala de Avaliação de Comportamento Sanfilippo (SBRS)
  • Questionário de Saúde do Sono Infantil (CSHQ)
  • Índice de Estresse Parental do Autismo (APSI)
  • PROMIS Fatigue - Formulário resumido personalizado do proxy dos pais
  • Distúrbio de movimento - frequência, duração e gravidade relatadas pelos pais (registro de 7 dias)
  • Lista de verificação revisada da dor em crianças não comunicantes (NCCPC-R)
até 8 semanas de tratamento

Colaboradores e Investigadores

É aqui que você encontrará pessoas e organizações envolvidas com este estudo.

Patrocinador

Investigadores

  • Investigador principal: Lynda Polgreen, MD, MS, The Lundquist Institute at Harbor-UCLA Medical Center

Datas de registro do estudo

Essas datas acompanham o progresso do registro do estudo e os envios de resumo dos resultados para ClinicalTrials.gov. Os registros do estudo e os resultados relatados são revisados ​​pela National Library of Medicine (NLM) para garantir que atendam aos padrões específicos de controle de qualidade antes de serem publicados no site público.

Datas Principais do Estudo

Início do estudo (Real)

30 de janeiro de 2020

Conclusão Primária (Real)

17 de julho de 2022

Conclusão do estudo (Real)

8 de março de 2023

Datas de inscrição no estudo

Enviado pela primeira vez

1 de julho de 2019

Enviado pela primeira vez que atendeu aos critérios de CQ

11 de julho de 2019

Primeira postagem (Real)

12 de julho de 2019

Atualizações de registro de estudo

Última Atualização Postada (Real)

22 de outubro de 2024

Última atualização enviada que atendeu aos critérios de controle de qualidade

18 de outubro de 2024

Última verificação

1 de outubro de 2024

Mais Informações

Termos relacionados a este estudo

Informações sobre medicamentos e dispositivos, documentos de estudo

Estuda um medicamento regulamentado pela FDA dos EUA

Sim

Estuda um produto de dispositivo regulamentado pela FDA dos EUA

Não

produto fabricado e exportado dos EUA

Não

Essas informações foram obtidas diretamente do site clinicaltrials.gov sem nenhuma alteração. Se você tiver alguma solicitação para alterar, remover ou atualizar os detalhes do seu estudo, entre em contato com register@clinicaltrials.gov. Assim que uma alteração for implementada em clinicaltrials.gov, ela também será atualizada automaticamente em nosso site .

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