Variation i henvisningstærskler i kronisk lymfatisk leukæmi-forløbet (TITLE CLL)

Kronisk lymfatisk leukæmi (CLL) er en hæmatologisk malignitet, der er karakteriseret ved en klonal proliferation af CD5+ modne B-lymfocytter, som akkumuleres i knoglemarven, lymfeknuder og blod. CLL er den hyppigste leukæmi hos voksne med en årlig incidens på omkring 4.500 tilfælde i Storbritannien.1 Medianalderen ved diagnosen er 72 år, og omkring 40 % af tilfældene rammer personer i alderen 75 år og derover, med prævalens betydeligt højere hos mænd end hos kvinder. CLL udvikler sig langsomt og er ofte symptomatisk, hvor en høj andel af tilfælde opdages tilfældigt under rutinemæssige fuldt blodtal (FBC) og identificeres ved en vedvarende lymfocytose. Et fremskredent stadie af sygdommen er forbundet med omfattende lymfadenopati, træthed, uforklarligt vægttab, feber, nattesved, organomegali og cytopenier (anæmi, trombocytopeni og neutropeni) som følge af infiltration i knoglemarven.

Omkring to tredjedele af patienter diagnosticeret med CLL behøver ikke behandling i løbet af deres levetid, men den immunologiske forstyrrelse forbundet med tilstanden er forbundet med en øget risiko for sekundær malignitet og infektionsmorbiditet, selv hos dem med tidligt sygdomsstadium.2 Hvis en CLL-diagnose erkendes, kan der foretages intervention for at mindske disse associerede tilstande. Disse inkluderer passende rådgivning, f.eks. at passe på med soludsættelse for at reducere risikoen for hudkræft og mindske behandlingsinduceret UV-følsomhed. Sundhedsministeriets (DH) og British Society for Haematology (BSH) retningslinjer anbefaler også årlig influenza- og covid-19-vaccination samt vaccination mod pneumokok og varicella zoster ved diagnosen for at reducere infektionsmorbiditet og dødelighedsrisiko.3 Tidlig implementering af vaccination er kendt for at maksimere dens effektivitet, hvorfor en rettidig CLL-diagnose kan reducere risikoen for andre potentielt livstruende tilstande.4

Meget af den diagnostiske udredning og rådgivning til patienter vedrørende løbende behandling af tidlig CLL kunne leveres inden for Råd og Vejledning (A&G) eller som en engangskonsultation i sekundær sektor. Når den er diagnosticeret, kan tidlig CLL, der kræver aktiv observation, håndteres effektivt i primærsektoren.5 Dog kan henvisningsrater for CLL påvirkes af både primærsektorens henvisningspraksis og sekundærsektorens kriterier for accept af henvisninger. Variation i adgangen til tjenester øger sundhedsudligheder, og ved CLL er patienter med lavere socioøkonomisk status med større sandsynlighed for forsinket diagnose, har større sandsynlighed for at blive diagnosticeret efter akut præsentation og har signifikant højere dødelighedsrisiko end de mindst belastede patienter.6,7

Lokalt viste data fra University Hospitals Birmingham (UHB) Trusts dashboard tidligere betydelige forskelle i henvisningsrater mellem primær og sekundær sektor for lymfocytose i West Midlands og praksis for opfølgning i samfundet for tidlig CLL i primærsektoren, som varierede på tværs af regionen. A&G-tjenester og rettidig patientgennemgang tilgås med større sandsynlighed af almenpraksisser beliggende i velhavende områder. Det er ikke klart, hvorfor denne variation eksisterer i West Midlands, hvorfor udforskning af primærsektorens henvisningsmønstre og beslutningstagning for hæmatologiske maligniteter udgør et vigtigt område, der skal adresseres for at reducere uberettiget variation i patienthenvisninger og CLL-håndteringspraksis.

Forskerne vil udvikle og udbrede to spørgeskemaer for at indsamle data til at beskrive a) henvisningsadfærd og forståelse af CLL (almenlæger) [spørgeskema 1] og b) hvordan forskellige NHS Trusts i West Midlands håndterer CLL Clinical Nurse Specialist (CNS)-tjenester [spørgeskema 2]. Ud over at benchmarke nuværende praksis for CLL-henvisning og -håndtering på tværs af regionen, vil studiet hjælpe med at identificere praksisser, hvor henvisning til lokale henvisningsretningslinjer for lymfocytose og lymfadenopati (nyligt udviklet med BSol ICB) kan fremhæves. Det kan også demonstrere den differentielle viden blandt specialsygeplejersker og hvordan denne kan forbedres på lokale hospitaler.

SPØRGESKEMA TIL PRIMÆRSEKTORENS UDBYDER (måln=100)

Ramme/deltagere Forskerne har til formål at undersøge alle almenlæger inden for Birmingham og Solihull (BSol) ICB-området. BSol ICB er organiseret omkring en lokalitetsmodel med omkring 175 almenpraksisser beliggende i Central-, Øst-, Nord-, Syd-, Vest- og Solihull-lokaliteterne. Dette vil svare til maksimalt 800 almenlæger, der er berettigede til at modtage spørgeskemaet til primærsektoren. Et svar på 100 spørgeskemaer ville være tilstrækkeligt til at estimere andelen af almenlæger i West Midlands, der kan være modtagelige over for primærsektorovervågning af tidlig CLL. Almenpraksisser vil blive kategoriseret efter nøglekarakteristika (f.eks. praksisstørrelse, antal almenlæger, ICB-lokalitet, depriveringskvartil), så repræsentativiteten af spørgeskemasvar kan vurderes. Et 'tak' på £25 vil blive tilbudt for hvert indsendt spørgeskema som kompensation for deltagernes tid.

Spørgeskemaindhold

Almenlægespørgeskemaet vil vurdere flere dimensioner af CLL-henvisning og håndteringspraksis i primærsektoren, herunder:

• Henvisninger: viden om lokale (BSol) CLL-henvisningsretningslinjer og -forløb; brug af henvisning til hæmatologitjenester; henvisningsform (f.eks. direkte henvisning vs. råd og vejledning)
• Bevidsthed: forståelse af CLL blandt almenlæger; bevidsthed om krav til henvisninger og håndtering af sekundær malignitet/vaccinationsretningslinjer
• Overvågning: modtagelighed over for primærsektorovervågning og 'watch and wait' for tidlig CLL

Spørgeskemaer vil blive designet til at minimere belastningen for deltagerne (anslået tid til udfyldelse 10-15 minutter) og vil bruge korte, afkrydsningsboks-stil spørgsmål og Likert-skalaer med valgfrie fritekstbokse, så deltagerne kan give yderligere oplysninger til at underbygge deres svar, hvis de ønsker det. Spørgeskemaudkastet vil modtage input fra kliniske interessenter, før det finaliseres, for at sikre, at spørgsmålens dækning, formulering og forståelse er relevant og passende.

Spørgeskemaadministration Alle almenlæger, der i øjeblikket praktiserer i de seks lokaliteter, der udgør BSol ICB, vil være berettigede til at deltage i spørgeskemaet. Spørgeskemaer vil blive oprettet af og administreret ved hjælp af Joint Information Systems Committee (JISC) Online Surveys-værktøjet (tidligere Bristol Online Surveys), som University of Birmingham har en institutionel licens til. Online Surveys er valgt som spørgeskemap platform, fordi den er designet til at beskytte respondenternes anonymitet – systemet bruger ikke cookies til spørgeskemafærdiggørelse, og information om respondenternes IP-adresser kan ikke tilgås. Spørgeskemarespondenter vil kunne deltage i spørgeskemaet fra enhver placering på et tidspunkt efter eget valg, hvilket minimerer potentiel ulempe forbundet med forskningsdeltagelse. Online Surveys tillader også deltagere at gemme deres svar på ethvert tidspunkt og vende tilbage til færdiggørelse senere.

En liste over almenpraksisser inden for BSol ICB, inklusive kontaktoplysninger på den ledende almenlæge, er offentligt tilgængelig og vil blive brugt til at udfylde distributionslisten med forventning om, at den ledende almenlæge vil videregive spørgeskemaet til andre i deres praksis. Spørgeskemaet vil være tilgængeligt via et weblink indlejret i en invitationsmail.

Samtykke Skriftligt informeret samtykke vil ikke blive indhentet, og indsendelse af spørgeskemaet vil blive betragtet som samtykke til deltagelse. Forsiden af spørgeskemaet (før nogen spørgeskemaspørgsmål) vil indeholde et Deltagerinformationsark (PIS). Der vil også være en obligatorisk afkrydsningsboks indlejret i spørgeskemaet, hvor respondenter skal bekræfte, at de har læst og forstået en række erklæringer, der forsikrer dem om fortrolig håndtering af eventuelle oplysninger, de giver i deres svar; deres ret til at nægte at besvare specifikke spørgeskemaspørgsmål; at de kan fravælge at indsende et spørgeskemasvar til enhver tid, men at når deres spørgeskema er indsendt, kan deres svar ikke fjernes. Deltagere vil ikke kunne gå videre til hoveddelen af spørgeskemaet, før indholdsboksen er markeret. De vil også blive bedt om at indtaste deres navn i en obligatorisk tekstboks under samtykkeerklæringerne, hvilket fungerer som en enkel form for underskrevet samtykke.

SPØRGESKEMA TIL KLINISK SPECIALSYGEPLEJERSKE (måln=30)

Ramme/deltagere Kliniske specialsygeplejersker er ansat af NHS Trusts. På tværs af de seks ICB'er, der i øjeblikket udgør West Midlands-regionen, er der 19 NHS Trusts og et begrænset antal personer ansat i CNS-rollen. Som med almenlægespørgeskemaet vil et honorar på £25 blive tilbudt til CNS-spørgeskemadeltagere som kompensation for den tid, der bruges på spørgeskemafærdiggørelse.

Spørgeskemaindhold

Formålet med CNS-spørgeskemaet er at forstå, hvordan forskellige NHS Trusts i West Midlands håndterer CLL CNS-tjenester i forhold til indfangningsbefolkningsstørrelse. Spørgsmålsområder vil inkludere:

• CNS' selvtillid og færdighedsniveau i at rådgive CLL-patienter om deres tilstand og dens håndtering
• Forståelse af, hvordan specialiseret CLL-klinik og lægeinput varierer på tværs af forskellige Trusts
• CNS' bevidsthed om nyttige hjemmesider og informationskilder for patienter med CLL, f.eks. vaccinationspas, CLL Support Association og i hvilket omfang deltagerne henviser patienter til disse informationskilder.

Som med almenlægespørgeskemaet vil spørgeskemaer blive designet til at kunne færdiggøres på 10-15 minutter for at maksimere deltagelse og minimere deltagerbelastning. En kombination af afkrydsningsboks-spørgsmål, Likert-skalaer og fritekstmuligheder vil blive inkluderet. CNS-spørgeskemaet vil også blive vurderet af kliniske interessenter, før den endelige version udvikles.

Spørgeskemaadministration CNS-spørgeskemaet vil være elektronisk ved hjælp af JISC Online Survey-platformen brugt til almenlægespørgeskemaet, men med et dedikeret weblink specifikt til sekundærsektor-spørgeskemaversionen. Forskerne vil bruge deres kliniske kontakter til at sende spørgeskemaer til alle kendte CNS'er med forventning om at modtage omkring 30 spørgeskemaer tilbage. Det indlejrede PIS og samtykkeprocess vil være den samme for CNS-spørgeskemaet som for primærsektor-spørgeskemaet.

Analyse af almenlæge- og CNS-spørgeskemaer Spørgeskemaer returneret fra primærsektor- og CNS-deltagere vil blive analyseret deskriptivt, da stikprøvestørrelsen ikke vil være stor nok til at tillade inferentiel statistik eller undergruppanalyser. Forskerne forventer at kunne karakterisere stikprøven i forhold til karakteristika for de almenpraksisser, der har svaret (f.eks. størrelse, deprivering) og i forhold til de NHS Trusts, som sekundærsektor-spørgeskemaer returneres fra, for at beskrive henvisningspraksis, adfærd, beslutningstagning osv. Nogle lagdelte analyser kan være mulige (f.eks. mindre velhavende vs. mere velhavende almenpraksisser eller sammenligninger på tværs af ICB-lokaliteter) for at identificere eventuelle forskelle mellem primærsektororganisationer på disse faktorer.

Datahåndtering (almenlæge- og CNS-spørgeskemaer) Online Surveys tildeler hver spørgeskemarespondent et unikt identifikationsnummer og registrerer ikke personlige oplysninger, cookies, IP-adresser eller e-mailadresser. Deltagere i almenlæge- og CNS-spørgeskemaer vil ikke blive bedt om at give personlige oplysninger bortset fra grundlæggende demografiske data (køn, aldersgruppe, etnisk gruppe) og nogle korte oplysninger om deres arbejde (NHS Trust/almenpraksis, rolle, tid arbejdet i sundhedstjenester). Hvis nogle spørgeskemarespondenter afslører personlige oplysninger via deres fritekstsvar, vil disse blive fjernet af forskningsteamet på tidspunktet for eksport af spørgeskemasvar fra Online Survey-databasen til den database, der vil blive opbevaret sikkert på University of Birmingham til analyseformål. Hvis respondenter har angivet kontaktoplysninger for at kræve det tilbudte £25-refusionsbeløb, vil disse oplysninger blive fjernet fra databasen før analysen.

Spørgeskemadatabasen vil være adgangskodebeskyttet og elektronisk opbevaret i en sikker mappe på IT-netværket for Health Services Management Centre på University of Birmingham ved hjælp af University of Birminghams forskningsdrev, som leverer sikker, sikkerhedskopieret opbevaring af forskningsdata. Den sikre studiemappe vil kun være tilgængelig for medlemmer af kernforskerteamet involveret i ledelse og analyse af spørgeskemadataene. Data vil ikke blive delt uden for University of Birmingham, og anonymiserede data vil blive arkiveret under University of Birminghams regler om håndtering af forskningsdata og opbevaret i 10 år.