CAPRI National Juvenile Idiopathic Arthritis Registry

1. BAKGRUNN JIA inkluderer all kronisk leddgikt av ukjent årsak som starter før fylte 16 år. JIA er den vanligste revmatiske sykdommen i barndommen, og rammer omtrent 1 av 1000 kanadiske barn. Til tross for trender til mer gunstige resultater, fortsetter JIA å ha invalidiserende følgetilstander som reduserer mobilitet, livskvalitet og fremtidig produktivitet, og påvirker barnet, deres familier og samfunnet som helhet. Etter en diagnose av JIA har familier mange spørsmål om prognosen til barnet deres, behandlinger som kan være nødvendig og deres potensielle bivirkninger. Til tross for mange studier, er vår evne til å svare på disse spørsmålene fortsatt begrenset.

   International League of Associations for Rheumatology (ILAR) kriterier klassifiserer barn med JIA i syv kategorier basert på kliniske manifestasjoner og laboratorietester. Gjeldende praksisanbefalinger foreslår bruk av medisiner skreddersydd i henhold til JIA-kategori eller i henhold til behandlingsgrupper definert av antall berørte ledd og funksjoner med dårlig prognose. Generelt anbefales initial behandling med intraartikulære kortikosteroider og ikke-steroide antiinflammatoriske legemidler (NSAIDs) for JIA som påvirker noen få ledd; mens metotreksat og biologiske midler anbefales når mange ledd er påvirket og for barn med dårlig prognose.

   CAPRI er samarbeidsnettverket for alle pediatriske revmatologiske etterforskere over hele Canada, med en enestående merittliste for vellykket samarbeid i en rekke forskningsprosjekter. Siden 2005 har CAPRI-etterforskere jobbet med et prosjekt kalt ReACCH-Out, et teamstipend finansiert av Canadian Institutes of Health Research (CIHR) for å studere virkningen av leddgikt på kanadiske barn. CAPRI utviklet en robust nettbasert longitudinell database og registrerte 1500 nydiagnostiserte barn med JIA i løpet av en femårsperiode. Denne studien har resultert i en av de største langsgående JIA-kohortene i verden og seks publiserte vitenskapelige manuskripter til dags dato. Viktigst av alt har det gitt viktige nye svar om sykdomspresentasjon og prognose på kort til mellomlang sikt. Den første studien ble utnyttet til to påfølgende studier også finansiert av CIHR: Biologisk baserte utfallsprediktorer i JIA (BBOP) og kobling av trening, aktivitet og patofysiologi hos kanadiske barn med leddgikt (LEAP).

   Fortsettelse av denne innsatsen med et nytt register kan belyse langsiktig prognose for JIA-pasienter. Det raskt skiftende landskapet av tilgjengelige terapier nødvendiggjør vedlikehold og utvidelse av registeret for å belyse den endrede prognosen i ulike terapeutiske epoker, og for å muliggjøre moderne prognostisk rådgivning til nye pasienter og deres familier.

   I april 2015 ga The Arthritis Society en infrastrukturpris for å fortsette, utvide og styrke et harmonisert kanadisk register over pasienter med JIA, for å støtte pediatrisk revmatologisk forskning. Denne prisen har blitt beriket med andre kilder for å inkludere vurdering av uønskede medisiner, og gir dermed finansieringen som vil bli brukt til dette nasjonale CAPRI JIA-registeret.

2. MÅL OG PRINSIPPER

Målet med CAPRI JIA-registeret er å prospektivt samle informasjon om sykdomsforløp, utfall og medisineringsbivirkninger blant kanadiske barn med JIA. Registeret vil:

1. Gi svar om forventede sykdomsutfall og risiko for uønskede medisiner for pasienter og omsorgspersoner.
2. Bidra til ny innsikt om JIA og dens behandling gjennom årlige oppdateringer av registerfunn og publisering av vitenskapelige artikler.
3. La kanadiske forskere svare på sine egne forskningsspørsmål om JIA.
4. Tillat sammenligning av JIA-utfall og -behandlinger på tvers av Canada og med andre jurisdiksjoner, til støtte for kvalitetsforbedringsinitiativer.

Registeret vil fungere etter fem prinsipper:

Universal: alle barn som nylig er diagnostisert med JIA over hele Canada vil være kvalifisert.

Enkelt: registeret vil kreve minimum opplæring og tid for å samle inn informasjon.

Høy kvalitet: registret vil legge vekt på kvalitet fremfor kvantitet av data, og kvaliteten på data vil bli kontinuerlig overvåket.

Klinikersentrert: registeret vil sikre at leger som følger barn med JIA er engasjerte og ser verdien av deres bidrag til registeret.

Linkbar: registeret vil legge til rette for fremtidige koblinger til eksisterende forsknings- og helsekohorter, til Statistics Canada-data og til andre databaser.

3. METODER

3.1 Registertilsyn

Registeret vil bli administrert gjennom CAPRI. En registerkomité for CAPRI er opprettet, med følgende ansvarsområder:

1. Overvåking av alle registerfunksjoner.
2. Rapporter til CAPRI-leder.
3. Tilsyn med registerkoordinator.

Registerkomiteen består av CAPRI-medlemmer som melder seg frivillig for en 2-års periode som kan fornyes. Gruppen har valgt en leder (Dr. Jaime Guzman) som vil være den direkte kontakten for registerkoordinatoren, organisere telekonferanser og gi rapporter til styrelederen for CAPRI. Lederen av registerkomiteen vil sitte i CAPRIs eksekutivkomité.

Finansiering fra registersponsorer vil komme til en sentral registerkonto. Registerkomiteen og dens leder vil være ansvarlig for fondsutbetalinger, i henhold til avtalt CAPRI-budsjett. Økonomisk regnskap vil bli administrert av registerkoordinator.

Registeret vil være underlagt følgende rapporteringsprosesser:

1. Årsrapport til registersponsorer inkludert budsjettbruk og fremdrift.
2. Halvårlig rapport til CAPRI-medlemskapet om fremgang, registerstatistikk og budsjett. En kopi av halvårsrapporten vil bli sendt til registersponsorer.
3. Årlig forskningsresultatrapport etter første år med registerdrift.
4. Årlig oppdatering om registerfunn som skal deles med familier og omsorgspersoner.

3.2 Oppsett av registersentre Alle CAPRI-sentre og pediatriske revmatologiske praksiser i Canada er kvalifisert til å delta i registeret. Deltakende nettsteder vil utpeke en registersidedirektør for kommunikasjons- og administrasjonsformål. Hvert nettsted vil være ansvarlig for pasientregistrering, dataregistrering og vedlikehold av passende registeroppføringer for nettstedet deres. Registernettstedets direktør vil administrere sitt eget nettstedsbudsjett og være pålagt å gi årlige budsjettoppføringer.

Registerkoordinatoren vil hjelpe hvert registernettsted med å fullføre følgende trinn som er nødvendige for oppsett:

1. Innsending av registerprotokoll for etisk gjennomgang av det lokale etiske styret og endringer ved behov
2. Bestemme logistikken for pasientrekruttering og registrering som passer best med senterets gjeldende praksis og prosesser.
3. Bestemme logistikken for datainnsamling som best passer deres lokale praksis og prosesser, inkludert tidslinjer for innsending av data og låsing av dataene.
4. Gjennomgå og bli enige om prosessene for overvåking av datakvalitet.

3.3 Pasientrekruttering og registrering Ved legebesøket der ny diagnose av JIA stilles, vil barnereumatologen som stiller diagnosen introdusere registeret for pasienten. Registernettstedets direktør eller delegat vil deretter gi familien full informasjon om registeret og be om deres skriftlige samtykke. ReACCh-Out- og LEAP-deltakere vil bli bedt om å gi nytt samtykke til registret ved deres første vanlige besøk.

Registrering inkluderer tre trinn:

1. Gjennomgang og signering av samtykkeskjema
2. Tildeling av et unikt registeridentifikasjonsnummer av et automatisert nettbasert system
3. Innsamling av innledende registerdata som beskrevet nedenfor

3.4 Datainnsamling Registeret vil samle inn data fra barnereumatologen som har omsorg for barnet, og fra barnet og barnets forelder eller verge. Data vil bli samlet inn fra legen og familiene ved registrering etterfulgt av et minimumssett med data ved hvert påfølgende klinikkbesøk. Ytterligere data én gang årlig ved et besøk nær årsdagen for diagnosen vil bli samlet inn fra familier. Alle data vil bli samlet inn ved klinikkbesøk, og det vil ikke være noen besøk bestilt spesifikt for registerformål.

Den primære metoden for datainnsamling fra leger vil være direkte inntasting på nettet ved hjelp av en sikker nettside plassert på et kanadisk akademisk senter, via datamaskin eller smarttelefon. Den sekundære metoden for datainnsamling vil være i papirformer for leger som foretrekker den metoden. Data i papirskjemaer vil da bli lagt inn online av forskningsassistenter.

Den primære metoden for datainnsamling fra familier vil være i papirformer. Svarene vil bli verifisert av forskningsassistenter og deretter lagt inn online. Den sekundære metoden for datainnsamling vil være direkte registrering på nett for sentre der eksisterende infrastruktur tillater direkte inntasting av familier på tidspunktet for besøket.

3.5 Beskyttelse av personvern og konfidensialitet Alle data som samles inn vil bli håndtert i samsvar med føderal og provinsiell personopplysningslovgivning. Informasjon som gjør det mulig å identifisere et barn, for eksempel navn, fødselsdato og adresse, vil kun bli samlet inn i samtykkeskjemaet. Denne informasjonen vil være atskilt fra registerinformasjonen og vil ikke være tilgjengelig i noe elektronisk system. All etterfølgende datainnsamling vil ikke ha noen personlig identifiserende informasjon, kun registerets identifikasjonsnummer.

Den avidentifiserte registerinformasjonen vil bli lagret online i en dedikert RedCap-server på et kanadisk akademisk senter som overholder alle regulatoriske krav til kryptering og revisjon. Siden dette er et pågående register, vil avidentifiserte elektroniske poster oppbevares på ubestemt tid på de sikre serverne. Det er en mulighet i fremtiden for å ha internasjonale samarbeid for å hjelpe til med dataanalyse. I dette tilfellet vil data som sendes utenfor Canada ikke inneholde noen personlig identifiserende informasjon og vil bli strengt avidentifisert.

Eventuelle avidentifiserte papirjournaler som brukes under prosessen med å legge inn informasjon i registeret vil bli oppbevart i låst lagring i ti år og deretter ødelagt. De skal brukes i tilfelle behov for bekreftelse av sannheten til dataene for vitenskapelige publiseringsformål.

3.6 Datakvalitetsovervåking

Kontinuerlig overvåking av datakvalitet er en vesentlig funksjon for registeret og hovedansvaret til registerkoordinatoren. Registerutvalget og dets leder har det endelige ansvaret for kvaliteten på dataene som legges inn i registeret. Følgende fire komplementære metoder vil sikre at dataene i registeret er fullstendige og av høyest mulig kvalitet:

1. Kvalitetskontroll under dataregistrering: Definerer de automatiske kvalitetskontrollene som er satt opp som en del av dataregistrering for hvert spørreskjema eller skjema.
2. Daglig kvalitetskontroll av registerkoordinator: Definerer de daglige aktivitetene til registerkoordinatoren for å overvåke datakvaliteten og handlinger som skal følges opp på identifiserte problemer.
3. Kvalitetskontroll ved periodiske senterrevisjoner: Definerer indikasjoner for kvalitetsrevisjoner, deres periodisitet og hvordan resultatene deres vurderes og følges opp.
4. Månedlig oppdatering om kvalitetskontroll til registerleder: definerer komponentene i den månedlige kvalitetsoppdateringen, hvordan den utarbeides og hvordan den vurderes av lederen.

3.7 Tilgang til data For å hjelpe helsetjenester: Pasienter og deres leger vil ha tilgang til deres data for å få estimater av forventede utfall og risiko for bivirkninger basert på analyser av registerdata.

For å svare på forskningsspørsmål: CAPRI og ikke-forskere kan be om tilgang til registerdata for å svare på forskningsspørsmål.

For å bistå planlegging og programutvikling: Helseorganisasjoner, registersponsorer, helsemyndigheter og helsedepartementer kan be om tilgang til sammendragsstatistikk eller avidentifiserte gruppedata for bruk i kunnskapsoversettelsesaktiviteter eller for å hjelpe til med planlegging av programmer og levering av omsorg.