Buspironbehandling af angst ved Williams syndrom

Inklusionskriterier:

1. Alder 5 til 65 år.
2. Diagnose af WS bekræftet via genetisk testning eller en klinisk diagnose stillet af en kliniker med betydelig erfaring i behandling af patienter med WS.
3. Klinisk signifikant angst som påvist af en Pædiatric Anxiety Rating Scale (PARS)-score på 10 eller højere (5-item-skala). PARS ("The Pediatric Anxiety Rating Scale (PARS): Udvikling og psykometriske egenskaber." 2002) blev valgt som et inklusionskriterium (og resultatmål), da det vurderer sværhedsgraden på tværs af almindelige angstlidelser hos børn, herunder generaliseret angst, social angst, separationsangst og overgangsassocieret angst. Derudover er det et instrument, der gør det muligt for klinikeren at inkorporere både barn- og forældrerapport i en endelig kliniker-vurderet score for hvert emne.
4. En Clinical Global Impression Severity Item-score ≥ 4 (moderat) for angstsymptomer ved skærm og baseline.

Ekskluderingskriterier:

1. Diagnose af OCD, posttraumatisk stresslidelse, alvorlig stemningslidelse, psykotisk lidelse eller stofmisbrugslidelse. Disse lidelser er ekskluderende, da den primære behandling af disse lidelser kan kræve akut psykosocial behandling eller anden medicin, der ville forvirre vurderingerne.
2. Tilstedeværelse af tidligere eller nuværende tilstande, der ville gøre behandling med buspiron usikker. Dette inkluderer allergi over for buspiron, lever- eller nyresygdom og graviditet (eller at være seksuelt aktiv uden at bruge acceptable metoder til at forhindre graviditet).
3. Brug af selektive serotoningenoptagelseshæmmere (SSRI'er), serotonin-noradrenalin-genoptagelseshæmmere (SNRI'er), benzodiazepiner, antihistaminer (efter behov vil det være tilladt at bruge en antihistamin til behandling af allergier) eller antipsykotika. Forsøgspersoner skal have fri for medicin fra disse klasser i mindst 5 eliminationshalveringstider, før forsøget påbegyndes.
4. Brug af anden psykotrop medicin, som er ineffektiv, dårligt tolereret eller suboptimal med hensyn til dosis. En bestyrelsescertificeret børne- og ungdomspsykiater vil vurdere enhver anden psykotrop medicin, der bliver brugt, og afgøre, om de er effektive, tolererede og optimale med hensyn til dosis. Samtidig brug af psykotrop medicin (andre end SSRI'er, SNRI'er, benzodiazepiner, antihistaminer eller antipsykotika) vil være tilladt, hvis dosis har været stabil i 30 dage, og hvis de opfylder kriterierne for effektivitet, tolerabilitet og dosis.
5. Tidligere tilstrækkeligt forsøg med buspiron. Et passende forsøg vil blive defineret som en samlet daglig dosis på ≥20 mg i mindst 4 uger. Derudover vil forsøgspersoner, der udviklede signifikante bivirkninger under et forsøg med buspiron i enhver dosis eller varighed, blive udelukket.
6. Alvorlig eller dybtgående intellektuel funktionsnedsættelse baseret på klinisk vurdering og gennemgang af standardiseret vurdering af kognitive færdigheder. Emner vil gennemgå standardiseret test og blive evalueret af undersøgelsespersonale for at bestemme kognitive evner. Deltagere, der er fast besluttet på at have et alvorligt eller dybt intellektuelt handicap, vil blive udelukket.