Cette page a été traduite automatiquement et l'exactitude de la traduction n'est pas garantie. Veuillez vous référer au version anglaise pour un texte source.

Sauvetage des nourrissons atteints d'un déficit en MCT8 (DITPA)

15 novembre 2023 mis à jour par: Roy E. Weiss, M.D.

Sauvetage de nourrissons atteints d'un déficit en MCT8 dans le cadre d'un traitement d'urgence à accès élargi pour un seul patient

Le déficit en MCT8 (également connu sous le nom de syndrome d'Allan-Herndon-Dudley) est un trouble héréditaire rare du développement cérébral lié à l'X qui provoque une déficience intellectuelle sévère et des problèmes de mouvement.

Aperçu de l'étude

Description détaillée

Le déficit en MCT8 (également connu sous le nom de syndrome d'Allan-Herndon-Dudley) est un trouble héréditaire rare du développement cérébral lié à l'X qui provoque une déficience intellectuelle sévère et des problèmes de mouvement. Cette condition, qui survient presque exclusivement chez les hommes, perturbe le développement avant la naissance. Il n'y a pas de réflexe de succion et l'enfant présente une hypotonie marquée. Sur le plan du développement, contrairement aux nourrissons normaux, les mâles affectés sont incapables de se retourner du ventre au dos. Les individus avec des mutations identiques ont des phénotypes identiques et tous les individus, quel que soit le phénotype, ont une déficience neuropsychologique sévère. Le diagnostic est confirmé par la mise en évidence d'une mutation du gène MCT8 (1,2).

Le déficit du transporteur membranaire cellulaire de l'hormone thyroïdienne spécifique du MCT8 se caractérise par un déficit cognitif sévère, une hypotonie infantile, une diminution de la masse musculaire et une faiblesse musculaire généralisée, une quadriplégie spastique progressive, des contractures articulaires et des mouvements dystoniques et/ou athétoides avec des paroxysmes caractéristiques ou des dyskinésies kinésigéniques. Les convulsions surviennent dans environ 25 % des cas. La plupart des hommes affectés ne s'assoient jamais ou ne marchent jamais de manière autonome ou perdent ces capacités avec le temps; la plupart ne parlent jamais ou ont un discours sévèrement dysarthrique (1). L'IRM cérébrale obtenue au cours des premières années de la vie montre une myélinisation retardée transitoire, qui s'améliore à l'âge de quatre ans (3). Bien que les signes psychomoteurs observés chez les hommes affectés ne se produisent pas chez les femmes hétérozygotes, ces dernières présentent souvent des anomalies des tests thyroïdiens intermédiaires entre les individus affectés et normaux.

Type d'étude

Accès étendu

Type d'accès étendu

  • Traitement IND/Protocole

Contacts et emplacements

Cette section fournit les coordonnées de ceux qui mènent l'étude et des informations sur le lieu où cette étude est menée.

Coordonnées de l'étude

Lieux d'étude

    • Florida
      • Miami, Florida, États-Unis, 33136
        • Disponible
        • University of Miami, Miller School of Medicine
        • Contact:
        • Chercheur principal:
          • Roy E Weiss, M.D.

Critères de participation

Les chercheurs recherchent des personnes qui correspondent à une certaine description, appelée critères d'éligibilité. Certains exemples de ces critères sont l'état de santé général d'une personne ou des traitements antérieurs.

Critère d'éligibilité

Âges éligibles pour étudier

3 jours à 3 jours (Enfant)

Accepte les volontaires sains

N/A

La description

Critère d'intégration:

  • Après confirmation de la mutation du gène MCT8 du fœtus mâle
  • Un enfant ou des enfants nés précédemment avec un phénotype sévère et typique et une mutation du gène MCT8 identique à celle du fœtus à traiter chez la mère ou une sœur qui a un parent avec un défaut MCT8 connu
  • Refus des parents d'interrompre la grossesse

Critère d'exclusion:

  • Grossesse gémellaire
  • Choix d'interrompre la grossesse
  • Hyperthyroïdie maternelle nécessitant un traitement
  • Patient présentant une insuffisance hépatique ou rénale importante
  • Insuffisance cardiaque congestive
  • Hyperémèse ne répondant pas au traitement
  • Affections cardiaques maternelles importantes (fibrillation auriculaire, autres arythmies, angine de poitrine instable, maladie coronarienne
  • thérapie sympathomimétique
  • Traitement anticoagulant
  • Patients prenant des inhibiteurs du cytochrome P450 2C9 (CYP2C9) avec un index thérapeutique étroit

Plan d'étude

Cette section fournit des détails sur le plan d'étude, y compris la façon dont l'étude est conçue et ce que l'étude mesure.

Comment l'étude est-elle conçue ?

Collaborateurs et enquêteurs

C'est ici que vous trouverez les personnes et les organisations impliquées dans cette étude.

Parrainer

Les enquêteurs

  • Chercheur principal: Roy E Weiss, M.D., Distinguished Chair, Professor/Chairman, Department of Medicine University of Miami Miller School of Medicine

Dates d'enregistrement des études

Ces dates suivent la progression des dossiers d'étude et des soumissions de résultats sommaires à ClinicalTrials.gov. Les dossiers d'étude et les résultats rapportés sont examinés par la Bibliothèque nationale de médecine (NLM) pour s'assurer qu'ils répondent à des normes de contrôle de qualité spécifiques avant d'être publiés sur le site Web public.

Dates d'inscription aux études

Première soumission

24 avril 2018

Première soumission répondant aux critères de contrôle qualité

28 octobre 2019

Première publication (Réel)

29 octobre 2019

Mises à jour des dossiers d'étude

Dernière mise à jour publiée (Estimé)

17 novembre 2023

Dernière mise à jour soumise répondant aux critères de contrôle qualité

15 novembre 2023

Dernière vérification

1 novembre 2023

Plus d'information

Termes liés à cette étude

Autres numéros d'identification d'étude

  • 20180087

Ces informations ont été extraites directement du site Web clinicaltrials.gov sans aucune modification. Si vous avez des demandes de modification, de suppression ou de mise à jour des détails de votre étude, veuillez contacter register@clinicaltrials.gov. Dès qu'un changement est mis en œuvre sur clinicaltrials.gov, il sera également mis à jour automatiquement sur notre site Web .

Essais cliniques sur Acide diiodothyropropionique

3
S'abonner