헌팅턴병 환자를 위한 전산화된 인지 훈련 탐색 (CogTrainHD)

공간 제약으로 인해 연구 연구에 대한 보다 광범위한 설명은 연구 프로토콜에서 찾을 수 있습니다.

1. 배경 및 근거 헌팅턴병(HD)은 헌팅틴 유전자의 첫 번째 엑손 내에서 CAG 반복 트리뉴클레오타이드 확장에 의해 발생하며 운동, 인지 및 정신 장애를 포함한 다양한 증상을 유발하여 일상 활동, 독립성 및 삶의 질에 상당한 영향을 미칩니다. 질병의 초기 단계에서도. 헌팅턴병 발병 초기부터의 인지 기능 장애는 잘 기록되어 있으며 주의력, 인지 유연성 및 기억력과 관련된 특정 문제를 포함할 수 있습니다. 실제로, 하나 이상의 작업 간에 주의를 공유하는 데 어려움이 있는 것은 HD의 구체적이고 핵심적인 결함인 것으로 입증되었습니다.

   집행 기능에 초점을 맞춘 인지 훈련 개입은 HD를 포함한 신경퇴행성 질환에 대한 잠재적으로 흥미로운 비약물적 치료 옵션을 제시합니다. HD 생쥐에 대한 연구는 이전에 주의력 결핍을 포함한 집행 기능 장애를 입증했으며 후속 연구에서는 인지 훈련이 HD 생쥐에게 도움이 되고 인지 및 운동 질환 증상의 발병을 예방할 수 있음을 보여주었습니다. 이 작업은 조기 인지 훈련 개입이 헌팅턴병 증상에 중요하고 오래 지속되는 유익한 효과를 가질 수 있음을 시사합니다. HD의 마우스 모델에 대한 추가 체계적인 연구가 인지 훈련 중재의 번역적 측면을 알리기 위해 필요하지만, 이러한 결과는 인지 훈련이 HD의 마우스 모델에서 이점을 제공할 수 있다는 중요한 증거를 제공합니다.

   인간 인구에 대한 연구에 따르면 주의력, 추론 및 기억력과 같은 실행 기능의 특정 측면을 요구하는 작업을 반복적으로 수행함으로써 인지 훈련이 사람들의 인지 기능을 향상시킬 수 있습니다. 파킨슨병(PD) 및 알츠하이머병(AD)을 비롯한 다수의 신경퇴행성 질환에 대해서도 전산화된 인지 훈련 연구가 수행되었다. 이러한 연구는 PD 및 AD에서 인지를 향상시킬 수 있는 전산화된 인지 훈련을 발견했습니다. 그러나 1950년부터 2015년까지 '헌팅턴병'과 '인지 훈련' 또는 '인지 치료' 또는 '두뇌 훈련' 또는 '실행 기능 훈련'이라는 키워드를 사용하여 Europe PubMed Central을 체계적으로 검토한 결과 2개의 결과가 나왔다. . 헌팅턴병의 인지 부담에 대한 검토 및 인지 증상에 도움이 되는 헌팅턴병 마우스 모델의 운동에 관한 논문. 따라서 HD에서 인지 훈련의 사용은 상당히 연구되지 않은 영역이며 인지 훈련은 아직 HD에서 탐구되지 않았습니다. 따라서 이 응용 프로그램에서 제안된 것과 같은 타당성 조사는 새로운 잠재적 치료 개입을 시도하는 데 중요합니다.

   인지 훈련 연구에서 환자의 이점을 결정하는 데 사용되는 결과 측정은 연구마다 크게 다를 수 있습니다. 또한 이러한 개입이 헌팅턴병 환자에게 사용된 것은 이번이 처음입니다. 따라서 환자의 이점을 결정하기 위해 인지 훈련 연구에서 사용되는 결과 측정은 연구를 시작하기 전에 신중하게 탐색하고 정의해야 합니다. 이 연구에서 사용하기 위한 후보 결과 측정은 개입의 결과를 가장 잘 평가하기 위해 헌팅턴병 환자에게 특정한 인지 및 운동 측정을 모두 포함하도록 선택되었습니다. 주의를 공유하는 데 어려움이 있는 것은 HD에서 특정한 문제인 것으로 나타났습니다. 참가자가 동시에 두 가지 작업을 수행해야 하는 이중 작업을 사용하여 주의력 공유를 임상적으로 측정할 수 있습니다. 두 가지 작업은 걷기 및 쟁반 운반과 같은 동일한 양식에서 나올 수도 있고, 계산과 같은 인지 구성 요소와 결합된 걷기와 같은 다른 양식에서 나올 수도 있습니다. 이중 작업 연구에 따르면 HD 환자는 특히 이중 작업에 인지 요소가 있을 때 주의력 공유 용량이 감소한 것으로 나타났습니다. 이중 작업을 완료하는 능력과 주의력 요구 증가는 일상 생활의 핵심 기술이므로 이러한 작업의 결함은 독립성에 심각한 영향을 미치고 낙상의 위험을 증가시키며 삶의 질을 저하시킬 수 있습니다. 제안된 연구는 실행 가능성, 수용 가능성을 평가하고 헌팅턴병 환자의 인지 훈련 개입 효과에 대한 예비 효능 데이터를 수집하기 위해 이중 작업 수행을 사용할 것입니다.

   환경 농축은 HD 생쥐의 질병 증상을 개선하는 것으로 나타났으며 HD 환자의 생활 방식에 관한 후향적 연구는 농축 활동이 부족한 수동적 또는 좌식 생활 방식이 질병 증상의 조기 발병에 기여할 수 있음을 시사합니다. 또한 운동 훈련이 헌팅턴병에서 기능적 이점을 생성할 수 있고 입원 및 외래 환자 운동 및 재활 프로그램 모두에서 실행 가능성 및 기능 개선의 증거를 축적할 수 있다는 예비 증거가 있습니다. 운동 훈련 운동 연구는 다중 모드 운동 개입이 잘 견디며 건강 관련 삶의 질의 증가와 함께 움직임, 인지 및 기분의 개선과 관련이 있음을 보여주었습니다. HD에서 가정 운동에 대한 준수를 지원하고 강화하는 방법을 개발하기 위한 작업이 현재 진행 중입니다. 또한, 연구자들은 이제 운동 및 인지 구성 요소(환자가 음악에 맞춰 점점 더 복잡한 리듬을 연주하도록 훈련하는 훈련 요법)를 모두 사용한 개입이 실행 기능 테스트인 기호 숫자 양상을 개선할 수 있다는 예비 증거를 가지고 있습니다. MRI tractography에 수반되는 변화. 뇌 영상 연구는 신경퇴행성 질환에 대한 개입을 뒷받침할 수 있는 생물학적 메커니즘을 더 잘 이해하는 데 매우 중요합니다.

   인지 훈련을 수행하기 위한 전략은 연구마다 다를 수 있습니다. 일부는 참가자가 배우고 반복하는 학습된 연습이나 퍼즐을 사용합니다. 그러나 전산화된 인지 훈련 전략의 활용은 실제 작업을 반복하는 것보다 몇 가지 이점을 제공합니다. 전산화된 인지 훈련 전략은 자동화되어 참가자가 편리하게 완료할 수 있으며 완료하는 데 상대적으로 적은 움직임이 필요한 자동화된 작업을 제공하고 몇 가지 객관적인 결과 측정을 제공합니다. 또한, 이 연구에서 연구자가 사용하는 특정 HAPPYneuron 인지 훈련 소프트웨어는 연구자가 연구 참여자의 진행 상황을 관찰할 수 있는 인터페이스를 제공하며, 전 세계적으로 일관된 교육이 가능하도록 다양한 언어로 제공될 수 있습니다. 그러나 이것은 타당성 조사이므로 HD를 가진 사람들의 피드백과 견해를 고려하여 전산화된 인지 훈련 중재가 최적화될 것입니다.

2. 연구 목표 이 연구의 주요 목표는 전산화된 인지 훈련이 HD를 가진 사람들에게 실현 가능하고 수용 가능한지 결정하는 것입니다. 연구자들은 무작위 타당성 연구를 수행하기 전에 컴퓨터화된 인지 훈련 프로그램에 대한 참가자의 친숙도, 유용성을 조사하고 인지 훈련 연구에 사용할 주요 결과 측정을 결정할 것입니다. 무작위 타당성 연구는 또한 MRI 스캐닝을 사용하여 관찰된 모든 행동 변화의 생물학적 토대를 탐색할 것입니다. 이것은 연구의 선택적 구성 요소입니다. 이 연구 동안 더 큰 환자 코호트에서 사용할 개입 프로그램을 개발할 수 있는 중요한 매개변수가 설정될 것입니다.

   2.1. 특정 목표

   제안된 연구의 목적은 다음과 같습니다.

   (i) 컴퓨터화된 인지 훈련 프로그램의 참가자 광고 유용성을 조사하고 인지 훈련 연구에서 사용할 주요 결과 측정을 결정합니다.

   (ii) 다음을 고려하여 HD 환자를 위한 가정 기반 전산화 인지 훈련 프로그램의 실행 가능성을 평가합니다.

   • 중재를 받고 타당성 연구에 참여하려는 적격 참가자의 의지(무작위화 타당성 포함)
   • 연구 모집 또는 완료에 대한 잠재적 장벽
   • 인지 훈련 프로그램(iii)에 대한 반응률 및 준수 여부는 중재 또는 비교 가능한 제어 팔 동안 발생할 수 있는 행동 변화를 결정합니다.

   (iv) 뇌 영상 기술을 사용하여 관찰된 행동 변화의 생물학적 토대를 탐색합니다(선택 사항).

   (v) 이 환자 모집단에서 향후 사용할 참가자 및 가족 구성원/간병인 피드백을 사용하여 개입을 평가합니다.

3. 연구 설계 참가자는 카디프 헌팅턴병 센터에서 모집합니다. 참가자는 ENROLL-HD 방문과 일치할 수 있는 첫 번째 연구 방문에서 다양한 컴퓨터 및 종이 기반 인지 작업, 운동 작업 및 인터뷰를 완료해야 합니다. 그런 다음 참가자는 향후 4주 이내에 타당성 조사를 위한 기준 평가를 완료하도록 다시 초대됩니다. 무작위 배정 후 중재 그룹에 할당된 사람들은 12주간의 가정 기반 인지 훈련 중재를 받게 되며 선호하는 경우 가정 방문 및 이메일 또는 전화 알림으로 지원됩니다. 통제 그룹에 할당된 사람들은 가정 방문도 받을 것이지만 정상적으로 계속하도록 요청받을 것입니다. 6주에 선택적 MRI 스캔이 인지 작업과 함께 실시됩니다. 기본 평가 완료 후 12주 후에 참가자는 최종 결과 평가를 완료하도록 다시 초대됩니다.
4. 참가자 선택 Cardiff HD 센터는 Enroll-HD(이전 등록소) 사이트이며 클리닉에 참석하는 많은 환자가 이 연구에 등록되어 있습니다(REC no. 04/WSE05/89). 글로벌 Enroll-HD 관찰 연구에 이미 등록된 환자는 이 연구에 참여하도록 초대됩니다. 이러한 Enroll-HD 참가자의 증상 진행은 종단적으로 모니터링됩니다. Enroll-HD 연구 내의 선택적 구성 요소 중 하나는 참가자가 다른 추가 및 관련 HD 연구 연구에 대해 연락하고 HD 관련 연구를 수행하는 연구원이 코딩된 데이터에 액세스할 수 있도록 허용하는 것입니다. 따라서 전체 의료 및 투약 이력을 포함한 전체 임상 데이터 세트가 각 연구 참여자에게 제공되며 이 데이터는 연구 중에 사용될 수 있습니다. 또한 조사관은 가족, 친구 및 보호자의 의견을 수집하고자 합니다. 참가자는 조사관이 참가자와 함께 연구 방문에 참석할 수 있는 가족, 친구 또는 간병인과 연구 참여에 대해 이야기할 수 있도록 동의를 제공해야 합니다. 정보에 입각한 동의를 얻은 경우 참가자 동의서 양식을 통해 가족, 친구 또는 간병인이 연구에 대한 인터뷰에 초대됩니다.

5. 모집 5.1. 참가자 수 이것은 초기 원칙 증명 연구입니다. 따라서 공식적인 샘플 크기 계산이 완료되지 않았습니다. 조사관은 40명의 참가자를 무작위로 추출하는 것을 목표로 50명의 참가자를 모집하는 것을 목표로 할 것입니다. 제안된 숫자는 다른 질병의 인지 훈련에 관한 이전 문헌을 기반으로 하며 MRI가 연구의 선택적 구성 요소라는 점을 고려합니다. 연구 팀은 연구 기간 동안 16명의 참가자의 MRI 스캔을 위한 자금을 가지고 있으며, 스캔은 선착순으로 수행되며 스캔 자금이 사용되면 더 이상 참가자를 스캔할 수 없습니다. 이 연구는 인지 훈련에 대한 더 큰 체계적 연구를 향한 필수적인 단계이며, 그러한 시험의 설계 및 전달을 알리고 향후 표본 크기를 추정하기 위한 검정력 계산을 알리는 데이터를 제공할 것입니다.

   5.2. 모집 프로세스 이미 ENROLL-HD 참여에 동의한 잠재적 참가자는 임상 방문 중에 접근할 수 있으며 연구에 대한 정보를 받게 됩니다. 잠재적 참가자는 이 연구에 대한 정보 시트를 받게 되며 질문을 하고 연구원과 연구에 대해 토론할 수 있는 충분한 시간이 주어집니다. 필요한 경우 잠재적 참가자는 정보 시트를 집으로 가져가서 가족 및 친구들과 연구에 대해 토론할 수 있습니다. 동의를 원하는 잠재적 참가자는 언제든지 마음을 바꾸거나 이유 없이 철회할 수 있음을 상기시킵니다. 잠재적 참가자가 연구를 계속 진행하고자 하는 경우 동의서에 서명하라는 요청을 받고 연구 평가가 시작됩니다.

   5.3. 정보에 입각한 동의 참가자는 참가자 정보 시트(PIS)를 고려하는 데 필요한 만큼의 시간과 연구에 참여할지 여부를 결정하기 위해 연구팀이나 독립 당사자에게 질문할 기회가 허용됩니다. 모든 참가자는 연구 설계가 무작위 배정되고 MRI 스캐닝이 선택적 구성 요소이며 언제든지 철회할 수 있음을 포함하여 절차에 대해 자세히 설명합니다. 그런 다음 참가자 날짜 서명과 사전 동의를 제시하고 얻은 사람의 날짜 서명을 통해 사전 동의를 얻습니다. 서명된 원본 양식은 연구 장소에 보관됩니다. 정보에 입각한 동의서를 받은 후 첫 번째 연구 방문이 이루어집니다. 참가자는 이유를 제시할 필요 없이 언제든지 연구에서 철회할 수 있으며 이는 현재 또는 향후 치료에 영향을 미치지 않는다는 점을 상기할 것입니다. 참가자는 동의 과정에서 가족 구성원이나 간병인에게 인지 훈련 개입에 대한 의견을 물어볼 수 있는지 질문을 받게 되며 이는 동의서 양식의 선택적 구성 요소입니다. 참가자와 함께 클리닉에 참석하는 가족, 친구 또는 간병인에게 요청하는 데 동의하는 경우 별도의 정보 시트를 읽어야 합니다. 참여에 동의하면 동의서에 서명하라는 요청을 받고 연구에 관한 인터뷰를 받게 됩니다.

   5.4. 자기 공명 영상(MRI) 스캔에 필요한 건강 검진/검진 MRI 스캔은 연구의 선택적 구성 요소입니다. 따라서 사전 선별 과정의 일부로 모든 참가자는 MRI에 대한 금기 사항에 대해 선별됩니다. 또한 참가자가 스캔 룸에 들어가기 전에 연구원과 MRI 조작자가 MRI 금기 사항에 대한 종합적인 스크리닝을 각 MRI 스캔 직전에 완료합니다.

   5.5. 무작위화 절차 연구에 중재 및 통제 그룹이 포함되므로 무작위화는 연령 및 인지 기능의 범주 변수에 대한 그룹 간의 균형을 보장하기 위해 최소화 절차 및 프로그램을 사용하여 수행됩니다. 가장 최근에 발표된 글로벌 ENROLL-HD 연구 데이터의 연령 및 인지 결과를 고려하여 연구원이 최소화를 수행합니다. 최소화 절차 동안 연령 및 인지 기능에 동일한 가중치가 부여됩니다. 연령은 1) < 45세 및 2) > 45세의 두 범주로 분류됩니다. Categorical Verbal Fluency Test 참가자의 총 인지 점수는 참가자를 두 가지 범주로 분류하는 데 사용됩니다. 무작위화 절차는 모든 잠재적인 연구 참여자에게 주의 깊게 설명되며 PIS와 CF 모두에 구체적으로 설명되어 있습니다. 무작위 배정은 참가자가 CF에 서명하고 초기 및 기본 평가를 완료한 후에만 수행됩니다. 컨트롤 그룹에 할당된 참가자는 정상적으로 계속 진행해야 합니다. 그룹에 할당되면 참가자는 무작위로 배정된 그룹을 자세히 설명하는 할당 편지를 받게 됩니다. 불행히도 라이선스 제한으로 인해 대조군에 할당된 사람들은 첫 번째 연구 방문과 두 번째 및 세 번째 연구 방문의 기준선 및 결과 평가 중에만 인지 훈련 소프트웨어를 사용할 수 있습니다. 연구가 끝날 때 모든 잠재적 참가자에게 분명히 알려질 것이며 로그인 시스템에 대한 액세스가 만료되므로 인지 훈련 소프트웨어 사용을 중단해야 합니다.

6. 연구 절차

   6.1 12주 인지 훈련 중재 12주 인지 훈련 중재는 참가자 가정에서 완료됩니다. 개입은 이메일, 문자 및 전화 알림(참가자가 선호하고 사례 보고서 양식에 자세히 설명됨) 및 가정 방문으로 지원됩니다. 활성 그룹과 통제 그룹 모두에 대해 가정 방문이 수행됩니다. 참가자가 소프트웨어 사용에 대해 우려하는 경우 추가 가정 방문이 필요할 수 있습니다. 연구 방문 중에 활성 그룹을 위해 연구원은 참가자가 소프트웨어에 익숙하고 지원 및 안내를 제공하며 일련의 인지 평가가 수행되는지 확인합니다. 가정 방문 중 통제 그룹의 경우 연구원은 인지 테스트 배터리를 완료하고 참가자와 하루에 대해 이야기합니다. 개입은 최소한의 감독으로 수행되도록 설계되었으며 이것은 참가자 및 친구, 가족 또는 간병인 인터뷰 중에 탐구될 것입니다. 가정 방문을 완료할 때 연구원은 카디프 HD 센터에 존재하는 고독한 근로자 정책을 준수하고 언제라도 안전이 손상되지 않도록 하기 위해 방문을 완료하기 전에 연구팀과 방문을 논의할 것입니다. 참가자는 12주 동안 주 3회 최소 30분 동안 HAPPYneuron 소프트웨어를 사용하여 제공되는 교육 프로그램을 완료해야 합니다. 참가자는 30분 훈련 프로그램을 마친 후 HAPPYneuron 컴퓨터 인지 훈련 소프트웨어에서 사용할 수 있는 다른 '게임'을 자유롭게 완료할 수 있습니다. 인지 훈련 프로그램의 완료는 이메일 또는 전화 알림(참가자가 선호하는 대로) 및 연구원의 가정 방문을 사용하여 모니터링되고 지원됩니다. 이를 통해 인지 중재 프로그램에 대한 환자의 순응도를 모니터링할 수 있으므로 참여자가 프로그램의 타당성과 수용 가능성을 탐색할 수 있습니다. 각 참가자에게는 고유한 로그인이 제공됩니다. 이 소프트웨어는 연구원이 모든 연구 참가자의 사용 및 진행 상황을 정기적으로 추적할 수 있는 인터페이스를 제공합니다. 따라서 조사관은 참가자가 소프트웨어를 사용하는 빈도와 기간을 원격으로 결정할 수 있으며 각 인지 작업에 대한 참가자 성능을 분석할 수 있습니다. 또한, 각 인지 훈련 세션 동안 각 특정 작업에 대한 참가자의 성능이 측정되고 예를 들어 연구 전반에 걸쳐 응답 정확도 또는 응답 시간과 같은 특정 인지 작업의 개선을 결정하는 데 사용할 수 있습니다. 참가자는 연구원이 연구 전반에 걸쳐 자신의 교육 활동을 볼 수 있음을 알게 됩니다.

   조사관이 이 연구에서 사용할 계획인 인지 훈련 소프트웨어는 사용하기 쉽고 자동화되어 있으며 편향되지 않은 데이터 기록을 제공하고 연구원이 원격으로 규정 준수를 추적할 수 있는 인터페이스를 제공합니다. 이전에 건강한 대조군과 우울증 환자 모두에서 검증되었으며 인지 및 기능 개선을 포함한 환자의 이점을 보여주었습니다. 연구 종료 시 참가자 로그인 세부 정보가 만료되고 더 이상 인지 훈련 소프트웨어에 액세스할 수 없으며 이는 PIS에 명시되어 있습니다. 중재는 독립적으로 완료되도록 설계되었지만 이 타당성 조사에서는 참가자의 동의 하에 조사관이 구체적으로 시작과 끝에서 반구조화된 인터뷰를 사용하여 보호자의 친구, 가족 구성원의 참여를 탐색할 것입니다. 공부하다.

   6.2. 자기 공명 영상(MRI) 스캐닝 카디프 대학은 최첨단 연구 시설과 장비를 이용할 수 있는 세계 최고의 뇌 영상 연구 센터(CUBRIC)를 보유하고 있습니다. 따라서 MRI 스캐닝은 인지 훈련 프로그램이 가질 수 있는 생물학적 효과를 더 많이 탐구하기 위해 선택적 구성 요소로 이 연구에서 사용될 것입니다. 동의하기 전에 잠재적 참가자는 MRI에 대한 모순을 검사합니다. MRI 스캔 절차 전에 추가 검사가 수행됩니다. MRI 스캐닝은 타당성 조사의 선택적 구성 요소이므로 참가자가 MRI 스캐닝 절차를 수행할 수 없거나 원하지 않는 경우에도 연구에 참여할 수 있습니다. 또한 참가자는 이유를 제시할 필요 없이 언제든지 연구의 MRI 스캐닝 구성 요소를 자유롭게 철회할 수 있으며 이는 그들이 받는 치료에 영향을 미치지 않는다는 것을 알게 됩니다.

   참가자가 MRI에 동의하면 MRI 스캔 절차에 대해 참가자와 신중하게 설명하고 논의하며 참가자는 이것이 도움이 될 수 있다고 생각하는 경우 '모의' MRI 스캐너를 경험할 수 있는 기회를 갖게 됩니다. MRI 스캔은 개입 6주 후 연구 방문에서 수행됩니다. 그런 다음 MR 안전 교육을 받은 연구원의 도움을 받아 완전히 훈련된 MR 운영자가 MRI 스캔을 수행합니다. 스캔은 32개의 헤드 코일이 있는 3T Siemens Prisma 스캐너에서 획득됩니다. MRI 스캐닝 프로토콜에는 전체 거시구조를 평가하기 위한 구조적 스캔, 백질 및 수초 변화를 평가하기 위한 미세구조 스캔, 휴식 중인 대뇌 혈류를 측정하기 위한 정량적 fMRI를 평가하기 위한 스캔이 포함됩니다. 전체 스캐닝 프로토콜은 90분 이상 지속되지 않을 것으로 예상되지만 참가자가 스캐닝 절차 전반에 걸쳐 편안하게 진행할 수 있도록 안내합니다.

7. 데이터 수집 대부분의 평가 절차에서 데이터는 종이 데이터 수집 양식에 수집되고 테스트 결과는 안전한 온라인 데이터베이스로 전송됩니다. 온라인 데이터베이스의 데이터는 데이터 무결성을 보장하기 위해 종이 양식과 대조하여 확인됩니다. 원본 데이터 수집 시트는 보관되어 TMF에 안전하게 보관됩니다.

   반구조화된 인터뷰의 경우 질문은 연구자가 구두로 질문하고 오디오는 녹음되고 축어적으로 전사됩니다. 프로토콜 수정의 필요성을 피하기 위해 약간의 유연성이 필요할 수 있습니다. 참가자와 함께 연구 방문에 참석하는 참가자 및 가족 구성원, 친구 또는 간병인을 위한 인터뷰 일정에 포함될 주제 목록은 다음과 같습니다.

   • 개입이 어떻게 인식/수용되었습니까?
   • 일상 생활에 대한 예상 또는 인지된 영향
   • 가족 구성원/간병인에 대한 예상 또는 인지된 영향
   • 전반적인 기대
   • 예상 또는 인지된 수용성(지원 또는 도움 필요)
   • 무작위 배정 절차에 대한 생각과 견해
   • 개입을 완료하는 데 잠재적인 장벽
   • 인지 훈련 개입에 대한 일반적인 견해 또는 의견

8. 데이터 분석 제안된 연구는 HD를 가진 사람들을 위한 전산화된 인지 훈련의 사용을 위한 타당성 연구이므로 연구는 공식적으로 강화되지 않습니다. 주요 목표는 타당성이므로 연구의 적격성, 모집 및 수용 가능성이 모두 평가됩니다. 제안된 인지 훈련 개입에 대한 준수 및 부작용도 보고됩니다. 따라서 이 특정 환자 모집단에서 최종 및 향후 시험에 정보를 제공할 수 있는 매개변수를 추정할 수 있는 중요한 추론이 이루어질 것입니다.

   8.1. 통계 분석 인구통계(연령, 성별, 키 및 체중) 및 질병 부담 점수의 요약 통계가 보고됩니다. 설명 데이터에는 95% 신뢰 구간으로 적격성, 채용, 유지율, 개입의 수용성 및 준수에 대한 평가가 포함됩니다. 결과 측정 및 평가의 완료도 보고됩니다. 그래픽 일러스트레이션은 결과 데이터의 분포를 확인하는 데 사용됩니다.

   개입에 대한 성공적인 준수는 주당 최소 3,30분 세션 동안 12주간의 컴퓨터 인지 훈련을 완료한 것으로 정의됩니다. 이것은 타당성 조사입니다. 따라서 샘플 크기가 작을 경우 유지율 추정이 어려울 수 있습니다. 따라서 유지율이 75%보다 크면 조사관은 이 개입이 실현 가능한 것으로 간주할 것을 제안합니다. 유지 비율이 이보다 적지만 65%보다 큰 경우 조사관은 향후 조사에서 이를 증가시키기 위해 개입 조정을 고려할 것입니다. 질적 작업은 유지율이 연구가 끝날 때와 같은 이유를 확립하는 데 도움이 될 것입니다. 이보다 낮은 유지율은 개입에 상당한 변화가 필요하므로 추가 파일럿 및 타당성 연구가 필요합니다. 결과 평가의 변화는 공변량으로서 균형 변수(연령 및 UHDRS TMS) 외에 해당 변수의 기준선 점수와 함께 공분산 분석(ANCOVA)을 사용하여 분석됩니다.

   데이터 수집은 HAPPYneuron 소프트웨어 시스템을 통해 처음에는 데이터베이스로 전송하기 전에 데이터 수집 양식에서 수행됩니다. 데이터 완전성은 수집 시점에서 모니터링됩니다. 따라서 조사관은 많은 양의 누락된 데이터를 예상하지 않습니다. 향후 확증적 임상시험을 알리는 것이 우리의 의도이므로 조사관은 이 임상시험과 이 모집단에 적용된 결과의 타당성을 조사할 것입니다. 일부는 이전에 헌팅턴병에 사용되지 않았거나 전산화된 인지 훈련 개입에 적용되지 않았기 때문에 조사관은 모든 결과 측정의 내부 신뢰성을 고려할 것입니다.

9. 전파 연구팀은 연구 결과를 일반 대중과 환자 그룹에 전파하기 위해 최선을 다하고 있으며 환자 오픈 데이, 참여 행사 및 아웃리치 활동에서 결과를 발표하려고 노력할 것입니다. 보급은 CI의 특별한 열정입니다. 또한 연구를 널리 알리기 위해 결과는 일반 대중이 이해할 수 있는 적절한 언어와 형식으로 소셜 미디어, 뉴스레터 및 기타 환자 참여 매체를 통해 전파될 수 있습니다. 참가자가 임상시험 결과를 알리고 싶다고 표시하면 임상시험 종료 시 결과 보고서가 참가자에게 전송됩니다. 결과가 표시되는 경우 항상 개별 참가자의 데이터를 식별할 수 없는 방식으로 표시됩니다. 중요한 대중 및 환자 지원 보급 외에도 연구 결과는 과학 저널에 게시하기 위해 작성됩니다. 그 결과는 과학 회의나 학술 기관의 회담에서도 발표될 수 있습니다.

10. 데이터 저장, 취급, 보유 및 기밀성 모든 데이터는 스 와이프 카드 보안 건물 내의 방화벽과 비밀번호로 보호되는 컴퓨터 시스템에 저장됩니다. 연구와 관련된 연구원은 기록된 데이터를 참가자와 일치시킬 수 있는 파일에 대한 기밀 액세스 권한을 갖게 됩니다. 종이든 전자든 어떤 데이터도 완전히 익명화되지 않고는 Cardiff University 사이트를 떠나지 않습니다. 즉, 식별 가능한 모든 데이터는 데이터 세트에서 제거됩니다. 모든 전자 파일 또는 디스크는 카디프 대학교 사이트 및 카디프 대학교 시스템에 전자적으로 저장됩니다. 연구가 끝나면 식별 가능한 데이터는 파기되고 식별 불가능한 데이터는 보관되지만 연구 팀은 계속 액세스할 수 있습니다. 데이터는 카디프 대학교 정책 및 절차에 따라 15년 동안 보관됩니다. 연구 데이터는 연구 자금을 지원하는 조직과 공유될 수 있습니다. 데이터가 카디프 대학교를 떠나면 엄격하게 익명으로 처리됩니다. 익명화된 데이터는 영국 또는 해외의 다른 조직의 연구원과 공유될 수 있으며 향후 연구 사용을 위해 공개적으로 제공될 수 있습니다. HAPPYneuron 시스템을 사용하여 생성된 데이터의 경우, 이 데이터는 중앙에서 캡처되어 Cardiff University 시스템 외부에 저장되므로 HAPPYneuron의 정책 및 절차가 적용됩니다. 그러나 이 데이터의 하위 집합은 연구에 사용하기 위해 추출되고 위에서 설명한 대로 Cardiff University 시스템으로 전송됩니다.

    모든 참가자 식별 및 추천 절차와 데이터 저장, 처리 및 관리 절차는 데이터 보호법 1998을 준수합니다. 데이터는 Cardiff University의 임상 연구에 대한 연구 거버넌스 프레임워크 규정에 따라 15년 동안 보관됩니다. 이 데이터는 Cardiff University Network에서 관리되는 암호로 보호된 서버에 기밀로 저장됩니다. 데이터는 접근이 통제된 건물의 잠긴 캐비닛 및/또는 보안 컴퓨터 하드 드라이브(암호로 보호됨)에 저장되며 무기한 보관됩니다. 이것은 Cardiff University Research Governance Framework에서 정한 지침을 준수합니다. 참가자의 기밀은 1998년 데이터 보호법에 따라 보호됩니다. 모든 참가자에게는 Enroll-HD 고유 연구 번호 식별자가 할당되며 가족, 친구 또는 간병인의 경우 참가자와 관련하여 고유 연구 번호가 할당됩니다. 수집된 모든 데이터는 연결된 익명 형식으로 보관됩니다.

11. 연구 종료 정의 연구 종료는 마지막 연구 참가자의 마지막 방문 날짜입니다.
12. 면책 Cardiff University는 연구 설계의 결과 및/또는 프로토콜 작성자/연구 팀과 관련하여 부주의한 피해에 대해 참가자 또는 참가자를 대신하여 청구하는 경우 면책 및 보상을 제공합니다. Cardiff University는 부주의한 피해에 대해 보상을 제공하지 않습니다.
13. 후원 카디프 대학교가 이 연구의 후원자 역할을 할 것입니다.
14. 펀딩

이 연구는 두 가지 연구 보조금으로 지원됩니다.

1. Jacque and Gloria Gossweiler Foundation에서 Emma Yhnell 박사(주요 지원자), Anne Rosser 교수, Monica Busse 교수 및 Claudia Metzler-Baddeley 박사에게 수여된 18개월 연구 보조금. '헌팅턴병 환자를 위한 비약물적 치료 개입으로서 인지 훈련을 탐색합니다.' (펀딩 시작일: 2016년 4월 1일, 연구 종료일: 2017년 9월 30일).
2. Health and Care Research Wales의 Emma Yhnell 박사에게 36개월 장학금 수여. '컴퓨터 기반 인지 훈련을 사용하여 헌팅턴병 환자에게 개인화된 치료 개입을 제공합니다.' (펀딩 시작일: 2016년 10월 1일, 연구 종료일: 2019년 9월 30일).

15. 연구 관리 이 프로젝트는 Hannah Furby, Monica Busse 교수(SEWTU), Anne Rosser 교수(Clinical Responsible for Care) 및 Claudia Metzler-Baddeley 박사(CUBRIC). 또한 CI는 프로젝트 기간 동안 월별 연구 회의 및 이메일 지원의 형태로 SEWTU 회원으로부터 자문 지원을 받을 것입니다. SEWTU 자문 위원회에는 Rachel Breen 박사, Rebecca Playle 박사, Gareth Watson 씨, Lucy Brookes-Howells 박사가 포함됩니다.