취약한 류마티스 관절염 환자의 배우자와 비공식 돌봄 제공자를 위한 지원 중재 (INSPIRE)

배경 류머티스 관절염(RA)은 주로 관절에 영향을 미치는 만성 염증성 자가면역 질환으로 통증, 뻣뻣함, 부종, 기능 감소 및 피로와 관련이 있으며 다른 장기와 전반적인 건강에도 영향을 미칠 수 있습니다 [1,2]. RA에서는 정신 건강 문제가 흔히 발생하며, 특히 우울증은 더 높은 통증과 장애, 그리고 낮은 건강 관련 삶의 질과 연관됩니다 [3,4]. 더 많은 사람들이 RA와 함께 장기간 생존함에 따라, 노령에 도달하는 환자의 비율이 증가하고 있으며, 노화와 관련된 허약함과 같은 취약성이 더욱 관련성을 띠게 됩니다. 역학 데이터는 RA의 부담과 발생률이 연령과 함께 증가함을 보여줍니다 [5].

허약함은 일반적으로 다중 시스템에 걸친 생리적 여유 능력 감소로 인해 스트레스 요인에 대한 취약성이 증가된 상태로 설명되며, 이는 부정적 결과와 변동하는 기능 능력의 위험을 증가시킵니다 [6]. 지역사회에 거주하는 노인에서 허약함은 유병률이 높으며, 정의와 환경에 따라 추정치는 다르지만 65세 이상 성인의 상당 부분이 영향을 받는다는 점을 일관되게 보여줍니다 [7]. RA와 허약함을 모두 가진 노인에서는 기능 저하와 다중 질환이 일상 생활에서 타인에 대한 의존도를 증가시킬 수 있습니다.

이러한 맥락에서 비공식적 돌봄 제공자(무급 가족 구성원, 친구 또는 이웃)는 실질적 지원, 조정 및 치료/약물 관련 업무를 포함한 일상적인 질병 관리의 중심적인 기여자가 되는 경우가 많습니다 [8]. 또한, 의료 시스템은 만성 질환을 지역사회에서 관리하는 환자와 가족의 능력에 점점 더 의존하고 있습니다. 증거에 따르면 가족 돌봄 제공자는 노인에게 더 적고 짧은 입원 기간과 연관되어 있어 돌봄 기여의 시스템 수준 중요성을 보여줍니다 [9]. 그러나 이러한 책임은 돌봄 제공자에게 상당한 정서적 및 실질적 부담을 줄 수 있습니다.

이러한 부담은 돌봄 제공 부담감으로 이어질 수 있으며, 이는 돌봄 제공의 정서적, 신체적, 사회적 및 재정적 측면을 포괄하는 다차원적 긴장입니다 [10]. 돌봄 제공 부담감은 고통과 건강 및 삶의 질 저하를 포함한 부정적인 돌봄 제공자 결과와 연관되며, 임상 실무에서 종종 간과됩니다 [11]. 다른 만성 질환 집단의 돌봄 제공자를 위한 중재는 심리사회적 및 교육적 지원이 고통과 부담을 줄이고 삶의 질을 향상시킬 수 있음을 시사하지만, 구조화된 돌봄 제공자 지원은 류마티스학 치료에서 여전히 제한적이며, RA와 허약함을 가진 노인의 돌봄 제공자를 위해 체계적으로 시행되는 경우는 드뭅니다 [12].

INSPIRE(허약한 RA 환자의 파트너 및 비공식적 돌봄 제공자를 위한 지원 중재)는 영국 의학 연구 위원회(MRC)의 복잡한 중재 프레임워크(참조)와 RA와 허약함을 가진 노인, 비공식적 돌봄 제공자, 의료 전문가 및 사회 복지 이해관계자가 참여한 반복적 공동 창작 과정을 사용하여 개발되었습니다. INSPIRE는 돌봄 제공자 역할을 인식하고 검증하며, 정서적 및 실질적 지원을 제공하고, 약 12주에 걸쳐 훈련된 의료 전문가가 제공하는 맞춤형 "도구 상자"를 통해 분절된 서비스 간의 탐색 및 조정을 촉진하도록 설계되었습니다. 효과성을 평가하기 전에, 일상 임상 실무에서 모집, 수용 가능성, 제공 및 데이터 수집 절차를 평가하기 위한 타당성 연구가 필요합니다.

목적 및 목표 전체 목표는 일상 류마티스학 치료에서 INSPIRE 제공의 타당성과 수용 가능성을 평가하고, 향후 확정적 평가를 위한 연구 절차를 시험하는 것입니다.

다음의 타당성을 포함합니다:

• 적격 돌봄 제공자 참여자를 식별 및 모집, 추적 관찰을 통해 참여자 유지, 수용 가능한 완전성으로 결과 데이터 수집, 의도된 대로 중재 제공

탐색:

• 인식된 중재의 유용성, 중재의 수용 가능성, 구현 장벽 및 촉진 요인:
• 돌봄 제공자
• 노인
• 중재 제공 전문가

결과 변동성에 대한 예비 추정치를 제공하여 다음을 알립니다:

• 후속 시험을 위한 결과 선택 및 후속 시험을 위한 표본 크기 계획

진행 기준 확정적 평가로의 진행은 모집 및 유지가 적절한지 여부, 중재가 일상 실무 내에서 의도된 대로 제공될 수 있는지 여부, 결과 측정이 수용 가능하고 충분히 완전한지 여부, 참여자와 의료 전문가가 INSPIRE를 관련성 있고 수용 가능하다고 간주하는지 여부에 따라 달라집니다. 사전 지정된 임계값(예: 최소 동의 및 추적 관찰률)은 이해관계자와 합의 및 검토될 것입니다.

방법 연구 설계 이 연구는 INSPIRE와 계획된 시험 절차가 실행 가능하고 수용 가능한지 평가하기 위해 설계된 타당성 연구입니다. 이 연구는 대규모 무작위 대조 시험을 준비하기 위한 진행 기준을 평가하고, 중재 및/또는 연구 설계 조정이 필요한 영역을 식별하도록 설계되었습니다. 우리의 진행 기준에는 접촉한 모든 환자의 50% 모집률, 85% 유지률 및 전반적인 높은 충실도가 포함됩니다.

연구 환경 연구는 리그스호스피탈레트(덴마크)의 류마티스학 및 척추 질환 센터에서 수행되며, 중재 제공은 수도 지역과 셸란 지역 전역에 걸쳐 이루어집니다. 상담은 외래 진료실, 돌봄 제공자의 가정 및/또는 전화를 통해 비공식적 돌봄 제공자의 선호도와 타당성에 따라 이루어집니다.

모집 기간 및 중단 규칙 모집은 2026년 3월 1일부터 7월 1일까지 고정된 4개월 기간 내에 이루어지며 연장되지 않습니다. 계획된 표본 크기가 7월 1일까지 도달하지 않더라도, 모집 기간이 끝나면 모집은 중단되며, 연구는 이미 등록된 참여자(추적 관찰 완료 포함)와 함께 진행됩니다.

참여자 및 적격성 주요 참여자는 RA와 허약함을 가진 노인의 비공식적 돌봄 제공자입니다. 비공식적 돌봄 제공자는 만 18세 이상, 확진된 RA 진단을 받은 만 65세 이상 노인에게 무급 지원을 제공하며, 사전 동의를 제공하고 연구 설문지를 완료할 수 있는 경우 적격입니다. 비공식적 돌봄 제공자는 선별 시 Caregiver Burden Scale(CBS)에서 평균 점수가 1.99 이상으로 정의된 적어도 중간 정도의 부담을 보고해야 합니다.

돌봄 수혜자는 일상 치료에서 평가된 사전 지정된 허약함 기준을 충족해야 하며, Clinical Frailty Scale(CFS)을 사용하여 적격성은 CFS 5 이상으로 정의됩니다. RA와 허약함을 가진 노인은 주요 중재 수혜자가 아니지만, 양측이 관련성이 있다고 믿는 경우 선택된 상담에 참여할 수 있습니다. 노인으로부터는 모든 참여 및 임상 정보 연결에 대해 별도의 동의를 얻을 것입니다. 돌봄 수혜자는 주요 참여자(비공식적 돌봄 제공자)의 참여에 동의해야 합니다.

비공식적 돌봄 제공자는 심각한 인지 장애, 급성 정신 건강 위기 또는 중재 및 추적 관찰 완료를 불가능하게 하는 다른 상황으로 인해 참여가 불가능한 경우 제외됩니다.

표본 크기 이 연구는 효과성을 시험하기보다 INSPIRE와 계획된 시험 절차가 실행 가능하고 수용 가능한지 평가하기 위해 설계된 타당성 연구입니다. 따라서 임상 결과를 기반으로 한 공식적 검정력 계산은 적절하지 않으며, 대신 표본 크기는 주요 타당성 매개변수(모집, 유지 및 중재 제공/충실도)에 대한 충분히 유익한 추정치를 제공하고 대규모 무작위 대조 시험 전에 수정이 필요한 영역을 식별하기 위해 선택됩니다. CONSORT의 파일럿 및 타당성 시험 지침과 NIHR 지침에 따라 [13,14], 이 단일 군 타당성 연구에서 고정된 모집 기간 내에 25명의 비공식적 돌봄 제공자를 포함하는 것을 목표로 합니다. 이 표본 크기는 타당성 작업에 권장되는 대로 [15,16], 신호등 방식(진행/수정/중단)을 사용하여 결정을 알리기 위해 우리의 진행 기준을 평가하는 데 적절한 것으로 간주됩니다. 접촉한 사람들의 50% 목표 모집률로, 25명의 참여자를 등록하는 것은 모집 기간 동안 약 50명의 적격 돌봄 제공자에게 접촉하는 것에 해당합니다. 25/50명이 모집되면(50%), 모집 비율에 대한 95% 신뢰 구간은 약 0.37에서 0.63일 것으로 예상되며, 이는 명확하게 부적절한 모집(예: 약 30% 또는 그 이하)을 감지하고 필요한 경우 절차적 수정을 안내하기에 충분히 정확합니다 [13,17].

유지의 경우, 25명 등록 및 85% 진행 목표로, 약 21-22명의 참여자가 추적 관찰을 완료할 것으로 예상됩니다. 이 목표에 가까운 관찰된 유지 비율 주변의 해당 95% 신뢰 구간은 타당성 결정을 위한 정보를 제공합니다(예: 21/25의 경우 ~0.65-0.94; 22/25의 경우 ~0.70-0.96). 정량적 유지 추정치와 질적 피드백의 조합은 확정적 무작위 대조 시험으로 확장하기 전에 추적 관찰 손실이 수용 가능하고 수정 가능한지 여부를 결정할 수 있게 합니다 [17,18].

마지막으로, 이 표본은 중재 제공 및 실무에서의 충실도를 평가하기에 충분한 노출을 제공합니다. INSPIRE는 12주에 걸쳐 3번의 상담을 포함하므로, 25명의 돌봄 제공자를 포함하면 약 75번의 중재 접촉이 생성되어 구조화된 충실도 문서화, 구현 도전 과제 식별 및 훈련과 자료의 정제가 가능하며, 이는 타당성 평가의 핵심 목적입니다 [15]. 또한, 이 크기의 표본은 파일럿 및 타당성 연구 검토에서 보고된 일반적인 타당성 연구 목표와 일치하며, 후속 확정적 시험을 알리기에 적절합니다 [13,17].

모집 RA 진단을 받은 노인의 비공식적 돌봄 제공자는 덴마크 리그스호스피탈레트의 류마티스학 및 척추 질환과와 쾨에, 슬라겔스, 홀벡의 류마티스학과에서 모집됩니다. 적격 환자(돌봄 수혜자)는 만 65세 이상이며 Clinical Frailty Scale(CFS) 점수 4-7로 허약함으로 분류됩니다.

RA 환자는 외래 방문 전에 덴마크 국가 임상 류마티스학 레지스트리(DANBIO)에서 환자 보고 결과를 완료하도록 정기적으로 초대됩니다 [19]. 허약함은 현재 DANBIO에서 평가되지 않지만, 기능 능력, 장애 및 일상 생활 활동 수행 능력을 포착하는 다차원 건강 평가 설문지(MDHAQ)가 포함됩니다. MDHAQ 점수는 허약함과 상관관계가 있는 것으로 알려져 있습니다 [20]. Health Assessment Questionnaire Disability Index(HAQ-DI)에서 ≥1.3의 점수는 매우 경미한 허약함에 해당하는 것으로 나타났으며, HAQ-DI는 알고리즘을 사용하여 MDHAQ 점수로 변환될 수 있습니다: MDHAQ = (HAQ-DI/1.08) - 0.15 [21,22]. 이를 바탕으로, 2026년 3월부터 8월까지 참여 부서를 방문하는 만 65세 이상 RA 환자 중 MDHAQ에서 >1.0 점수를 받은 모든 환자는 연구에 대한 추가 정보를 받도록 초대됩니다. 초대는 환자가 DANBIO 설문지를 완료할 때 화면에 팝업으로 나타나 INSPIRE 프로젝트에 대한 관심(예/아니오)을 표시할 수 있게 합니다.

관심을 표시한 환자는 상세한 서면 정보를 받은 후 연구팀 구성원이 전화로 연락하여 구두 정보를 제공하고 질문에 답변합니다. 그런 다음 CFS를 사용하여 적격성을 평가하여 허약함 상태를 결정합니다. CFS는 국제 연구와 덴마크 임상 실무 모두에서 널리 사용되고 잘 검증된 도구입니다 [23,24]. CFS는 동반 질환, 기능 및 인지를 포함한 영역을 평가하여 1(매우 건강함)에서 9(말기 질환)까지의 허약함 점수를 생성합니다 [23]. CFS 범위 4-7은 매우 경미한 허약함(CFS 4)에서 심한 허약함(CFS 7)까지 허약함의 변이를 포착하도록 선택되었습니다.

환자가 적격 기준(CFS 4-7, 만 65세 이상, RA 진단)을 충족하면, 연구팀은 환자에게 비공식적 돌봄 제공자(예: 배우자/파트너, 가족 구성원 또는 친한 친구)를 식별하도록 요청할 것입니다. 비공식적 돌봄 제공자는 연구팀이 연락하여 연구에 대한 서면 정보를 제공받을 것입니다. 관심을 표현한 돌봄 제공자는 CBS를 사용하여 적격성을 확인하기 위해 선별됩니다. 돌봄 제공자는 중간 이상의 부담을 나타내는 CBS 점수를 가져야 합니다.

동의 절차 기초선 데이터 수집 전에 RA를 가진 노인과 비공식적 돌봄 제공자 모두로부터 서면 사전 동의를 얻을 것입니다. 각 참여자(노인과 비공식적 돌봄 제공자)는 자신의 동의를 제공할 것입니다.

중재 INSPIRE는 류마티스학 전문 지식과 심리사회적 지원 및 서비스 탐색 경험이 있는 훈련된 의료 전문가가 제공합니다. 중재는 약 12주에 걸쳐 진행되며 초기 상담, 추적 관찰 및 최종 상담을 포함합니다. 초기 상담(약 60-90분)은 가정이나 진료실에서 이루어지며 돌봄 제공자의 CBS 프로필에 따라 안내됩니다. 상담은 돌봄 제공자 역할을 인식하고 검증하며, 가장 부담스러운 문제를 식별하고 근본 원인을 탐색하며 현실적인 목표를 설정하는 데 중점을 둡니다. 식별된 필요에 기반하여, 비공식적 돌봄 제공자는 정서적 또는 심리적 지원 옵션, 실질적 및 신체적 긴장 관리 지침, 사회적 고립 지원, 의사 소통 및 관계 지원, 질병 관련 교육, 가정 돌봄, 보조 기기 또는 사례 관리와 같은 지방 자치 단체 및 의료 시스템 서비스 탐색 지원을 포함할 수 있는 맞춤형 자원 및 의뢰 경로 도구 상자에 소개됩니다.

두 번째 상담은 간단한 추적 관찰 접촉(일반적으로 전화로, 약 15-30분)이며, 진행 상황을 검토하고 목표 및 지원 계획을 비공식적 돌봄 제공자와 함께 조정하는 데 사용됩니다.

최종 상담(약 30-60분, 전화 또는 대면)은 12주 이내에 이루어지며 중재 경험 평가, 결과 검토 및 지속적인 지원 필요성 계획에 중점을 둡니다. 노인의 참여는 선택 사항이며, 비공식적 돌봄 제공자와 노인 모두가 관련성이 있고 원할 때 후기 상담에 포함될 수 있습니다.

통계 방법 분석은 기술적일 것입니다. 모집, 유지, 완전성 및 실행 가능성은 비율과 적절한 불확실성(예: 유용한 경우 신뢰 구간)으로 요약될 것입니다. CBS 및 WHOQOL-BREF 결과는 기초선과 추적 관찰에서 요약되며, 탐색적 사전-사후 변화는 공식적 가설 검증 없이 효과 크기 추정치와 신뢰 구간으로 제시될 것입니다.

질적 분석 질적 결과는 주제별로 분석되며 정량적 타당성 결과와 통합되어 중재 및 시험 절차의 정제를 알릴 것입니다.

데이터 관리 및 기밀성 데이터는 GDPR 및 덴마크 데이터 보호 요구 사항에 따라 처리되며, 접근 제어와 함께 안전하게 저장되고 익명화된 형태로 보고됩니다. 연결 키는 연구 데이터 세트와 별도로 저장됩니다.

모니터링 및 위해 연구는 위험이 낮으며 침습적 절차를 포함하지 않습니다. 일부 참여자는 돌봄 제공 도전 과제를 논의할 때 정서적 불편함을 경험할 수 있으며, 참여자는 언제든지 일시 중지하거나 중단할 수 있습니다. 제공 전문가는 고통이 식별된 경우 사전 정의된 경로를 따라 안내 또는 의뢰를 따를 것입니다.