Um estudo da terapia de reposição enzimática beta-glicuronidase humana recombinante UX003 (rhGUS) em indivíduos com mucopolissacaridose tipo 7, síndrome de Sly (MPS 7)
Um tratamento aberto de longo prazo e estudo de extensão da terapia de reposição enzimática UX003 rhGUS em indivíduos com MPS 7
Visão geral do estudo
Status
Status
Condições
Condições
Intervenção / Tratamento
Intervenção / Tratamento
Descrição detalhada
Tipo de estudo
Tipo de estudo
Inscrição (Real)
Inscrição
Estágio
Estágio
- Fase 3
Acesso expandido
Acesso expandido
Disponível
- Disponível: o acesso expandido está atualmente disponível para este tratamento experimental, e os pacientes que não são participantes do estudo clínico podem obter acesso ao medicamento, biológico ou dispositivo médico sendo estudado.
- Não está mais disponível: o acesso expandido estava disponível para esta intervenção anteriormente, mas não está disponível atualmente e não estará disponível no futuro.
- Temporariamente indisponível: o acesso expandido não está disponível atualmente para esta intervenção, mas espera-se que esteja disponível no futuro.
- Aprovado para marketing: A intervenção foi aprovado pela Food and Drug Administration dos EUA para uso público.
Contactos e Locais
Locais de estudo
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Sao Paulo, Brasil
- Hospital Infantil Candido Fontoura Sao Paulo
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California
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Oakland, California, Estados Unidos, 94609
- Children's Hospital Oakland
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Orange, California, Estados Unidos, 92868
- Children's Hospital of Orange County
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Minnesota
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Minneapolis, Minnesota, Estados Unidos, 55455
- University of Minnesota
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Texas
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Houston, Texas, Estados Unidos, 77030
- Baylor College of Medicine
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Aguascalientes, México, 20230
- Centenario Hospital Miguel Hidalgo, Pediatrics
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Porto, Portugal, 4050-371
- Unidade de Doenças Metabólicas - Centro Hospitalar do Porto
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Critérios de participação
Critérios de elegibilidade
Critérios de elegibilidade
Idades elegíveis para estudo
Aceita Voluntários Saudáveis
Gêneros Elegíveis para o Estudo
Descrição
Critério de inclusão:
- Diagnóstico confirmado de MPS 7 com base no ensaio da enzima glucuronidase de leucócitos ou fibroblastos ou teste genético.
- Disposto e capaz de fornecer consentimento informado por escrito e assinado ou, no caso de participantes menores de 18 anos (ou 16 anos, dependendo da região), fornecer consentimento por escrito (se necessário) e consentimento informado por escrito por um representante legalmente autorizado após a natureza do estudo foi explicada e antes de quaisquer procedimentos relacionados à pesquisa.
- Disposto e capaz de cumprir todos os procedimentos do estudo.
- Indivíduos sexualmente ativos devem estar dispostos a usar métodos anticoncepcionais aceitáveis e altamente eficazes durante a participação no estudo e por 30 dias após a última dose.
- Mulheres com potencial para engravidar devem ter um teste de gravidez negativo na linha de base e estar dispostas a fazer testes de gravidez adicionais durante o estudo. Mulheres consideradas sem potencial para engravidar incluem aquelas que não tiveram menarca, ou tiveram laqueadura tubária pelo menos um ano antes da conclusão do estudo primário, ou tiveram histerectomia total.
- Apenas para indivíduos virgens de tratamento com UX003, sinais clínicos aparentes de doença de armazenamento lisossômico, conforme julgado pelo investigador, incluindo pelo menos um dos seguintes: fígado e baço aumentados, limitações articulares, obstrução das vias aéreas ou problemas pulmonares, limitação da mobilidade enquanto ainda ambulatorial.
- Apenas para indivíduos virgens de tratamento com UX003, excreção urinária elevada de glicosaminoglicanos (uGAG) em um mínimo de 2 vezes acima do normal.
- Apenas para indivíduos virgens de tratamento UX003, com 5 anos de idade ou mais.
Critério de exclusão:
- Se inscrito em um estudo clínico UX003 anterior, o sujeito experimentou eventos relacionados à segurança no estudo clínico UX003 anterior que, na opinião do investigador e do patrocinador, impede a retomada do tratamento UX003.
- Foi submetido a um transplante bem-sucedido de medula óssea ou células-tronco ou tem qualquer grau de quimera detectável com células doadoras.
- Presença ou histórico de qualquer hipersensibilidade ao rhGUS ou seus excipientes que, na opinião do investigador, coloque o sujeito em risco aumentado de efeitos adversos.
- Grávida ou amamentando na linha de base ou planejando engravidar (própria ou parceira) a qualquer momento durante o estudo.
- Além do uso de UX003, uso de qualquer produto experimental (medicamento ou dispositivo ou combinação) dentro de 30 dias antes da linha de base, ou exigência de qualquer agente experimental antes da conclusão de todas as avaliações de estudo agendadas.
- Presença de uma condição de tal gravidade e acuidade que, na opinião do investigador, justifica intervenção cirúrgica imediata ou outro tratamento ou pode não permitir a participação segura no estudo.
- Doença ou condição concomitante, ou anormalidade laboratorial que, na visão do investigador, coloca o sujeito em alto risco de má adesão ao tratamento ou de não concluir o estudo, ou que interferiria na participação no estudo ou introduziria preocupações adicionais de segurança.
Plano de estudo
Como o estudo é projetado?
Detalhes do projeto
- Finalidade Principal: Tratamento
- Alocação: N / D
- Modelo Intervencional: Atribuição de grupo único
- Mascaramento: Nenhum (rótulo aberto)
Número de braços
Armas e Intervenções
Grupo de Participantes / BraçoGrupo de Participantes / Braço |
Intervenção / TratamentoIntervenção / Tratamento |
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Experimental: UX003
4 mg/kg UX003 a cada duas semanas (QOW)
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solução para infusão intravenosa (IV)
Outros nomes:
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O que o estudo está medindo?
Medidas de resultados primários
Medidas de resultados primários
Medida de resultado |
Descrição da medida |
Prazo |
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Número de participantes com eventos adversos emergentes do tratamento (TEAEs), TEAEs graves e TEAEs que levaram à descontinuação
Prazo: Desde a primeira dose do medicamento em estudo até 30 dias após a última dose do medicamento em estudo. A duração média do tratamento com UX003 foi de 100,5 semanas.
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Um evento adverso (EA) é definido como qualquer ocorrência médica desfavorável, considerada ou não relacionada ao medicamento.
Um EA grave é um EA que, em qualquer dose, resulta em qualquer um dos seguintes desfechos: morte; um EA com risco de vida; internação hospitalar ou prolongamento de internação já existente; incapacidade persistente ou significativa ou interrupção substancial da capacidade de conduzir as funções normais da vida; uma anomalia congênita/defeito congênito; ou é um evento médico importante.
Os EAs foram classificados usando o National Cancer Institute Common Terminology Criteria for Adverse Events (NCI CTCAE), versão 4.0: Grau 1 (leve), Grau 2 (moderado), Grau 3 (grave), Grau 4 (com risco de vida), Grau 5 (morte).
TEAEs foram definidos como EAs relatados com início durante o tratamento.
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Desde a primeira dose do medicamento em estudo até 30 dias após a última dose do medicamento em estudo. A duração média do tratamento com UX003 foi de 100,5 semanas.
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Medidas de resultados secundários
Medidas de resultados secundários
Medida de resultado |
Descrição da medida |
Prazo |
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Alteração percentual da linha de base ao longo do tempo na excreção urinária de glicosaminoglicanos (uGAG) (cromatografia líquida-espectrometria de massa em tandem, sulfato de dermatan)
Prazo: Linha de base (antes da primeira dose da droga do estudo em UX003-CL301), semanas 0, 12, 24, 36, 48, 60, 72, 84, 96, 108, 120, 132, 144
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A primeira urina da manhã foi avaliada quanto à concentração de uGAG e normalizada para a concentração de creatinina urinária.
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Linha de base (antes da primeira dose da droga do estudo em UX003-CL301), semanas 0, 12, 24, 36, 48, 60, 72, 84, 96, 108, 120, 132, 144
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Colaboradores e Investigadores
Patrocinador
Patrocinador
Investigadores
Investigadores
- Diretor de estudo: Medical Director, Ultragenyx Pharmaceuticals, Inc.
Publicações e links úteis
Publicações Gerais
- Wang RY, da Silva Franco JF, Lopez-Valdez J, Martins E, Sutton VR, Whitley CB, Zhang L, Cimms T, Marsden D, Jurecka A, Harmatz P. The long-term safety and efficacy of vestronidase alfa, rhGUS enzyme replacement therapy, in subjects with mucopolysaccharidosis VII. Mol Genet Metab. 2020 Mar;129(3):219-227. doi: 10.1016/j.ymgme.2020.01.003. Epub 2020 Jan 11. Erratum In: Mol Genet Metab. 2020 Sep - Oct;131(1-2):285.
- Tandon PK, Kakkis ED. The multi-domain responder index: a novel analysis tool to capture a broader assessment of clinical benefit in heterogeneous complex rare diseases. Orphanet J Rare Dis. 2021 Apr 19;16(1):183. doi: 10.1186/s13023-021-01805-5.
Datas de registro do estudo
Datas Principais do Estudo
Início do estudo (Real)
Início do estudo
Conclusão Primária (Real)
Conclusão Primária
Conclusão do estudo (Real)
Conclusão do estudo
Datas de inscrição no estudo
Enviado pela primeira vez
Enviado pela primeira vez
Enviado pela primeira vez que atendeu aos critérios de CQ
Enviado pela primeira vez que atendeu aos critérios de CQ
Primeira postagem (Estimativa)
Primeira postagem
Atualizações de registro de estudo
Última Atualização Postada (Real)
Última Atualização Postada
Última atualização enviada que atendeu aos critérios de controle de qualidade
Última atualização enviada que atendeu aos critérios de controle de qualidade
Última verificação
Última verificação
Mais Informações
Termos relacionados a este estudo
Palavras-chave
Termos MeSH relevantes adicionais
Outros números de identificação do estudo
Outros números de identificação do estudo
- UX003-CL202
- 2015-001875-32 (Número EudraCT)
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