Schatting van indirecte en OOP-kosten bij pediatrische inflammatoire darmaandoeningen: een nationale studie

Specifieke doelen:

1. Bepaal de indirecte en eigen kosten van de zorg voor kinderen met IBD, gemaakt door zorgverleners, financiers en het gezondheidssysteem. Kosten zijn inclusief:

   1. Indirecte kosten - alle kosten die verband houden met het feit dat de patiënt de ziekte heeft, maar die geen verband houden met directe kosten voor gezondheidszorg. Deze omvatten die welke worden betaald door de patiënt, familie, verzekeringsstelsel en overheidsfinanciering. Deze omvatten, maar zijn niet beperkt tot, de kosten van verloren productiviteitsuren als gevolg van gemist werk, gemiste school- en vrijwilligersactiviteiten, kosten van arbeidsongeschiktheid of arbeidsongeschiktheidsverzekeringen.
   2. Out-of-pocket (OOP) kosten - kosten die door de patiënt of familie van de patiënt in contanten worden betaald of met een tegoed voor zorggerelateerde uitgaven die niet worden gedekt door de openbare gezondheidszorg of verzekeringsstelsels. Deze omvatten, maar zijn niet beperkt tot, medicatieverstrekkingskosten, parkeerkosten voor medische afspraken, reiskosten voor medische afspraken, speciaal dieet, alternatieve gezondheidsbehandelingen en alle andere gemaakte ziektegerelateerde kosten, zoals educatieve boeken en donaties.
2. Bepaal de sociodemografische en ziektekenmerken die gepaard gaan met hogere kosten

Achtergrond:

Inflammatoire darmaandoening (IBD) is een groep aandoeningen die wordt gekenmerkt door chronische ontsteking van het maagdarmkanaal met remissies en recidieven. De twee meest voorkomende subtypes zijn de ziekte van Crohn (CD) en colitis ulcerosa (UC). De incidentie van IBD lijkt de afgelopen twintig jaar te zijn gestegen, vooral in de pediatrische populatie.1-4 IBD wordt vaak gediagnosticeerd in het tweede of derde levensdecennium en kan daarom zowel het sociale functioneren als het welzijn van de patiënt beïnvloeden, maar ook het gezin. Bovendien kan het feit dat patiënten het vaakst worden gediagnosticeerd terwijl ze op school zitten of kort daarna, leiden tot aanzienlijke kosten voor zowel het gezondheidssysteem als de economie. In 2012 schatte het ziektelastrapport van Crohn's and Colitis Canada dat de directe medische kosten van IBD in Canada meer dan een miljard dollar bedroegen, voornamelijk gefinancierd door het Canadese openbare gezondheidszorgsysteem.1 Terwijl veel internationale studies IBD-gerelateerde kosten bij volwassenen, is informatie over directe en indirecte kosten voor gezondheidszorg als gevolg van een kinderdiagnose van IBD niet direct beschikbaar.

Overzicht van de Canadese literatuur over IBD bij volwassenen: Leden van onze groep onderzochten de directe ziekenhuiskosten vanuit het perspectief van de betaler voor een cohort van 187 CD en 115 CU volwassen patiënten in een ziekenhuis voor tertiaire zorg in Manitoba, in 1994-1995. De gemiddelde kosten van ziekenhuisopname per medisch geval waren C $ 2571 (95% CI, C $ 1801-C $ 3340) voor CD en C $ 2186 (95% CI, C $ 1449- C $ 2922) voor UC. De gemiddelde kosten per gehospitaliseerde chirurgische casus waren hoger, met C $ 3427 (95% CI, C $ 2728-C $ 4126) voor CD en C $ 4635 (95% CI, C $ 3549- C $ 5726) voor UC. Gebruikmakend van de mediane waarden per gehospitaliseerde patiënt, bedroegen de medische kosten C $ 1664 voor CD en C $ 1262 voor UC; de chirurgische kosten waren C $ 2546 voor CD en C $ 3341 voor UC. Chirurgie was goed voor 50% van alle ziekenhuisopnames, 58% van alle ziekenhuisdagen en 61% van alle kosten.5 Dezelfde onderzoekers gebruikten administratieve gegevens om het gebruik van gezondheidszorg bij volwassenen met IBD in Manitoba te schatten. Ze kwamen tot de conclusie dat de eerste 2 jaar vanaf de diagnose van de ziekte het duurst waren wat betreft het gebruik van de gezondheidszorg.6 Longobardi et al onderzochten indirecte kosten in de vorm van werkverlies gerelateerd aan IBD. Ongeveer 29% van de volwassenen met IBD rapporteerde niet-deelname aan de arbeidsmarkt. De onderzoekers schatten de IBD-gerelateerde indirecte kosten die toe te schrijven zijn aan niet-deelname in 1998 op meer dan C$ 104 miljoen.7 In een andere studie uit Manitoba, een acceptabele overeenstemming tussen door de patiënt gerapporteerd en administratief datagestuurd zorggebruik.8 Een hoge mate van overeenstemming werd ook gerapporteerd in een recent onderzoek uit Nederland.9 Deze specifieke kwestie van zelfgerapporteerd versus medisch dossiergerapporteerd gebruik van gezondheidszorg is nooit onderzocht bij pediatrische IBD.

Een populatiegebaseerd surveillancecohort uit Alberta onderzocht voorspellers van kosten voor volwassenen met UC die tussen 2001 en 2009 in het ziekenhuis waren opgenomen voor een opflakkering of colectomie. De mediane ziekenhuisopnamekosten voor CU-flare, opkomende colectomie en electieve colectomie waren respectievelijk: C$ 5.499, C$ 23.698 en C$ 14.316. De aangepaste hospitalisatiekosten stegen jaarlijks met ongeveer 6%. Het gebruik van infliximab was een onafhankelijke voorspeller van hogere kosten.10 Economische gegevens voor een kleine volwassen steekproef die in het ziekenhuis is opgenomen voor de ziekte van Crohn in Alberta, geschatte kosten twee jaar voor en na infliximab-therapie. Het totale gebruik van zorgmiddelen en de directe zorgkosten werden vergeleken voor patiënten met en zonder fistels. In het jaar na de start van de behandeling met infliximab was er een significante afname van het gebruik van gezondheidszorg, wat tot uiting kwam in het totale aantal ziekenhuisdagen, intramurale en poliklinische colonoscopieën en grote operaties.11 Beoordeling van pediatrisch IBD-onderzoek: met behulp van een verzameling Amerikaanse HMO-administratieve gegevens beschreven Kappelman et al het gebruik van gezondheidszorg en de directe kosten in verband met IBD bij verzekerde Amerikaanse kinderen en volwassenen met IBD. Over het algemeen was het gebruik van gezondheidszorg hoger bij kinderen met IBD in vergelijking met volwassenen en bij patiënten met CD in vergelijking met patiënten met CU. De gemiddelde jaarlijkse directe gezondheidskosten voor CD en UC waren respectievelijk US $ 8.265 en US $ 5.066. Bij kinderen waren de directe kosten ongeveer het dubbele van die van 0,12 In een cross-sectionele studie schatten Sin et al. de out-of-pocket (OOP) kosten bij ouders van 150 kinderen met IBD in Californië door middel van enquêtes. Meer dan 28% van die ouders schatte hun jaarlijkse OOP-kosten op meer dan $ 1.000. Ongecontroleerde, ernstige en vaak recidiverende IBD correleerde met hogere OOP-kosten.13 In een andere retrospectieve transversale analyse uit Canterbury, Nieuw-Zeeland, bedroegen de jaarlijkse totale kosten per patiënt voor pediatrische coeliakie NZ$14.375 met directe en indirecte kosten van respectievelijk NZ$ 12.583 en NZ$ 1.792. Op basis van deze gegevens schatten de onderzoekers de jaarlijkse totale directe en indirecte kosten van CD in heel Nieuw-Zeeland op ongeveer NZ$ 25,9 miljoen.14 In een onderzoek in één centrum onderzochten Wu et al de niet-medicamenteuze kosten die verband houden met poliklinische infliximab-infusies bij kinderen met IBD. De totale jaarlijkse medicijnkosten bedroegen in 2011 ongeveer $ 393.000. Voor directe kosten in verband met infliximab-infusies had meer dan 77% van de totale kosten voor gezondheidszorg betrekking op personeel (bijv. verpleging), facilitaire operaties en laboratoriumkosten. Slechts 23% van de totale kosten waren gerelateerd aan de werkelijke kosten van infliximab-geneesmiddelen.15

Grondgedachte:

In hun rapport uit 2012 over de last van IBD in Canada schatten Crohn's en Canada dat de directe medische kosten voor IBD C $ 1,2 miljard bedroegen en dat de indirecte kosten C $ 1,6 miljard bedroegen. Dienovereenkomstig bedroegen de totale jaarlijkse kosten voor IBD in Canada ongeveer C $ 2,8 miljard. Het is algemeen erkend dat IBD een aanzienlijke financiële last voor de economie veroorzaakt, die waarschijnlijk zal toenemen als gevolg van de toegenomen prevalentie van de ziekte en het toenemende gebruik van dure biologische medicijnen. Ziektegerelateerde kosten bij Canadese kinderen met IBD zijn nooit onderzocht. Daarom zullen we een nationaal Canadees onderzoek uitvoeren naar IBD-gerelateerde gezondheidskosten, een cruciale stap om plannen te maken voor een juiste toewijzing van middelen en voor toekomstige gezondheidsdiensten voor Canadese kinderen met IBD.

Het cohort van recent ontwikkelde CIHR/CHILD Foundation Canadian Children IBD Network (CIDsCaNN) omvat ongeveer 1000 IBD-patiënten. Dit netwerk omvat 12 pediatrische IBD-centra in heel Canada die belast zijn met het creëren van een startcohort van alle kinderen met de diagnose IBD. Biologische en klinische informatie, inclusief medicatiegebruik, ziektefenotype en ernst van de ziekte wordt verzameld, met longitudinale follow-up.

methoden:

Bronpopulatie: incidentele gevallen van IBD bij kinderen (<17 jaar) in (CIDsCaNN)-centra die gedurende een periode van 12 maanden of daarna zijn ingeschreven (geschatte inschrijving 250-300 over een periode van 12 maanden). Van patiënten wordt verwacht dat ze gedurende minimaal 2 jaar worden gevolgd Onderzoeksopzet: Er zal een prospectieve cohortstudie worden uitgevoerd om ziektegerelateerde kosten te bepalen met behulp van een reeks transversale onderzoeken (bijlage). Enquêtes zullen 6-18 maanden na de diagnose worden uitgevoerd en vervolgens elke 6 maanden gedurende 2 jaar via het CIDsCaNN-webportaal, waarbij gezinnen worden ondervraagd over activiteiten in de 4 weken voorafgaand aan de enquête: gemiste school- (patiënt) en werkdagen (ouders), contante uitgaven, afgelegde afstand naar zorgafspraken, gemaakte medicatiekosten en geïnde arbeidsongeschiktheidsuitkeringen. Als deelnemers de enquête niet online kunnen invullen, geeft de onderzoeksassistent hen de enquête op papier om in te vullen.

Duur van de gedekte kosten: De enquête verzamelt directe (periode van 6 maanden), indirecte en OOP-kosten in de 4 weken voorafgaand aan de enquête (4 enquêtes gedurende de onderzoeksperiode) Indirecte en OOP-kosten worden berekend in Canadese dollars en gecorrigeerd voor inflatie met behulp van een geschikte inflatiemaatstaf (zoals de consumentenprijsindex (CPI)). Indirecte kosten worden berekend volgens de Human Capital Approach (bruto-inkomen niet verdiend wegens ziekte).20 Alle kosten worden gecorrigeerd voor inflatie met behulp van een inflatiemaatstaf zoals CPI voor gezondheid en persoonlijke verzorging, per provincie (maart 2016) 21.

Voorspellers van hogere kosten zullen worden bepaald, waarbij variabelen worden beoordeeld zoals: geslacht, leeftijd, pediatrisch IBD-centrum, gezinsinkomen, opleidingsniveau van de ouders, woonregio, ziekteduur, ziektefenotype met behulp van Paris-modificatie van Montreal-classificatie, klinische activiteit bij diagnose en één jaar na de diagnose zoals gemeten door pediatrische Crohn-activiteitsindex voor CD (PCDAI) en pediatrische CU-activiteitsindex voor UC (PUCAI), en therapietrouw aan IBD-medicatie.

Statistische analyse: Beschrijvende statistieken worden gerapporteerd als gemiddelden met standaarddeviaties (SD), medianen met interkwartielafstand (IQR) of verhoudingen waar van toepassing. Er zullen tweedelige modellen worden geschat, waarin de waarschijnlijkheid van het doen van uitgaven en de natuurlijke logaritme van voorwaardelijke uitgaven afzonderlijk zullen worden geschat door middel van logistische en gewone kleinste-kwadratenmodellen.