Elfogadás és elkötelezett terápia RASopathiában szenvedő gyermekek gondozói számára: belső kísérleti megvalósíthatósági tanulmány és nyomon követés, véletlenszerű, kontrollált vizsgálat

Háttér:

• A RASopathiák olyan idegrendszeri fejlődési genetikai állapotok csoportja, amelyeket a RAS-map kinase (RAS-MAPK) sejtjelátviteli útvonalon belüli komponenseket érintő mutációk okoznak.
• A RASopathiában szenvedő gyermekek gondozóinak számos kihívással kell szembenézniük a gyermekük állapotához kapcsolódó fizikai, kognitív és viselkedési tünetekkel kapcsolatban.
• Az elmúlt évtizedben nőtt a virtuális beavatkozások használata, amelyek növelik a hozzáférhetőséget, és különösen kritikusak a fizikai távolságok idején, például a COVID-19 miatt.
• Hasonlóképpen, az ökológiai pillanatnyi értékeléseket (EMA) gyakrabban használják az eredmények ökológiai érvényességének maximalizálása és a visszahívási torzítás minimalizálása érdekében.
• Tudomásunk szerint nem vizsgáltak olyan pszichológiai beavatkozásokat, amelyek a RASopathiában szenvedő gyermek gondozói körében a szülői stresszt célozták volna.

Elsődleges célok:

• Belső kísérleti tanulmány: A RASopathiában szenvedő gyermek gondozói számára a szülői stresszel kapcsolatos elfogadási és elkötelezettségi terápia (ACT) megküzdési beavatkozásának megvalósíthatóságának (pl. beiratkozás és lemorzsolódás) és elfogadhatóságának (pl. elégedettség) felmérése
• Randomized Controlled Trial (RCT): A szülői stressz skála (PSS) változásainak összehasonlítása az alapvonalról 8 hétre az azonnali beavatkozási kar és a várakozási lista ellenőrző karja között

Jogosultság:

• Egy gyermek (18 év alatti) gondozója (szülője vagy törvényes gyámja), aki az esetek legalább 50%-ában velük él, és akinél RASopathia-szindrómát diagnosztizáltak, beleértve az NF1-et, a Noonan-szindrómát, a Legius-szindrómát, a Cardiofaciocutaneous (CFC) szindrómát és a Costello-szindrómát , vagy más RASopathia
• Hozzáférés a technológia alapú beavatkozásban való részvételhez szükséges erőforrásokhoz (pl. számítógép, okostelefon, internet-hozzáférés), vagy hajlandó a kutatócsoport által biztosított iPod használatára
• 15 vagy magasabb összpontszámot kell elérnie a PSS módosított kérdéseire, hogy legalább mérsékelt szintű szülői stresszt jelezzen.
• Tudjon olvasni és beszélni angolul

Tervezés:

• Ez egy 8 hetes pszichológiai intervenciós vizsgálat, amelynek két fázisa van: az első, egy belső kísérleti vizsgálat egy kezdeti, kis létszámú gondozói csoportot vesz fel (n = 8), akik mindegyike részt vesz az ACT beavatkozásban.
• A belső kísérleti vizsgálat sikerétől függően (a meghatározott referenciaértékek teljesülése esetén) a tanulmány második szakasza egy RCT lesz, amely összehasonlítja azokat a résztvevőket, akik azonnal megkapják a beavatkozást (Azonnali beavatkozási kar) a kontrollcsoportba tartozókkal (Várakozási lista ellenőrzési kar). A Várólista Vezérlőkarba véletlenszerűen kiválasztott résztvevők a várakozási lista időszaka után átmennek a beavatkozásra.
• A beavatkozás egy 75 perces kiindulási coaching ülést és két követő coaching ülést tartalmaz egy terapeutával videocsevegésen keresztül, majd hetente előre rögzített videomodulokat, amelyeket a résztvevők a következő 8 hétben megtekinthetnek a számukra megfelelő módon.
• A résztvevők elvégzik a szülői stressz, az éber figyelem, a pszichológiai rugalmasság, az önegyüttérzés és a gyermek jólétének kiindulási felfogását, a 8 hetes beavatkozás utáni értékelést és egy 3 hónapos nyomon követési értékelést. Ezenkívül a tanulmány az EMA-t fogja használni, ahol a kérdéseket elektronikusan küldik el véletlenszerű időpontokban és napokon (naponta egyszer, változó időpontokban, a hét 5 napján) a 0-8. héten (az első hét az összehasonlítás alapadataként szolgál). Azonnali beavatkozási kar és a 0-18. hét a Várólista vezérlőkarhoz a MetricWire szoftverrel.
• Azt tervezzük, hogy a belső kísérleti szakaszba 8 résztvevőt, az RCT fázisba pedig 56 résztvevőt vonunk be, hogy figyelembe vegyük a beavatkozásból származó két gondozó potenciális lemorzsolódását, így összesen 64 értékelhető résztvevő lesz.