RAS병증이 있는 아동 간병인을 위한 수용 및 전념 요법: 내부 파일럿 타당성 조사 및 후속 무작위 통제 시험

배경:

• RASopathies는 RAS 맵 키나제(RAS-MAPK) 세포 신호 전달 경로 내의 구성 요소에 영향을 미치는 돌연변이로 인해 발생하는 신경 발달 유전 상태 그룹입니다.
• RAS병증이 있는 아동의 보호자는 아동의 상태와 관련된 신체적, 인지적, 행동적 증상과 관련된 수많은 문제에 직면해 있습니다.
• 가상 개입의 사용은 지난 10년 동안 증가해 왔으며, 이는 접근성을 높이고 COVID-19로 인한 물리적 거리두기 기간에 특히 중요합니다.
• 유사하게, 결과의 생태적 타당성을 최대화하고 회상 편향을 최소화하기 위해 EMA(Ecological Momentary Assessments)가 더 자주 활용되고 있습니다.
• 우리가 아는 한, RAS병증이 있는 아동의 간병인 사이에서 육아 스트레스를 목표로 하는 심리적 개입은 조사되지 않았습니다.

주요 목표:

• 내부 파일럿 연구: RAS병증이 있는 아동의 보호자를 위한 양육 스트레스에 대한 수용 및 전념 요법(ACT) 대처 개입의 타당성(예: 등록 및 탈퇴) 및 수용 가능성(예: 만족도)을 평가하기 위해
• 무작위 대조 시험(RCT): 기준선에서 8주까지의 즉각적인 개입군과 대기자 명단 대조군 사이의 PSS(Parental Stress Scale) 변화를 비교하기 위해

적임:

• NF1, Noonan Syndrome, Legius Syndrome, Cardiofaciocutaneous (CFC) syndrome, Costello Syndrome을 포함한 RASopathy 증후군 진단을 받은 시간의 50% 이상 함께 거주하는 아동(< 18세)의 보호자(부모 또는 법적 보호자) 또는 다른 RAS병증
• 기술 기반 개입(예: 컴퓨터, 스마트폰, 인터넷 액세스)에 참여하는 데 필요한 리소스에 대한 액세스 또는 연구 팀에서 제공한 iPod을 기꺼이 사용
• 최소한 중간 수준의 양육 스트레스를 나타내기 위해 PSS의 수정된 질문에서 총점 15점 이상을 받아야 합니다.
• 영어 읽기 및 말하기 능력

설계:

• 이것은 2단계로 구성된 8주간의 심리적 개입 연구입니다. 첫 번째 내부 파일럿 연구는 초기 소규모 간병인 코호트(n = 8)를 등록하고 모두 ACT 개입에 참여할 것입니다.
• 내부 파일럿 연구(특정 벤치마크 충족)의 성공 여부에 따라 이 연구의 두 번째 단계는 즉시 개입을 받는 참가자(즉시 개입군)와 대조군(대기자 통제군)의 참가자를 비교하는 RCT가 될 것입니다. Waitlist Control Arm에 무작위로 배정된 참가자는 대기자 명단 기간 후에 개입을 받기 위해 건너갑니다.
• 개입에는 기본 75분 코칭 세션과 비디오 채팅을 통해 치료사와 함께하는 2개의 후속 코칭 세션, 참가자가 다음 8주 동안 편리하게 볼 수 있는 매주 미리 녹화된 비디오 모듈이 포함됩니다.
• 참가자는 양육 스트레스, 마음 챙김, 심리적 유연성, 자기 연민, 기준선에서 아동 복지에 대한 인식, 중재 후 8주 평가 및 3개월 후속 평가를 완료합니다. 또한 이 연구는 EMA를 사용하여 0-8주(첫 번째 주는 비교를 위한 기준 데이터로 사용됨) 동안 임의의 시간과 요일(주 5일, 하루에 한 번)에 전자적으로 질문을 보낼 것입니다. MetricWire 소프트웨어를 사용하는 Waitlist Control Arm의 경우 즉각적인 중재 Arm 및 0-18주.
• 내부 파일럿 단계에 8명의 참가자와 RCT 단계에 56명의 참가자를 등록하여 개입으로 인한 2명의 간병인의 잠재적인 감소를 설명하여 평가 가능한 참가자의 총 발생 목표를 64명으로 할 계획입니다.