Hjärnlesioner i relation till motoriska profiler hos barn med cerebral synnedsättning.

Mål 1 & 2: att undersöka sambandet mellan förekomsten av CVI och de motoriska profilerna hos barn med diagnosen CVI.

Del 1 Retrospektiva data En databas, som registrerar alla barn som diagnostiserats med eller riskerar att drabbas av CVI, är tillgänglig genom Centre for Developmental Disabilities, Leuven. Alla dessa barn har konsulterat på CVI-kliniken. Deras utvecklingsålder varierar mellan 3 och 6 år. Alla dessa barn har genomgått en grundlig upparbetning, så att information finns tillgänglig om diagnosen CVI (L94 visuellt perceptuellt batteritestresultat10 och CVI frågeformulär11), barnets kognitiva förmågor (prestanda och verbal IQ med WISC-II, SON -R eller WPPSI-III-NL) tillsammans med testresultaten avseende motorisk funktion: visuospatial funktion (VMI12 och TVPS13), motoriska koherensuppgifter och grovmotorisk funktion (rörelse ABC14).

Alla barn fick standardmässigt en fullständig oftalmologisk bedömning. Konsensusögonprotokollet, som introducerats av den flamländska arbetsgruppen för CVI, utfördes i varje barn, och utvärderade fixering av ögon, position och rörlighet, skärpa, refraktion, kontrastkänslighet, synfält, visuell uppmärksamhet och betraktningsavstånd.

Del 2 Prospektiva data Databasen kommer kontinuerligt att uppdateras och därför kommer data från alla nya konsulterande barn att läggas till löpande.

Prospektivt kommer ett nytt test för diagnos av CVI att tillämpas. Det handlar om ett nyutvecklat verktyg för diagnos av CVI, baserat på L-POST och utvecklat i samarbete med forskargruppen J. Wagemans. Normativa data har samlats in för åldersintervallen 3 till 6 år. Diagnosen CVI ställs genom att jämföra resultaten från de visuella perceptuella testerna med barnets utvecklingsålder, med ett resultat <Pc 5 nödvändigt för att CVI ska kunna bekräftas.15 Dessa tester utförs som standard under konsultationerna och kräver ingen extra tid eller tester.

Liksom i den retrospektiva kohorten kommer kognitiva och motoriska bedömningar att utföras.

De retrospektiva och prospektiva data tillsammans gör det möjligt för oss att relatera CVI-egenskaperna till barnens motoriska profiler.

Mål 3&4: Att bygga en prediktionsmodell baserad på de korrelationer som finns mellan hjärnmått och CVI-egenskaper.

Del 1 Retrospektiva data Om det var kliniskt obligatoriskt, fick barn en MRT av hjärnan utföras antingen runt tiden för deras CVI-diagnos eller tidigare om de hade ett redan existerande tillstånd. Vi kommer att korrelera kvantifierade CVI-mått till platsen och omfattningen av de underliggande hjärnskadorna, om de finns, och (avsaknaden av) integriteten av den vita substansen med hjälp av strukturell MRI och DTI. Vårt neuromotoriska forskarteam (FABER-UZ Leuven, CP-referenscentrum) har redan utvecklat ett specifikt standardiserat avbildningsprotokoll för CP, huvudsakligen inriktat på detektion av vita substansskador. Detta protokoll inkluderar åtminstone FLAIR-, MPRAGE- och DTI-sekvenser. Först och främst kommer den kvalitativa klassificeringen av SCPE att användas för att klassificera konventionell MRI.16 Hos barn med dyskinetisk CP kan klassificeringen av K. Himmelmann dessutom utföras.17 För att utföra en mer omfattande kvalitativ och semikvantitativ utvärdering av hjärnskador som är synliga på konventionell MR, kommer FIORI-klassificeringsskalan, som nyligen utvecklats i samarbete med vår grupp, att användas.18 Dessutom kommer kvantitativa utvärderingar av mikrostrukturella hjärnskador att realiseras genom rekonstruktion av vita substanser (t.ex. inferior longitudinell fasciculus) med användning av DTI. På detta sätt kommer vi att kunna koppla en uppsättning neurala parametrar till mått på visuella perceptuella brister. Målet med denna studie är att identifiera MRI- och DTI-parametrar som kan skilja mellan barn med och utan CVI å ena sidan och mellan olika CVI-mönster å andra sidan. Vi förväntar oss att kombinationer och interaktioner av olika MRI- och DTI-parametrar, istället för enskilda parametrar, kommer att vara bättre lämpade för prognos för förekomsten av CVI och dess egenskaper. Om möjligt kommer kompletterande volymetriska data att samlas in med samma skanning.

Under de senaste 10 åren har vi redan samlat in ett stort dataset av barn med och utan CP, sett på CVI-kliniken i Leuven. Av dessa 400 barn har 300 en MRT tillgänglig. Diagnosen CVI ställdes när resultaten på de visuella perceptuella testerna låg på en nivå <Pc 5 för utvecklingsåldern. De retrospektiva MRI-data från denna kliniska grupp kommer att analyseras grundligt på de olika sätt som beskrivs ovan och därefter korreleras till de visuella perceptuella data. På detta sätt kommer vi att få en tydligare insikt i sambandet mellan mätvärden för hjärnskador och CVI-egenskaper.

Del 2 Prospektiva data Prospektiva data kommer att samlas in på liknande sätt som den retrospektiva datainsamlingen. Barn kommer helst att få en MRT med DTI runt 5 års ålder. Runt denna ålder, med hjälp av ett barnvänligt skanningsprotokoll (utvecklat av doktoranden Marjolein Verly), kan anestesi undvikas. Hos alla barn som uppvisar kliniskt relevanta CVI-egenskaper kommer en MRT med DTI att utföras. Därefter kommer data att analyseras på liknande sätt som de retrospektiva MRT-data.

Den första delen av studien är utformad som en retrospektiv kohortstudie. Data samlas in från de standardiserade tester som rutinmässigt utförs under CVI-konsultationerna. Utbildad personal vid Centrum för utvecklingsstörning utförde testerna.

1. Bakgrundsinformation:

   Information om ålder, födelsehistoria och vilket skolsystem barnet är inskrivet i.

2. CVI diagnostiska data:

   • Oftalmologisk bedömning
   • CVI Flemish questionnaire för föräldrar är ett standardiserat frågeformulär, utvecklat av den flamländska arbetsgruppen för CVI för att ge en övergripande uppfattning om barnets visuella funktion.11
   • L94 visuella perceptuella batteri är ett objektigenkänningstest, som omfattar 8 visuella perceptuella uppgifter för vilka normativa data finns tillgängliga för barn mellan 2,75 och 6,5 år. I 5 datoruppgifter uppmanas barnet att identifiera vardagliga föremål och testas därmed för semantisk och perceptuell kategorisering.10
   • Rörelsekoherensuppgifter: specifika tester som utvärderar rörelsekoherens, rörelsehastighet, biologisk rörelse och form från rörelseuppgifter kommer också att utföras.
3. Kognitiv funktion utvärderas med hjälp av standardiserade tester med hjälp av WISC-II, SON-R respektive WPPSI-III-NL. Det exakta testet väljs utifrån barnets ålder, mentala och fysiska kapacitet.

4. Visuospatial funktion:

   • Beery-Buktenicas utvecklingsteste för Visual-Motor Integration (VMI)12 används ofta för att bedöma visuella perceptuella förmågor. VMI består av tre deltest. Först, i kopieringsuppgiften, uppmanas individen att kopiera geometriska former, ordnade i ordning med ökande svårighetsgrad. För det andra använder den visuella perceptionsuppgiften samma geometriska former men ber nu försökspersonen att söka efter en specifik form i en serie liknande former. För det tredje, i motorisk koordinationsuppgift uppmanas försökspersonen att kopiera dessa ritningar i en ram. Kopieringsuppgiften bygger till övervägande del på visuomotoriska förmågor.
   • Testet av visuella perceptuella färdigheter (TVPS)13 är en motorfri uppgift som bedömer olika kategorier av visuella perceptuella färdigheter: visuell diskriminering, visuellt minne Visual-spatiala relationer, visuell formkonsistens, visuellt sekventiellt minne, visuell figurgrund och visuell stängning.
5. Motorisk funktion utvärderas med hjälp av Movement ABC-214, som innehåller 8 uppgifter för varje åldersintervall inom tre områden: manuell fingerfärdighet, bollfärdigheter och statisk och dynamisk balans. En profil av ett barns prestation över de olika delarna av testet kan undersökas. Bedömningen är parallell med ett observationssätt med objektspecifika observationer utformade för att hjälpa granskaren att fokusera på de perceptuella-motoriska aspekterna och övergripande utvärdering för att lokalisera emotionella och motivationssvårigheter barnet kan ha i relation till motoriska uppgifter. Movement ABC-2 Checklista tar bedömningen in i de vardagliga situationer där barnet måste fungera. Det ger ett ekonomiskt sätt att bedöma grupper av barn genom klassrumsbedömning.
6. Neurologisk bedömning: en standardiserad klinisk undersökning utförs rutinmässigt för att utvärdera neurologiska tecken som onormal muskeltonus och patologiska reflexer.
7. Hjärnavbildning med strukturell MRT och DTI utvärderas med hjälp av ett specifikt standardiserat avbildningsprotokoll, främst inriktat på upptäckt av vita substansskador.

Den andra delen av studien är den prospektiva fortsättningen av den retrospektiva kohortstudien. Som under den retrospektiva delen av studien utförs samma standardiserade tester rutinmässigt under CVI-konsultationerna och utförs av utbildad personal på Centrum för utvecklingsstörning. Prospektivt kommer dock några ytterligare tester att utföras

1. Ett bedömningsbatteri baserat på L-POST15 kommer att komplettera diagnosen av L94. L-POST är ett verktyg för visuell perceptuell bedömning hos vuxna. Deltesten kan klassificeras i 5 visuella domäner: (1) objektigenkänning i en scen, (2) försämrad objektigenkänning, (3) rörelseuppfattning, (4) global och lokal bearbetning och (5) visuellt minne. Testet är datorbaserat och kräver inga motoriska åtgärder. Normativ data samlas för närvarande in för åldersintervallen 3 till 6 år. Diagnosen CVI ställs genom att jämföra resultaten från de visuella perceptuella testerna med barnets utvecklingsålder, med ett resultat <Pc 5 nödvändigt för att CVI ska kunna bekräftas.15
2. MRT och DTI kommer att utföras närhelst det är kliniskt relevant.