- ICH GCP
- Registro de ensayos clínicos de EE. UU.
- Ensayo clínico NCT03042975
Genética de la imagen de la distonía laríngea
24 de noviembre de 2025 actualizado por: Kristina Simonyan
La contribución de los factores de riesgo genéticos al desarrollo de distonías focales es evidente.
Sin embargo, la comprensión de cómo las variaciones en la expresión del gen causante conducen a variaciones en las anomalías cerebrales en diferentes fenotipos de distonía (p. ej., familiar, esporádica) sigue siendo limitada.
El programa de investigación de los investigadores se establece para determinar la relación entre los cambios cerebrales y los factores de riesgo genéticos en la distonía laríngea (o disfonía espasmódica).
Los investigadores utilizan un enfoque novedoso de genética de imágenes combinada, secuenciación de ADN de próxima generación y pruebas de comportamiento clínico.
El uso de un enfoque interdisciplinario como herramienta para el descubrimiento de los mecanismos neurales mediadores que cierran la brecha entre la secuencia de ADN y la fisiopatología de la distonía es una promesa para la comprensión de los aspectos mecanicistas de la función cerebral afectada por las variantes genéticas de riesgo. que se puede utilizar de forma fiable para el descubrimiento de genes asociados y marcadores de integridad neuronal para este trastorno.
El resultado esperado de este estudio puede conducir a un mejor manejo clínico de este trastorno, incluida su mejor detección, diagnóstico preciso y evaluación del riesgo de desarrollar distonía en los miembros de la familia.
Descripción general del estudio
Estado
Reclutamiento
Condiciones
Intervención / Tratamiento
Descripción detallada
La distonía laríngea (LD), o disfonía espasmódica, es una distonía focal aislada caracterizada por un deterioro selectivo de la producción del habla debido a espasmos involuntarios en los músculos laríngeos.
A pesar de las características clínicas bien caracterizadas de la LD, su manejo clínico sigue siendo un desafío debido, en parte, a la ausencia de medidas objetivas (biomarcadores) para la detección temprana y el diagnóstico diferencial.
Esto da lugar a imprecisiones diagnósticas, que tienen un impacto negativo en la calidad de vida del paciente y en los costes sanitarios.
Es importante destacar que el retraso en el diagnóstico conduce a un tratamiento diferido.
El objetivo de esta aplicación es realizar una serie de estudios que combinen aprendizaje automático avanzado con neuroimagen y genética para (1) identificar los marcadores neurales que diferencian con precisión la LD entre sus fenotipos clínicos (aductor vs. abductor), genotipos (esporádico vs. familiares) y trastornos comórbidos (temblor de voz y disfonía por tensión muscular); (2) determinar los marcadores neurales predictivos tempranos del desarrollo de LD en individuos en riesgo y (3) validar las mutaciones genéticas de LD asociadas.
Con el respaldo de nuestros datos preliminares, nuestra hipótesis central es que las anomalías cerebrales están formadas, en parte, por factores genéticos subyacentes y exhiben características características de la forma LD, que pueden usarse como diagnóstico diferencial y biomarcadores predictivos tempranos de este trastorno.
Esta investigación es innovadora tanto conceptual como metodológicamente porque utiliza un enfoque interdisciplinario para centrarse en la fisiopatología neuronal y los factores de susceptibilidad genética para el diagnóstico de LD y el descubrimiento de biomarcadores predictivos.
La investigación propuesta es importante porque contribuirá directamente a cerrar la brecha críticamente existente en el manejo clínico de la DA.
Se espera que la identificación de marcadores genéticos y neurales de LD tenga un impacto traslacional positivo al establecer criterios mejorados para un diagnóstico diferencial preciso y la detección de personas en riesgo.
En definitiva, la culminación exitosa de estos estudios abrirá nuevos horizontes para el manejo clínico de los pacientes con LD.
Tipo de estudio
De observación
Inscripción (Estimado)
410
Contactos y Ubicaciones
Esta sección proporciona los datos de contacto de quienes realizan el estudio e información sobre dónde se lleva a cabo este estudio.
Estudio Contacto
- Nombre: Kristina Simonyan, MD, PhD
- Número de teléfono: 617-573-6016
- Correo electrónico: simonyan_lab@meei.harvard.edu
Ubicaciones de estudio
-
-
Massachusetts
-
Boston, Massachusetts, Estados Unidos, 02114
- Reclutamiento
- Massachusetts Eye and Ear Infirmary
-
Contacto:
- Kristina Simonyan, MD, PhD
- Número de teléfono: 617-573-6016
- Correo electrónico: simonyan_lab@meei.harvard.edu
-
Investigador principal:
- Kristina Simonyan, MD, PhD
-
-
Criterios de participación
Los investigadores buscan personas que se ajusten a una determinada descripción, denominada criterio de elegibilidad. Algunos ejemplos de estos criterios son el estado de salud general de una persona o tratamientos previos.
Criterio de elegibilidad
Edades elegibles para estudiar
- Niño
- Adulto
- Adulto Mayor
Acepta Voluntarios Saludables
No
Método de muestreo
Muestra no probabilística
Población de estudio
distonía laríngea familiares no afectados de pacientes con distonía laríngea voz temblor tensión muscular disfonía
Descripción
Criterios de inclusión:
- Hombres y mujeres de diversos antecedentes raciales y étnicos, con edades a lo largo de la vida;
Pacientes con distonía laríngea
- fenotipo: aductor o abductor
- genotipo: familiar o esporádico
Pacientes con temblor de voz
- esencial o
- distónico
- Pacientes con disfonía por tensión muscular
Familiares no afectados de pacientes con distonía laríngea con
- distonía laríngea familiar
- distonía laríngea de inicio temprano (inicio ≤ 35 años)
- distonía laríngea de inicio típico (inicio ≥ 40 años)
- Hablantes nativos de inglés.
- Diestro.
- Estado cognitivo normal.
Criterio de exclusión:
- Sujetos que son incapaces de dar su consentimiento informado.
- Mujeres embarazadas o lactantes hasta el momento en que ya no estén embarazadas ni amamantando.
- Sujetos con antecedentes médicos pasados o presentes de (a) problemas neurológicos importantes, como accidente cerebrovascular, trastornos del movimiento (distintos de LD y VT en los grupos de pacientes), tumores cerebrales, lesión cerebral traumática con pérdida del conocimiento, ataxias, miopatías, miastenia grave , enfermedades desmielinizantes, alcoholismo, drogodependencia; (b) problemas psiquiátricos, como esquizofrenia, depresión bipolar, trastorno obsesivo-compulsivo; (c) problemas laríngeos, como parálisis de las cuerdas vocales, paresia, nódulos y pólipos de las cuerdas vocales, carcinoma, laringitis crónica.
- Pacientes que no presenten síntomas debido al tratamiento con inyecciones de toxina botulínica en los músculos laríngeos.
- Sujetos que reciben medicamentos que afectan el sistema nervioso central.
- Sujetos con antecedentes de cirugía mayor cerebral y/o laríngea.
- Sujetos que tienen tatuajes, objetos ferromagnéticos en sus cuerpos que no se pueden quitar para participar en el estudio de imágenes.
Plan de estudios
Esta sección proporciona detalles del plan de estudio, incluido cómo está diseñado el estudio y qué mide el estudio.
¿Cómo está diseñado el estudio?
Detalles de diseño
- Modelos observacionales: Grupo
- Perspectivas temporales: Transversal
Cohortes e Intervenciones
Grupo / Cohorte |
Intervención / Tratamiento |
|---|---|
|
Distonía laríngea
Los pacientes con distonía laríngea se someterán a una resonancia magnética del cerebro y una extracción de sangre.
|
Se realizará una resonancia magnética funcional y estructural del cerebro para identificar marcadores neurales específicos del trastorno.
Se recolectarán muestras de sangre, se extraerá el ADN y se almacenará en un banco para estudios genéticos.
|
|
Familiares no afectados de pacientes con distonía laríngea
Los familiares no afectados de pacientes con distonía laríngea se someterán a una resonancia magnética del cerebro y una extracción de sangre.
|
Se realizará una resonancia magnética funcional y estructural del cerebro para identificar marcadores neurales específicos del trastorno.
Se recolectarán muestras de sangre, se extraerá el ADN y se almacenará en un banco para estudios genéticos.
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Temblor de voz
Los pacientes con temblor en la voz se someterán a una resonancia magnética del cerebro y una extracción de sangre.
|
Se realizará una resonancia magnética funcional y estructural del cerebro para identificar marcadores neurales específicos del trastorno.
Se recolectarán muestras de sangre, se extraerá el ADN y se almacenará en un banco para estudios genéticos.
|
|
Disfonía por tensión muscular
A los pacientes con disfonía por tensión muscular se les realizará una resonancia magnética del cerebro y una extracción de sangre.
|
Se realizará una resonancia magnética funcional y estructural del cerebro para identificar marcadores neurales específicos del trastorno.
Se recolectarán muestras de sangre, se extraerá el ADN y se almacenará en un banco para estudios genéticos.
|
¿Qué mide el estudio?
Medidas de resultado primarias
Medida de resultado |
Medida Descripción |
Periodo de tiempo |
|---|---|---|
|
Cambios cerebrales en la distonía laríngea
Periodo de tiempo: 5 años
|
Identificar biomarcador de imágenes de distonía laríngea
|
5 años
|
Medidas de resultado secundarias
Medida de resultado |
Medida Descripción |
Periodo de tiempo |
|---|---|---|
|
Genes responsables de la distonía laríngea
Periodo de tiempo: 5 años
|
Identificar las mutaciones genéticas responsables de la distonía laríngea
|
5 años
|
Colaboradores e Investigadores
Aquí es donde encontrará personas y organizaciones involucradas en este estudio.
Patrocinador
Investigadores
- Investigador principal: Kristina Simonyan, MD, PhD, Massachusetts Eye and Ear Infirmary
Publicaciones y enlaces útiles
La persona responsable de ingresar información sobre el estudio proporciona voluntariamente estas publicaciones. Estos pueden ser sobre cualquier cosa relacionada con el estudio.
Publicaciones Generales
- Battistella G, Termsarasab P, Ramdhani RA, Fuertinger S, Simonyan K. Isolated Focal Dystonia as a Disorder of Large-Scale Functional Networks. Cereb Cortex. 2017 Feb 1;27(2):1203-1215. doi: 10.1093/cercor/bhv313.
- Rittiner JE, Caffall ZF, Hernandez-Martinez R, Sanderson SM, Pearson JL, Tsukayama KK, Liu AY, Xiao C, Tracy S, Shipman MK, Hickey P, Johnson J, Scott B, Stacy M, Saunders-Pullman R, Bressman S, Simonyan K, Sharma N, Ozelius LJ, Cirulli ET, Calakos N. Functional Genomic Analyses of Mendelian and Sporadic Disease Identify Impaired eIF2alpha Signaling as a Generalizable Mechanism for Dystonia. Neuron. 2016 Dec 21;92(6):1238-1251. doi: 10.1016/j.neuron.2016.11.012. Epub 2016 Dec 8.
- Fuertinger S, Simonyan K. Connectome-Wide Phenotypical and Genotypical Associations in Focal Dystonia. J Neurosci. 2017 Aug 2;37(31):7438-7449. doi: 10.1523/JNEUROSCI.0384-17.2017. Epub 2017 Jul 3.
- Vulinovic F, Schaake S, Domingo A, Kumar KR, Defazio G, Mir P, Simonyan K, Ozelius LJ, Bruggemann N, Chung SJ, Rakovic A, Lohmann K, Klein C. Screening study of TUBB4A in isolated dystonia. Parkinsonism Relat Disord. 2017 Aug;41:118-120. doi: 10.1016/j.parkreldis.2017.06.001. Epub 2017 Jun 10.
- Termsarasab P, Ramdhani RA, Battistella G, Rubien-Thomas E, Choy M, Farwell IM, Velickovic M, Blitzer A, Frucht SJ, Reilly RB, Hutchinson M, Ozelius LJ, Simonyan K. Neural correlates of abnormal sensory discrimination in laryngeal dystonia. Neuroimage Clin. 2015 Oct 30;10:18-26. doi: 10.1016/j.nicl.2015.10.016. eCollection 2016.
- Fuertinger S, Horwitz B, Simonyan K. The Functional Connectome of Speech Control. PLoS Biol. 2015 Jul 23;13(7):e1002209. doi: 10.1371/journal.pbio.1002209. eCollection 2015 Jul.
- Simonyan K, Fuertinger S. Speech networks at rest and in action: interactions between functional brain networks controlling speech production. J Neurophysiol. 2015 Apr 1;113(7):2967-78. doi: 10.1152/jn.00964.2014. Epub 2015 Feb 11.
- Battistella G, Fuertinger S, Fleysher L, Ozelius LJ, Simonyan K. Cortical sensorimotor alterations classify clinical phenotype and putative genotype of spasmodic dysphonia. Eur J Neurol. 2016 Oct;23(10):1517-27. doi: 10.1111/ene.13067. Epub 2016 Jun 27.
- Putzel GG, Fuchs T, Battistella G, Rubien-Thomas E, Frucht SJ, Blitzer A, Ozelius LJ, Simonyan K. GNAL mutation in isolated laryngeal dystonia. Mov Disord. 2016 May;31(5):750-5. doi: 10.1002/mds.26502. Epub 2016 Feb 1.
- Bianchi S, Battistella G, Huddleston H, Scharf R, Fleysher L, Rumbach AF, Frucht SJ, Blitzer A, Ozelius LJ, Simonyan K. Phenotype- and genotype-specific structural alterations in spasmodic dysphonia. Mov Disord. 2017 Apr;32(4):560-568. doi: 10.1002/mds.26920. Epub 2017 Feb 10.
- de Lima Xavier L, Simonyan K. The extrinsic risk and its association with neural alterations in spasmodic dysphonia. Parkinsonism Relat Disord. 2019 Aug;65:117-123. doi: 10.1016/j.parkreldis.2019.05.034. Epub 2019 May 24.
Fechas de registro del estudio
Estas fechas rastrean el progreso del registro del estudio y los envíos de resultados resumidos a ClinicalTrials.gov. Los registros del estudio y los resultados informados son revisados por la Biblioteca Nacional de Medicina (NLM) para asegurarse de que cumplan con los estándares de control de calidad específicos antes de publicarlos en el sitio web público.
Fechas importantes del estudio
Inicio del estudio (Actual)
23 de enero de 2017
Finalización primaria (Estimado)
31 de julio de 2028
Finalización del estudio (Estimado)
31 de julio de 2028
Fechas de registro del estudio
Enviado por primera vez
31 de enero de 2017
Primero enviado que cumplió con los criterios de control de calidad
1 de febrero de 2017
Publicado por primera vez (Estimado)
3 de febrero de 2017
Actualizaciones de registros de estudio
Última actualización publicada (Estimado)
2 de diciembre de 2025
Última actualización enviada que cumplió con los criterios de control de calidad
24 de noviembre de 2025
Última verificación
1 de noviembre de 2025
Más información
Términos relacionados con este estudio
Palabras clave
Términos MeSH relevantes adicionales
- Manifestaciones neurológicas
- Enfermedades del Sistema Nervioso
- Enfermedades de las vías respiratorias
- Enfermedades Otorrinolaringológicas
- Discinesias
- Enfermedades de la laringe
- Trastornos de la voz
- Condiciones Patológicas, Signos y Síntomas
- Signos y síntomas
- Distonía
- Afonía
- Técnicas de investigación
- Manejo de muestras
- Técnicas de laboratorio clínico
- Técnicas y procedimientos de diagnóstico
- Diagnóstico
- Puntas
- Procedimientos quirúrgicos, operativo
- Recolección de muestras de sangre
Otros números de identificación del estudio
- 2019P001576
- R01DC011805 (Subvención/contrato del NIH de EE. UU.)
Plan de datos de participantes individuales (IPD)
¿Planea compartir datos de participantes individuales (IPD)?
NO
Información sobre medicamentos y dispositivos, documentos del estudio
Estudia un producto farmacéutico regulado por la FDA de EE. UU.
No
Estudia un producto de dispositivo regulado por la FDA de EE. UU.
No
producto fabricado y exportado desde los EE. UU.
No
Esta información se obtuvo directamente del sitio web clinicaltrials.gov sin cambios. Si tiene alguna solicitud para cambiar, eliminar o actualizar los detalles de su estudio, comuníquese con register@clinicaltrials.gov. Tan pronto como se implemente un cambio en clinicaltrials.gov, también se actualizará automáticamente en nuestro sitio web. .
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