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Genética de la imagen de la distonía laríngea

24 de noviembre de 2025 actualizado por: Kristina Simonyan
La contribución de los factores de riesgo genéticos al desarrollo de distonías focales es evidente. Sin embargo, la comprensión de cómo las variaciones en la expresión del gen causante conducen a variaciones en las anomalías cerebrales en diferentes fenotipos de distonía (p. ej., familiar, esporádica) sigue siendo limitada. El programa de investigación de los investigadores se establece para determinar la relación entre los cambios cerebrales y los factores de riesgo genéticos en la distonía laríngea (o disfonía espasmódica). Los investigadores utilizan un enfoque novedoso de genética de imágenes combinada, secuenciación de ADN de próxima generación y pruebas de comportamiento clínico. El uso de un enfoque interdisciplinario como herramienta para el descubrimiento de los mecanismos neurales mediadores que cierran la brecha entre la secuencia de ADN y la fisiopatología de la distonía es una promesa para la comprensión de los aspectos mecanicistas de la función cerebral afectada por las variantes genéticas de riesgo. que se puede utilizar de forma fiable para el descubrimiento de genes asociados y marcadores de integridad neuronal para este trastorno. El resultado esperado de este estudio puede conducir a un mejor manejo clínico de este trastorno, incluida su mejor detección, diagnóstico preciso y evaluación del riesgo de desarrollar distonía en los miembros de la familia.

Descripción general del estudio

Descripción detallada

La distonía laríngea (LD), o disfonía espasmódica, es una distonía focal aislada caracterizada por un deterioro selectivo de la producción del habla debido a espasmos involuntarios en los músculos laríngeos. A pesar de las características clínicas bien caracterizadas de la LD, su manejo clínico sigue siendo un desafío debido, en parte, a la ausencia de medidas objetivas (biomarcadores) para la detección temprana y el diagnóstico diferencial. Esto da lugar a imprecisiones diagnósticas, que tienen un impacto negativo en la calidad de vida del paciente y en los costes sanitarios. Es importante destacar que el retraso en el diagnóstico conduce a un tratamiento diferido. El objetivo de esta aplicación es realizar una serie de estudios que combinen aprendizaje automático avanzado con neuroimagen y genética para (1) identificar los marcadores neurales que diferencian con precisión la LD entre sus fenotipos clínicos (aductor vs. abductor), genotipos (esporádico vs. familiares) y trastornos comórbidos (temblor de voz y disfonía por tensión muscular); (2) determinar los marcadores neurales predictivos tempranos del desarrollo de LD en individuos en riesgo y (3) validar las mutaciones genéticas de LD asociadas. Con el respaldo de nuestros datos preliminares, nuestra hipótesis central es que las anomalías cerebrales están formadas, en parte, por factores genéticos subyacentes y exhiben características características de la forma LD, que pueden usarse como diagnóstico diferencial y biomarcadores predictivos tempranos de este trastorno. Esta investigación es innovadora tanto conceptual como metodológicamente porque utiliza un enfoque interdisciplinario para centrarse en la fisiopatología neuronal y los factores de susceptibilidad genética para el diagnóstico de LD y el descubrimiento de biomarcadores predictivos. La investigación propuesta es importante porque contribuirá directamente a cerrar la brecha críticamente existente en el manejo clínico de la DA. Se espera que la identificación de marcadores genéticos y neurales de LD tenga un impacto traslacional positivo al establecer criterios mejorados para un diagnóstico diferencial preciso y la detección de personas en riesgo. En definitiva, la culminación exitosa de estos estudios abrirá nuevos horizontes para el manejo clínico de los pacientes con LD.

Tipo de estudio

De observación

Inscripción (Estimado)

410

Contactos y Ubicaciones

Esta sección proporciona los datos de contacto de quienes realizan el estudio e información sobre dónde se lleva a cabo este estudio.

Estudio Contacto

Ubicaciones de estudio

    • Massachusetts
      • Boston, Massachusetts, Estados Unidos, 02114
        • Reclutamiento
        • Massachusetts Eye and Ear Infirmary
        • Contacto:
        • Investigador principal:
          • Kristina Simonyan, MD, PhD

Criterios de participación

Los investigadores buscan personas que se ajusten a una determinada descripción, denominada criterio de elegibilidad. Algunos ejemplos de estos criterios son el estado de salud general de una persona o tratamientos previos.

Criterio de elegibilidad

Edades elegibles para estudiar

  • Niño
  • Adulto
  • Adulto Mayor

Acepta Voluntarios Saludables

No

Método de muestreo

Muestra no probabilística

Población de estudio

distonía laríngea familiares no afectados de pacientes con distonía laríngea voz temblor tensión muscular disfonía

Descripción

Criterios de inclusión:

  1. Hombres y mujeres de diversos antecedentes raciales y étnicos, con edades a lo largo de la vida;
  2. Pacientes con distonía laríngea

    • fenotipo: aductor o abductor
    • genotipo: familiar o esporádico
  3. Pacientes con temblor de voz

    • esencial o
    • distónico
  4. Pacientes con disfonía por tensión muscular
  5. Familiares no afectados de pacientes con distonía laríngea con

    • distonía laríngea familiar
    • distonía laríngea de inicio temprano (inicio ≤ 35 años)
    • distonía laríngea de inicio típico (inicio ≥ 40 años)
  6. Hablantes nativos de inglés.
  7. Diestro.
  8. Estado cognitivo normal.

Criterio de exclusión:

  1. Sujetos que son incapaces de dar su consentimiento informado.
  2. Mujeres embarazadas o lactantes hasta el momento en que ya no estén embarazadas ni amamantando.
  3. Sujetos con antecedentes médicos pasados ​​o presentes de (a) problemas neurológicos importantes, como accidente cerebrovascular, trastornos del movimiento (distintos de LD y VT en los grupos de pacientes), tumores cerebrales, lesión cerebral traumática con pérdida del conocimiento, ataxias, miopatías, miastenia grave , enfermedades desmielinizantes, alcoholismo, drogodependencia; (b) problemas psiquiátricos, como esquizofrenia, depresión bipolar, trastorno obsesivo-compulsivo; (c) problemas laríngeos, como parálisis de las cuerdas vocales, paresia, nódulos y pólipos de las cuerdas vocales, carcinoma, laringitis crónica.
  4. Pacientes que no presenten síntomas debido al tratamiento con inyecciones de toxina botulínica en los músculos laríngeos.
  5. Sujetos que reciben medicamentos que afectan el sistema nervioso central.
  6. Sujetos con antecedentes de cirugía mayor cerebral y/o laríngea.
  7. Sujetos que tienen tatuajes, objetos ferromagnéticos en sus cuerpos que no se pueden quitar para participar en el estudio de imágenes.

Plan de estudios

Esta sección proporciona detalles del plan de estudio, incluido cómo está diseñado el estudio y qué mide el estudio.

¿Cómo está diseñado el estudio?

Detalles de diseño

  • Modelos observacionales: Grupo
  • Perspectivas temporales: Transversal

Cohortes e Intervenciones

Grupo / Cohorte
Intervención / Tratamiento
Distonía laríngea
Los pacientes con distonía laríngea se someterán a una resonancia magnética del cerebro y una extracción de sangre.
Se realizará una resonancia magnética funcional y estructural del cerebro para identificar marcadores neurales específicos del trastorno.
Se recolectarán muestras de sangre, se extraerá el ADN y se almacenará en un banco para estudios genéticos.
Familiares no afectados de pacientes con distonía laríngea
Los familiares no afectados de pacientes con distonía laríngea se someterán a una resonancia magnética del cerebro y una extracción de sangre.
Se realizará una resonancia magnética funcional y estructural del cerebro para identificar marcadores neurales específicos del trastorno.
Se recolectarán muestras de sangre, se extraerá el ADN y se almacenará en un banco para estudios genéticos.
Temblor de voz
Los pacientes con temblor en la voz se someterán a una resonancia magnética del cerebro y una extracción de sangre.
Se realizará una resonancia magnética funcional y estructural del cerebro para identificar marcadores neurales específicos del trastorno.
Se recolectarán muestras de sangre, se extraerá el ADN y se almacenará en un banco para estudios genéticos.
Disfonía por tensión muscular
A los pacientes con disfonía por tensión muscular se les realizará una resonancia magnética del cerebro y una extracción de sangre.
Se realizará una resonancia magnética funcional y estructural del cerebro para identificar marcadores neurales específicos del trastorno.
Se recolectarán muestras de sangre, se extraerá el ADN y se almacenará en un banco para estudios genéticos.

¿Qué mide el estudio?

Medidas de resultado primarias

Medida de resultado
Medida Descripción
Periodo de tiempo
Cambios cerebrales en la distonía laríngea
Periodo de tiempo: 5 años
Identificar biomarcador de imágenes de distonía laríngea
5 años

Medidas de resultado secundarias

Medida de resultado
Medida Descripción
Periodo de tiempo
Genes responsables de la distonía laríngea
Periodo de tiempo: 5 años
Identificar las mutaciones genéticas responsables de la distonía laríngea
5 años

Colaboradores e Investigadores

Aquí es donde encontrará personas y organizaciones involucradas en este estudio.

Patrocinador

Investigadores

  • Investigador principal: Kristina Simonyan, MD, PhD, Massachusetts Eye and Ear Infirmary

Publicaciones y enlaces útiles

La persona responsable de ingresar información sobre el estudio proporciona voluntariamente estas publicaciones. Estos pueden ser sobre cualquier cosa relacionada con el estudio.

Publicaciones Generales

Fechas de registro del estudio

Estas fechas rastrean el progreso del registro del estudio y los envíos de resultados resumidos a ClinicalTrials.gov. Los registros del estudio y los resultados informados son revisados ​​por la Biblioteca Nacional de Medicina (NLM) para asegurarse de que cumplan con los estándares de control de calidad específicos antes de publicarlos en el sitio web público.

Fechas importantes del estudio

Inicio del estudio (Actual)

23 de enero de 2017

Finalización primaria (Estimado)

31 de julio de 2028

Finalización del estudio (Estimado)

31 de julio de 2028

Fechas de registro del estudio

Enviado por primera vez

31 de enero de 2017

Primero enviado que cumplió con los criterios de control de calidad

1 de febrero de 2017

Publicado por primera vez (Estimado)

3 de febrero de 2017

Actualizaciones de registros de estudio

Última actualización publicada (Estimado)

2 de diciembre de 2025

Última actualización enviada que cumplió con los criterios de control de calidad

24 de noviembre de 2025

Última verificación

1 de noviembre de 2025

Más información

Términos relacionados con este estudio

Plan de datos de participantes individuales (IPD)

¿Planea compartir datos de participantes individuales (IPD)?

NO

Información sobre medicamentos y dispositivos, documentos del estudio

Estudia un producto farmacéutico regulado por la FDA de EE. UU.

No

Estudia un producto de dispositivo regulado por la FDA de EE. UU.

No

producto fabricado y exportado desde los EE. UU.

No

Esta información se obtuvo directamente del sitio web clinicaltrials.gov sin cambios. Si tiene alguna solicitud para cambiar, eliminar o actualizar los detalles de su estudio, comuníquese con register@clinicaltrials.gov. Tan pronto como se implemente un cambio en clinicaltrials.gov, también se actualizará automáticamente en nuestro sitio web. .

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