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Étude du DNL126 chez des participants pédiatriques atteints de mucopolysaccharidose de type IIIA (syndrome de Sanfilippo de type A)

10 juillet 2026 mis à jour par: Denali Therapeutics Inc.

Une étude de phase 1/2, multicentrique et ouverte pour évaluer l'innocuité, la tolérance, la pharmacocinétique et la pharmacodynamie du DNL126 chez les participants pédiatriques atteints de mucopolysaccharidose de type IIIA (syndrome de Sanfilippo de type A)

Il s'agit d'une étude multicentrique ouverte de phase 1/2 visant à évaluer l'innocuité, la tolérabilité, la pharmacocinétique (PK), la pharmacodynamique (PD) et l'efficacité clinique exploratoire du DNL126 chez les participants atteints du syndrome de Sanfilippo de type A (MPS IIIA). La période d'étude principale est de 25 semaines (environ 6 mois) et est suivie d'une extension ouverte (OLE) de 72 semaines (environ 18 mois).

Aperçu de l'étude

Statut

Actif, ne recrute pas

Intervention / Traitement

Type d'étude

Interventionnel

Inscription (Réel)

20

Phase

  • Phase 2
  • La phase 1

Contacts et emplacements

Cette section fournit les coordonnées de ceux qui mènent l'étude et des informations sur le lieu où cette étude est menée.

Lieux d'étude

    • California
      • Oakland, California, États-Unis, 94609
        • UCSF Benioff Children's Hospital Oakland
    • Iowa
      • Iowa City, Iowa, États-Unis, 52242
        • University of Iowa Stead Family Children's Hospital
    • North Carolina
      • Chapel Hill, North Carolina, États-Unis, 27514
        • University of North Carolina at Chapel Hill
    • Texas
      • Houston, Texas, États-Unis, 77030
        • Baylor College of Medicine and Texas Children's Hospital

Critères de participation

Les chercheurs recherchent des personnes qui correspondent à une certaine description, appelée critères d'éligibilité. Certains exemples de ces critères sont l'état de santé général d'une personne ou des traitements antérieurs.

Critère d'éligibilité

Âges éligibles pour étudier

  • Enfant
  • Adulte

Accepte les volontaires sains

Non

La description

Critères d'inclusion clés :

  • Diagnostic confirmé de MPS IIIA
  • Cohorte B uniquement : avoir un phénotype sévère basé sur un frère ou une sœur plus âgé avec le même génotype et une MPS IIIA sévère basée sur l'opinion de l'investigateur.

Critères d'exclusion clés :

  • avez un ou plusieurs problèmes de santé instables ou mal contrôlés ou une ou plusieurs comorbidités médicales ou psychologiques importantes qui, de l'avis de l'investigateur, pourraient interférer avec une participation en toute sécurité à l'essai ou à l'interprétation des évaluations de l'étude
  • Avoir perdu la capacité de marcher de façon autonome, de l'avis de l'enquêteur
  • Sont incapables de prendre la majorité de leur alimentation par voie orale, de l'avis de l'enquêteur
  • Pour la cohorte B uniquement : sont homozygotes ou hétérozygotes composés pour la mutation S298P de la N-sulfoglucosamine sulfohydrolase (SGSH) ou toute autre mutation connue pour être associée à un phénotype à progression lente
  • Avoir utilisé une thérapie enzymatique substitutive (ERT) MPS IIIA ciblant le SNC (par exemple, administration intrathécale de SGSH ou de SGSH médiée par TfR au SNC) dans les 3 mois précédant le jour 1
  • Avoir des antécédents de greffe de cellules souches hématopoïétiques
  • Avoir des antécédents de thérapie génique
  • Avoir utilisé de la génistéine dans les 30 jours suivant le dépistage ou l'utilisation prévue de la génistéine au cours de l'étude
  • Avoir une mutation pathogène probable documentée d'autres gènes connus pour être associés à un retard de développement, à des convulsions ou à d'autres troubles importants du SNC
  • Vous présentez une thrombocytopénie cliniquement significative, une autre anomalie de la coagulation cliniquement significative, un saignement actif important ou nécessitez un traitement avec un anticoagulant ou plus de deux agents antiplaquettaires.
  • Contre-indication aux ponctions lombaires
  • Contre-indication à l'IRM
  • Avoir des antécédents cliniquement significatifs d'accident vasculaire cérébral, d'état de mal épileptique, de traumatisme crânien avec perte de conscience ou de toute maladie du SNC non liée à la MPS IIIA dans les 3 mois suivant le dépistage.
  • Avoir subi la pose d'un shunt ventriculo-péritonéal (VP) ou un dysfonctionnement du shunt VP cliniquement significatif dans les 30 jours suivant le dépistage
  • Vous souffrez d'un traumatisme ou d'un trouble cliniquement significatif du SNC, y compris une hypertension intracrânienne sévère ou une chirurgie cérébrale non traitée, qui, de l'avis de l'investigateur, peut interférer avec l'évaluation des paramètres de l'étude ou rendre la participation à l'étude dangereuse.

Plan d'étude

Cette section fournit des détails sur le plan d'étude, y compris la façon dont l'étude est conçue et ce que l'étude mesure.

Comment l'étude est-elle conçue ?

Détails de conception

  • Objectif principal: Traitement
  • Répartition: Non randomisé
  • Modèle interventionnel: Affectation séquentielle
  • Masquage: Aucun (étiquette ouverte)

Armes et Interventions

Groupe de participants / Bras
Intervention / Traitement
Expérimental: Cohorte A1
Participants atteints de MPS IIIA
dose intraveineuse répétée
Expérimental: Cohorte A2
Participants atteints de MPS IIIA
dose intraveineuse répétée
Expérimental: Cohorte A3
Participants atteints de MPS IIIA
dose intraveineuse répétée
Expérimental: Cohorte B1
Participants atteints de MPS IIIA
dose intraveineuse répétée
Expérimental: Cohorte B2
Participants atteints de MPS IIIA
dose intraveineuse répétée

Que mesure l'étude ?

Principaux critères de jugement

Mesure des résultats
Délai
Change from baseline in the natural logarithm of cerebrospinal fluid (CSF) heparan sulfate (HS) concentration
Délai: 49 weeks
49 weeks

Mesures de résultats secondaires

Mesure des résultats
Délai
Participants avec une concentration de HS dans le LCR dans la plage normale
Délai: 49 semaines
49 semaines
Change from baseline in the natural logarithm of urine HS (normalized to creatinine) concentration
Délai: 49 weeks
49 weeks
Change from baseline in liver volume multiples of normal
Délai: 49 weeks
49 weeks
Change from baseline in the natural logarithm of serum neurofilament light chain (NfL) concentration
Délai: 73 weeks
73 weeks

Collaborateurs et enquêteurs

C'est ici que vous trouverez les personnes et les organisations impliquées dans cette étude.

Les enquêteurs

  • Directeur d'études: Ana-Claire Meyer, MD, Denali Therapeutics

Dates d'enregistrement des études

Ces dates suivent la progression des dossiers d'étude et des soumissions de résultats sommaires à ClinicalTrials.gov. Les dossiers d'étude et les résultats rapportés sont examinés par la Bibliothèque nationale de médecine (NLM) pour s'assurer qu'ils répondent à des normes de contrôle de qualité spécifiques avant d'être publiés sur le site Web public.

Dates principales de l'étude

Début de l'étude (Réel)

7 décembre 2023

Achèvement primaire (Estimé)

1 août 2028

Achèvement de l'étude (Estimé)

1 août 2028

Dates d'inscription aux études

Première soumission

4 décembre 2023

Première soumission répondant aux critères de contrôle qualité

22 décembre 2023

Première publication (Réel)

26 décembre 2023

Mises à jour des dossiers d'étude

Dernière mise à jour publiée (Réel)

13 juillet 2026

Dernière mise à jour soumise répondant aux critères de contrôle qualité

10 juillet 2026

Dernière vérification

1 juillet 2026

Plus d'information

Termes liés à cette étude

Plan pour les données individuelles des participants (IPD)

Prévoyez-vous de partager les données individuelles des participants (DPI) ?

NON

Informations sur les médicaments et les dispositifs, documents d'étude

Étudie un produit pharmaceutique réglementé par la FDA américaine

Oui

Étudie un produit d'appareil réglementé par la FDA américaine

Non

produit fabriqué et exporté des États-Unis.

Non

Ces informations ont été extraites directement du site Web clinicaltrials.gov sans aucune modification. Si vous avez des demandes de modification, de suppression ou de mise à jour des détails de votre étude, veuillez contacter register@clinicaltrials.gov. Dès qu'un changement est mis en œuvre sur clinicaltrials.gov, il sera également mis à jour automatiquement sur notre site Web .

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