- ICH GCP
- Registro degli studi clinici negli Stati Uniti
- Sperimentazione clinica NCT01182857
Qualità della vita e sequele neuropsichiatriche nei pazienti trattati con terapia genica per ADA-SCID e nei loro genitori
14 dicembre 2019 aggiornato da: National Human Genome Research Institute (NHGRI)
Sfondo:
- L'immunodeficienza combinata grave (SCID) è una rara malattia ereditaria in cui alcuni globuli bianchi hanno una funzione compromessa e non sono in grado di combattere adeguatamente le infezioni. La SCID compare tipicamente entro il primo anno di vita ed è caratterizzata da infezioni gravi multiple e ricorrenti. Più del 10 percento di tutti i casi di SCID comportano una deficienza di un enzima chiamato adenosina deaminasi (ADA), e questi pazienti con SCID tendono anche ad avere una funzione cerebrale compromessa o disturbi psichiatrici. I ricercatori stanno tentando di trattare i pazienti con ADA-SCID con una terapia genica sperimentale ed è stato stabilito un protocollo di ricerca per coloro che partecipano a questa terapia.
- Poco si sa sulla qualità della vita nelle persone con ADA-SCID, ma i ricercatori ritengono che gli effetti della malattia e dei trattamenti possano causare una diminuzione della qualità della vita sia nei pazienti che nei loro genitori. Un'altra potenziale causa della diminuzione della qualità della vita nell'ADA-SCID sono i problemi psichiatrici e neurologici associati causati dalla malattia. I ricercatori sono interessati a studiare la qualità della vita nelle persone con ADA-SCID e nei loro genitori per fornire maggiori informazioni sulla malattia.
Obiettivi:
- Valutare se la terapia genica altera la qualità della vita o lo stato neuropsichiatrico dei bambini con ADA-SCID.
- Per monitorare i disturbi intellettivi, dell'attenzione, della memoria o specifici dell'apprendimento nei bambini con ADA-SCID.
- Valutare se la terapia genica ha un effetto sullo stress genitoriale dei genitori i cui figli hanno ADA-SCID.
Eleggibilità:
- Bambini che partecipano al protocollo di ricerca sulla terapia genica ADA-SCID (01-HG-0189).
- Genitori di bambini che partecipano al protocollo di ricerca sulla terapia genica ADA-SCID (01-HG-0189).
Progetto:
- Tutti i test e i questionari verranno eseguiti nella clinica pediatrica o per adulti.
- I bambini partecipanti avranno test di intelligenza, destrezza manuale, tempo di reazione, lettura di base e abilità aritmetiche, linguaggio e memoria. Questi test saranno dati prima dell'inizio della terapia, e poi una volta all'anno per 5 anni.
- I bambini partecipanti completeranno anche questionari sulla qualità della vita. Questi questionari verranno somministrati prima dell'inizio della terapia, 3 mesi e 6 mesi dopo la terapia, e successivamente ogni 6 mesi per un totale di 5 anni.
- Ulteriori test psicologici possono essere forniti a discrezione dei ricercatori dello studio.
- I genitori completeranno i questionari per fornire informazioni mediche di base e riferire sulla qualità della vita e sullo stress dei genitori. I questionari informativi di base saranno dati all'inizio della terapia e poi una volta all'anno per 5 anni, i questionari sullo stress dei genitori saranno dati all'inizio della terapia e poi ogni 6 mesi per 5 anni, e i questionari sulla qualità della vita saranno dati contemporaneamente ai questionari sulla qualità della vita del bambino.
- Questo protocollo è separato dal protocollo di trattamento della terapia genica.
Panoramica dello studio
Stato
Ritirato
Condizioni
Descrizione dettagliata
Gli obiettivi di questo studio sono misurare la qualità della vita, le sequele neuropsicologiche e lo stress dei genitori prima e dopo la terapia genica per ADA-SCID.
La popolazione da studiare includerà fino a cinque pazienti in trattamento con terapia genica presso il Centro clinico NIH e cinque dei loro genitori.
Il disegno dello studio sarà una valutazione psicometrica longitudinale non randomizzata.
Le misure di esito neuropsicologico saranno la seguente batteria: Wechsler Preschool and Primary Scale of Intelligence - Third Edition (WPPSI-III) o Wechsler Intelligence Scale for Children - Fourth Edition (WISC-IV); il Wide Range Achievement Test - Quarta Edizione (WRAT-4); subtest del NEPSY; Il test espressivo del vocabolario con immagini di una parola (EOWPVT); Pegboard scanalato; Test continuo delle prestazioni (CPT); Test di promemoria selettivo; e il sistema di valutazione del comportamento adattivo - seconda edizione.
La qualità della vita sarà misurata con il PedsQL e lo stress dei genitori sarà misurato con il Parenting Stress Index.
Tipo di studio
Osservativo
Criteri di partecipazione
I ricercatori cercano persone che corrispondano a una certa descrizione, chiamata criteri di ammissibilità. Alcuni esempi di questi criteri sono le condizioni generali di salute di una persona o trattamenti precedenti.
Criteri di ammissibilità
Età idonea allo studio
Da 3 anni a 46 anni (Bambino, Adulto)
Accetta volontari sani
No
Sessi ammissibili allo studio
Tutto
Descrizione
- CRITERIO DI INCLUSIONE:
Pazienti:
- I pazienti devono essere arruolati nel protocollo 01-HG-0189 per essere idonei all'arruolamento in questo protocollo.
- È necessario ottenere il consenso informato scritto dei pazienti adulti o dei genitori o tutori dei pazienti minorenni. Il consenso deve essere ottenuto dai figli minori ove applicabile.
- I pazienti devono essere di lingua inglese. Non tutti gli strumenti di studio sono stati validati in altre lingue e il personale non è disponibile con formazione per somministrare gli strumenti in altre lingue.
Genitori o tutori
- I genitori devono avere un figlio iscritto al protocollo 01-HG-0189 per essere idonei all'iscrizione a questo protocollo. I tutori devono avere un reparto iscritto al protocollo 01-HG-0189 per essere idonei all'iscrizione a questo protocollo.
- Il consenso informato scritto deve essere ottenuto da genitori o tutori.
CRITERI DI ESCLUSIONE:
- Impossibilità di completare gli strumenti di studio. Ciò include l'incapacità di parlare inglese. Non tutti gli strumenti di studio sono stati validati in altre lingue e il personale non è disponibile per somministrare gli strumenti di test in altre lingue.
- Giudizio degli investigatori clinici secondo cui la partecipazione sarebbe dannosa per il paziente, il genitore o il tutore.
- Giudizio dei ricercatori clinici secondo cui la partecipazione sarebbe dannosa per lo studio.
Piano di studio
Questa sezione fornisce i dettagli del piano di studio, compreso il modo in cui lo studio è progettato e ciò che lo studio sta misurando.
Come è strutturato lo studio?
Dettagli di progettazione
- Prospettive temporali: Prospettiva
Cosa sta misurando lo studio?
Misure di risultato primarie
Misura del risultato |
Lasso di tempo |
|---|---|
|
Qualità della vita e stato neuropsichiatrico dei pazienti in trattamento con terapia genica per ADA-SCID.
Lasso di tempo: 2 anni
|
2 anni
|
Misure di risultato secondarie
Misura del risultato |
Lasso di tempo |
|---|---|
|
Stress parentale nei genitori di bambini in trattamento con terapia genica per ADA-SCID.
Lasso di tempo: 2 anni
|
2 anni
|
Collaboratori e investigatori
Qui è dove troverai le persone e le organizzazioni coinvolte in questo studio.
Investigatori
- Investigatore principale: Robert A Sokolic, M.D., National Human Genome Research Institute (NHGRI)
Pubblicazioni e link utili
La persona responsabile dell'inserimento delle informazioni sullo studio fornisce volontariamente queste pubblicazioni. Questi possono riguardare qualsiasi cosa relativa allo studio.
Pubblicazioni generali
- Varni JW, Seid M, Kurtin PS. PedsQL 4.0: reliability and validity of the Pediatric Quality of Life Inventory version 4.0 generic core scales in healthy and patient populations. Med Care. 2001 Aug;39(8):800-12. doi: 10.1097/00005650-200108000-00006.
- Fasth A, Nystrom J. Quality of life and health-care resource utilization among children with primary immunodeficiency receiving home treatment with subcutaneous human immunoglobulin. J Clin Immunol. 2008 Jul;28(4):370-8. doi: 10.1007/s10875-008-9180-9. Epub 2008 Feb 7.
- Abidin RR, Wilfong E. Parenting stress and its relationship to child health care. Child Health Care. 1989 Spring;18(2):114-6. doi: 10.1207/s15326888chc1802_9.
Studiare le date dei record
Queste date tengono traccia dell'avanzamento della registrazione dello studio e dell'invio dei risultati di sintesi a ClinicalTrials.gov. I record degli studi e i risultati riportati vengono esaminati dalla National Library of Medicine (NLM) per assicurarsi che soddisfino specifici standard di controllo della qualità prima di essere pubblicati sul sito Web pubblico.
Studia le date principali
Inizio studio
5 agosto 2010
Completamento dello studio
25 settembre 2014
Date di iscrizione allo studio
Primo inviato
14 agosto 2010
Primo inviato che soddisfa i criteri di controllo qualità
14 agosto 2010
Primo Inserito (Stima)
17 agosto 2010
Aggiornamenti dei record di studio
Ultimo aggiornamento pubblicato (Effettivo)
17 dicembre 2019
Ultimo aggiornamento inviato che soddisfa i criteri QC
14 dicembre 2019
Ultimo verificato
25 settembre 2014
Maggiori informazioni
Termini relativi a questo studio
Parole chiave
Termini MeSH pertinenti aggiuntivi
- Malattie metaboliche
- Sindromi da deficit immunologico
- Malattie del sistema immunitario
- Malattie linfoproliferative
- Malattie linfatiche
- Malattie ematologiche
- Infante, neonato, malattie
- Malattie genetiche, congenite
- Disturbi delle proteine del sangue
- Disturbi da carenza di riparazione del DNA
- Malattie da immunodeficienza primaria
- Immunodeficienza combinata grave
- Agammaglobulinemia
Altri numeri di identificazione dello studio
- 100151
- 10-HG-0151
Queste informazioni sono state recuperate direttamente dal sito web clinicaltrials.gov senza alcuna modifica. In caso di richieste di modifica, rimozione o aggiornamento dei dettagli dello studio, contattare register@clinicaltrials.gov. Non appena verrà implementata una modifica su clinicaltrials.gov, questa verrà aggiornata automaticamente anche sul nostro sito web .
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