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ヒト ADA 遺伝子をコードする伸長因子 1 α 短縮 (EFS) レンチウイルスベクターを用いて ex Vivo で形質導入された自己 CD34+ 造血幹細胞

2022年8月1日 更新者:Donald B. Kohn, M.D.、University of California, Los Angeles

アデノシンデアミナーゼ欠損症 (ADA-SCID) による重度の複合免疫不全症に対する EFS-ADA レンチウイルスベクターによる正常なヒト ADA 相補的 DNA (cDNA) の添加後の骨髄 CD34+ 幹/前駆細胞の自家移植

この研究の目的は、EFS-ADA レンチウイルスベクターによるヒト ADA cDNA 導入後の ADA 欠損 SCID 乳児および小児の骨髄 (BM) からの造血幹細胞 (CD34+ 細胞) の自家移植の安全性と有効性を評価することです。 . 血液細胞の遺伝子導入レベルと免疫機能がエンドポイントとして測定されます。

調査の概要

詳細な説明

この研究は、骨髄移植のための医学的に適格なヒト白血球抗原(HLA)と同一の兄弟ドナーを持っていなかった、ADA欠損SCIDと診断された20人の幼児と子供に開かれています。 ヒトADA cDNAを含むEFS-ADAレンチウイルスベクターを使用して、これらの被験者の骨髄から自己CD34 +細胞を形質導入します。 被験者は、遺伝子改変細胞の再注入の前に、4 mg/kg ブスルファンを受け取ります。 安全性が主要評価項目です。 フォローアップ段階で、研究者は、ペガデマーゼ ウシ (PEG-ADA) 酵素補充療法 (ERT) の非存在下で、修正された ADA 遺伝子を含み、発現する成熟細胞を細胞が生着し、産生できるかどうかを判断することを目指しています。移植後 30 日目に差し控えた。 免疫再構築のレベルを評価するための有効性研究は、研究の1年目と2年目に行われます。

研究の種類

介入

入学 (実際)

46

段階

  • フェーズ2
  • フェーズ 1

連絡先と場所

このセクションには、調査を実施する担当者の連絡先の詳細と、この調査が実施されている場所に関する情報が記載されています。

研究場所

    • California
      • Los Angeles、California、アメリカ、90095
        • Mattel Children's Hospital, UCLA
    • Maryland
      • Bethesda、Maryland、アメリカ、20892
        • Mark O. Hatfield Clinical Research Center, NIH

参加基準

研究者は、適格基準と呼ばれる特定の説明に適合する人を探します。これらの基準のいくつかの例は、人の一般的な健康状態または以前の治療です。

適格基準

就学可能な年齢

1ヶ月~17年 (子)

健康ボランティアの受け入れ

いいえ

受講資格のある性別

全て

説明

包含基準:

-Aに基づいてADA欠損SCIDと診断された生後1.0か月以上の子供。赤血球、白血球、皮膚線維芽細胞、または培養胎児細胞のADA酵素活性が、参照検査室によって決定されたADA欠損SCIDと一致するレベルまで減少した、または疾患を引き起こすことが知られている確認済みのADA遺伝子変異、および

B. 以下のいずれかに基づく重度の複合免疫不全の証拠:

  1. -ADA欠損症の一次近親者の家族歴、および重度の免疫学的欠損症の臨床的および検査的証拠、または
  2. -免疫回復療法の開始前の被験者の重度の免疫不全の証拠、に基づく

    1. リンパ球減少症 (絶対リンパ球数 < 400 細胞/μL) または T 細胞の欠如または少数 (絶対 CD3+ 数 < 300 細胞/μL) または
    2. フィトヘマグルチニンに対するTリンパ球の芽球原性応答の大幅な低下(診断検査室の正常対照の下限の10%未満、その日の正常対照の応答の10%未満、または刺激指数<10のいずれか)

      • -一致した同胞同種骨髄移植の不適格:同種骨髄ドナーとして役立つ可能性のある、正常な免疫機能を備えた、医学的に適格なHLA同一の兄弟の不在
      • 治験審査委員会 (IRB) (UCLA Office of Human Research Protection Program および National Human Genome Research Institute (NHGRI) IRB) のガイドラインに従って書面によるインフォームド コンセントに署名した

除外基準:

  1. 年齢≦1.0ヶ月以下に概説する適切な臓器機能は、この試験に参加してから60日以内に観察されなければなりません。
  2. 血液学

    1. 貧血(2歳未満でヘモグロビン1​​0.5g/dl未満、または2歳以上で11.5g/dl未満)。
    2. 好中球減少症(顆粒球の絶対数が500/mm3未満。
    3. 血小板減少症(年齢を問わず、血小板数が 150,000/mm3 未満)。
    4. -国際正規化比(INR)またはプロトロンビン時間(PT)>正常上限の2倍または部分トロンボプラスチン時間(PTT)>正常上限の2.33倍(投薬で制御された修正可能な欠乏症の患者は除外されません)。
    5. 末梢血または骨髄または羊水(利用可能な場合)の細胞遺伝学的異常。
    6. -以前の同種造血幹細胞移植(HSCT)と細胞減少コンディショニング
  3. 伝染性

    a. -骨髄採取前90日以内のDNAポリメラーゼ連鎖反応(PCR)によるHIV-1、B型肝炎、C型肝炎、またはパルボウイルスB 19による感染の証拠。 他の感染症が存在する場合は、それを制御する必要があります (例: 安定または減少しているウイルス量)スクリーニング時に

    1. パルスオキシメトリーによる安静時 O2 飽和度 < 室内空気で 95%。
    2. 活動性または進行性の肺疾患を示す胸部 X 線。
  4. 心臓

    1. 心臓の病理を示す異常な心電図 (EKG)。
    2. 臨床症状を伴う矯正されていない先天性心奇形。
    3. -うっ血性心不全、チアノーゼ、低血圧の臨床的証拠を含む活動性心疾患。
    4. -心エコー図で左室駆出率が40%未満であることで証明される心機能の低下。
  5. 神経学的

    1. 検査による重大な神経学的異常。
    2. 制御されていない発作障害。
  6. 腎臓

    1. 腎不全:血清クレアチニン>= 1.2 mg/dl、または>= 3+タンパク尿。
    2. AIDS毒性スケールの部門によるグレードIIIまたはIVの異常な血清ナトリウム、カリウム、カルシウム、マグネシウム、リン酸塩。
  7. 肝臓/GI:

    1. 血清トランスアミナーゼが正常上限の5倍を超える(ULN)。
    2. 血清ビリルビン>ULNの2倍。
    3. 血清グルコース> ULNの1.5倍。
    4. 治りにくい激しい下痢。
  8. 腫瘍学

    1. -隆起性皮膚線維肉腫(DFSP)以外の活動性悪性疾患の証拠
    2. 遺伝的に修正された細胞の注入後5年以内に抗腫瘍療法が必要であると予想されるDFSPの証拠
    3. 遺伝的に修正された細胞の注入後5年以内に生命を制限すると予想されるDFSPの証拠
  9. ブスルファンに対する既知の感受性
  10. 全般的

    1. -予想生存期間が6か月未満。
    2. 妊娠中。
    3. 重大な先天異常。
    4. -臨床現場の基準による自家HSCTの不適格。
    5. 主治医および/または共同治験責任医師の意見では、骨髄採取、ブスルファンの投与、形質導入細胞の注入が禁忌である、または患者または患者の両親/主介護者がプロトコルに従うことができないことを示すその他の状態。

研究計画

このセクションでは、研究がどのように設計され、研究が何を測定しているかなど、研究計画の詳細を提供します。

研究はどのように設計されていますか?

デザインの詳細

  • 主な目的:処理
  • 割り当て:なし
  • 介入モデル:単一グループの割り当て
  • マスキング:なし(オープンラベル)

武器と介入

参加者グループ / アーム
介入・治療
実験的:遺伝子治療
自家 EFS-ADA レンチウイルス (LV) CD34+ 細胞の注入
自家 EFS-ADA LV CD34+ 細胞 (OTL-101) を静脈内注入
他の名前:
  • OTL-101
ブスルファンは非骨髄破壊的コンディショニングに使用されます
PEG-ADA ERT は、生着成功後 +30 日目 (-3/+15 日) に中止されます。

この研究は何を測定していますか?

主要な結果の測定

結果測定
メジャーの説明
時間枠
治験薬(IMP)で治療された被験者の全生存期間(OS)(1年)
時間枠:12ヶ月
全生存率は、OTL-101 または HSCT による治療後 12 か月で生存している被験者の割合として定義されます。
12ヶ月
治験薬(IMP)で治療された被験者のイベントフリー生存率(EvFS)(1年)
時間枠:12ヶ月
イベントフリー生存率は、「イベント」なしで生きている被験者のパーセンテージとして定義されます。「イベント」は、PEG-ADA ERT の再開またはレスキュー同種造血幹細胞移植 (HSCT) の必要性、または死亡です。
12ヶ月

二次結果の測定

結果測定
メジャーの説明
時間枠
治験薬(IMP)で治療された被験者のOS(2年)
時間枠:24ヶ月
OS は、OTL-101 または HSCT による治療後 24 か月で生存している被験者の割合として定義されます。
24ヶ月
治験薬(IMP)で治療された被験者のEvFS(2年)
時間枠:24ヶ月
イベントフリー生存率は、「イベント」なしで生きている被験者のパーセンテージとして定義されます。「イベント」は、PEG-ADA ERT の再開またはレスキュー同種造血幹細胞移植 (HSCT) の必要性、または死亡です。
24ヶ月
末梢血 (PB) 顆粒球のベクター コピー数 (VCN)。
時間枠:24ヶ月
T 細胞が枯渇した PB 顆粒球分画のベクター コピー数は、3 ~ 5 日ごとに顆粒球を生成する、移植された遺伝子組み換え造血幹細胞 (HSC) の量の代理です。 VCN 分析は、末梢血顆粒球から抽出した DNA に対してドロップレット デジタル PCR (ddPCR) によって実行されました。
24ヶ月
末梢血単核細胞 (PBMC) における VCN
時間枠:24ヶ月
PBMC VCN は、移植された遺伝子組み換え HSC から生じる末梢血白血球の蓄積の尺度です。 VCN分析は、PBMCから抽出されたDNAに対してddPCRによって実施された。
24ヶ月
赤血球中のADA活性
時間枠:24ヶ月
EFS-ADA LVによって送達された正常なADA導入遺伝子から産生された機能的遺伝子産物の量を評価するために測定されたADA酵素活性。 ADA 酵素活性の持続性は、遺伝子組み換え HSC の生着と分化が成功したことを示しています。
24ヶ月
赤血球中のデオキシアデノシンヌクレオチド(dAXP)の減少
時間枠:24ヶ月
減少した dAXP レベルは増加した ADA 酵素活性と一致し、解毒を使用して、導入された ADA 導入遺伝子からの機能的な ADA 酵素産生を示しました。 解毒の閾値は<100μmol/Lでした。
24ヶ月
CD3+ T 細胞数のベースラインからの変化 (2 年)
時間枠:24ヶ月
免疫再構築は、ベースラインから 24 か月目までの CD3+ T 細胞数の変化によって評価されました。
24ヶ月
統合サイト全体の 30% を超える単一統合サイトの数 (2 年)
時間枠:24ヶ月
ベクター統合サイト分析 (VISA) により、各被験者のゲノムにおけるベクター統合サイトの分布と、クローンの相対的存在量を決定できました。 フォローアップの過程で 2 つ以上のインスタンスで、単一の統合サイトが検出された統合サイト全体の 30% を超えることが判明した場合、VISA は被験者にとって異常であると見なされました。
24ヶ月
治療後最初の 3 か月を除く重度の感染率
時間枠:24ヶ月
この研究で関心のある感染症は、重度の感染症または日和見感染症エピソードであり、入院または入院の延長を必要とする感染症および/または日和見病原体による記録された感染症として定義されました。 治療後のフォローアップの最初の3か月間に発生した感染は、条件付けの影響によってデータに導入される可能性のあるバイアスを避けるために計算から除外されました.
24ヶ月

協力者と研究者

ここでは、この調査に関係する人々や組織を見つけることができます。

出版物と役立つリンク

研究に関する情報を入力する責任者は、自発的にこれらの出版物を提供します。これらは、研究に関連するあらゆるものに関するものである可能性があります。

一般刊行物

研究記録日

これらの日付は、ClinicalTrials.gov への研究記録と要約結果の提出の進捗状況を追跡します。研究記録と報告された結果は、国立医学図書館 (NLM) によって審査され、公開 Web サイトに掲載される前に、特定の品質管理基準を満たしていることが確認されます。

主要日程の研究

研究開始 (実際)

2013年8月2日

一次修了 (実際)

2018年8月27日

研究の完了 (実際)

2018年8月27日

試験登録日

最初に提出

2013年5月7日

QC基準を満たした最初の提出物

2013年5月8日

最初の投稿 (見積もり)

2013年5月13日

学習記録の更新

投稿された最後の更新 (実際)

2022年8月3日

QC基準を満たした最後の更新が送信されました

2022年8月1日

最終確認日

2022年8月1日

詳しくは

本研究に関する用語

その他の研究ID番号

  • EFS-ADA
  • U01AI100801 (米国 NIH グラント/契約)
  • 2P01HL073104 (米国 NIH グラント/契約)
  • 0910-1006 (その他の識別子:OBA-RAC)

医薬品およびデバイス情報、研究文書

米国FDA規制医薬品の研究

はい

米国FDA規制機器製品の研究

いいえ

米国で製造され、米国から輸出された製品。

いいえ

この情報は、Web サイト clinicaltrials.gov から変更なしで直接取得したものです。研究の詳細を変更、削除、または更新するリクエストがある場合は、register@clinicaltrials.gov。 までご連絡ください。 clinicaltrials.gov に変更が加えられるとすぐに、ウェブサイトでも自動的に更新されます。

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