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South-seq: Desoxyribonukleinsäure (DNA)-Sequenzierung für Neugeborenen-Baumschulen im Süden

20. November 2024 aktualisiert von: Maria Danila, MD, MSc, MSPH, University of Alabama at Birmingham

South-seq: DNA-Sequenzierung für Neugeborenenkindergärten im Süden

2.000 Säuglinge mit Anzeichen, die auf eine genetische Störung hindeuten, die auf einer Neugeborenen-Intensivstation (NICU) behandelt werden, in der afroamerikanische und ländliche Bevölkerungsgruppen stark vertreten sind, werden aufgenommen. Die Sequenzierung des gesamten Genoms (WGS) wird verwendet, um pathogene Variationen in der DNA dieser Säuglinge zu identifizieren. Interessenvertreter, darunter Eltern, Kliniker und Gemeindevorsteher, werden engagiert, um kulturell angepasste Lehrmaterialien zu entwickeln und Nicht-Genetik-Anbieter auszustatten, um WGS-Ergebnisse zurückzugeben. Eltern werden diese Materialien über ein Webportal, das Genome Gateway, zur Verfügung gestellt und in einen von zwei Armen einer randomisierten Studie eingeteilt, um die Wirksamkeit der technologiegestützten WGS-Ergebnisbereitstellung durch Nicht-Genetik-Anbieter im Vergleich zur Ergebnisbereitstellung durch genetische zu vergleichen Berater.

Studienübersicht

Detaillierte Beschreibung

Hindernisse für eine weit verbreitete und routinemäßige Implementierung einer WGS-gestützten klinischen Versorgung bestehen auf mehreren Ebenen. Umfragen unter Klinikern zeigen Unbehagen in Bezug auf ihr Verständnis der Genomik und ihre Fähigkeit, Patienten Ergebnisse mitzuteilen, sowie Bedenken hinsichtlich der dafür erforderlichen Zeit. Medizinische Genetiker und genetische Berater sind überproportional in großen akademischen Zentren konzentriert, und ihre Anzahl reicht nicht aus, um die Anzahl der Patienten zu unterstützen, die von WGS profitieren könnten. Diese Einschränkung wird sich unverhältnismäßig stark auf Patienten in ländlichen und/oder medizinisch unterversorgten Gebieten auswirken. Zum Beispiel haben alle bis auf einen der genetischen Berater in Alabama ihren Sitz in Birmingham oder Huntsville (einzige Ausnahme ist in Mobile), was bedeutet, dass die südlichen 2/3 des Bundesstaates, einschließlich der großen ländlichen unterversorgten Gebiete, wenig bis gar keinen Zugang vor Ort haben zu genetischen Beratungsstellen.

Diese Barrieren sind besonders deutlich in der Neugeborenenversorgung. Für Eltern kranker Neugeborener findet der erste Kontakt mit dem Gesundheitssystem auf der neonatologischen Intensivstation statt. Die Neonatologieausbildung betont traditionell die Intensivpflege und kann die Kommunikation vernachlässigen, wobei eine Studie berichtet, dass 93 % der Stipendiaten angaben, dass ihre Ausbildung in diesem Bereich verbessert werden sollte. Es gibt einen besonderen Mangel an Ausbildung in der genomischen Neugeborenenmedizin mit wenigen didaktischen Vorträgen, Rollenspielen, simulierten Erfahrungen oder praktischen Übungen in klinisch relevanten Szenarien. Wenn bei Säuglingen angeborene Anomalien im Uterus diagnostiziert werden, kann die vorgeburtliche Beratung durch Subspezialisten wegen genetischer Erkrankungen mit einem Spektrum von Ursachen und Folgen und widersprüchlichen Informationen, die von verschiedenen Anbietern, z. B. dem Neonatologen und dem Kinderchirurgen, gegeben werden, verwirrend sein.

Eine zentrale Prämisse, die dem Vorschlag zugrunde liegt, ist, dass nichtgenetische Gesundheitsdienstleister, einschließlich solcher außerhalb akademischer medizinischer Zentren, ermächtigt werden können, WGS-Tests in ihren Praxen zu verwenden. Es gibt zahlreiche Präzedenzfälle für die Implementierung komplexer Technologien in der Primärversorgung: Kinderärzte, Internisten und Hausärzte verwenden routinemäßig fortschrittliche Bildgebungstechnologien, ohne ein tiefes Verständnis der zugrunde liegenden Technologie zu haben. Die Einführung von WGS-gestützter genomischer Medizin für kommunale Gesundheitsdienstleister erfordert zumindest einfache Kriterien zur Identifizierung von Patienten, die davon profitieren könnten, ein benutzerfreundliches Einwilligungsverfahren, klar formulierte Laborberichte, leicht zugängliche Materialien zur Patientenaufklärung und einen einfachen Zugang zu medizinischer Unterstützung Genetiker und genetische Berater sowie eine Grundausbildung zur routinemäßigen Anwendung von WGS. Die Prüfärzte der Studie möchten nachweisen, dass WGS durchgeführt und relevante Ergebnisse von Anbietern von Arzneimitteln für Neugeborene geliefert werden können, wenn diese Faktoren gegeben sind, und dass die Patientenerfahrung mindestens derjenigen entspricht, die mit dem traditionellen Ansatz der persönlichen Beratung erreicht wird. konsultieren Sie einen Genetiker oder genetischen Berater.

Um die technologiegestützte WGS-Ergebnislieferung durch geschulte Gesundheitsdienstleister mit der formellen genetischen Beratung durch genetische Berater (Standardbehandlung) zu vergleichen, wurde eine Reihe von Umfragen entwickelt und wird online über die für diese Studie entwickelte Genome Gateway-Plattform/Website ausgefüllt . Die Erhebungszeitpunkte sind Aufnahme (Probenentnahme vom Säugling/Probanden), Rückgabe der Ergebnisse (ROR) (ca. 2-3 Monate nach Aufnahme, wenn WGS-Ergebnisse vorliegen), 1 Monat Post-ROR-Beratung, 4 Monate Post -ROR-Beratung und 4,5 Monate nach ROR-Beratung.

Studientyp

Interventionell

Einschreibung (Tatsächlich)

477

Phase

  • Unzutreffend

Kontakte und Standorte

Dieser Abschnitt enthält die Kontaktdaten derjenigen, die die Studie durchführen, und Informationen darüber, wo diese Studie durchgeführt wird.

Studienorte

    • Alabama
      • Birmingham, Alabama, Vereinigte Staaten, 35294
        • University of Alabama at Birmingham/Children's of Alabama
    • Louisiana
      • Baton Rouge, Louisiana, Vereinigte Staaten, 70895
        • Woman's Hospital
    • Mississippi
      • Jackson, Mississippi, Vereinigte Staaten, 39216
        • University of Mississippi Medical Center

Teilnahmekriterien

Forscher suchen nach Personen, die einer bestimmten Beschreibung entsprechen, die als Auswahlkriterien bezeichnet werden. Einige Beispiele für diese Kriterien sind der allgemeine Gesundheitszustand einer Person oder frühere Behandlungen.

Zulassungskriterien

Studienberechtigtes Alter

  • Kind
  • Erwachsene
  • Älterer Erwachsener

Akzeptiert gesunde Freiwillige

Ja

Beschreibung

Einschlusskriterien:

  • Eltern/Betreuer/Vormund eines Neugeborenen (Probanden), das die Einschlusskriterien in Spezifisches Ziel 1 erfüllt
  • Eltern oder Betreuer/Erziehungsberechtigte sind bereit, an Umfragen teilzunehmen und diese zu beantworten

Ausschlusskriterien:

  • Proband hat sekundäre Befunde von WGS
  • Eltern oder Betreuer stehen nicht zur Teilnahme und Beantwortung von Umfragen zur Verfügung
  • Eltern oder Betreuer benötigen Sprachdolmetscherdienste/übersetzte Materialien

Studienplan

Dieser Abschnitt enthält Einzelheiten zum Studienplan, einschließlich des Studiendesigns und der Messung der Studieninhalte.

Wie ist die Studie aufgebaut?

Designdetails

  • Hauptzweck: Versorgungsforschung
  • Zuteilung: Zufällig
  • Interventionsmodell: Parallele Zuordnung
  • Maskierung: Keine (Offenes Etikett)

Waffen und Interventionen

Teilnehmergruppe / Arm
Intervention / Behandlung
Placebo-Komparator: Genetischer Berater
Pflegestandard. Eltern/Betreuer von Neugeborenen, die bei SouthSeq eingeschrieben sind, erhalten von Genetic Counselors Beratung zu den Ergebnissen der Whole Genome Sequencing (WGS) ihres Kindes
Pflegestandard
Experimental: Ausgebildeter Gesundheitsdienstleister
Gesundheitsdienstleister (z. B. Neonatologen und Neonatologie-Krankenschwestern) werden geschult, um Eltern/Betreuern von Neugeborenen, die in SouthSeq eingeschrieben sind, die Ergebnisse der Gesamtgenomsequenzierung kompetent bereitzustellen
Neonatologen und Neonatologie-Krankenschwestern, die geschult werden, um Ergebnisse der Gesamtgenomsequenzierung zu liefern

Was misst die Studie?

Primäre Ergebnismessungen

Ergebnis Maßnahme
Maßnahmenbeschreibung
Zeitfenster
Bewerten Sie die elterliche Stärkung anhand der Genetic Counseling Outcome Scale (GCOS)
Zeitfenster: 3 Monate nach der Probenentnahme
Gesammelt nach Rückgabe der Ergebnisse der Gesamtgenomsequenzierung mithilfe des GCOS. Der GCOS ist eine 24-Punkte-Beratungsergebnisskala zur Beurteilung der elterlichen Selbstbestimmung anhand von Fragen zu fünf Konstrukten: Entscheidungskontrolle, kognitive Kontrolle, Verhaltenskontrolle, emotionale Regulierung und Zukunftsorientierung. Jeder der 24 Punkte wird mit einer 7-stufigen Likert-Skala beantwortet: stimme überhaupt nicht zu (1), stimme nicht zu (2), stimme eher nicht zu (3), stimme weder zu noch stimme nicht zu (4), stimme eher zu (5), stimme zu (6) und stimme voll und ganz zu (7). Bereich der möglichen Punktzahlen für diejenigen, die alle Aufgaben erfüllen: 24-168. Höhere Werte sind besser.
3 Monate nach der Probenentnahme

Sekundäre Ergebnismessungen

Ergebnis Maßnahme
Maßnahmenbeschreibung
Zeitfenster
Bewerten Sie elterliche Unsicherheiten anhand der elterlichen Wahrnehmung von Unsicherheiten bei der Genomsequenzierung (PUGS)
Zeitfenster: 3 Monate nach der Probenentnahme
Gesammelt nach Rückgabe der Ergebnisse der Sequenzierung des gesamten Genoms mithilfe des PUGS. PUGS ist eine 8-Punkte-Skala zur Bewertung von Unsicherheiten in drei Bereichen: klinisch, affektiv und evaluativ. Jede der Fragen wird auf einer 5-stufigen Likert-Skala beantwortet: Sehr unsicher (1) bis sehr sicher (5). Bereich der möglichen Punktzahlen für diejenigen, die alle Aufgaben erfüllen: 8-40. Höhere Werte bedeuten mehr Sicherheit.
3 Monate nach der Probenentnahme
Bewerten Sie den persönlichen Nutzen mithilfe der Parental Personal Utility Scale (PrU)
Zeitfenster: 3 Monate nach der Probenentnahme
Gesammelt nach Rückgabe der Ergebnisse der Gesamtgenomsequenzierung mithilfe der PrU. Diese Messung besteht aus 17 Items, die mit einer 7-stufigen Likert-Skala beantwortet werden: Überhaupt nicht nützlich (1), Ein wenig nützlich (2), Etwas nützlich (3), Neutral (4), Nützlich (5), Sehr nützlich (6) und äußerst nützlich (7). Bereich der möglichen Punktzahlen für diejenigen, die alle Aufgaben erfüllen: 17-119. Höhere Werte sind besser.
3 Monate nach der Probenentnahme

Mitarbeiter und Ermittler

Hier finden Sie Personen und Organisationen, die an dieser Studie beteiligt sind.

Publikationen und hilfreiche Links

Die Bereitstellung dieser Publikationen erfolgt freiwillig durch die für die Eingabe von Informationen über die Studie verantwortliche Person. Diese können sich auf alles beziehen, was mit dem Studium zu tun hat.

Studienaufzeichnungsdaten

Diese Daten verfolgen den Fortschritt der Übermittlung von Studienaufzeichnungen und zusammenfassenden Ergebnissen an ClinicalTrials.gov. Studienaufzeichnungen und gemeldete Ergebnisse werden von der National Library of Medicine (NLM) überprüft, um sicherzustellen, dass sie bestimmten Qualitätskontrollstandards entsprechen, bevor sie auf der öffentlichen Website veröffentlicht werden.

Haupttermine studieren

Studienbeginn (Tatsächlich)

15. April 2019

Primärer Abschluss (Tatsächlich)

1. Mai 2022

Studienabschluss (Tatsächlich)

31. Dezember 2023

Studienanmeldedaten

Zuerst eingereicht

13. Februar 2019

Zuerst eingereicht, das die QC-Kriterien erfüllt hat

13. Februar 2019

Zuerst gepostet (Tatsächlich)

15. Februar 2019

Studienaufzeichnungsaktualisierungen

Letztes Update gepostet (Tatsächlich)

13. Dezember 2024

Letztes eingereichtes Update, das die QC-Kriterien erfüllt

20. November 2024

Zuletzt verifiziert

1. November 2024

Mehr Informationen

Begriffe im Zusammenhang mit dieser Studie

Schlüsselwörter

Andere Studien-ID-Nummern

  • IRB-300000328
  • U01HG007301 (US NIH Stipendium/Vertrag)

Plan für individuelle Teilnehmerdaten (IPD)

Planen Sie, individuelle Teilnehmerdaten (IPD) zu teilen?

NEIN

Arzneimittel- und Geräteinformationen, Studienunterlagen

Studiert ein von der US-amerikanischen FDA reguliertes Arzneimittelprodukt

Nein

Studiert ein von der US-amerikanischen FDA reguliertes Geräteprodukt

Nein

Diese Informationen wurden ohne Änderungen direkt von der Website clinicaltrials.gov abgerufen. Wenn Sie Ihre Studiendaten ändern, entfernen oder aktualisieren möchten, wenden Sie sich bitte an register@clinicaltrials.gov. Sobald eine Änderung auf clinicaltrials.gov implementiert wird, wird diese automatisch auch auf unserer Website aktualisiert .

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