Beoordeling van laryngofaryngeale sensatie bij adductor krampachtige dysfonie (SDTT)

Rekrutering van deelnemers Proefpersonen met adductortype LD (AdLD) werden geïdentificeerd en gerekruteerd via advertenties en door onderzoeksartsen in hun instelling. Advertenties werden fysiek geplaatst in de UCSF Voice and Swallowing Center-kliniek en elektronisch afgeleverd via de website van de National Spasmodic Dysphonia Association en aan steungroepen voor LD ("spasmodische dysfonie") in de regio.

Volwassenen ouder dan 18 jaar met AdLD werden geïncludeerd als zij een diagnose kregen die was vastgesteld op basis van een multidisciplinaire evaluatie door een door een fellowship opgeleide laryngoloog en een in stem gespecialiseerde logopedist. Proefpersonen bij wie de diagnose door een arts buiten de onderzoeksfaciliteit was gesteld, werden persoonlijk geëvalueerd door een door een fellowship opgeleide laryngoloog om te bevestigen dat ze in aanmerking kwamen voor dit onderzoek. Van alle patiënten werd vereist dat zij een voorgeschiedenis hadden van een gunstige respons op behandeling met intralarynx botulinumtoxine A (BtxA), als verdere demonstratie van de correcte diagnose van ADLD. Dit was vooral nuttig voor patiënten die aanvankelijk buiten ons centrum werden gediagnosticeerd. Proefpersonen met abductor- of gemengd type LD werden niet in het huidige onderzoek opgenomen vanwege hun lage incidentie, maar gelijktijdige essentiële tremor (ET) van het stemkanaal werd geaccepteerd.

Patiënten werden ook uitgesloten als ze een voorgeschiedenis hadden van: gelijktijdige larynxziekten of andere aandoeningen dan AdLD+/-ET; bloedingsstoornis of actueel gebruik van antistollingsmiddelen; hoofd- en nekstraling; actief tabaksgebruik; of meer dan twee alcoholische dranken per dag drinken. Als bij laryngoscopie laryngofaryngeale laesies en/of -massa's, die abnormale laryngofaryngeale structuur(en) belemmeren, of excessief postnasaal druppelen worden opgemerkt, wordt het onderzoek gestaakt en worden patiënten uitgesloten. Voorafgaand aan het testen voltooiden de proefpersonen ook symptoomspecifieke, door de patiënt gerapporteerde uitkomstmaten (PROM’s), waaronder: Reflux Symptom Index (RSI),18 Voice Handicap Index-10 (VHI-10),19 Dyspnea Index (DI),20 Cough Severity Index (CSI),21 en Eating Assessment Tool-10 (EAT-10).22 Deze PROM's worden standaard verzameld als onderdeel van de klinische routine voor alle patiënten die in dit centrum worden geëvalueerd en worden hierin gerapporteerd voor holistische karakterisering van deze personen, maar zijn niet bedoeld als een weerspiegeling of maatstaf voor de ernst van hun AdLD. Ten slotte werden er, om mogelijk verwarrende fysieke effecten van de injectie (bijvoorbeeld stemplooioedeem) te voorkomen, geen tests uitgevoerd in de twee weken onmiddellijk na de BtxA-behandeling. Voor het gemak van de patiënt en om maximale deelname te vergemakkelijken, mochten patiënten op elk punt buiten dit post-injectievenster testen ondergaan, hoewel de meerderheid het testen onmiddellijk voorafgaand aan een BtxA-injectie op dezelfde dag voortzette.

Gezonde controles werden gedefinieerd als volwassenen tussen 18 en 85 jaar zonder laryngofaryngeale ziekte en werden onderworpen aan dezelfde screening- en exclusiecriteria.23 Bovendien werden controles uitgesloten als zij abnormale, door de patiënt gerapporteerde uitkomstmaten hadden (d.w.z. Reflux Symptom Index (RSI)-score> 13, Eating Assessment Tool-10 (EAT-10)-score> 2, of Voice Handicap Index-10 (VHI-10)-score> 11).

Aesthesiometerapparaat Zoals uiteengezet in eerder werk, werden gemodificeerde nylon monofilamenten bevestigd aan het uiteinde van 5-French open lumen katheters gebruikt om tactiele stimuli af te geven aan laryngofaryngeale subsites.12 De Food and Drug Administration (FDA) heeft de aesthesiometer eerder aangemerkt als een apparaatonderzoek met een niet-significant risico (NSR) (Q190371/S001). Drie nylon monofilamentmaten (6-0, 5-0, 4-0) werden op een gekalibreerde lengte van 30 mm gesneden om drie verschillende tactiele stimuli met toenemende sterkte te leveren, bekend als knikkracht. De 6-0, 5-0 en 4-0 monofilamenten leveren een toenemende gemiddelde kracht van respectievelijk 0,03 g, 0,11 g en 0,30 g.12 Er werd een monofilament met gemiddelde sterkte "4,5-0" gecreëerd door gebruik te maken van een 5-0 monofilament met een lengte van 25 mm, waarvan is aangetoond dat het een gemiddelde knikkracht heeft van 0,19 g.23 Tijdens het testen werden de monofilamenten door het werkkanaal van een flexibele ENF-VT2-laryngoscoop (Olympus America, Inc., Center Valley, PA) gevoerd om directe visualisatie en gelijktijdige stimulatie van laryngofaryngeale subsites mogelijk te maken.

Laryngofaryngeale sensorische evaluatie Alle proefpersonen ondergingen een standaardprotocol voor laryngofaryngeale sensorische evaluatie. Dit is eerder in detail beschreven, maar hier nogmaals kort besproken.12,13 Voorafgaand aan het testen werden de proefpersonen gescreend op eventuele recente veranderingen in aandoeningen die de stem en het slikken beïnvloeden om vast te stellen of de proefpersonen aan de inclusiecriteria voldeden. Drie onderzoekers voerden laryngofaryngeale tests uit: 1) één om de laryngoscoop te bedienen; 2) één om het monofilament van de aesthesiometer te manoeuvreren; en 3) één om testen te monitoren, de subjectieve respons van de patiënt vast te leggen en de reacties op hoesten/kokhalzen/slikken te observeren.

Een onderzoeker onderzocht vervolgens beide neusgangen met een neusspeculum, waarbij hij de meer open route voor het inbrengen van de laryngoscoop selecteerde. De meer open neusdoorgang werd plaatselijk verdoofd met katoenachtige kussentjes gedrenkt in een 50/50 mengsel van 4% lidocaïnehydrochloride en neosynefrine. De katoenachtige propjes werden samengedrukt om overtollige vloeistof te verwijderen om onbedoeld morsen naar achteren naar de nasopharynx en mogelijk het strottenhoofd te voorkomen, en werden gedurende vijf minuten op hun plaats gelaten.

De gekanaliseerde laryngoscoop werd vervolgens langs de onderste gehoorgang in de richting van de achterste nasofaryngeale wand ingebracht. Het 6-0 monofilament werd tegen de achterste nasofaryngeale wand gedrukt en snel verwijderd om een ​​perceptuele sterkte van "1" te verkrijgen. Als proefpersonen ongevoelig waren voor deze stimulatie, werd de monofilamentgrootte stapsgewijs vergroot (dat wil zeggen 5-0, 4,5-0 en 4-0) totdat de stimulus werd waargenomen, om dit interne anker vast te stellen. Volgens het gevalideerde, gestandaardiseerde protocol werden alle AdLD-deelnemers aan de linkerkant gestimuleerd, waardoor maximale visualisatie van de stemplooien tijdens het testen mogelijk was dankzij de cameraconfiguratie van de flexibele laryngoscoop. Tijdens de eerste testfasen werden slechts vier controles aan de rechterkant gestimuleerd.

Beginnend met het 6-0 monofilament werd de laterale pyriform sinus (LPS) gepresenteerd met de geplande stimulus, gevolgd door de aryepiglottische vouw (AEF) en de valse stemplooien (FVF). (Figuur 1) Deelnemers kregen de opdracht hun hand op te steken wanneer de stimulus werd gedetecteerd, en vervolgens werd door het onderzoeksteam gevraagd om een ​​'score' voor perceptuele kracht te rapporteren in vergelijking met de nasofaryngeale ankersterkte van 1. De LAR-respons werd waargenomen en geregistreerd door het studieteam. Een negatieve reactie werd gedefinieerd als een gebrek aan LAR op twee geschikte stimuli. De kokhals- of hoestreactie op de toediening van stimuli werd ook geregistreerd, uitgaande van een positieve LAR tijdens deze observaties.

De LPS en AEF werden getest in volgorde van toenemende stimulus: 5-0, 4,5-0 en 4-0 monofilamenten. De valse stemplooien (FVF) werden als laatste getest, in dezelfde volgorde van toenemende monofilamentsterkte. Het testen van FVF werd beëindigd na de eerste waargenomen LAR gezien de gevoeligheid van de plaats, ervan uitgaande dat er ook positieve reacties aanwezig zouden zijn voor verhoogde monofilamentsterkte.

LAR-beoordeling De bevestiging van LAR werd bepaald met behulp van post-hoc frame-voor-frame analyse van video-opnamen. Eenzijdige of bilaterale adductie van de stemplooien na toediening van de stimulus werd als een positieve reactie geregistreerd. Bij beoordeling werden stimuli uitgesloten als ze geen 10-30% knik van het monofilament produceerden (zoals waargenomen door de recensent), ingesloten waren door speeksel, of niet orthogonaal ten opzichte van het slijmvliesoppervlak konden worden samengedrukt. Bovendien, als de zichtlijn van visualisatie van stemplooiadductie werd belemmerd of verstoord door fonatie, werden de stimuli uitgesloten. Alle stimuli werden beoordeeld door één onderzoeker, waarbij 30% van de stimuli werd beoordeeld door een geblindeerde tweede recensent. Meningsverschillen werden verzoend door een geblindeerde derde recensent.