Teste de viabilidade de autogerenciamento SPIN com progressão para teste em escala total (SPIN-SELF) (SPIN-SELF)

----------------------- OBJETIVOS

O objetivo principal do estudo de viabilidade SPIN-SELF com progressão para RCT em escala real é avaliar a autoeficácia no gerenciamento da doença dos participantes que usam o programa de autogerenciamento online do SPIN (SPIN-SELF), em comparação com os cuidados habituais. Os objetivos secundários são avaliar o efeito do SPIN-SELF na ativação do paciente (ou seja, até que ponto os pacientes efetivamente se envolvem e gerenciam sua própria saúde), ansiedade de aparência social, resultados funcionais de saúde, bem como o uso do programa SPIN-SELF e satisfação do paciente com o formato e entrega.

----------------------- RECRUTAMENTO

A Coorte SPIN atualmente inclui mais de 2.000 pacientes com ES de 47 locais no Canadá, Estados Unidos, México, Austrália e França, Espanha e Reino Unido. Os participantes do SPIN Cohort completam as medidas de resultados via Internet no momento da inscrição e, subsequentemente, a cada três meses. Os pacientes elegíveis, com base nas respostas do questionário (Escala de Autoeficácia para Gerenciar Doenças Crônicas (SEMCD) ≤ 7), serão convidados a participar do estudo de viabilidade SPIN-SELF com progressão para estudo em escala total. Além disso, os anúncios de recrutamento para a viabilidade do SPIN-SELF e os testes em grande escala serão publicados na página do Facebook e na conta do Twitter do SPIN e distribuídos para publicação por meio de organizações de pacientes parceiras do SPIN em países com grandes populações de língua inglesa e francesa. A elegibilidade dos participantes da Coorte não SPIN será avaliada com a Escala SEMCD. Na parte de viabilidade, apenas os participantes que falam inglês serão incluídos. No teste em escala real, serão incluídos participantes que falam inglês e francês. Prevê-se que 40 participantes elegíveis serão recrutados para a parte de viabilidade e 524 participantes elegíveis serão recrutados para o RCT em escala real SPIN-SELF.

----------------------- PROGRESSÃO DE TESTE DE VIABILIDADE DE SPIN-SELF PARA TESTE DE ESCALA COMPLETA

Os investigadores lançarão o estudo SPIN-SELF como um estudo de viabilidade com possível progressão para um estudo em grande escala. Assim, na parte de viabilidade do estudo proposto, a equipe do estudo coletará dados para melhorar vários aspectos dos processos do estudo. Após a conclusão da parte de viabilidade, a equipe de teste planeja prosseguir diretamente para o teste em escala real, incluindo os resultados do estágio de viabilidade no teste em escala real, a menos que um ou mais dos critérios de interrupção ocorram. Nesse caso, a equipe de avaliação abordará os problemas identificados e iniciará novamente a avaliação em grande escala, separada da avaliação de viabilidade. Os critérios de paralisação são os seguintes:

1. Recrutamento e inscrição de participantes do estudo: Se os participantes elegíveis com base em suas pontuações de autoeficácia (SEMCD ≤ 7) não forem registrados como elegíveis no relatório de elegibilidade na nova plataforma SPIN Cohort (gen2) e não forem recrutados, os erros de programação na nova plataforma terão de ser abordadas e os procedimentos precisarão ser redefinidos antes que o teste em grande escala possa começar. Se mais de 6 participantes não elegíveis (15% de 40 inscritos no estudo de viabilidade) forem erroneamente identificados como elegíveis e designados para a intervenção ou controle de lista de espera, a equipe do estudo abordará os erros de programação, modificará os procedimentos e conduzirá o estudo em escala total como um novo julgamento.
2. Fidelidade da entrega da intervenção (ou seja, sessões em grupo): Se até o final do teste de viabilidade > 20% dos componentes das 8 sessões não foram entregues de acordo com o programa pré-especificado, a equipe do teste investigará para identificar barreiras à entrega da intervenção e modificará os procedimentos de intervenção de acordo, antes de prosseguir para o teste em grande escala. O teste completo precisaria começar como um novo teste.

3. Formato de grupo das sessões SPIN-SELF: Se os participantes de todos os grupos sugerirem consistentemente mudanças semelhantes no formato do programa SPIN-SELF, a equipe do estudo modificaria o formato das sessões de intervenção de acordo com esse feedback de consenso. Essas modificações seriam feitas antes de iniciar o teste em grande escala como um novo teste.

   No final do estudo de viabilidade SPIN-SELF, os investigadores usarão as informações coletadas e a avaliação dos critérios de interrupção para decidir se devem: (1) Continuar com o RCT em escala total sem modificações nos procedimentos do estudo, (2) Modificar procedimentos do estudo com base no feedback do participante antes de continuar para o estudo em escala total, ou (3) Modificar os procedimentos do estudo antes de restabelecê-los e conduzir o ECR em escala total como um novo estudo (neste caso, os dados do resultado coletados durante a viabilidade fase não será incluída nas análises do ensaio em grande escala).

   ----------------------- RANDOMIZAÇÃO

   Mensalmente, os participantes consentidos serão inseridos em pools com base na disponibilidade de idioma e agendamento. Os códigos não identificados para os participantes em cada pool serão fornecidos a um serviço externo de randomização. Começando com o maior pool, o serviço selecionará aleatoriamente o maior número possível de participantes (12 a 20 participantes) e alocará aleatoriamente metade para intervenção e metade para controle por meio de randomização de bloco único usando R versão 3.6.3. Isso será repetido para formar o maior número possível de grupos de 6 a 10 participantes e participantes em lista de espera emparelhados a cada mês, até que a meta de inscrição seja atingida.

   ----------------------- INTERVENÇÃO

   O Programa SPIN-SELF é uma intervenção de videoconferência em grupo de 8 sessões, realizada ao longo de 12 semanas. Cada grupo de intervenção baseado em videoconferência será liderado por um facilitador que foi treinado no Programa de Educação de Líderes de Grupo de Apoio SPIN-Scleroderma (SSLED).

   ----------------------- ANÁLISE ESTATÍSTICA

   Consistente com o desenho do estudo de viabilidade e o pequeno tamanho da amostra, nenhum teste de hipótese está planejado para a parte de viabilidade do estudo. Em vez disso, os investigadores apresentarão uma descrição dos elementos de viabilidade, incluindo a elegibilidade e recrutamento dos participantes e números e porcentagens de participantes que respondem às medidas de acompanhamento. O uso da intervenção da internet será descrito apresentando a frequência de logins e uso dos módulos SPIN-SELF específicos. A análise das medidas de resultado incluirá a integridade dos dados e a presença de efeitos mínimos ou máximos. Estatísticas descritivas serão usadas para fornecer médias e desvios padrão para as medidas. Informações qualitativas sobre a experiência dos participantes usando a intervenção SPIN-SELF serão usadas para interpretar a aceitabilidade relacionada ao formato das sessões em grupo, conteúdo das sessões e programa online, organização da página da web e navegação. As informações relacionadas aos recursos necessários e ao gerenciamento do programa durante a viabilidade informarão quaisquer mudanças necessárias nos procedimentos de intervenção ou teste.

   No estudo em escala total, para resultados contínuos, os investigadores usarão uma análise de intenção de tratar para estimar as diferenças de pontuação entre a intervenção e os participantes da lista de espera com um modelo linear de efeitos mistos ajustado usando a função lmer em lme4. As diferenças de pontuação e o tamanho do efeito SMD de Hedges'g serão apresentados com intervalos de confiança (ICs) de 95%. Para estimar as razões de chances para o MCID dicotômico, a análise de intenção de tratar será feita com modelos de efeitos mistos lineares generalizados binomiais com uma função de ligação de log ajustada usando a função glmer em lme4.

   Para todos os modelos, para levar em consideração o agrupamento no design PN-RCT bloqueado, os investigadores ajustarão uma interceptação aleatória e inclinação para efeito de tratamento por bloco de randomização e uma inclinação aleatória adicional para tratamento por agrupamento de grupo de intervenção. Nas análises principais, além de um efeito fixo para atribuição ao braço de intervenção, os investigadores incluirão um efeito fixo para a pontuação inicial. Em análises ajustadas, os investigadores também controlarão a idade (anos), sexo (masculino x feminino), subtipo da doença ES (difusa x limitada), duração da doença (anos desde o diagnóstico) e país (Canadá, França, EUA, outros) como efeitos fixos.

   No caso de dados de resultados ausentes, para minimizar a possibilidade de viés, os investigadores usarão imputação múltipla por equações encadeadas usando o pacote de ratos para gerar 20 conjuntos de dados imputados, usando 15 ciclos por conjunto de dados imputados. As variáveis ​​no procedimento de camundongos incluirão bloco de randomização, braço de intervenção, número de sessões de intervenção atendidas, medidas de todos os resultados primários e secundários na linha de base e pós-intervenção, idade, sexo, subtipo de doença ES, anos desde o diagnóstico, país e raça/ etnia. Erros padrão agrupados e ICs de 95% associados serão estimados usando as regras de Rubin.

   Para estimar os efeitos médios da intervenção entre os aderentes, que serão definidos com base no número de sessões concluídas, os investigadores usarão uma abordagem de variável instrumental para inflar os efeitos da intenção de tratar dos modelos principais pela probabilidade inversa de adesão entre os participantes do braço de intervenção; ICs de 95% serão construídos por meio de uma abordagem de bootstrap de cluster, reamostragem no bloco de randomização do estudo e níveis de participante. Para maior transparência, também serão mostrados os resultados dos participantes com dados completos. Os escores de satisfação dos participantes para o grupo de intervenção serão relatados de forma descritiva. Todas as análises de resultados serão conduzidas em R (R versão 3.6.3; R Studio versão 1.2.5042). Todas as análises serão bilaterais com alfa = 0,05. Os investigadores não farão ajustes para análises múltiplas, uma vez que um único desfecho primário foi identificado a priori.